孔金海 肖輝 孫正望 劉鐵龍 錢明 林在俊 王霆 肖建如

完全切除合并內(nèi)固定重建治療合并斜頸的頸椎骨母細胞瘤 11 例隨訪報告

孔金海 肖輝 孫正望 劉鐵龍 錢明 林在俊 王霆 肖建如

目的探討完全切除合并內(nèi)固定重建治療合并斜頸的頸椎骨母細胞瘤的臨床效果。方法回顧性分析 2001 年 2 月至 2007 年 11 月，我科收治的合并斜頸的頸椎骨母細胞瘤 11 例，年齡 9～33( 平均 20.6 )歲，其中男 9 例，女 2 例；C21 例、C31 例、C42 例、C52 例、C63 例、C72 例。所有病例均有斜頸改變，同時伴有頸部疼痛，Cobb’s 角為 20°～39°( 平均 27° )。按照 ASIA 分級標準，術(shù)前 A 級 2 例、B 級 3 例、C 級 3 例、D 級 2 例、E 級 1 例。其中后路 7 例，前后路聯(lián)合椎體整體切除 En-bloc 4 例，所有病例均行內(nèi)固定重建。術(shù)前栓塞 1 例，術(shù)后放療 2 例。結(jié)果所有病例均完整切除腫瘤瘤巢、腫瘤硬化骨、周圍受累及的腫脹軟組織和反應(yīng)區(qū)。術(shù)后經(jīng)病理證實均為骨母細胞瘤，其中 2 例為侵襲性骨母細胞瘤。所有病例均獲 60～126 個月的隨訪，平均 85.6 個月，術(shù)后均無復(fù)發(fā)。術(shù)后 5 年頸部疼痛癥狀明顯緩解，平均 Cobb’s 角較術(shù)前減少 17°，差異有統(tǒng)計學意義( t＝9.220，P＜0.001 )。術(shù)后 ASIA 分級較術(shù)前有所改善，術(shù)后平均提高 1.82 級( t＝5.590，P＜0.001 )。術(shù)后患者無傷口感染及愈合不良，無神經(jīng)癥狀加重等。術(shù)后發(fā)熱 2 例、腦脊液漏1 例，行延長置管時間后恢復(fù)。頸部酸脹麻木 1 例，給予理療后好轉(zhuǎn)。1 例術(shù)后 3 年螺釘松動行內(nèi)固定取出，給予支具佩帶 1 年，隨訪時未出現(xiàn)明顯頸椎后凸畸形和頸椎失穩(wěn)。結(jié)論合并斜頸的青少年頸椎骨母細胞瘤早期行完全切除和內(nèi)固定重建能改善頸部畸形、緩解疼痛、改善神經(jīng)功能，提高患者生活質(zhì)量。

椎板切除術(shù)；修復(fù)外科手術(shù)；軟骨母細胞瘤；內(nèi)固定器；斜頸；頸椎

頸椎骨母細胞瘤是一種發(fā)病率較低的脊柱腫瘤，它好發(fā)于 20～30 歲，男性高于女性，多累及于椎體后方結(jié)構(gòu)，與頸椎的骨樣骨瘤有相似之處。病灶的進展多伴有頸椎的疼痛性側(cè)凸和神經(jīng)功能障礙，低發(fā)病率和非特異性的臨床癥狀容易造成早期的誤診和誤治，故青少年頸部疼痛合并斜頸時須考慮頸椎骨母細胞瘤的可能。完整切除腫瘤是治療本病的關(guān)鍵，特別是對術(shù)后容易復(fù)發(fā)的侵襲性骨母細胞瘤。2001 年 2 月至 2007 年 11 月，我科收治的合并斜頸的頸椎骨母細胞瘤 11 例，采用病變節(jié)段后路或者前后聯(lián)合入路 En-bloc 切除腫瘤，內(nèi)固定重建術(shù)治療，對 2 例侵襲性骨母細胞瘤行術(shù)后放療，取得了良好的效果，現(xiàn)將治療效果報告如下。

資料與方法

一、一般資料

本組共 11 例，其中男 9 例，女 2 例，年齡 9～33 歲( 平均 20.6 )歲；其中 C21 例、C31 例、C42 例、C52 例、C63 例、C72 例。所有患者術(shù)前均有斜頸改變，同時伴有頸部疼痛癥狀，Cobb’s 角為20°～39°，平均 27°。術(shù)前神經(jīng)功能按照( american spinal injury association，ASIA )分級標準分級[1]，A 級 2 例、B 級 3 例，C 級 3 例，D 級 2 例，E 級1 例。1 例右手中指麻木，1 例左上肢無力，1 例有反復(fù)頭暈的癥狀。1 例在外院因為術(shù)中失血過多而中止手術(shù)，在我院行術(shù)前腫瘤椎體血管栓塞后再手術(shù)。7 例術(shù)前行非甾體抗炎藥治療，5 例有效，2 例無明顯療效。術(shù)前病例均行頸椎正側(cè)位片、頸椎 CT和頸椎 MRI 檢查，2 例行術(shù)前 ECT 檢查( 表1 )。

二、手術(shù)方法

在全麻氣管插管生效后，俯臥位于定制的石膏床上，采用后路手術(shù)。定位后于病變椎節(jié)上下各顯露兩個正常椎節(jié)，切開皮膚 / 皮下、淺 / 深筋膜層，剝離雙側(cè)椎旁肌肉，自動撐開器牽開，沿椎板作鈍性剝離，在病變椎體上下兩個節(jié)段行椎弓根或側(cè)塊螺釘內(nèi)固定。對內(nèi)固定融合者，選擇側(cè)塊螺釘固定頸椎安全性更高；對于頸椎發(fā)育成熟者，可以選擇椎弓根釘固定。根據(jù)術(shù)前 CT 薄層平掃及術(shù)前MRI 綜合評判腫瘤的部位，切除腫瘤瘤巢，腫瘤硬化骨，周圍受累及的腫脹軟組織和反應(yīng)區(qū)。如果腫瘤累及椎間孔，則須顯露頸椎至小關(guān)節(jié)外側(cè)；如腫瘤已突破后方骨皮質(zhì)，應(yīng)該在腫瘤包膜外分離軟組織，避免腫瘤殘留，力爭無瘤原則。固定節(jié)段的后外側(cè)去皮質(zhì)造植骨床，取自體髂骨植骨，術(shù)中監(jiān)測神經(jīng)功能電位，透視內(nèi)固定位置、方向、深度，適中后放置引流并逐層縫合傷口。切除的腫瘤標本由有經(jīng)驗的病理醫(yī)生檢查分析。本組中 7 例后路完全切除單側(cè)病變椎板、小關(guān)節(jié)與椎弓根，包括鄰近受侵犯的椎弓、椎管內(nèi)軟組織腫塊；4 例采用前后路聯(lián)合手術(shù)行腫瘤的 En-bloc 切除( 表1 )。

表1 本組 11 例的一般資料Tab.1 The baseline characteristics of the 11 patients

三、術(shù)后隨訪

術(shù)后進行隨訪，觀察患者術(shù)后斜頸程度及神經(jīng)功能情況。神經(jīng)功能用 ASIA 分級進行評分。

四、統(tǒng)計學處理

統(tǒng)計軟件采用 SPSS 16.0。對術(shù)前 Cobb’s 角與術(shù)后 Cobb’s 角采用配對樣本 t 檢驗。對術(shù)前、術(shù)后神經(jīng)功能 ASIA 分級提高級別數(shù)采用單樣本 t 檢驗。P＜0.05 為差異有統(tǒng)計學意義。

結(jié) 果

本組手術(shù)均完整切除腫瘤瘤巢、腫瘤硬化骨、周圍受累及的腫脹軟組織和反應(yīng)區(qū)。所有患者術(shù)后經(jīng)病理證實均為骨母細胞瘤，其中 2 例為侵襲性骨母細胞瘤，該 2 例侵襲性骨母細胞瘤術(shù)后輔以放療( 圖1 )。

所有病例均隨訪 60～126 個月，平均 85.6 個月。所有病例術(shù)后均無復(fù)發(fā)，固定位置良好，植骨融合( 圖2 )。

一、斜頸情況

術(shù)后 5 年所有病例頸部疼痛明顯緩解，其中10 例斜頸癥狀得到了改善，1 例口服非甾體抗炎藥于術(shù)后 1.5 年斜頸癥狀消失。9 例術(shù)后側(cè)凸消失或度數(shù)＜5°，2 例在支具佩帶下于術(shù)后 2 年度數(shù)減小。Cobb’s 角術(shù)前為 20°～39°( 平均 27° )，術(shù)后為 5°～15°( 平均 10° )，與術(shù)前比較平均減小 17°，且差異有統(tǒng)計學意義( t＝9.220，P＜0.001 )。

二、神經(jīng)功能情況

本組 11 例術(shù)后 ASIA 分級為 C 級 1 例，D 級3 例，E 級 7 例，具體為：2 例術(shù)前 A 級術(shù)后轉(zhuǎn)變?yōu)?C 級 1 例、E 級 1 例；3 例術(shù)前 B 級術(shù)后轉(zhuǎn)變?yōu)?D 級 2 例、E 級 1 例；3 例術(shù)前 C 級術(shù)后轉(zhuǎn)變?yōu)?D 級 1 例、E 級 2 例；2 例術(shù)前 D 級術(shù)后轉(zhuǎn)變?yōu)?E 級；1 例術(shù)前 E 級術(shù)后神經(jīng)功能無變化。術(shù)后ASIA 分級較術(shù)前平均提高 1.82 級，神經(jīng)功能較術(shù)前得到明顯改善，且差異有統(tǒng)計學意義( t＝5.590，P＜0.001 )。

圖1 患者，女，33 歲，侵襲性骨母細胞瘤 a：侵犯左側(cè)椎板，椎間孔，側(cè)塊組織；b：行后路頸椎骨母細胞瘤切除術(shù)正位；c：行后路頸椎骨母細胞瘤切除術(shù)側(cè)位；d：術(shù)后 5 年隨訪時無明顯復(fù)發(fā)征象Fig.1 A 33-year-old female with invasive osteoblastoma a: Tumors eroded the left vertebral plate, intervertebral foramen and lateral masses; b: The anteroposterior X-ray showed resection of osteoblastoma of the cervical spine through the posterior approach; c: The lateral X-ray showed resection of osteoblastoma of the cervical spine through the posterior approach; d: No obvious recurrence signs were found during the 5-year follow-up

圖2 患者，男，25 歲，骨母細胞瘤侵犯 C7右側(cè)椎板 a：術(shù)前 CT 平掃顯示腫瘤累及椎旁軟組織和頸長??；b：行前、后聯(lián)合入路頸椎骨母細胞瘤完整切除，術(shù)后 3 年半隨訪時內(nèi)固定位置良好Fig.2 Osteoblastoma of a 25-year-old male eroded the right vertebral plate of C7 a: The preoperative CT showed tumors eroded the paraspinal soft tissues and musculus longus colli; b: En-bloc resection through combined anterior-posterior approach was performed, and the position of the internal fixator was good during the 42-month follow-up

三、并發(fā)癥

術(shù)后患者無傷口感染及愈合不良，無神經(jīng)癥狀加重等并發(fā)癥。術(shù)后發(fā)熱 2 例、腦脊液漏 1 例，行延長置管時間后恢復(fù)。頸部酸脹麻木 1 例，給予理療后好轉(zhuǎn)。1 例術(shù)后 3 年螺釘松動行內(nèi)固定取出，給予支具佩帶 1 年，隨訪時未出現(xiàn)明顯頸椎后凸畸形和頸椎失穩(wěn)。

討 論

1935 年，Jaff 在國際上首次報道了骨母細胞瘤，該腫瘤占脊柱腫瘤的 20%～40%[2-3]。這種腫瘤在骨皮質(zhì)上與血管的關(guān)系比較密切。疼痛是骨母細胞瘤的一個特點，但其夜間背痛癥狀不及骨樣骨瘤。患者可能出現(xiàn)上肢疼痛、麻木，一側(cè)的肢體無力等表現(xiàn)，容易與頸椎病的臨床癥狀相混淆。病理上證實，骨母細胞瘤比骨樣骨瘤的侵襲性大，還可以侵犯骨外組織，形成骨肉瘤，因其侵襲性行為造成椎體的破壞，出現(xiàn)神經(jīng)癥狀占 43%～70%。Zileli 等[4]報道 69% 的患者發(fā)生了神經(jīng)功能癥狀。Boriani 等[5]報道，75% 的患者發(fā)生截癱。本組11 例也出現(xiàn)了不同級別的神經(jīng)功能癥狀，但經(jīng)腫瘤的切除、減壓、融合、內(nèi)固定后，患者的神經(jīng)功能癥狀明顯改善，平均提高 1.82 級( P＜0.001 )。

骨母細胞瘤患者的一個共同特點是，多伴有脊柱側(cè)凸癥狀，而頸椎骨母細胞瘤的患者多伴有斜頸。腫瘤的生長造成脊柱局部的疼痛、僵硬、斜頸等癥候群。腫瘤多出現(xiàn)在凹側(cè)的頂椎，因為炎性反應(yīng)等因素造成肌肉的痙攣，腫瘤引起的斜頸和側(cè)凸多為非結(jié)構(gòu)性，術(shù)后多數(shù)能夠改善。這應(yīng)與半椎體畸形造成的側(cè)凸相鑒別，后者半椎體多出現(xiàn)在曲線的凸側(cè)，除非是多個半椎體畸形造成脊柱側(cè)凸畸形。Boriani 等[5]報道，腫瘤切除后患者疼痛癥狀的改善與切除腫瘤后側(cè)凸的改善有明顯的相關(guān)性，因為隨著頸椎骨母細胞瘤生長范圍的增大，骨皮質(zhì)受侵蝕增加，形成的軟組織腫塊逐漸加大，這些受累的病灶侵蝕到椎管，有時完整地包繞神經(jīng)根造成臨床癥狀，部分患者可以出現(xiàn)斜頸、頸部姿勢異常、頸部僵硬、活動障礙。在骨母細胞瘤的治療中 40%患者( 12 / 30 )有疼痛性側(cè)凸；Ozaki 等[6]切除 17 例骨母細胞瘤患者的腫瘤后，16 例術(shù)后側(cè)凸減小，外觀得到了改善。Pettine 等[7]證實短期的側(cè)凸癥狀( 低于 15 個月 )可以通過手術(shù)改善其外觀，而長于15 個月的患者側(cè)凸多不能改善，因為凹側(cè)的生長板已經(jīng)被破壞，加之繼發(fā)的慢性炎癥和肌纖維化使側(cè)凸多不能恢復(fù)。本組病例術(shù)前頸椎的 Cobb’s 角為 20°～39°( 平均 27.0° )，術(shù)后 5 年減少至 5°～15°( 平均 10.0° )。10 例斜頸癥狀得到了改善，口服非甾體類抗炎藥的 1 例術(shù)后 1 年半斜頸癥狀消失。隨著頸椎骨母細胞瘤的切除，患者術(shù)后側(cè)凸明顯改善。

1979 年 Dick 報道了術(shù)前栓塞用于治療良性脊柱腫瘤，這種方法已經(jīng)成功地運用于與血管關(guān)系密切的腫瘤治療，包括轉(zhuǎn)移癌、動脈瘤樣骨囊腫等。Hosalkar 等[8]報告了 1 例包繞 C7后方結(jié)構(gòu)的頸椎骨母細胞瘤者術(shù)前使用栓塞作為輔助手段之一，采用外科切除手術(shù)和內(nèi)固定重建治療獲得了良好的效果。Silva 等[9]在術(shù)前栓塞前提下，順利地切除了腫瘤。Meyer 等[10]對 1 例胸椎骨母細胞瘤繼發(fā)動脈瘤樣骨囊腫者采用術(shù)前栓塞，術(shù)后 18 個月無明顯復(fù)發(fā)征象。Trübenbach 等[11]報道了骨母細胞瘤 3 例中2 例術(shù)后 1～2 年復(fù)發(fā)，1 例于術(shù)后半年局部復(fù)發(fā)，隨后再手術(shù)切除，并給予補救性放療。Denaro 等[12]報道了 9 例頸椎骨母細胞瘤術(shù)前栓塞，術(shù)后 39 個月無復(fù)發(fā)征象。據(jù)報道，若不栓塞，骨母細胞瘤術(shù)后的復(fù)發(fā)率可以達到 9.8%～15%[4-5,13]。單純采用腫瘤切除，還是術(shù)前栓塞結(jié)合術(shù)后放療，對于腫瘤復(fù)發(fā)率的比較，目前較少有文獻報道。對于頸椎骨母細胞瘤，術(shù)前栓塞可以減少出血量，提高術(shù)野清晰度，可以更為小心、縝密，安全而有效地完整切除腫瘤。應(yīng)該特別注意，切除腫瘤術(shù)前栓塞的并發(fā)癥，如發(fā)熱、疼痛、蜂窩組織炎、臨近組織缺血等。本組有 1 例在外院因為術(shù)中失血過多而被迫中止手術(shù)，在我院行術(shù)前栓塞后再手術(shù)，效果滿意，遠期隨訪無復(fù)發(fā)。

完整地腫瘤切除，是降低術(shù)后復(fù)發(fā)率的關(guān)鍵所在。頸椎骨母細胞瘤復(fù)發(fā)率增高可能與不充分地瘤內(nèi)刮除或未行沿腫瘤邊界擴大范圍的根治性切除有關(guān)。根治性地切除，包括對整個累及骨與軟組織反應(yīng)區(qū)。頸椎骨母細胞瘤比骨樣骨瘤在形態(tài)上大，侵襲性強，更容易突破骨外，累及軟組織塊，腫瘤的生長累及到脊柱后的結(jié)構(gòu)，椎體后部和椎弓根，侵蝕椎管和側(cè)方包繞相鄰的神經(jīng)根。對于年輕人來說，完整地切除或者 En-bloc 切除腫瘤，穩(wěn)定平衡脊柱，是改善患者生存率的關(guān)鍵。Ramme 等[14]對1 例骨母細胞瘤繼發(fā)動脈瘤樣骨囊腫患者術(shù)前根據(jù)其大小和部位來評估，制定了切除腫瘤、穩(wěn)定脊柱、延長生存率的方案，有效地減少了術(shù)后死亡率和復(fù)發(fā)率。

完整切除骨母細胞瘤可以采用包括刮除和使用高速磨鉆沿腫瘤邊界完整切除等方法來實現(xiàn)。對于完整切除的患者來說，術(shù)后復(fù)發(fā)的概率相對較低；反之，不完整地切除腫瘤術(shù)后復(fù)發(fā)率為 10%～20%[15-17]。對于頸椎而言，考慮是行局部大膽激進式地切除，還是冒著不完整切除造成復(fù)發(fā)的長期風險來實施這一手術(shù)，顯得非常重要。En-bloc 切除能有效地降低術(shù)后復(fù)發(fā)率，術(shù)后復(fù)發(fā)的高峰在 1 年左右，復(fù)發(fā)率高達 20%～30%。主刀醫(yī)師還須制定一個術(shù)后 2～5 年的詳細治療計劃給患者。切除術(shù)后脊柱的融合和穩(wěn)定，對于外科醫(yī)師來說是一個挑戰(zhàn)，內(nèi)固定的使用顯得尤為重要，它可以防止患者術(shù)后因后方椎板結(jié)構(gòu)切除所造成的進行性后凸畸形的發(fā)生。25 歲以下出現(xiàn)后凸畸形的概率更高，因為處于生長發(fā)育期的脊柱不完善，椎板的切除，關(guān)節(jié)面的撕裂都可以加速后凸畸形的發(fā)展。

頸椎骨母細胞瘤惡變后有向骨肉瘤轉(zhuǎn)變的傾向，呈侵襲性改變，局部復(fù)發(fā)率為 10%～20%，可以向遠處轉(zhuǎn)移[18]。放療可以減少不完整切除或有繼續(xù)生長傾向性腫瘤的復(fù)發(fā)率。侵襲性骨母細胞瘤術(shù)后須通過放療來減少復(fù)發(fā)的風險，但也有放療后發(fā)生惡變的文獻報道。本組對 2 例侵襲性骨母細胞瘤行術(shù)后放療，取得了良好的效果。

總之，青少年頸部疼痛合并有斜頸時須考慮頸椎骨母細胞瘤的可能。高度懷疑頸椎骨母細胞瘤的患者行活檢穿刺治療后，早期行完全切除和內(nèi)固定重建能改善頸部畸形，提高患者的生活質(zhì)量。

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( 本文編輯：代琴 )

Complete resection, internal fxation and reconstruction for osteoblastoma of the cervical spine combined with torticollis: a follow-up report of eleven cases

KONG Jin-hai, XIAO Hui, SUN Zheng-wang, LIU Tie-long, QIAN Ming, LIN Zai-jun, WANG Ting, XIAO Jian-ru. Department of Orthopedic Oncology, Changzheng Hospital, the second Military Medical University, Shanghai, 200003, PRC

ObjectiveTo explore the clinical results of complete resection, internal fixation and reconstruction for osteoblastoma of the cervical spine combined with torticollis.MethodsThe clinical data of 11 patients with osteoblastoma of the cervical spine combined with torticollis who were adopted from February 2001 to November 2007 were retrospectively analyzed. There were 9 males and 2 females, whose average age was 20.6 years old( range; 9-33 years ). The cervical segments were involved, including C2in 1 case, C3in 1 case, C4in 2 cases, C5in 2 cases, C6in 3 cases and C7in 2 cases. All patients had both torticollis and cervical pain. The Cobb’s angle ranged from 20° to 39°, and the mean angle was 27.0°. Based on the American Spinal Injury Association( ASIA )impairment scale, there were 2 cases of grade A, 3 cases of grade B, 3 cases of grade C, 2 cases of grade D and 1 case of grade E before the operation. Resection through the posterior approach was performed on 7 patients and enbloc resection through combined anterior-posterior approach was performed on 4 patients. All the patients underwent internal fixation and reconstruction. 1 patient embolization underwent preoperatively, and 2 patients radiotherapy underwent postoperatively.ResultsTumor nests, sclerotic bone, peripheral tissues involved, swollen soft tissues and reaction zones were completely resected in all the patients. After the operation osteoblastoma was verified by pathology, including 2 cases of invasive osteoblastoma. The mean follow-up period was 85.6 months( range; 60-126 months ). No recurrence was noticed after the operation. Cervical pain was obviously relieved at 5 years after the operation. The mean postoperative Cobb’s angle was 10.0°( range; 5°-15° ), which was decreased by 17o when compared with the preoperative angle. The differences between them were statistically signifcant( t=9.220, P＜0.001 ).The postoperative ASIA impairment scale was increased by 1.82 grades on average( t=5.590, P＜0.001 )when compared with the postoperative scale. No wound infection, poor healing or worse neurological symptoms occurred to the patients after the operation. Fever was noticed in 2 patients and cerebrospinal fuid leakage in 1 patient, who all recovered after the indwelling time was prolonged. One patient had neck soreness and numbness, who got better after receiving physiotherapy. The screw loosening occurred to 1 patient at 3 year after the operation, who had the internal fxator removed and then began to wear a brace for 1 year. During the follow-up, no serious cervical kyphosis or instability was found.ConclusionsComplete resection, internal fxation and reconstruction for osteoblastoma of the cervical spine combined with torticollis in adolescents can correct deformities of the cervical spine, relieve cervical pain, enhance the neurological function and improve the life quality of the patients.

Laminectomy; Reconstructive surgical procedures; Chondroblastoma; Internal fixators; Torticollis; Cervical vertebrae

10.3969/j.issn.2095-252X.2014.05.005

R738.1

200003 上海長征醫(yī)院

肖建如，Email: jianruxiao83@163.com

2014-02-21 )