蔡曉輝 林 青

首都醫(yī)科大學(xué)附屬北京友誼醫(yī)院(100050)

子宮血管異常(VUA)源于子宮動脈與靜脈之間的相通,非常罕見。1926年VUA被首次報道,認為與子宮創(chuàng)傷有關(guān)[1]。VUA分為先天性和獲得性,可以發(fā)生在任何年齡。獲得性常源于既往的子宮創(chuàng)傷,比如人工流產(chǎn)、剖宮產(chǎn)、自然分娩及子宮肌瘤切除[2-3],其他的原因如子宮內(nèi)膜癌、宮頸癌及妊娠滋養(yǎng)細胞疾病亦可導(dǎo)致VUA[4-6]。很多VUA繼發(fā)于妊娠終止后不久,甚至與妊娠并存,本資料中稱之為妊娠相關(guān)VUA。對于這部分VUA識別非常困難,需要與不全流產(chǎn)鑒別,有時甚至與不全流產(chǎn)并存。妊娠相關(guān)VUA處理需謹慎,盲目刮宮可能會加重出血,甚至?xí)＜吧?。對于單純的VUA,子宮動脈栓塞(UAE)治療最為有效。但是妊娠相關(guān)VUA,可能同時合并妊娠物殘留,單純UAE效果欠佳,往往需同時進行宮腔操作。目前對于妊娠后短時間內(nèi)出現(xiàn)的VUA報道較少,如何診斷及處理尚無指南可循。筆者回顧性分析12例妊娠相關(guān)的VUA患者的臨床資料,以期為臨床選擇安全可靠的治療方案提供依據(jù)。

1 臨床資料

1.1 對象

收集2012年1月—2017年4月本院收治的VUA患者12例,年齡(32.6±4.0)歲(26～42歲),平均妊娠3(1～5)次,平均分娩1(1～3)次,平均流產(chǎn)2次;就診時距離妊娠終止的時間為19d～3年;9例有分娩史(剖宮產(chǎn)5例,陰道分娩4例)。術(shù)中出血10～200 ml。11例為妊娠結(jié)束后短時間內(nèi)發(fā)現(xiàn),其中9例于人工流產(chǎn)、清宮術(shù)、鉗刮術(shù)或者自然分娩后2個月內(nèi),2例在人工流產(chǎn)術(shù)后5～6個月;只有1例是在人工流產(chǎn)術(shù)后3年再次妊娠時超聲檢查發(fā)現(xiàn)。10例表現(xiàn)為異常陰道出血,其中1例為陰道分娩后28d子宮大量出血致休克而輸血,其余患者均未輸血。2例為超聲檢查發(fā)現(xiàn)。

1.2 診斷標準

所有病例均經(jīng)彩超診斷,宮腔復(fù)發(fā)無回聲或肌壁間不均質(zhì)包塊,病變部位血流豐富,有時呈“五彩鑲嵌樣”血流信號[7]。

1.3 盆腔彩超

12例均經(jīng)盆腔彩超檢查診斷。宮腔占位3例表現(xiàn)為高回聲;4例為蜂窩狀回聲;3例為低回聲;1例為高低回聲;1例僅表現(xiàn)為子宮內(nèi)膜不均勻增厚。12例均表現(xiàn)為宮腔占位血流高流速,低阻力,血流頻譜紊亂甚至是五彩血流信號。

1.4 盆腔血管造影

12例中有6例進行子宮動脈造影,僅4例明確提示子宮血管異常交通支。表現(xiàn)為子宮動脈增粗、迂曲,造影劑積聚病變部位呈血管團,動脈期可見造影劑外溢,動脈期出現(xiàn)早期靜脈回流。其余2例表現(xiàn)為子宮血管豐富,部分呈血管團。

1.5 盆腔 MRI及CT表現(xiàn)

7例同時行了MRI檢查,3例行CT檢查。均提示迂曲血管影,與子宮肌壁界限不清,血管強化。

1.6 血絨毛膜促性腺激素(h CG)

妊娠終止后短時間內(nèi)發(fā)現(xiàn)VUA的11例患者中,4例血h CG 高于正常(31.2～2684.0 U/L,＞5.0 U/L),經(jīng)治療處理后2～26d降至正常。

1.7 組織病理

8例宮腔清出物提示壞死或蛻變的胎盤絨毛,1例為子宮內(nèi)膜增生期改變。

1.8 治療方式及結(jié)局

10例選擇手術(shù)治療,其中宮腔鏡聯(lián)合B超引導(dǎo)下清宮5例,宮腔鏡下清宮1例,B超引導(dǎo)下清宮1例,B超引導(dǎo)下鉗刮術(shù)聯(lián)合腹腔鏡絕育1例,B超引導(dǎo)下宮腔鏡電切1例,宮腔鏡清宮及陰式瘢痕修補和皮下埋植避孕劑1例,均治愈出院。余2例,1例藥物治療后痊愈出院,1例自動離院后自愈。

2 討論

文獻報道VUA的發(fā)生年齡在30歲左右,發(fā)生在絕經(jīng)前96.0%,絕經(jīng)后僅有4.0%[3]。本資料12例均為絕經(jīng)前女性。妊娠宮腔操作后彩超提示子宮異常血管團,血管增生,紊亂,血流豐富,其中很多并非真正的子宮動靜脈血管異常交通支,也混雜著妊娠物殘留,處理及監(jiān)測也不同于一般VUA。

2.1 診斷

妊娠相關(guān)VUA可表現(xiàn)為不規(guī)則陰道流血、月經(jīng)過多及盆腔痛等,有的出血多會導(dǎo)致貧血甚至休克。人工流產(chǎn)或分娩后的子宮內(nèi)膜損傷成為了妊娠相關(guān)VUA子宮血管異常的誘因,可以潛伏很久才發(fā)病。本資料中11例在妊娠終止后短時間發(fā)現(xiàn)VUA,1例妊娠結(jié)束后3年才出現(xiàn)。9例表現(xiàn)為不規(guī)則陰道流血,其中1例出現(xiàn)了失血性休克,2例表現(xiàn)為停經(jīng),另有1例無癥狀,僅為超聲發(fā)現(xiàn)。因此臨床表現(xiàn)多樣化,缺乏特異性。

對于VUA的診斷,目前數(shù)字減影血管造影(DSA)是診斷VUA的“金標準”。但是子宮血管造影為有創(chuàng)檢查,而且費用較高,不能顯示血管團與周圍組織的解剖關(guān)系,小的病變及瘤腔閉塞的假性動脈瘤容易漏診。DSA常與介入栓塞治療同時使用,本資料6例行UAE術(shù)同時行DSA,僅4例明確提示VUA,因此DSA對于小的VUA仍有漏診可能。但DSA在判斷VUA的嚴重程度方面可以彌補超聲檢查的不足,有文獻報道超聲診斷的38例VUA,DSA有動脈期出現(xiàn)靜脈回流的患者病情更重,更容易出現(xiàn)栓塞后復(fù)發(fā)[8]。

近年來陰道彩超通過測定血流速度及血流指數(shù)診斷及監(jiān)測VUA成為一種簡單有效的方法[9],該資料中VUA均經(jīng)超聲診斷。VUA超聲可表現(xiàn)為宮腔多發(fā)無回聲、或肌壁間不均質(zhì)包塊,甚至類似宮頸肌瘤或?qū)m頸腫瘤的龐大宮頸[10-11]。彩色多普勒超聲表現(xiàn)為病變部位血流豐富,有時呈“五彩鑲嵌樣”血流信號。本文資料中超聲表現(xiàn)多為宮腔、肌壁間或?qū)m頸不均質(zhì)蜂窩狀高低回聲,血流信號豐富,與文獻報道相似。因本資料大部分病例為妊娠終止后不久,5例入院血h CG升高,考慮VUA合并妊娠物殘留,病理結(jié)果證實8例存在胎盤絨毛殘留。因此妊娠相關(guān)VUA即使h CG不高,也不能排除妊娠物殘留的可能。

CT血管成像(CTA)是一種精準的無創(chuàng)血管成像技術(shù),可清晰顯示畸形血管的位置、供血動脈和引流靜脈、毗鄰的血管以及骨盆的立體空間關(guān)系。但CTA為選擇性插管,每次僅對單一動脈供血的畸形血管團顯影,其顯示的病灶可能較實際病灶小。

盆腔MRI及CT檢查均可以在動脈期看到一團迂曲血管明顯強化,類似動脈強化,同時存在動脈期的靜脈顯影更能說明問題。本資料中9例行MRI及CT檢查,均提示迂曲血管影,與子宮肌壁界限不清,血管強化,也可幫助鑒別診斷。

2.2 治療

文獻報道VUA的治療方案選擇與很多因素相關(guān),如出血狀況、年齡及有無生育要求等,需個體化處理,并沒有指南可遵循。VUA如未及時治療,可能會出現(xiàn)大出血;若直接進行清宮治療,可能會導(dǎo)致致命性大出血。文獻報道對于單純VUA,UAE成為最常用的治療方法,優(yōu)點在于可以保留子宮。文獻報道其有效率為79.0%～93.0%,但是對于嚴重的VUA一次栓塞術(shù)后的復(fù)發(fā)率最高可達到45.8%[8]。但是妊娠相關(guān)VUA往往合并子宮內(nèi)妊娠物殘留(RPOC),處理策略和VUA有所不同,文獻報道少見。本資料中VUA經(jīng)超聲診斷,均提示宮腔內(nèi)或?qū)m壁異常占位,不能排除合并RPOC的可能,如果選擇直接刮宮可能會出現(xiàn)致命性的出血,若選擇單純UAE,妊娠物殘留無法清除。本資料中10例均進行了的超聲引導(dǎo)或者宮腔鏡下的清宮術(shù)或者電切術(shù),其中6例宮腔操作前行UAE,手術(shù)順利,均出血不多。本資料中術(shù)后病理檢查證實有8例合并殘留的胎盤絨毛,血h CG下降滿意,術(shù)后1～2周超聲未見異常占位,病灶消失快。因此與妊娠相關(guān)的VUA往往同時合并RPOC,殘留物可引起子宮血管異常增生,導(dǎo)致一過性的VUA,一旦妊娠物清除,VUA很快消失,與單純的VUA有所不同。相比之下單純的VUA病灶消失時間非常漫長,本資料中1例在3年前人工流產(chǎn)大出血行UAE,術(shù)后診斷VUA,此次要求終止妊娠(已生育3胎)入院,宮腔鏡檢查仍可見子宮肌層的VUA病灶,血流豐富,宮腔內(nèi)的孕囊完好,并不與肌層的血管團相連,行超聲下吸宮,術(shù)后復(fù)查肌層的VUA病灶仍然存在。妊娠相關(guān)VUA往往與RPOC并存,只要清除殘留的妊娠物,VUA病灶往往很快消失,因此選擇性子宮動脈栓塞后行超聲引導(dǎo)或?qū)m腔鏡下清宮術(shù)為安全有效的治療方案。有些VUA也可藥物治療或者期待治療。本資料中1例入院時宮腔內(nèi)包塊大小1.9c m×1.4c m×1.0c m,血流豐富,經(jīng)過口服米非司酮及米索前列醇治療3d,陰道無組織物排出,無出血,再次復(fù)查超聲宮腔包塊消失?？梢?部分VUA患者異常血管床會自行退化,患者的癥狀及體征隨著時間延長可能會自行消退,只需隨訪評估即可,但是需選擇合適的病例。文獻報道血紅蛋白穩(wěn)定且彩超提示動靜脈瘺血管網(wǎng)的收縮期血流峰值(PSV)小于40.0c m/sec者風(fēng)險小,可選擇期待治療,定期檢測超聲及血h CG即可;PSV 40.0～60.0c m/sec者若無持續(xù)或大量陰道流血也可能行期待治療;而PSV≥60.0～70.0c m/sec均需UAE治療[9]。Ti mmer man[7]報道了10例經(jīng)超聲發(fā)現(xiàn)的VUA,6例口服避孕藥或者期待治療后自然消退。對于出血的VUA還可考慮Folev球囊放入宮腔內(nèi)壓迫出血部位、雌激素修復(fù)內(nèi)膜、肌注麥角新堿等宮縮劑、及腹腔鏡下盆腔血管結(jié)扎[12]。

子宮切除術(shù)的治療方法主要適于沒有生育要求、隨訪條件差、或UAE失敗的患者[13-14]。

總之,短時間內(nèi)有妊娠史的VUA往往合并ROPC,需根據(jù)宮腔占位的大小,血流信號,血h CG水平高低綜合分析UAE后超聲引導(dǎo)或?qū)m腔鏡下清宮術(shù)既可以減少出血風(fēng)險,又可以去除病灶,是一種安全有效的治療方案。