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      以“呃逆”為首發(fā)癥狀的視神經(jīng)脊髓炎臨床報(bào)道1例

      2014-01-24 23:51:51田偉
      關(guān)鍵詞:延髓脊髓炎雙下肢

      田偉

      呃逆是由于膈肌局部、膈神經(jīng)、迷走神經(jīng)或第3~5頸髓以上中樞神經(jīng)等受到刺激引起膈肌的陣發(fā)性痙攣,伴有吸氣期聲門突然關(guān)閉,發(fā)出短促的特別的聲音。呃逆發(fā)作超過(guò)48 h稱為頑固性呃逆。臨床上引起呃逆最常見(jiàn)的病因主要是消化系疾病所致的胃腸道擴(kuò)張、脹氣、蠕動(dòng)減弱或麻痹,肝膽疾病等。此外,神經(jīng)性呃逆也不少見(jiàn),而視神經(jīng)脊髓所致呃逆較為少見(jiàn),因此,臨床中常常容易出現(xiàn)漏診或誤診?,F(xiàn)將本院收治的以呃逆為首發(fā)癥狀的視神經(jīng)脊髓炎(neuromyelitisoptia,NMO)報(bào)道如下。

      1 病例

      何×,男性,70歲,主因“雙下肢運(yùn)動(dòng)感覺(jué)功能障礙伴二便功能障礙1個(gè)月余”于2011年9月入院。1個(gè)月前患者勞累后出現(xiàn)“呃逆”,較嚴(yán)重,影響正常工作和睡眠,就診于天津某醫(yī)院消化科,給予“甲氧氯普胺、莫沙必利片”等口服治療,呃逆無(wú)好轉(zhuǎn),之后自覺(jué)視物不清、頭暈,逐漸出現(xiàn)雙下肢乏力,抬腳困難,不能行走,就診于神經(jīng)內(nèi)科。患者20年前因風(fēng)濕性心臟病行“二尖瓣、主動(dòng)脈瓣人工瓣膜(金屬瓣膜)置換術(shù)后”不能行MRI檢查。初步診斷為NMO。給予甲基潑尼松龍沖擊,并給予γ-球蛋白靜點(diǎn)。經(jīng)治療患者視力較前好轉(zhuǎn),雙下肢肌力有所恢復(fù),為求康復(fù)治療收入本院。入院后查體:患者生命征平穩(wěn),最低正常運(yùn)動(dòng)感覺(jué)平面位于T4水平。雙上肢肌力Ⅴ級(jí),雙下肢肌力Ⅲ級(jí)。肛門運(yùn)動(dòng)感覺(jué)存在。入院診斷:NMO、T4不完全性脊髓損傷、風(fēng)濕性心臟病、心房纖顫、二尖瓣主動(dòng)脈瓣人工瓣膜置換術(shù)后、高脂血癥。給予營(yíng)養(yǎng)神經(jīng),改善鞘營(yíng)養(yǎng)代謝等藥物治療,同時(shí)開(kāi)展肢體功能訓(xùn)練?;颊唠p下肢肌力達(dá)Ⅳ級(jí),可依靠助行器步行。

      2011年11月,患者因受涼后再次出現(xiàn)呃逆,給予甲氧氯普胺口服及針刺治療,未見(jiàn)明顯緩解,出現(xiàn)大汗淋漓,頭頸部瘙癢,四肢抽搐,二便失禁。查體:體溫37.8℃,脈搏120次/min,呼吸22次/min,血壓150/90 mmHg。雙肺呼吸音粗,未及明顯干、濕性啰音,心率絕對(duì)不齊,可聞及金屬瓣膜音。最低正常運(yùn)動(dòng)感覺(jué)平面位于T4水平,雙上肢肌力Ⅴ級(jí),雙下肢屈髖肌肌力Ⅱ級(jí),余關(guān)鍵肌為0級(jí),T4~L3以下感覺(jué)減退,L4以下消失,肛門運(yùn)動(dòng)感覺(jué)消失。腦干誘發(fā)電位:雙側(cè)V波潛伏期延長(zhǎng)。視覺(jué)誘發(fā)電位:雙側(cè)各導(dǎo)P100潛伏期均延長(zhǎng)??紤]為NMO復(fù)發(fā),T4完全性脊髓損傷。給予甲基潑尼松龍沖擊后,患者呃逆癥狀得以緩解,后改口服醋酸潑尼松50 mg口服,并逐漸遞減。

      2013年4月,患者再次出現(xiàn)呃逆,查體:體溫37.3℃,脈搏73次/min,血壓125/70 mmHg,雙肺呼吸音粗,雙肺底可聞及細(xì)小濕啰音,心率絕對(duì)不齊,可聞及金屬瓣膜音。滿月臉,雙上肢、下肢浮腫。左眼視力下降,可數(shù)指,右眼視力正常。雙側(cè)最低正常感覺(jué)平面位于C2。針刺覺(jué):雙側(cè)C2及以下減弱。雙上肢遠(yuǎn)端肌力下降,雙手握力Ⅳ級(jí),雙下肢關(guān)鍵肌肌力0級(jí)。雙上肢肩關(guān)節(jié)活動(dòng)度受限,前屈約90°,雙上肢旋前肌張力Ⅰ+級(jí),雙下肢肌張力0級(jí)。四肢腱反射減弱,右側(cè)髕陣攣(+),踝陣攣(+)。雙側(cè)巴氏征(+),雙側(cè)Hoffmann征(-),雙側(cè)chaddock征(-),球海綿體反射(+),直腸深感覺(jué)(-),肛門括約肌未見(jiàn)明顯自主收縮。輔助檢查:血常規(guī)示白細(xì)胞12.97×109/L,尿常規(guī)示 紅 細(xì) 胞 400 個(gè)/μl, 白 細(xì) 胞 200 個(gè)/μl; 血 清NMO-IgG/水通道蛋白4(AQP4)抗體陽(yáng)性。腦干誘發(fā)電位:雙側(cè)V波潛伏期延長(zhǎng)。視覺(jué)誘發(fā)電位報(bào)告:雙側(cè)各導(dǎo)P100潛伏期均延長(zhǎng)。

      目前診斷:①NMO,C2完全性脊髓損傷,四肢運(yùn)動(dòng)、感覺(jué)功能障礙、二便功能障礙、頑固性呃逆;②風(fēng)濕性心臟病、心房纖顫、二尖瓣主動(dòng)脈瓣人工瓣膜置換術(shù)后;③肺部感染、泌尿系感染。給予甲基潑尼松龍500 mg沖擊治療3~5 d,同時(shí)使用單唾液酸四己糖神經(jīng)節(jié)苷脂鈉鹽營(yíng)養(yǎng)神經(jīng),三磷酸胞苷二鈉注射液抗神經(jīng)細(xì)胞損傷和促進(jìn)神經(jīng)軸突生長(zhǎng)。經(jīng)治療,患者呃逆癥狀明顯好轉(zhuǎn)。

      2 討論

      患者為老年男性,亞急性起病,近2年的慢性病程,3次復(fù)發(fā),病情存在緩解與復(fù)發(fā),每次發(fā)病前具有受涼、感冒、體溫變化等誘因,并出現(xiàn)頑固性呃逆為首發(fā)癥狀,每次復(fù)發(fā)損傷不同的部位,累及四肢、二便功能和視力,并且損傷平面逐漸上升。盡管因患者二尖瓣為金屬瓣膜不能行MRI檢查,在影像學(xué)上不能支持,但根據(jù)2010年歐洲神經(jīng)病學(xué)聯(lián)盟關(guān)于視神經(jīng)脊髓炎診治的指南[1]中提出的診斷標(biāo)準(zhǔn),患者存在視力下降,脊髓的截?cái)嘈該p傷,血清NMO-IgG/AQP4抗體陽(yáng)性,所以診斷為NMO。

      頑固性呃逆嘔吐(intractable hiccup and nausea,IHN)是指由多種不同原因引起的延髓背外側(cè)部位受損,臨床表現(xiàn)為持續(xù)超過(guò)48 h頻繁發(fā)作的惡心、呃逆和嘔吐。2005年,日本的Misu等報(bào)道47例復(fù)發(fā)的NMO患者中,有8例出現(xiàn)IHN[3],Misu等認(rèn)為可能因?yàn)椴≡钣绊懷铀璧墓率怂?。進(jìn)一步研究顯示,引起IHN的NMO患者,由于病灶累及到導(dǎo)水管周圍或延髓背外側(cè)結(jié)構(gòu)的孤束核區(qū)和菱形窩區(qū),這些部位刺激性病變可引起IHN[4]。朱本亮等對(duì)引起INH的NMO進(jìn)行臨床癥狀及影像學(xué)分析,研究結(jié)果提示,由于延髓的病灶過(guò)小,在目前的MRI上尚無(wú)法準(zhǔn)確顯示,認(rèn)為除與延髓嘔吐中樞有關(guān)外,可能與脊髓也直接相關(guān)[5-8]。但是如果脊髓可單獨(dú)參與IHN,又不能解釋其病灶在脊髓后緣,而非支配膈肌運(yùn)動(dòng)的脊髓前角附近。

      近年研究表明,AQP4在NMO發(fā)生中扮演重要的角色,其在腦、脊髓中的水轉(zhuǎn)運(yùn)位點(diǎn)呈高表達(dá)并對(duì)水通透性的高度選擇性,維持著中樞神經(jīng)系統(tǒng)水鹽平衡。孤束核和迷走神經(jīng)背核所在區(qū)域延髓背蓋部的血腦屏障生理性缺如,血清或腦脊液中的NMO-IgG/AQP4抗體攻擊該區(qū)域的AQP4,導(dǎo)致水轉(zhuǎn)運(yùn)異常和啟動(dòng)炎性脫髓鞘事件,因而出現(xiàn)IHN。

      INH在NMO中較為罕見(jiàn),迄今為止,NMO患者中出現(xiàn)IHN的原因仍不十分清楚,因此,還需在臨床中進(jìn)一步觀察和研究,以期探明其機(jī)理。

      [1]Sellner J,Boggild M,Clanet M,et al.EFNSguidelines on diagnosis and management of neuromyelitis optica[J].Eur J Neurol,2010,17(8):1019-1032.

      [2]中華醫(yī)學(xué)會(huì)神經(jīng)病學(xué)分會(huì)神經(jīng)免疫學(xué)組,中國(guó)免疫學(xué)會(huì)神經(jīng)免疫分會(huì).中國(guó)多發(fā)性硬化診斷和治療專家共識(shí)[J].中華神經(jīng)科雜志,2010,43(7):516-521.

      [3]Misu T,Fujihara K,Nakashima I,et al.Intractable hiccup and nausea with periaqueductal lesions in neuromyelitis optica[J].Neurology,2005,65(9):1479-1482.

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      [5]朱本亮,袁勇,榮良群,等.引起頑固性呃逆、嘔吐的視神經(jīng)脊髓炎的臨床表現(xiàn)和影像學(xué)研究[J].中華神經(jīng)醫(yī)學(xué)雜志,2009,8(12):1268-1270.

      [6]祝淑貞,盧達(dá)國(guó),田時(shí)雨.以頑固性呃逆、嘔吐及線樣脊髓征為唯一復(fù)發(fā)表現(xiàn)的視神經(jīng)脊髓炎1例[J].中國(guó)神經(jīng)精神疾病雜志,2011,37(2):119-120.

      [7]李繼,王倩,張狀.以呃逆為首發(fā)癥狀的視神經(jīng)脊髓炎一例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)[J].中華神經(jīng)醫(yī)學(xué)雜志,2011,10(12):1284-1285.

      [8]鄭祥理,陳洪.以呃逆為首發(fā)癥狀的視神經(jīng)脊髓炎一例[J].實(shí)用心腦肺血管病雜志,2013,21(1):161-162.

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