艾力亞力·艾力，阿依謝姆古麗·阿力馬斯，郭 敏，孫 立，溫 浩

包蟲病又稱棘球蚴病(echinococcosis)，是人感染棘球蚴絳蟲的幼蟲(棘球蚴)所致的多發(fā)性寄生蟲病，是全球性流行的人畜共患寄生蟲病，是當(dāng)代重要的公共衛(wèi)生問題。包蟲病流行面積占國土面積的44%，涉及12個(gè)省區(qū)，西北7省區(qū)為流行區(qū)，危及人口近7 000萬人，危及牲畜6 000萬頭，造成年直接經(jīng)濟(jì)損失高達(dá)30億元[1-2]。包蟲病是“健康中國2030”規(guī)劃綱要中的5大寄生蟲病之一，也是納入國家免費(fèi)救治的6大重大傳染病之一[3]。《全國包蟲病等重點(diǎn)寄生蟲病防治規(guī)劃(2016-2020年)》中制定了包蟲病防治工作目標(biāo)，即“患者管理率、監(jiān)測點(diǎn)任務(wù)完成率、中小學(xué)生包蟲病核心防治知識知曉率、專業(yè)人員技能合格率均達(dá)到90%”[4]。包蟲病核心防治知識知曉率是指從嚴(yán)重性、傳染性、傳播途徑、預(yù)防手段、治療方式等為知識核心，測算知曉人數(shù)占研究總體的比率。目前，我國各流行區(qū)自行開展了關(guān)于包蟲病防治知識知曉率的調(diào)查，然而大樣本、多地區(qū)的橫斷面調(diào)查研究較少。因此本研究通過對我國包蟲病流行區(qū)居民包蟲病核心防治知識知曉率情況進(jìn)行Meta分析，了解近幾年我國包蟲病流行區(qū)居民包蟲病核心防治知識知曉率情況及其與2020年實(shí)現(xiàn)全國包蟲病等重點(diǎn)寄生蟲病防治規(guī)劃目標(biāo)之間的差距，為今后包蟲病防診治工作的推進(jìn)提供參考性意見。

1 資料與方法

1.1文獻(xiàn)檢索 檢索國內(nèi)主要醫(yī)學(xué)數(shù)據(jù)庫：中國知網(wǎng)總庫、中國生物醫(yī)學(xué)文獻(xiàn)數(shù)據(jù)庫、中文科技期刊全文數(shù)據(jù)庫、萬方數(shù)據(jù)知識服務(wù)平臺、維普期刊資源整合服務(wù)平臺，檢索式為“包蟲病”、“棘球蚴病”、“預(yù)防控制”、“健康教育”、“知曉率”、“防治知識”等為檢索詞的自由組合；英文檢索數(shù)據(jù)庫為PubMed、Web of Science，檢索式為“echinococcosis”、“hydatid disease”、“health education”、“knowledge”，“awareness rate”等檢索詞的自由組合；時(shí)間范圍設(shè)置為2008-2018年。

1.2文獻(xiàn)納入和排除標(biāo)準(zhǔn) 納入標(biāo)準(zhǔn)：2008—2018年在國內(nèi)外公開發(fā)表的有關(guān)中國居民包蟲病防治核心知曉率的橫斷面研究；研究數(shù)據(jù)為原始數(shù)據(jù)，并提供總體知曉率的文獻(xiàn)；樣本量大于100例；排除標(biāo)準(zhǔn)：數(shù)據(jù)不完整或提供數(shù)據(jù)不全；非中英文文獻(xiàn)；綜述、講座、評論類等非橫斷面現(xiàn)況調(diào)查研究；重復(fù)發(fā)表文獻(xiàn)；未給出總體知曉率具體數(shù)據(jù)和測算方法的文獻(xiàn)。

1.3文獻(xiàn)篩選與數(shù)據(jù)提取 由兩名研究員進(jìn)行對檢索詞的重復(fù)檢索，并通過閱讀文獻(xiàn)標(biāo)題和摘要進(jìn)行初選；通讀初選文獻(xiàn)后根據(jù)納入排除標(biāo)準(zhǔn)進(jìn)行二次選擇，并進(jìn)行交叉核對。若出現(xiàn)異議，則進(jìn)行商討，必要時(shí)有第三位研究員進(jìn)行核對。對于數(shù)據(jù)不完整的文獻(xiàn)，與作者聯(lián)系并取得缺失數(shù)據(jù)。

搜集到文獻(xiàn)86篇，通過多次篩選后，最終納入11篇文獻(xiàn)作為本次分析目標(biāo)文獻(xiàn)，并提取第一作者姓名、發(fā)表年份、調(diào)查地區(qū)、調(diào)查對象、抽樣方法、樣本量、知曉率等(見圖1)。

圖1 文獻(xiàn)篩選流程圖Fig.1 Flow chart of literature screening

1.4納入文獻(xiàn)的質(zhì)量評估 本次研究運(yùn)用STROBE聲明中的橫斷面研究版本對納入的文獻(xiàn)進(jìn)行質(zhì)量評估。STROBE聲明共22個(gè)條目，總分為22分，文獻(xiàn)評價(jià)總分大于13分為A級，小于13分評為B級。質(zhì)量評估環(huán)節(jié)由雙人單獨(dú)完成，最后綜合分析并得出結(jié)論[5]。

1.5統(tǒng)計(jì)學(xué)分析 定性分析采用描述性統(tǒng)計(jì)分析方法；定量分析采用RevMan5.3軟件和Excel 2013軟件進(jìn)行數(shù)據(jù)的合并與計(jì)算。其中知曉率P及其標(biāo)準(zhǔn)誤SE(P)按下列公式計(jì)算[6]：

(上述①②公式中，X為知曉人數(shù)，n為總樣本)，然后根據(jù)異質(zhì)性檢驗(yàn)結(jié)果I2選擇合適效應(yīng)模型進(jìn)行數(shù)據(jù)的合并，并通過亞組分析和敏感性分析結(jié)果來探析異質(zhì)性來源，漏斗圖與Begg’s Test/Egger’s test結(jié)果圖來分析文獻(xiàn)發(fā)表偏倚情況，文中敏感性分析圖，Begg’s Test/Egger’s test結(jié)果圖借助Stata/SE12.0軟件“Meta-Analysis”模塊完成繪圖。

2 結(jié) 果

2.1文獻(xiàn)檢索概況 本研究共檢索相關(guān)文獻(xiàn)共86篇，經(jīng)剔重和篩選后納入符合標(biāo)準(zhǔn)文獻(xiàn)11篇，均包含包蟲病防治核心知識知曉率數(shù)據(jù)，總樣本量為303 549人，總知曉人數(shù)為198 227人(占65.3%)。

納入文獻(xiàn)研究地點(diǎn)包括：西北部地區(qū)(新疆、甘肅、青海、寧夏)，西南部地區(qū)(四川、西藏)，華北部地區(qū)(內(nèi)蒙古)等，其中研究地區(qū)為西北部的文獻(xiàn)為6篇(樣本量為288 212人)，西南部的文獻(xiàn)為3篇(樣本量為12 436人)，內(nèi)蒙古1篇(樣本量為1 680人)，綜合描述西部地區(qū)包蟲病核心知識知曉率的文獻(xiàn)1篇(樣本量為996人)。納入文獻(xiàn)主要研究對象有學(xué)生和農(nóng)牧民，其中只調(diào)查學(xué)生知曉率文獻(xiàn)4篇，只調(diào)查農(nóng)牧民知曉率文獻(xiàn)3篇，調(diào)查學(xué)生與農(nóng)牧民知曉率文獻(xiàn)3篇；抽樣方式主要為：整群抽樣、分層抽樣、隨機(jī)抽樣等。

通過STROBE聲明評估最終納入文獻(xiàn)結(jié)果顯示，A級文獻(xiàn)7篇，B級文獻(xiàn)4篇(見表1)。

表1 納入文獻(xiàn)基本情況
Tab.1 Basic information of the included literature

序作者,年份文章質(zhì)量所屬地區(qū)對象抽樣方法nNPSe1何樹梅2018[7]B西南學(xué)生分層整群抽樣9624360.4530.0162劉立東2012[8]A華北農(nóng)牧民隨機(jī)抽樣1 6808280.4920.012 13張婧妮2016[9]A西北學(xué)生多階段分層23 60015 5660.660.003 14張海亭2015[10]B西北群眾▲隨機(jī)抽樣119 068102 5850.861 60.001 05揚(yáng)名宜2017[11]A西部農(nóng)牧民多階段分層9962120.2130.012 96李凡2014[12]A西北群眾▲分層隨機(jī)135 89869 4240.510 90.001 37甲塔妹2017[13]B西南學(xué)生分層隨機(jī)1 2005350.445 80.014 18阿帕克孜2014[14]A西北群眾▲隨機(jī)抽樣8483630.428 10.016 99雪蓮2018[15]A西南學(xué)生分層隨機(jī)10 2743 1840.309 90.004 610魏宏2008[16]B西北農(nóng)牧民分層整群2371530.645 60.031 111謝永鑫2018[17]A西北居民多階段分層4 9418 5610.577 10.005 3

注：▲“群眾”包括農(nóng)民，牧民，中小學(xué)生等；n為樣本量；N為知曉人數(shù)；P為知曉率；Se為標(biāo)準(zhǔn)誤

2.2Meta分析結(jié)果 經(jīng)計(jì)算P與SE再檢驗(yàn)異質(zhì)性，結(jié)果顯示，I2=100%，P<0.05，故采用隨機(jī)效應(yīng)模型進(jìn)行合并，得到中國包蟲病流行區(qū)居民包蟲病防治核心知識知曉率為51%(95%CI：37%～65%)，文獻(xiàn)中報(bào)道知曉率高于總體知曉率的文章有5篇且均為研究對象為西北地區(qū)的文章，低于總體知曉率的文獻(xiàn)有6篇。I2大于90%提示存在高度異質(zhì)性，故通過亞組分析和敏感性分析的方法探索異質(zhì)性來源(見圖2)。

2.3亞組分析結(jié)果 根據(jù)文獻(xiàn)所獲取的數(shù)據(jù)情況，將11文獻(xiàn)分別以樣本所屬地區(qū)、調(diào)查對象人群分類和文獻(xiàn)質(zhì)量等3種亞組，并進(jìn)行了亞組分析，結(jié)果顯示，中國包蟲病流行區(qū)居民包蟲病核心知識知曉率在所屬地區(qū)、調(diào)查對象、文獻(xiàn)質(zhì)量組間無明顯差異，總體知曉率具有較高的一致性。亞組分析后異質(zhì)性無明顯下降，故均選取隨機(jī)效應(yīng)模型計(jì)算結(jié)果。然而值得關(guān)注的是，所納入文獻(xiàn)在所屬地區(qū)亞組組間差異顯著性為P=0.05，且I2=74.5%，因此認(rèn)為中國包蟲病流行區(qū)居民包蟲病核心知識知曉率在不同地區(qū)可能存在差異，結(jié)果有待進(jìn)一步驗(yàn)證(見表2)。

圖2 中國包蟲病流行區(qū)居民包蟲病防治核心知識知曉率Meta分析結(jié)果Fig.2 Meta-analysis results of awareness rate of core knowledge of echinococcosis prevention and control in residents with echinococcosis endemic areas in China

表2 亞組分析結(jié)果
Tab.2 Subgroup analysis results

亞組文獻(xiàn)數(shù)量nN知曉率/%95%CIHeterogeneity P valueI2/%Test for subgroup differences所屬地區(qū) 西北6193 032288 21261[0.44, 0.79]P<0.00001100P=0.05 (I2=74.5%) 西南34 15512 43740[0.29, 0.51]P<0.0000199調(diào)查對象 學(xué)生419 72136 03747[0.24, 0.69]P<0.00001100P=0.91 (I2=0%) 農(nóng)牧民31 1932 91345[0.22, 0.68]P<0.0000199文獻(xiàn)質(zhì)量 A794 518181 85746[0.37, 0.55]P<0.00001100P=0.32 (I2=0%) B4103 709121 46860[0.33, 0.88]P<0.00001100

注：“n”為知曉人數(shù)，“N”為總體人數(shù)，“ HeterogeneityPvalue”為異質(zhì)性檢驗(yàn)P值，“ Test for subgroup differences”為亞組組間比較值。

2.4敏感性分析結(jié)果 通過逐一剔除每一個(gè)納入文獻(xiàn)后在進(jìn)行效應(yīng)量的合并，結(jié)果顯示與剔除前合并知曉率51%(95%CI：37%～65%)差異較小，敏感性分析圖結(jié)果顯示逐一剔除后的合并效應(yīng)值基本趨于總體合并效應(yīng)值，說明本次Meta分析結(jié)果穩(wěn)健可信(見表3與圖3)。

2.5發(fā)表偏倚 經(jīng)RevMan5.3做出的漏斗圖和Stata/SE12.0得到的Begg’s Test/Egger’s test結(jié)果發(fā)現(xiàn)，森林圖上無明顯不對稱現(xiàn)象，Begg’s Test 中，Z值為0.62，P值為0.553, Egger’s test中t值為0.34，P值為0.742，均未發(fā)現(xiàn)明顯發(fā)表偏倚(見圖4)。

圖3 敏感性分析結(jié)果Fig.3 Sensitivity analysis results

表3 敏感性分析結(jié)果
Tab.3 Sensitivity analysis results

剔除文獻(xiàn)知曉率/%95%CII2/%何樹梅201851[0.35, 0.66]100劉立東201250[0.35, 0.66]100張婧妮201648[0.32, 0.65]100張海亭201546[0.38, 0.54]100揚(yáng)名宜201753[0.38, 0.69]100李 凡201450[0.33, 0.67]100甲塔妹201751[0.35, 0.66]100阿帕克孜201451[0.35, 0.67]100雪 蓮201852[0.37, 0.67]100魏 宏200849[0.33, 0.64]100謝永鑫201850 [0.35, 0.65]100

圖4 漏斗圖及發(fā)表偏倚Egger圖Fig.4 Funnel plot and publication bias Egger diagram

3 討 論

本研究利用meta分析的循證醫(yī)學(xué)方法，試圖探索近10年中國西部農(nóng)牧區(qū)居民包蟲病防治核心知識知曉率總體情況。

經(jīng)搜索相關(guān)文獻(xiàn)并根據(jù)納入排除標(biāo)準(zhǔn)進(jìn)行篩選，最終納入11篇文獻(xiàn)，調(diào)查地區(qū)包括西北部地區(qū)(新疆、甘肅、青海、寧夏)6篇，西南部地區(qū)(四川、西藏)3篇，華北部地區(qū)(內(nèi)蒙古)1篇，綜合描述西部地區(qū)包蟲病核心知識知曉率的文獻(xiàn)1篇，研究對象包括學(xué)生、農(nóng)牧民等。通過STROBE聲明評估最終納入文獻(xiàn)結(jié)果顯示，A級文獻(xiàn)7篇，B級文獻(xiàn)4篇，所選文獻(xiàn)質(zhì)量較好；經(jīng)計(jì)算知曉率P及其標(biāo)準(zhǔn)誤Se再檢驗(yàn)異質(zhì)性結(jié)果顯示，I2=100%，P<0.05，提示存在較高的異質(zhì)性，meta分析結(jié)果顯示合并后的知曉率為0.51，95%CI[0.37,0.65]，P<0.05，提示現(xiàn)階段中國包蟲病流行區(qū)居民包蟲病防治核心知曉率仍未達(dá)到《全國包蟲病等重點(diǎn)寄生蟲病防治規(guī)劃(2016-2020年)》中指定的目標(biāo)，需進(jìn)一步開展健康宣教和疾病普查工作；將10篇文獻(xiàn)以地區(qū)、人群和文獻(xiàn)質(zhì)量結(jié)果進(jìn)行亞組分析，結(jié)果顯示，西北地區(qū)居民知曉率62%，西南地區(qū)為40%，文獻(xiàn)中報(bào)道知曉率高于總體知曉率的文章有4篇，均為西北地區(qū)的文章，且“所屬地區(qū)”亞組組間差異顯著性為P=0.05，I2=74.5%，因此認(rèn)為中國包蟲病流行區(qū)居民包蟲病核心知識知曉率在不同地區(qū)可能存在差異，其原因可能是西北地區(qū)與西南地區(qū)在文化、經(jīng)濟(jì)、教育、人群居住環(huán)境等方面存在一定的差異[18]；學(xué)生知曉率為47%，農(nóng)牧民知曉率為45%，然而亞組分析結(jié)果顯示學(xué)生知曉率與農(nóng)牧民知曉率之間差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義，本研究認(rèn)為學(xué)生知曉率在所選研究中較實(shí)際知曉率偏低，其原因可能是研究對象為學(xué)生的4篇文獻(xiàn)中有3篇是西南地區(qū)的文獻(xiàn)，因此需要增加以西北地區(qū)為總樣本地區(qū)的學(xué)生包蟲病核心知識知曉率橫斷面研究，此外西南地區(qū)學(xué)生獲取相關(guān)知識的途徑相對較少，頻率較低，需要對這些地區(qū)學(xué)生包蟲病健康教育給予更多的支持和關(guān)注[9]；A級文獻(xiàn)總知曉率為44%，B級為60%，本研究認(rèn)為A級文獻(xiàn)所報(bào)道的總體知曉率更接近真實(shí)水平，B級文獻(xiàn)在問卷設(shè)計(jì)、實(shí)施調(diào)查、計(jì)算總知曉率等方面可能存在偏倚；總之，包蟲病核心知識知曉率在所屬地區(qū)、調(diào)查對象、文獻(xiàn)質(zhì)量組間均無明顯統(tǒng)計(jì)學(xué)差異，提示在中國西部包蟲病流行區(qū)包蟲病防治核心知識知曉率普遍較低；敏感性分析中剔除每一個(gè)文獻(xiàn)后的異質(zhì)性基本不變，結(jié)果顯示與剔除前合并知曉率51%(95%CI：37%～65%)的結(jié)果穩(wěn)健可信；經(jīng)漏斗圖和Begg’s Test/Egger’s Test結(jié)果，均未發(fā)現(xiàn)明顯發(fā)表偏倚。

本研究進(jìn)行異質(zhì)性結(jié)果顯示存在很高的異質(zhì)性，其原因可能是在包蟲病核心知識知曉率調(diào)查研究中還未發(fā)布統(tǒng)一、全面、科學(xué)的問卷量表，納入研究的文獻(xiàn)中涉及到的問卷均為自行設(shè)計(jì)問卷，然而不同學(xué)者由于學(xué)歷背景、研究經(jīng)歷、工作經(jīng)驗(yàn)的不同，其設(shè)計(jì)的問卷存在差異，反應(yīng)調(diào)查對象知曉率上亦存在差異；在10篇文獻(xiàn)中涉及到問卷內(nèi)容最多為2011年全國包蟲病流行情況調(diào)查方案中的《包蟲病防治知識與行為問卷》“您是否聽說過包蟲??？您知道包蟲病是一種什么疾病么？包蟲病的主要傳染源？使人得包蟲病的寄生蟲的成蟲寄生在哪里，怎樣預(yù)防包蟲??？”[7]為主的問卷，但僅通過如上問題難以正確的反應(yīng)群眾包蟲病防治核心知識知曉率和不良生活習(xí)慣情況，因此迫切需要設(shè)計(jì)專用于包蟲病流行區(qū)群眾知曉率的統(tǒng)一的、科學(xué)可信的問卷，并需進(jìn)行效度信度檢驗(yàn)。

本研究中的可能存在以下不足：①文獻(xiàn)檢索不全面，可能存在遺漏；②受不同地區(qū)調(diào)查對象基線資料不同、總知曉率測算方式不同、問卷設(shè)計(jì)不同等方面的影響，導(dǎo)致Meta分析結(jié)果存在較大的異質(zhì)性；③納入定性研究的文獻(xiàn)數(shù)量較少，未能做到大樣本匯總分析。

利益沖突：無