姜瑩?田園?劉愛民

【摘要】卵巢甲狀腺腫是一類完全或主要由甲狀腺組織構(gòu)成的單胚層成熟性畸胎瘤，占所有卵巢畸胎瘤的1% ～ 3%、所有卵巢腫瘤的0.3% ～ 1.0%。該文報道了1例巨大卵巢甲狀腺腫患者的診治經(jīng)過，該例患者因下腹部隆起7年、加重伴腹脹不適2年入院，入院完善相關(guān)檢查后行剖腹探查術(shù)。術(shù)中見盆腹腔內(nèi)一大小約20 cm ×18 cm×10 cm囊實混合性腫物，予經(jīng)腹全子宮+雙側(cè)附件切除術(shù)，術(shù)后病理回報符合卵巢甲狀腺腫。術(shù)后隨訪1年，患者陰道斷端愈合良好，腫瘤標(biāo)志物等指標(biāo)恢復(fù)至正常，婦科及甲狀腺彩色多普勒超聲均未見明顯異常。該例的診治過程提示，卵巢甲狀腺腫臨床癥狀缺乏特異性，易誤診，臨床醫(yī)師應(yīng)提高對此病的認(rèn)識，增強早期篩查意識，提升診治水平。

【關(guān)鍵詞】卵巢甲狀腺腫;成熟性畸胎瘤;甲狀腺素;腹水

Giant ovarian goiter： one case report Jiang Ying， Tian Yuan， Liu Aimin. Department of Obstetrics and Gynecology， the Second Hospital of Jilin University， Changchun 130041， China

Corresponding author， Liu Aimin， E-mail： lam320226@ 163. com

【Abstract】Ovarian goiter is a kind of single-embryonic mature teratoma composed entirely or mainly of thyroid tissues， which merely accounts for 1%-3% of all ovarian teratomas and 0.3%-1.0% of all ovarian tumors. In this article， the diagnosis and treatment of one case of giant ovarian goiter were reported. The patient was admitted to hospital because of the lower abdominal bulge for 7 years， which was aggravated complicated with abdominal distension and discomfort for 2 years. Abdominal exploration was performed after relevant examinations. During the operation， a mixed mass of cyst was observed in the pelvic abdominal cavity， approximately 20 cm×18 cm×10 cm in size. She underwent abdominal hysterectomy combined with bilateral adnexal resection. Postoperative pathological examination confirmed the diagnosis of ovarian goiter. During 1-year follow-up， the vaginal lesion was properly healed. Tumor biomarkers and other parameters were restored normal. No evident abnormality was detected by gynecological and thyroid color ultrasound. The diagnosis and treatment of this case prompts that clinical symptoms of ovarian goiter are lack of specificity， which is likely to be misdiagnosed. Clinicians should improve the understanding of this disease， enhance the awareness of early screening and enhance the diagnostic and treatment level.

【Key words】Ovarian goiter;Mature teratoma;Thyroxine;Ascites

卵巢甲狀腺腫屬于卵巢畸胎瘤的一種特殊類型，是高度分化的單胚層畸胎瘤，其起源于卵巢原始生殖細(xì)胞，WHO將其定義為一種全部由甲狀腺組織組成或以其為主（> 50%）的成熟性畸胎瘤，占所有卵巢畸胎瘤的1% ～ 3%、所有卵巢腫瘤的0.3% ～ 1.0%[1-2]。卵巢甲狀腺腫在臨床較為少見，容易被誤診或漏診。為加深臨床醫(yī)師對卵巢甲狀腺腫的認(rèn)識，本文結(jié)合文獻(xiàn)對1例巨大卵巢甲狀腺腫進(jìn)行分析。

病例資料

一、病史與體格檢查

患者女，67歲。因下腹部隆起7年，加重伴腹脹不適2年于2019年7月30日收入我院?；颊咴?產(chǎn)4，既往月經(jīng)不規(guī)律，已絕經(jīng)，末次月經(jīng)不詳。7年前患者發(fā)現(xiàn)下腹部隆起，起初腹部隆起不明顯，未在意，因自覺近2年腹部隆起速度較快且伴餐后腹脹不適，入院前1 d前于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院就診，行婦科彩色多普勒超聲（彩超）提示盆腹腔占位、腹腔大量積液（未見具體報告單），建議轉(zhuǎn)診上級醫(yī)院。患者為求進(jìn)一步診治至我院就診。患者個人史無特殊。父母已故，否認(rèn)家族遺傳疾病史。

體格檢查：生命體征平穩(wěn)，心、肺未見明顯異常，甲狀腺未觸及腫大。專科檢查：萎縮型外陰，左側(cè)大陰唇外側(cè)見一大小約1.5 cm×0.5 cm的贅生物，已婚已產(chǎn)型，陰道通暢，黏膜彈性可，分泌物量中，無異味。子宮頸萎縮，表面光滑。子宮前位，萎縮，腹部可觸及巨大包塊，范圍上至臍上一指，下至恥骨聯(lián)合，兩側(cè)達(dá)腋中線，形狀欠規(guī)則，活動度尚可，界限欠清，無壓痛。

二、實驗室及輔助檢查

血常規(guī)：血紅蛋白133 g/L，紅細(xì)胞4.5×1012/L，白細(xì)胞5.0×109/L，中性粒細(xì)胞0.716，淋巴細(xì)胞百分比0.218，血小板220×109/L。甲狀腺功能：超敏TSH 0.32 （參考值范圍0.55 ～ 4.78 mU/L成年），F(xiàn)T3、FT4均未見異常。入院時卵巢腫瘤標(biāo)志物：癌抗原50（CA50） 90 kU/L（參考值范圍< 20 kU/L），甲胎蛋白2.84 μg/L（參考值范圍< 8.78 μg/L），癌抗原153 12.2 kU/L（參考值范圍0 ～ 31.3 kU/L），癌胚抗原13 kU/L（參考值范圍0 ～ 5 kU/L），癌抗原125（CA125）>1000 kU/L（參考值范圍0 ～ 35 kU/L），糖鏈抗原199（CA199）746 kU/L（參考值范圍0 ～ 37 kU/L），鐵蛋白364.15 μg/L（參考值范圍4.63 ～ 204.00 μg/L）。

婦科陰道彩超：盆腔正中見巨大混合性包塊，范圍上至臍上一指，下至恥骨聯(lián)合，兩側(cè)達(dá)腋中線，形態(tài)欠規(guī)則，界限欠清，內(nèi)見囊實混合性回聲，實性部分見血流（阻力指數(shù)0.37）。盆腔積液深度7.4 cm（圖1A）。全腹CT（平掃+增強）：盆腔內(nèi)見團(tuán)塊狀混雜密度影，以囊性密度為主，較大層面截面大小約為209 mm×119 mm，其內(nèi)可見分隔，局部可見軟組織結(jié)節(jié)及斑點狀強化，增強掃描軟組織成分可見強化，考慮卵巢來源可能性大（圖1B）。

三、診治經(jīng)過

臨床診斷：盆腔腫物。排除手術(shù)禁忌證后，予患者口服灌腸，行剖腹探查術(shù)。術(shù)中見盆腹腔內(nèi)一大小約為20 cm×18 cm×10 cm囊實混合性腫物（圖1C），表面光滑，與周圍組織界限清晰，包膜完整，活動良好，另見大量淡黃色腹水。手術(shù)順利，術(shù)中快速冰凍切片示：（右側(cè)附件）形態(tài)考慮為甲狀腺腫，待石蠟切片充分取材進(jìn)一步確定。結(jié)合患者情況，與患者家屬交代、溝通后決定行經(jīng)腹全子宮+雙側(cè)附件切除術(shù)。術(shù)后石蠟切片病理回報： （右側(cè)卵巢）甲狀腺腫，局部見少量鱗狀上皮及透明軟骨，? （右側(cè)輸卵管）未見顯著病變; （子宮）萎縮性宮內(nèi)膜，慢性宮頸炎，鱗狀上皮增生，（左側(cè)附件）未見顯著病變（圖1D）。診斷為：右側(cè)卵巢甲狀腺腫。術(shù)后給予預(yù)防感染等對癥支持治療，患者恢復(fù)良好。至術(shù)后第5日，患者病情平穩(wěn)，予出院。術(shù)后隨訪1年，患者陰道斷端愈合良好，CA50、CA125、CA199等指標(biāo)恢復(fù)至正常水平，婦科及甲狀腺彩超均未見明顯異常，目前繼續(xù)隨訪。

討論

卵巢甲狀腺腫是一種高度特異性成熟畸胎瘤，由單一胚層分化，是其中的甲狀腺組織顯著增生從而抑制了其他成分所致。成人卵巢畸胎瘤中甲狀腺組織約占5% ～ 10%，當(dāng)腫瘤全部或主要部分由甲狀腺組織構(gòu)成，或者腫瘤中甲狀腺組織含量雖不超一半但患者伴有甲狀腺功能亢進(jìn)癥狀，在排除由頸部甲狀腺腫引起后才可以診斷為卵巢甲狀腺腫[3]。卵巢甲狀腺腫發(fā)病率低，好發(fā)于40歲以上婦女，圍絕經(jīng)期多見。其發(fā)病機制目前尚未明確，有學(xué)者認(rèn)為可能與雌激素促進(jìn)甲狀腺素蛋白合成功能有關(guān)[4]。卵巢甲狀腺腫無特異性癥狀或臨床體征，患者往往因盆腹腔腫塊、腹脹或腹痛而就診，主要依據(jù)術(shù)后病理確診。該病合并腹水較多見，約占10% ～ 30%，常多發(fā)于單側(cè)，極少數(shù)雙側(cè)，本例資料與既往報道相符。

卵巢甲狀腺腫合并甲狀腺功能亢進(jìn)的診斷比較簡單，多因患者反復(fù)出現(xiàn)的甲狀腺功能亢進(jìn)而引起重視。相反，功能性卵巢甲狀腺腫容易漏診，因其類似異位甲狀腺高功能腺瘤，可分泌甲狀腺激素，從而抑制甲狀腺本身功能[5]。其診斷要點是卵巢甲狀腺腫以分泌T3為主，可出現(xiàn)TT3、FT3水平升高，TSH、TT4、FT4降低等異常甲狀腺功能表現(xiàn)，具體還需進(jìn)一步研究證實[6]。本例患者在術(shù)前的甲狀腺功能檢查僅TSH稍降低，F(xiàn)T3、FT4均未見異常，亦無其他甲狀腺功能異常的表現(xiàn)，臨床表現(xiàn)無特異性。

婦科彩超及盆腔CT對卵巢甲狀腺腫的診斷有重要價值。卵巢甲狀腺腫的影像學(xué)表現(xiàn)包括：①發(fā)生于單側(cè)附件區(qū)，為邊界清晰的單房或多囊腔、分葉狀的囊性成分為主或囊實性腫塊;②因囊液內(nèi)甲狀腺激素、甲狀腺球蛋白成分不同，不同囊腔的CT密度和MRI信號多變，囊腔內(nèi)可見長T1長T2信號或是長T1短T2信號;③實性部分及囊壁增強后明顯強化，囊性部分無強化;④少數(shù)病例可合并大量腹腔積液和（或）胸腔積液[7-8]。本例因患者佩戴有金屬類假牙，故僅行全腹CT。

卵巢甲狀腺腫需與來源于附件的囊性或囊實性腫瘤相鑒別：①漿液性囊腺瘤，多為單側(cè)，囊性，表面光滑，壁薄，囊內(nèi)充滿淡黃色清亮液體;②黏液性囊腺瘤，切面常為多房，囊腔內(nèi)充滿膠凍樣黏液，囊內(nèi)很少有乳頭生長;③子宮內(nèi)膜樣腫瘤，多為單房，表面光滑，囊壁襯以單層柱狀上皮，似正常子宮內(nèi)膜，間質(zhì)內(nèi)可有含鐵血黃素的吞噬細(xì)胞;④漿液性癌，多為雙側(cè)，體積常較大，可為囊性、多房、囊實性或?qū)嵭?，囊?nèi)充滿質(zhì)脆乳頭，內(nèi)液清亮、渾濁或血性液體;⑤黏液性癌，瘤體巨大，單側(cè)，表面光滑，切面多房或?qū)嵭?，可有出血、壞?⑥轉(zhuǎn)移瘤，可伴有貧血、惡病質(zhì)等晚期腫瘤征象。

卵巢甲狀腺腫首選手術(shù)治療，應(yīng)根據(jù)患者年齡、有無生育要求、病變性質(zhì)、臨床期別及合并癥決定手術(shù)方式及手術(shù)范圍。良性者一般選擇單純性腫瘤剝除或患側(cè)附件切除，惡性者一般需擴大手術(shù)范圍行全子宮+單側(cè)或雙側(cè)附件切除術(shù)+盆腔淋巴結(jié)清掃術(shù)+大網(wǎng)膜切除+甲狀腺切除術(shù)，年輕有生育要求患者也可以行保守手術(shù)治療，合并局部或遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移者常規(guī)行卵巢惡性腫瘤細(xì)胞減滅術(shù)， 術(shù)后給予131I放射治療[9]。一般而言，卵巢甲狀腺腫患者無須行化學(xué)治療，但是也有少部分選擇PAC或PVB方案定期化學(xué)治療。131I放射治療對復(fù)發(fā)轉(zhuǎn)移者療效顯著，不僅可以發(fā)現(xiàn)殘余病灶從而達(dá)到治療目的，對于正常濾泡組織的攝碘能力受破壞而自身失去聚碘能力的病灶，131I放射治療也可抑制其生長， 延長患者帶瘤存活的時間。本例患者行經(jīng)腹全子宮+雙側(cè)附件切除術(shù)，術(shù)后隨訪各項檢查指標(biāo)均未見明顯異常，預(yù)后良好。

總之，卵巢甲狀腺腫的臨床癥狀缺乏特異性，臨床診斷有一定難度，對于該類患者應(yīng)依據(jù)影像學(xué)特征結(jié)合病理進(jìn)行診斷。此外，對于確診的卵巢甲狀腺腫患者應(yīng)及早進(jìn)行手術(shù)干預(yù)，以取得滿意的療效。

參 考 文 獻(xiàn)

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（收稿日期：2020-09-05）

（本文編輯：林燕薇）