黃祖根 熊舒 原王彪 莊福連 黃循鐳 吳杉英 王美水 鄭厚兵

選擇性介入栓塞治療耳廓動靜脈畸形

黃祖根 熊舒 原王彪 莊福連 黃循鐳 吳杉英 王美水 鄭厚兵

目的探討選擇性介入栓塞治療（STAE）耳廓動靜脈畸形（AVM）的療效。方法回顧7年來我院治療的耳廓血管畸形病例14例，比較采用單純手術治療、STAE結合手術治療，以及單純STAE治療后的病變改善情況及復發(fā)率。結果單純手術治療，手術創(chuàng)傷大，失血量多，復發(fā)率較低；STAE后手術，手術時間縮短，出血大幅減少，手術野清晰，并發(fā)癥減少，安全性提高；單獨STEA治療，短期內易復發(fā)，但通過選擇更好的栓塞劑或技術，其效果將會大幅提高。結論選擇性介入栓塞治療在耳廓動靜脈畸形的治療中起著重要的作用，是一種重要的治療手段。

耳廓動靜脈畸形選擇性介入栓塞

耳廓動靜脈畸形（AVM）是由先天性血管發(fā)育異常引起的疾病，在頜面部血管畸形中占第2位[1]。因其特殊的解剖部位和復雜的局部血供，以往多采用手術或激光進行治療，但療效欠佳。近年來，介入放射學得到了廣泛應用。我們通過對14例AVM患者實施手術治療、STAE結合手術治療，以及單純STAE治療后的療效進行比較，探討更為科學合理的AVM的治療方法。

1 材料和方法

1.1 病例資料

自2001～2008年，我科收治14例AVM患者（男9例，女5例），年齡18～41歲，平均年齡（26.8± 11.7）歲。其中病灶位耳廓上部者10例，下部3例，全耳廓1例；本組患者均經DSA證實，其中11例經病理證實。患者主要癥狀及體征：耳廓形態(tài)改變，病灶處皮膚呈紫紅色，呈局限性軟組織隆起，有時如泡狀，邊界不清，皮溫高，可有搏動感；聽診可聞及隆隆樣或吹風樣雜音?；颊咦杂X局部搏動感伴脹痛及血管跳動雜音、耳鳴、入睡困難。體位移動試驗陽性。

1.2 治療方法

本組14例患者中，3例行單純手術切除術，11例患者接受了栓塞治療，其中8例患者于栓塞術后3～7 d行手術治療。

STAE：所有病例術前均常規(guī)行MRA檢查，采用Seldinger技術經右側股動脈穿刺，行雙側頸內、外動

脈正側位動態(tài)造影。本組病例造影顯示，病灶均由SPA及PAA供血，無顱內外動靜脈異常交通及復雜動靜脈瘺。將導管頭端進一步超選至參與病灶供血的ECA二級分支遠端，手推造影證實后，將適當直徑的明膠海綿顆粒與1～2 mL優(yōu)維顯制成均勻混懸液，在連續(xù)X線透視監(jiān)視下緩慢低壓漂浮法注入。后退導管頭端至二級分支起始部，選擇直徑合適的明膠海綿條在透視監(jiān)視下經導管推送至靶動脈內。栓塞后，再行ECA造影以評價栓塞效果[2]。

1.3 療效評價標準[1]

①治愈：術后6個月內瘤體基本消失，顏面外觀良好，體位試驗（-），隨訪6個月以上無復發(fā)；②顯效：術后6個月內，瘤體縮小≥50%，但未完全消失，外觀畸形明顯改善，體位試驗（-）；③有效：術后6個月內，瘤體縮?。?0%，外觀畸形改善，體位試驗（±），但（+）出現延遲；④無效：術后6個月內，瘤體無變化或復發(fā)，體位試驗（+）。

2 結果

2.1 介入栓塞治療情況

介入造影表現：供血動脈明顯增粗，有時可呈瘤樣擴張，常有多條動脈供血，主要由枕動脈、顳淺動脈、腦膜中動脈和咽升動脈供血?；窝軋F在動脈早期顯影，表現為雜亂無章、粗細不均的扭曲血管團，界限不清。血流速度增快，引流靜脈明顯增粗，常在注入造影劑1～3 sec內顯影，并迅速引流入頸內靜脈等較粗大的靜脈。測量其引流靜脈直徑大于0.4 cm、數量多于2支、顯影時間小于3 sec，均屬于高流量型病變[3]。

2.2 療效評價

本組11例患者接受了栓塞治療，其中8例患者于栓塞術后3～7 d行耳廓的部分切除或病變剝除，耳后皮瓣修復創(chuàng)面。術中見病變區(qū)血管團變硬，界清，出血減少，手術時間較3例單純手術切除術明顯縮短，失血量亦明顯減少，術中術后均未輸血。另外3例行單純栓塞治療，癥狀改善后出院。

本組全部患者術后臨床癥狀明顯改善或消失，病灶表面搏動感或血管雜音消失，包括單純栓塞治療的3例在內，均有良好效果。術后隨訪1年以上病例為8例，其中6例治愈（75%），1例顯效（12.5%），1例有效（12.5%），未見復發(fā)；11例栓塞和栓塞后手術治療病例術后隨訪6個月，總有效率為72.7%，而栓塞后手術治療的有效率則達87.5%；復發(fā)率為27.3%，但就單純的栓塞治療而言，6個月時的復發(fā)率是100%。

2.4 并發(fā)癥

所有病例均無嚴重并發(fā)癥發(fā)生。栓塞后12～48 h，7例患者（63.6%）訴患處脹痛、發(fā)熱，體溫升高，但未超過38.5℃。經對癥處理后，上述癥狀多于3 d后緩解，5～7 d后基本消失。所有病例均未出現腦、肺等其他器官誤栓，以及口腔黏膜潰瘍、皮膚壞死等。

3 討論

耳廓AVM治療模式的選擇影響著患者耳廓的外形及患者的心理。以往采用單純手術切除，存在切除不完全、失血量大、術后易復發(fā)等不足；而非手術治療方法，如硬化治療、微波熱凝治療、激光治療等，各有其局限性，且適應范圍較小、副反應較大[4-5]。相比而言，介入栓塞治療具有諸多優(yōu)點及廣泛的適應癥。STAE治療主要采用超選擇性經導管動脈栓塞術，自供血動脈注入栓塞物阻斷病灶的血供，使其形成血栓并引起繼發(fā)纖維化。耳廓AVM具有極其豐富的血供，術中常會發(fā)生難以控制，甚至危及生命的大出血；出血使術野不清，更增加手術難度。術前STAE具有重要輔助意義。對于巨大、復雜的動靜脈畸形或混合畸形，介入栓塞術可有效緩解臨床癥狀、減小病變體積，為進一步治療創(chuàng)造條件，有時甚至是唯一可行的治療手段。

有文獻報道，采用PVA微粒及TH膠對頭面部動靜脈畸形進行單純病灶血管床栓塞治療，術后隨訪6個月，總有效率為73%，復發(fā)率為40%[6]。本研究中，11例栓塞和栓塞后手術治療病例術后隨訪6個月，總有效率為72.7%，與之相當，而栓塞后手術治療的有效率則達87.5%，復發(fā)率為27.3%。但就單純的栓塞治療而言，6個月時的復發(fā)率是100%。二者的差異之大，是顯而易見的。究其原因，首先與我們栓塞方式的選擇有很大的關系，明膠海綿栓塞一般作為手術前準備進行，單純應用效果不佳[6]，單純的明膠海綿做ECA栓塞，常在3個月內復發(fā)[7]。而本組單純栓塞治療患者在3個月時效果維持良好，主要是采用明膠海綿微細顆粒進行了病灶血管床的栓塞，并在此基礎上進行了病灶滋養(yǎng)動脈的主干栓塞。我們認為，選擇合適的栓塞劑和栓塞方式，對于提高栓塞治療的效果是很關鍵的，在這方面有必要作更多的探索。在實際操作過程中，對于是否繼續(xù)栓塞和何時終止栓塞的判斷往往帶有很大的主觀性，這可能也是單純病灶血管床栓塞治療術后復發(fā)率較高的原因之一[8]。而手術的徹底切除是解決耳廓動靜脈畸形的有效手段，但是代價大，風險高，可造成耳廓的缺損和畸形，特別是Ⅲ期全耳廓型的患者。但比起局部的潰瘍、疼痛、出血、變形，以及無休止的雜音來說，部分患者認為手術造成的耳廓缺損和畸形是可以接受的。耳廓的缺損可以通過頭發(fā)覆蓋或者耳二期再造來改善外觀，部分患者用膺復體亦有良好效果。

2009年，文獻報道了無水乙醇在耳廓動靜脈畸形中的應用[9-10]，很好地解決了上述問題。無水乙醇注入后瞬間的血紅蛋白變性、血管內皮細胞脫水、原生質沉淀、血管壁內皮細胞層剝脫、血管壁內彈性膜層節(jié)段性損壞，使經介入途徑實現AVM的治愈成為可能。該方法顯示出良好的病灶消除能力和美容效果，已展示了其在顱面部AVM治療中前所未有的良好前景。

總而言之，STAE在耳廓AVM治療中，是一種有效、安全的手術前準備，使手術的難度降低，出血減少，極大地降低了手術風險，對于不愿手術的患者，亦有短時治愈的效果。通過選擇合適安全的栓塞劑，也許能夠取得更好的效果，甚至可以替代手術，真正達到微創(chuàng)、美容的理想效果，這是我們下一步研究的方向。無水乙醇的成功應用，使之成為可能，介入不再是輔助的術前準備，有望成為AVM的主要adult multipotent stem cells[J].Arterioscler Thromb Vasc Biol, 2010,30(6):1104-1109.

[22]Boscolo E,Bischoff J.Vasculogenesis in infantile hemangioma [J].Angiogenesis,2009,12(2):197-207.

[23]Greenberger S,Boscolo E,Adini I,et al.Corticosteroid suppression of VEGF-A in infantile hemangioma-derived stem cells[J].N Engl J Med,2010,362(11):1005-1013.

[24]Calicchio ML,Collins T,Kozakewich HP.Identification of signaling systems in proliferating and involuting phase infantile hemangiomas by genome-wide transcriptional profiling[J].Am J Pathol,2009, 174(5):1638-1649.

[25]Boucek RJ,Kirsh AL,Majesky MW,et al.Propranolol responsiveness in vascular tumors is not determined by qualitative differences in adrenergic receptors[J].Otolaryngol Head Neck Surg,2013,149 (5):772-776.

[26]Lee D,Boscolo E,Durham JT,et al.Propranolol targets contractility of infantile hemangioma-derived pericytes[J].Br J Dermatol, 2014,[Epub ahead of print].治療手段，手術則可能成為介入成功后的美容性改善的補充。

[1]Kahout MP,Hansen M,Pribaz JJ,et al.Arteriovenous malformations of the head and neck:natural history and management[J].Plast Reconstr Surg,1998,102(3):643-654.

[2]Larsen PE,Peterson LT.A systemic approach to management of high flow vascular malformations of the mandible[J].Oral Maxillofac Surg,1993,51(1):62-69.

[3]Wu JK,Bisdorff A,Gelbert F,et al.Auricular arteriovenous malformation:evaluation,management and outcome[J].Plast Reconstr Surg,2005,115(4):985-995.

[4]張志愿.口腔頜面部血管瘤、血管畸形的治療選擇[J].上?？谇会t(yī)學,2009,9(4):193-199.

[5]田玉玲,宋紹華,李學玉,等.口腔頜面部血管瘤和血管畸形231例治療分析[J].中國美容醫(yī)學,2008,17(6):900-901.

[6]趙劍波,曾慶樂,陳勇,等.頭面部復雜動靜脈畸型的栓塞治療[J].實用放射學雜志,2003,19(6):538-540.

[7]Erdmann MW,Jackson JE,Davies DM,et al.Multidisciplinary approach to the management of head and neck arteriovenous malformations[J].Ann R Coll Surg Engl,1995,77(1):53-59.

[8]Braun IF,Levy S,Holffman JC.The use of trans arterial microemboliazation in the mangement of the hemangiomas of the perioral region[J].JO Maxillofac Surg,1985,43:239-244.

[9]范新東,易紅英,鄭連周,等.無水乙醇栓塞治療耳部動靜脈畸形[J].介入放射醫(yī)學雜志,2009,l8(11):812-815.

[10]Jin Y,Lin X,Chen H,et al.Auricular arteriovenous malformations: potential success of superselective ethanol embolotherap[J].J Vasc Interv Radiol,2009,20(6):736-743.

（收稿日期：2014年5月28日；修回日期：2014年7月2日）

The Application of STAE in the Treatment of Auricular Arteriovenous Malformations

ObjectiveTo explore the effect of superselective transcatheter artery embolization(STAE)in the treatment of auricular arteriovenous malformations(AVM).MethodsThe clinical results in the treatment of auricular AVM of 14 cases during the past 7 years were reviewed.The different treatments including operation,STAE and combined therapy were compared.ResultsOperation resulted in severe trauma and large amount of bleeding but with low recurrent rate.While operation after STAE shorted operation time and extremely decreased the blood loss with clear operation field and less complications.The STAE might obtain better results with the advanced embolism drugs and modified technique,although the early recurrence was common recently.ConclusionSTAE is playing more and more important role in the treatment of auricular AVM and should be recommended as an important treatment method.

Auricular;Arteriovenous malformation;Superselective transcatheter artery embolization

R732.2

A

1673－0364（2014）04－0201－03

HUANG Zugen,XIONG Shuyuan,WANG Biao,ZHUANG Fulian,HUANG Xunlei,WU Shanying,WANG Meishui,ZHEN Houbin.
Department of Plastic Surgery,The First People's Hospital of Fujian Medical University,Fuzhou 350004,China.Corresponding author: HUANG Zugen(E-mail:82796262@qq.com).

350004福建省福州市福建醫(yī)科大學附屬第一醫(yī)院整形外科。

黃祖根（E-mail：782796262@qq.com）。

2014年6月9日；

2014年7月24日）

10.3969/j.issn.1673-0364.2014.04.008