齊蒙蒙，賴(lài)秀華，李澤楷，林漢生

我國(guó)兒童腦癱患病率的Meta分析

齊蒙蒙，賴(lài)秀華，李澤楷，林漢生

腦性癱瘓(cerebral palsy,CP)簡(jiǎn)稱(chēng)腦癱，是指從出生前到出生后1個(gè)月內(nèi)因各種原因所致的非進(jìn)行性腦損傷，主要表現(xiàn)為中樞性運(yùn)動(dòng)障礙和姿勢(shì)異常，同時(shí)在其發(fā)育階段常伴有不同程度的智力低下、語(yǔ)言障礙、癲癇、行為異常、感知覺(jué)功能等并發(fā)障礙，是造成兒童殘疾的主要疾病之一[1]。據(jù)世界衛(wèi)生組織統(tǒng)計(jì)，在發(fā)達(dá)國(guó)家腦癱發(fā)病率為0.2%～0.3%，我國(guó)0歲～6歲的腦癱兒童患病率為0.19%～0.40%，而西北偏遠(yuǎn)地區(qū)達(dá)0.56%，目前全國(guó)約有病例600萬(wàn)例，并以每年4.6萬(wàn)的速度遞增，已成為嚴(yán)重的公共衛(wèi)生問(wèn)題[2]。關(guān)于兒童腦癱的研究越來(lái)越多，有關(guān)腦癱患病率的研究也有較多報(bào)道，然而受研究設(shè)計(jì)方案、研究對(duì)象、研究區(qū)域和樣本量等多方面的影響，各個(gè)研究報(bào)告的結(jié)果差異較大。本研究采用Meta分析的方法，將現(xiàn)有的研究進(jìn)行合并，得出一個(gè)基于較大樣本量的參考值，期望為相關(guān)研究者提供有價(jià)值的信息?，F(xiàn)將研究結(jié)果報(bào)道如下。

1資料與方法

1.1文獻(xiàn)檢索檢索時(shí)間為2000年1月—2014年10月。檢索數(shù)據(jù)庫(kù)包括PubMed、中國(guó)期刊網(wǎng)、萬(wàn)方數(shù)據(jù)庫(kù)、維普數(shù)據(jù)庫(kù)和中國(guó)生物醫(yī)學(xué)文獻(xiàn)數(shù)據(jù)庫(kù)。以“腦性癱瘓”“腦癱”“患病率”“流行率”及相應(yīng)的英文表達(dá)“cerebral palsy”“prevalence”為檢索詞，由兩人分別查找相關(guān)文獻(xiàn)并進(jìn)行匯總。通過(guò)人工過(guò)濾檢索到的文獻(xiàn)，納入有關(guān)腦癱患病率的研究文獻(xiàn)，然后在合格文獻(xiàn)的參考文獻(xiàn)中選取符合入選標(biāo)準(zhǔn)的其他文獻(xiàn)。

1.2文獻(xiàn)的納入及排除標(biāo)準(zhǔn)

1.2.1納入標(biāo)準(zhǔn)

①研究設(shè)計(jì)方案明確；②研究對(duì)象為中國(guó)兒童；③研究類(lèi)型為現(xiàn)況調(diào)查；④腦癱診斷標(biāo)準(zhǔn)明確；⑤語(yǔ)種限于中文和英文。

1.2.2排除標(biāo)準(zhǔn)

①特殊樣本，不能代表腦癱患兒群體，如殘疾兒童等；②原始數(shù)據(jù)無(wú)法提取或轉(zhuǎn)化；③重復(fù)發(fā)表的文獻(xiàn)。依據(jù)既定的文獻(xiàn)檢索策略，由兩名評(píng)價(jià)者以互盲的形式對(duì)文獻(xiàn)進(jìn)行篩選，有意見(jiàn)分歧的通過(guò)相互討論解決或咨詢(xún)第3名研究者協(xié)助解決。

1.3文獻(xiàn)質(zhì)量評(píng)價(jià)

采用專(zhuān)門(mén)用于評(píng)價(jià)“率”資料的評(píng)分系統(tǒng)，共5條標(biāo)準(zhǔn)，每條1分。包括：①研究設(shè)計(jì)符合“率”的評(píng)估；②研究對(duì)象能代表相應(yīng)的整體人群；③研究對(duì)象來(lái)源于隨機(jī)抽樣；④腦癱的診斷標(biāo)準(zhǔn)明確；⑤合格研究人群因各種原因未入選的小于20%。由兩名評(píng)價(jià)者依照質(zhì)量評(píng)價(jià)標(biāo)準(zhǔn)獨(dú)立對(duì)納入文獻(xiàn)進(jìn)行評(píng)價(jià)，對(duì)有分歧的文獻(xiàn)通過(guò)討論達(dá)到意見(jiàn)一致或邀請(qǐng)第3位研究者決定是否納入?？偡帧?分的文獻(xiàn)為高質(zhì)量文獻(xiàn)。

1.4資料提取

仔細(xì)閱讀全文，一位研究者提取和錄入資料，另一位研究者負(fù)責(zé)核對(duì)。資料的提取信息包括文獻(xiàn)的第1作者、發(fā)表年份、發(fā)表雜志、研究對(duì)象、研究設(shè)計(jì)、調(diào)查地區(qū)、調(diào)查人數(shù)、診斷標(biāo)準(zhǔn)及不同性別、年齡、地區(qū)、腦癱類(lèi)型等的例數(shù)和患病率。

1.5統(tǒng)計(jì)學(xué)方法

R軟件是一種共享的免費(fèi)統(tǒng)計(jì)軟件，有專(zhuān)門(mén)的Meta分析包，可以進(jìn)行單個(gè)率的Meta分析[3]。本研究采用R軟件合并數(shù)據(jù)，分析的主要效應(yīng)指標(biāo)為患病率。經(jīng)異質(zhì)性檢驗(yàn)分析，如果P> 0.10和I2<50%，可認(rèn)為各研究間同質(zhì)，采用固定效應(yīng)模型；反之則認(rèn)為各研究間存在異質(zhì)性，采用隨機(jī)效應(yīng)模型進(jìn)行Meta分析。如果研究間存在異質(zhì)性，則采用亞組分析探討異質(zhì)性的來(lái)源。

2結(jié)果

2.1文獻(xiàn)檢索結(jié)果

初檢文獻(xiàn)6 870篇，閱讀文題和摘要后剩余126篇，進(jìn)一步閱讀全文后排除研究對(duì)象不明確、重復(fù)發(fā)表等不合格文獻(xiàn)后剩余26篇，最終納入21篇，合并樣本量為2 914 909人。在所納入的文獻(xiàn)中，來(lái)自東部地區(qū)、西部地區(qū)各7篇，來(lái)自中部地區(qū)6篇，涵蓋東中西地區(qū)的1篇。研究樣本最少者為3360人，最多者為1 047 327人。文獻(xiàn)質(zhì)量：4篇為5分，16篇為4分，1篇為3分。納入的文獻(xiàn)的基本信息見(jiàn)表1。

表1　納入文獻(xiàn)的基本信息

2.2Meta分析結(jié)果

2.2.1國(guó)內(nèi)兒童腦癱患病率的Meta分析

納入的21篇文獻(xiàn)經(jīng)異質(zhì)性檢驗(yàn)，顯示各研究間存在較大異質(zhì)性，因此，采用隨機(jī)效應(yīng)模型的Meta分析。合并效應(yīng)量的結(jié)果顯示，國(guó)內(nèi)兒童腦癱患病率合并效應(yīng)值為0.18%，95%CI為(0.001 6,0.002 0)。見(jiàn)圖1。

圖1　國(guó)內(nèi)兒童腦癱患病率的Meta分析

2.2.2不同亞組兒童腦癱患病率情況

對(duì)不同性別、不同年齡段、不同類(lèi)型及地區(qū)等特征對(duì)腦癱患病率進(jìn)行亞組分析，結(jié)果顯示，男童患病率高于女童；腦癱分型中痙攣型患病率顯著高于其他類(lèi)型[25]；中西部地區(qū)的患病率高于東部地區(qū)；在1歲～、2歲～、3歲～、4歲～、5歲～、6歲～的年齡段兒童的患病率分別為0.20%、0.19%、0.18%、0.15%、0.18%、0.19%，并不呈現(xiàn)明顯的規(guī)律性變化。見(jiàn)表2。

表2　不同亞組兒童腦癱患病率情況

2.3發(fā)表偏倚評(píng)估

從漏斗圖的分布來(lái)看，大部分研究處于“倒漏斗”的上部，基底部研究較少，且左右大致對(duì)稱(chēng)，Egger檢驗(yàn)顯示本研究納入文獻(xiàn)發(fā)表偏倚無(wú)統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05)。見(jiàn)圖2、圖3。

圖2　我國(guó)兒童腦癱患病率的漏斗圖

2.4敏感性分析

運(yùn)用metainf進(jìn)行敏感性分析，計(jì)算分別剔除每個(gè)入選研究后合并的效應(yīng)值及95%可信區(qū)間[26]。合并的結(jié)果為0.17%(95%CI為0.17%～0.18%)，且單個(gè)研究對(duì)結(jié)果的影響很小，表明本次Meta分析的結(jié)果可靠。

3討論

Meta分析是對(duì)相同研究的多個(gè)獨(dú)立研究結(jié)果進(jìn)行系統(tǒng)分析、定量綜合的一種研究方法[27]。目前國(guó)內(nèi)有關(guān)腦癱兒童患病率的研究報(bào)道較多，且各研究的腦癱患病率調(diào)查結(jié)果差異較大，從0.102%[5]到0.506%[21]。造成這種情況的原因可能有以下幾方面：研究所納入對(duì)象的年齡段不同；研究的樣本量不同；不同地區(qū)的經(jīng)濟(jì)及醫(yī)療衛(wèi)生水平的差異等，但尚未有研究對(duì)國(guó)內(nèi)兒童腦癱患病率做過(guò)定量的Meta分析。本研究運(yùn)用Meta分析的方法對(duì)所收集資料進(jìn)行分析[28，29]，根據(jù)文獻(xiàn)的納入與排除標(biāo)準(zhǔn)，共納入21篇參考文獻(xiàn)，涵蓋14個(gè)省或直轄市，經(jīng)Meta分析得出我國(guó)兒童腦癱患病率(0.18%)相對(duì)低于美國(guó)兒童腦癱的患病率(0.211%)[30]。

2013年，薛靜等[31]對(duì)小兒腦性癱瘓母親妊娠期危險(xiǎn)因素進(jìn)行了Meta分析，結(jié)果顯示孕婦高齡(≥35歲)、多胎妊娠、孕婦早期用藥、有害環(huán)境、孕婦反復(fù)陰道流血、妊娠高血壓綜合征是其發(fā)病的主要危險(xiǎn)因素。本研究結(jié)果證實(shí)了性別是兒童腦癱發(fā)生的危險(xiǎn)因素，男童患病率(0.20%)顯著高于女童(0.14%)，與國(guó)內(nèi)多項(xiàng)研究結(jié)果保持一致。腦癱各類(lèi)型中痙攣型患病率(0.13%)顯著高于其他類(lèi)型；另有研究顯示低年齡段的兒童患病率高于高年齡段兒童[19,20]，依據(jù)本研究結(jié)果，1歲～組兒童患病率較高(0.20%)，2歲～組年齡段兒童患病率有所降低，而5歲~組和6歲~組兒童患病率(0.18%)又有所上升，但是整體并未呈現(xiàn)明顯規(guī)律，兩者的長(zhǎng)期趨勢(shì)有待進(jìn)行更深一步的研究。在地區(qū)方面，我國(guó)中部(0.20%)、西部(0.19%)地區(qū)腦癱兒童患病率明顯高于東部地區(qū)(0.15%)，可能與東部地區(qū)經(jīng)濟(jì)和醫(yī)療衛(wèi)生服務(wù)水平較高，孕產(chǎn)婦接受正規(guī)和系統(tǒng)的保健宣傳及產(chǎn)前檢查有關(guān)[6,20,23,25]。

本研究納入的參考文獻(xiàn)中樣本來(lái)自普查或抽樣調(diào)查，且納入的病例經(jīng)過(guò)篩查和明確的診斷，因此結(jié)果具有一定的可信度，但仍存在一些不足：因客觀(guān)原因未能收集到未發(fā)表的文獻(xiàn)或數(shù)據(jù)，所以不可避免地存在一定的發(fā)表偏倚[32]；某些亞組分析所包含的文獻(xiàn)數(shù)量偏少，對(duì)結(jié)果產(chǎn)生了一定的影響。因此，對(duì)國(guó)內(nèi)腦癱兒童更確切的患病率情況還有待進(jìn)一步的研究。

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(本文編輯寇麗紅)

Current prevalence of cerebral palsy among Chinese children：A Meta-analysis

Qi Mengmeng,Lai Xiuhua,Li Zekai,etal

Department of Nursing of Jinan University,The First Clinical Medical School,Guangdong 510632 China

摘要：[目的]評(píng)價(jià)我國(guó)兒童腦癱的患病率情況。[方法]系統(tǒng)檢索PubMed、中國(guó)期刊網(wǎng)、萬(wàn)方數(shù)據(jù)庫(kù)、維普數(shù)據(jù)庫(kù)和中國(guó)生物醫(yī)學(xué)文獻(xiàn)數(shù)據(jù)庫(kù)有關(guān)國(guó)內(nèi)兒童腦癱患病率的研究文獻(xiàn)，對(duì)納入的文獻(xiàn)采用Meta分析方法進(jìn)行患病率的定量合并，并對(duì)性別、年齡等分類(lèi)指標(biāo)進(jìn)行亞組分析。[結(jié)果]共篩選出文獻(xiàn)21篇，總調(diào)查人數(shù)2 914 909人，確診腦癱患兒5 185例，Meta分析合并效應(yīng)值為0.18%[95%CI為(0.001 6，0.002 0)]；亞組分析結(jié)果顯示：男童(0.20%)患病率高于女童(0.14%)，痙攣型腦癱患病率(0.13%)顯著高于其他類(lèi)型；中西部地區(qū)的患病率高于東部地區(qū)。[結(jié)論]我國(guó)兒童腦癱患病率為0.18%，而且不同性別、腦癱類(lèi)型、地區(qū)之間的兒童患病率存在差異。

關(guān)鍵詞:兒童；腦癱；患病率；Meta分析

AbstractObjective:To evaluate the prevalence of cerebral palsy among Chinese children.Methods:We searched PubMed,CNKI,Wanfang,vip and CBM databases for relevant studies.Observational studies on prevalence of cerebral palsy were included.The prevalence of cerebral palsy was combined by meta-analysis.Subgroup analysis was undertook by gender,age,types and regions.Results:A total of 21 papers were included in this study.The total number of participants investigated was 2914909.With 5185 cerebral palsy cases identified.The prevalence of cerebral palsy was 0.18%(95%CI=0.001 6~0.002 0).The male had a higher prevalence(0.20%) than the female(0.14%).Spastic cerebral palsy had a higher prevalence(0.13%) than others.Central and western regions had a higher prevalence than eastern region.Conclusions:The prevalence of cerebral palsy among Chinese children was 0.18%.And there were significant differences between different gender,types and regions.

Key wordsprevalence；cerebral palsy;prevalence;meta-analysis

(收稿日期：2015-04-16)

作者簡(jiǎn)介齊蒙蒙,碩士研究生在讀,單位：510632，暨南大學(xué)醫(yī)學(xué)院護(hù)理學(xué)系(暨南大學(xué)第一臨床醫(yī)學(xué)院)；賴(lài)秀華、李澤楷(通訊作者)、林漢生單位：510632，暨南大學(xué)醫(yī)學(xué)院。

中圖分類(lèi)號(hào)：R473.72

文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼：A

doi:10.3969/j.issn.2095-8668.2015.02.003

文章編號(hào)：2095-8668(2015)02-0063-05