張躍 楊曉東 劉利君

. 病例報(bào)告 Case report .

雙側(cè)股骨頸對(duì)稱性骨內(nèi)腱鞘囊腫一例報(bào)告

張躍 楊曉東 劉利君

【關(guān)鍵詞】骨囊腫；股骨頸；股骨腫瘤；骨腫瘤

骨內(nèi)腱鞘囊腫又稱鄰關(guān)節(jié)骨囊腫，是鄰關(guān)節(jié)軟骨下的良性囊腫，為纖維組織構(gòu)成的多房性病變伴廣泛的黏液樣變[1-2]。2015年5月，我院經(jīng)治1例 6 歲雙側(cè)股骨頸對(duì)稱性多發(fā)性骨內(nèi)腱鞘囊腫病例，現(xiàn)報(bào)告如下。

臨床資料

患者，男，6 歲，因左髖疼痛1個(gè)月余入院?；颊?個(gè)多月前，無明顯誘因出現(xiàn)間斷性左髖疼痛，無外傷史，局部無紅腫，夜間及行走后疼痛加重。?？撇轶w：雙下肢等長(zhǎng)，雙臀部不對(duì)稱，雙髖無紅腫，左髖關(guān)節(jié)壓痛，左下肢 4字試驗(yàn)陽(yáng)性；左髖活動(dòng)時(shí)疼痛，雙髖屈曲旋轉(zhuǎn)無明顯受限。X 線片示：雙側(cè)股骨頸對(duì)稱性顯示囊狀透光區(qū)，邊緣光滑，周圍有硬化緣（圖1）。CT 示：雙側(cè)股骨頸前緣可見局灶低密度影，周圍可見硬化，以右側(cè)明顯，周圍軟組織未見明顯腫脹；雙側(cè)臀部軟組織不對(duì)稱（圖2）。MRI 示：雙側(cè)股骨頸前緣信號(hào)不均，見多個(gè)結(jié)節(jié)狀長(zhǎng) T1長(zhǎng) T2信號(hào)影，周邊見稍短 T1稍長(zhǎng) T2信號(hào)影環(huán)繞，雙側(cè)股骨頭與髖臼未見異常（圖3）。病理報(bào)告：鏡下骨組織間可見纖維囊壁樣組織，灶區(qū)黏液變性，組織病理形態(tài)符合骨的腱鞘囊腫（圖 4，5）。手術(shù)所見：雙側(cè)股骨頸可見散在分布的蟲蝕樣空洞，病灶周圍骨質(zhì)硬化，以右側(cè)為甚，剖開病灶囊壁見半透明膠凍樣物質(zhì)及肉芽組織，囊腔呈分隔狀。病理診斷：左右側(cè)股骨頸良性病變，鏡下骨組織間可見纖維囊壁樣組織，灶區(qū)黏液變性，組織病理形態(tài)符合骨的腱鞘囊腫。

選用髂前手術(shù)切口，逐層深入可見股骨頸散在分布的蟲蝕樣空洞，用骨刀開窗，顯露囊性病灶，用刮勺清除半透明膠凍樣物病灶組織及其纖維囊壁，雙氧水浸泡后生理鹽水沖洗，以防止殘留物質(zhì)誘發(fā)囊腫復(fù)發(fā)，并對(duì)硬化邊緣徹底清除。本例由于骨質(zhì)缺損較少未行值骨。若病灶大需要骨量多時(shí)可對(duì)髂骨開窗，取松質(zhì)骨植骨，也可同時(shí)取雙側(cè)髂骨骨松質(zhì)植入，必要時(shí)可加入人工骨混合植骨。術(shù)后均做病理確診。本例分別于雙側(cè)大轉(zhuǎn)子下方，沿股骨頸走向打入 2枚克氏針予以穩(wěn)定股骨頸，術(shù)后 2周拆線，下地行走。

圖1　雙側(cè)股骨頸顯示囊狀透光區(qū)Fig.1 Bilateral femoral neck showed cystic photic zone

圖2　雙側(cè)股骨頸前緣可見局灶低密度影Fig.2 Low-density shadow could be seen from anterior portion of the bilateral femoral neck

圖3　雙側(cè)股骨頸前緣信號(hào)不均，多個(gè)結(jié)節(jié)狀長(zhǎng)T1長(zhǎng)T2信號(hào)影，周邊見稍短T1稍長(zhǎng)T2信號(hào)影環(huán)繞Fig.3 Anterior portion of the bilateral femoral neck showed heterogeneous signals. Multiple nodular with long T1and T2signals， shorter T1and longer T2signal could be seen around

圖4　骨組織間可見纖維囊壁樣組織（HE×40）Fig.4 Visible fibrous capsule within osseous tissues（HE×40）

圖5　骨組織間可見纖維囊壁樣組織（HE×100）Fig.5 Visible fibrous capsule within osseous tissues（HE×100）

討 論

1972年世界衛(wèi)生組織（WHO）正式將此病命名為骨內(nèi)腱鞘囊腫，并將其定義為鄰近關(guān)節(jié)軟骨下的良性囊腫，由纖維組織構(gòu)成的多房狀黏液樣變。骨內(nèi)腱鞘囊腫大多發(fā)生于 20～40 歲的中青年，好發(fā)于髖、膝、踝等下肢關(guān)節(jié)，多為單發(fā)極少數(shù)為多發(fā)，多數(shù)文獻(xiàn)報(bào)告男性發(fā)病多于女性[3-4]。到目前為止，國(guó)內(nèi)國(guó)外報(bào)道百余例；國(guó)外報(bào)道最小為 6 歲，最大為 91 歲[5]。本例患兒雙側(cè)股骨頸對(duì)稱性多發(fā)性病變，為國(guó)內(nèi)外文獻(xiàn)報(bào)道發(fā)病的最小年齡之一，影像（X 線片、CT 與 MRI）與病理資料收集齊全。臨床癥狀缺乏特征，主要表現(xiàn)為輕微的關(guān)節(jié)鈍痛，活動(dòng)后加重，休息后緩解，查體一般無明顯陽(yáng)性體征，病程數(shù)月至數(shù)年不等，少數(shù)有外傷史。本病的發(fā)病機(jī)制目前尚無統(tǒng)一意見，文獻(xiàn)概述的可能原因有：（1）骨表面的機(jī)械性應(yīng)激反應(yīng)和反復(fù)輕微外傷發(fā)生后的髓內(nèi)血運(yùn)障礙所致灶性缺血壞死或黏液變性；（2）鄰關(guān)節(jié)軟組織腱鞘囊腫向骨內(nèi)侵蝕穿透而形成；（3）滑膜組織或關(guān)節(jié)液通過關(guān)節(jié)軟骨小裂隙疝入骨內(nèi)。根據(jù)發(fā)病機(jī)制的不同，Schajowicz 等[6]將其分為：（1）穿透型：由鄰關(guān)節(jié)軟組織腱鞘囊腫穿透至骨內(nèi)而形成；（2）特發(fā)型：由髓內(nèi)血運(yùn)障礙，關(guān)節(jié)軟骨下灶性骨缺血壞死、成纖維細(xì)胞增殖及纖維結(jié)締組織黏液性變引起，特點(diǎn)是骨外無軟組織腱鞘囊腫。本例屬于穿透型。

骨內(nèi)腱鞘囊腫典型的影像學(xué)表現(xiàn)為：X 線攝影可見圓形或類圓形、有硬化邊的溶骨性骨質(zhì)破壞，小者常呈單房，大者可為多房性改變，病變常呈偏心性分布，直徑從數(shù) mm 至數(shù) cm 不等，關(guān)節(jié)間隙沒有改變，有的骨性關(guān)節(jié)面不連續(xù)、呈小的裂隙。CT 檢查對(duì)隱蔽性較強(qiáng)或者解剖結(jié)構(gòu)重疊較嚴(yán)重的病灶有明顯的優(yōu)勢(shì)[7]，尤其是多排螺旋在薄層掃描的基礎(chǔ)上進(jìn)行多平面重建等后處理技術(shù)，可以直觀顯示病變的大小、位置及病變內(nèi)部密度甚至與關(guān)節(jié)腔的走向交通等，其 CT 值一般為 30～45 HU，低于軟組織而高于水樣密度，符合膠凍樣密度改變。MRI 多方位、多序列成像除能明確病灶與鄰關(guān)節(jié)及關(guān)節(jié)旁組織的關(guān)系外，還能通過病變信號(hào)的變化推斷病灶內(nèi)容物的性質(zhì)，如因所含成分不同可呈長(zhǎng) T1、長(zhǎng) T2水樣信號(hào)，長(zhǎng) T1、短 T2纖維組織信號(hào)，長(zhǎng) T1、長(zhǎng) T2氣體信號(hào)或混合存在[8]，對(duì)診斷和鑒別診斷幫助較大。

骨內(nèi)腱鞘囊腫的定性診斷需要臨床、影像和病理學(xué)三方面緊密結(jié)合[9-10]。關(guān)節(jié)無退變表現(xiàn)，是與退變引起的關(guān)節(jié)面下囊變相鑒別的關(guān)鍵；病灶內(nèi)為液體成分可以與動(dòng)脈瘤樣骨囊腫、軟骨母細(xì)胞瘤相鑒別；軟骨類腫瘤的病灶內(nèi)?？梢婞c(diǎn)狀或環(huán)狀鈣化；孤立性骨囊腫好發(fā)于長(zhǎng)骨的干髓端，發(fā)病年齡低、病變范圍大、膨脹明顯、病灶周圍無明顯硬化邊。對(duì)于可確診的骨內(nèi)腱鞘囊腫，不論有無臨床癥狀，大多數(shù)學(xué)者都建議早期行手術(shù)治療。理論上，手術(shù)治療可阻止病灶進(jìn)展，植骨愈合后能改善關(guān)節(jié)應(yīng)力分布，以免影響關(guān)節(jié)的發(fā)育或引發(fā)骨關(guān)節(jié)炎。

參 考 文 獻(xiàn)

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（本文編輯：李貴存）

Intraosseous ganglion of the bilateral femoral neck:1case report

ZHANG Yue,YANG Xiao-dong,LIU Li-jun.Huaxi Hospital,Sichuan University,Chengdu,Sichuan,610041,PRC

【Abstract】Objective To report1 case of intraosseous ganglion of the bilateral femoral neck.Methods We conducted history inquiry in detail,comprehensive imaging examination and postoperative pathological detection.Results Left hip pain had lasted for more than1 month without any inducement,injury or local swelling.Pain aggravated in the night and after the walking.Clinical examination: both lower limbs were of identical length without any swelling,except for a little tenderness and gaenslen（+）of the left hip.X-ray: bilateral femoral neck showed cystic photic zone.CT: the partial low-density shadow could be seen from the anterior portion of the bilateral femoral neck.MRl: anterior portion of the bilateral femoral neck showed heterogeneous signals.Multiple nodular with long T1and T2signals,shorter T1and longer T2signals could be seen around.Surgical findings: a few wormy holes distributed in the bilateral femoral neck with translucent gelatinous materials and granulation tissues in it.Pathological examination showed visible fibrous capsule in the osseous tissues.Conclusions Combined with patient’s clinical manifestations，pathological results and imaging features,a etiologic diagnosis of the intraosseous ganglion can be achieved.

【Key words】Bone cysts； Femur neck； Femoral neoplasms； Bone neoplasms

DOI:10.3969/j.issn.2095-252X.2016.04.017 中圖分類號(hào)：R686.1

作者單位：610041 成都，四川大學(xué)華西醫(yī)院小兒骨科

通信作者：劉利君，Email: LL1964@126.com

Corresponding author:LIU Li-jun,Email: LL1964@126.com

收稿日期：（2015-09-01）