李 進，葉體輝，王振松，甘 潔，賀 燕

（1.山東中醫(yī)藥大學第二臨床學院，山東 濟南 250014；2.山東省曹縣人民醫(yī)院神經(jīng)內(nèi)科，山東 曹縣 274400；3.山東中醫(yī)藥大學第二附屬醫(yī)院放射科，山東 濟南 250001；4.山東省千佛山醫(yī)院神經(jīng)內(nèi)科，山東 濟南 250014）

肺動靜脈瘺致腦梗死1例

李 進1，葉體輝2，王振松3，甘 潔3，賀 燕4

（1.山東中醫(yī)藥大學第二臨床學院，山東 濟南 250014；2.山東省曹縣人民醫(yī)院神經(jīng)內(nèi)科，山東 曹縣 274400；3.山東中醫(yī)藥大學第二附屬醫(yī)院放射科，山東 濟南 250001；4.山東省千佛山醫(yī)院神經(jīng)內(nèi)科，山東 濟南 250014）

肺動靜脈瘺；腦梗死；隱匿性卒中

肺動靜脈瘺（pulmonary arteriovenous fistula，PAVF）致腦梗死是隱匿性卒中（concealed stroke，CS）的主要潛在病因。現(xiàn)將1例PAVF致腦梗死報道如下，以提高對此病的認識。

女，46歲，因“突發(fā)言語不清、右上肢無力 27 h”入院，14年前因肺部感染行胸部CT提示左肺動靜脈瘺，直徑2～3 cm，未進一步診治。查體：構(gòu)音障礙，右上肢肌力Ⅳ級，雙側(cè)Babinski征（+），余神經(jīng)科查體未見異常，美國國立衛(wèi)生院卒中量表（NIHSS）評分2分。血常規(guī)、凝血常規(guī)、風濕免疫系列、血沉、女性腫瘤全項、甲狀腺功能全項檢查無異常。心臟彩色多普勒超聲示二尖瓣、三尖瓣輕度反流；頸部動脈超聲及四肢動靜脈超聲檢查未見異常；甲狀腺超聲示右側(cè)結(jié)節(jié)性甲狀腺腫。頭顱MRI示雙側(cè)額葉、左側(cè)頂葉及放射冠、右側(cè)顳葉內(nèi)側(cè)多發(fā)梗死病灶（圖1）。頭頸CTA示右側(cè)椎動脈顱內(nèi)段管徑變細，考慮變異，右側(cè)大腦后動脈起始端輕度局限性管徑狹窄，雙肺上野胸膜下異常團塊及血管強化影，考慮動靜脈畸形。胸部X線平片示左肺結(jié)節(jié)，符合動靜脈畸形（圖2）；肺部CTA示：肺動脈期可見雙側(cè)胸腔內(nèi)（雙肺門水平、近胸壁處）類圓形對比劑充填影，邊緣光滑，強化程度與同層面血管相當（圖3）。經(jīng)顱多普勒超聲（TCD發(fā)泡實驗）示平靜呼吸下及Valsalva動作下靜脈注射激活生理鹽水后5 s雙側(cè)大腦中動脈（MCA）可見栓子簾，考慮存在右向左分流。臨床診斷：PAVF致腦梗死。給予依達拉奉、低分子肝素、瑞舒伐他汀治療，患者恢復(fù)良好，NIHSS評分0分。于2015年8月27日行肺血管造影及栓塞術(shù)，術(shù)中于左右肺各見一畸形動靜脈瘺，行彈簧圈栓塞術(shù)，術(shù)后造影示彈簧圈位置穩(wěn)定，病灶內(nèi)未見血供，左肺中野病灶明顯縮小（圖4）。術(shù)后第2天復(fù)查TCD發(fā)泡試驗，推泡后，見微量微泡信號。術(shù)后3個月復(fù)查胸片示左中肺野類橢圓形高密度病灶較栓塞術(shù)前縮小，密度減低。患者口服達比加群、瑞舒伐他汀治療，隨訪1年無復(fù)發(fā)，改良Rankin量表（mRS）評分0級，復(fù)查TCD發(fā)泡實驗推泡后，未見微量微泡信號。

討論：PAVF亦稱肺動靜脈畸形（pulmonary arteriovenousmalformation，PAVM），是指1條或多條肺動脈，繞過毛細血管而與肺靜脈直接連通，極少數(shù)為體循環(huán)動脈與肺靜脈、肺動脈與左心房直接相通所形成的異常血管團。反常栓塞（paradoxical embolism，PDE）是指靜脈血栓從右向左分流進入體循環(huán)。PAVF致PDE是CS的主要潛在病因。CS約占缺血性卒中的30%，因其病因查找困難從而使該類卒中的2級預(yù)防方案無法制訂。PAVF僅占PDE的5%，卻是卒中、特別是青年卒中不容忽視的病因之一。目前臨床對占PDE 95%的心源性分流，如房間隔缺損、卵圓孔未閉等已有充分認識，但肺源性分流這一少見病因常被忽視。肺源性分流即肺血管畸形導致右向左分流，其中PAVF是造成肺源性分流的主要原因，也是CS易被忽視的病因之一。Nakamura等［1］認為PAVF導致腦反常栓塞有3種機制：①瘺道內(nèi)血栓形成導致的栓塞；②下肢深靜脈血栓栓子導致的栓塞；③紅細胞增多癥引起的血栓或栓塞。該例血常規(guī)正常，未找到深靜脈血栓存在的證據(jù)，經(jīng)檢查也未發(fā)現(xiàn)其他栓子來源。事實上，傳統(tǒng)診斷技術(shù)也有可能發(fā)現(xiàn)不了小的栓子，尤其是當栓子位于骨盆或中風發(fā)作時已脫落轉(zhuǎn)移的栓子［2］。PAVF處血流緩慢，也有可能形成原位血栓，導致栓塞［3］?；颊呓?jīng)檢查，排除腦動脈粥樣硬化、心源性栓塞、動脈炎性病變、血液系統(tǒng)疾病、凝血功能障礙及內(nèi)分泌代謝等可能的病因，且14年前因肺部感染行肺CT時即發(fā)現(xiàn)左側(cè)PAVF，但未進一步診治，隨著PAVF內(nèi)血流動力學變化，PAVF體積逐漸增大，最終出現(xiàn) PDE，結(jié)合目前影像學檢查臨床診斷為PAVF致腦梗死明確。

PAVF的臨床診斷主要依賴影像學檢查。X線胸片作為PAVF的常規(guī)篩查手段，不提供任何細節(jié)性的東西，但可顯示98%的異常，敏感性70%～86%［3］。經(jīng)典的診斷PAVF的方法是對比增強胸部CT或MRI。利用MSCT胸部薄層平掃圖像行肺血管三維重組，能準確診斷PAVF并明顯降低患者的輻射劑量，且可避免碘對比劑的使用，大大增加了檢查的安全性，在臨床上有較大價值，目前已取代傳統(tǒng)的肺動脈造影，成為診斷PAVF首選的非侵襲性影像方法［4-5］。肺動脈造影是公認的診斷PAVF的“金標準”，能夠直接提供病灶及其相關(guān)血管的部位、數(shù)量及大小等，但因其有創(chuàng)，單純診斷時不使用，僅在治療前用以顯示血管解剖結(jié)構(gòu)和位置。李波等［6］認為，經(jīng)胸超聲心動圖聲學造影結(jié)合經(jīng)顱多普勒聲學造影可判定栓子的來源、評估分流程度，且簡單、易行、重復(fù)性好，患者檢查無明顯痛苦及不適，安全性高，可檢測出一些隱性的右向左分流。疑診PAVF時行胸片、胸部CT增強掃描，CT未能明確PAVF時應(yīng)考慮行肺動脈造影、介入栓塞術(shù)或手術(shù)治療［7］。

總之，重視PAVF這一CS少見病因的篩查對防治腦梗死事件十分必要。

圖1～4 女，46歲 圖1 T2FLAIR示雙側(cè)額葉及左側(cè)顳頂枕葉交界區(qū)見長T2異常信號影，信號均勻，邊界清晰 圖2 胸部X線平片示左中肺野類橢圓形高密度影，邊緣光滑、清晰，密度均勻 圖3 肺動脈CTA示雙肺上葉類圓形結(jié)節(jié)影，表面光滑，增強掃描后可見與肺動靜脈相通，大者位于左肺上葉，約3.1 cm×2.3 cm 圖4 DSA介入栓塞治療后，左肺中野病灶明顯縮小

［1］Nakamura H，Miwa K，Haruki T，et al.Pulmonary arteriovenous fistula with cerebral infarction successfully treated by video-assisted thoracic surgery［J］.Ann Thorac Cardiovasc Surg，2008，14：35-37.

［2］Lethen H，F(xiàn)lachskampf FA，Schneider R，et al.Frequency of deep vein thrombosis in patients with patent foramen ovale and ischemic stroke or transient ischemic attack［J］.Am J Cardiol，1997，80：1066-1069.

［3］Cohen R，Cabanes L，Burckel C，et al．Pulmonary arteriovenous fistulae thrombosis responsible for recurrent stroke［J］．J Neural Neurosurg Psychiatry，2006，77：707-708．

［4］張瑩.多層螺旋CT胸部薄層平掃肺血管三維重組診斷肺動靜脈瘺的價值［J］.實用中西醫(yī)結(jié)合臨床，2014，14（1）：55-56.

［5］袁知東，王成林，石橋，等.多層螺旋CT胸部薄層平掃肺血管三維重組診斷肺動靜脈瘺的價值［J］.中國CT和MRI雜志，2012，10（4）：18-20.

［6］李波，詹曉英，馬小靜.經(jīng)胸超聲心動圖聲學造影結(jié)合經(jīng)顱多普勒聲學造影在卵圓孔未閉診斷中的應(yīng)用［J/CD］.中華臨床醫(yī)師雜志（電子版），2015，9（22）：145-147.

［7］孫葳，周知，孫麗麗，等.反常栓塞導致以隱源性卒中為首發(fā)表現(xiàn)的肺動靜脈畸形的診治［J］.中華神經(jīng)科雜志，2012，45（6）：409-413.

2016-09-20）

10.3969/j.issn.1672-0512.2017.03.043

賀燕，E-mail：13465410106@163.com。