周艷華 劉 彬 王擁軍 吳詠冬 張澍田*

首都醫(yī)科大學(xué)附屬北京友誼醫(yī)院消化內(nèi)科1(100050) 血管外科2

·病例分析與個(gè)案報(bào)道·

原發(fā)性腹主動(dòng)脈十二指腸瘺致上消化道出血1例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

周艷華1劉 彬2王擁軍1吳詠冬1張澍田1*

首都醫(yī)科大學(xué)附屬北京友誼醫(yī)院消化內(nèi)科1(100050)血管外科2

原發(fā)性腹主動(dòng)脈十二指腸瘺； 胃腸出血； 主動(dòng)脈瘤，腹； 體層攝影術(shù)， X線(xiàn)計(jì)算機(jī)； 治療

病例：患者男性，61歲，主因“間斷腹痛、黑便1月余，再發(fā)5 d”于2017-04-02入院?；颊?個(gè)多月前無(wú)明顯誘因出現(xiàn)腹痛，為臍周痛，多次解黑便，每次量約100～500 mL，并出現(xiàn)暈厥，約5 min后意識(shí)轉(zhuǎn)清，無(wú)頭痛、胸痛，無(wú)四肢抽搐，無(wú)嘔血?；颊呔驮\于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院，胃鏡檢查示反流性食管炎，紅斑/滲出性胃炎；腹部CT檢查示賁門(mén)部黏膜強(qiáng)化較明顯，胃竇壁水腫，動(dòng)脈硬化，腹主動(dòng)脈中段局部潰瘍形成。予禁飲食、抑酸、補(bǔ)液、輸血等治療后出血停止，患者自行出院。本次入院前5 d患者再次出現(xiàn)腹痛、黑便，伴頭暈、乏力，無(wú)嘔血，無(wú)發(fā)熱。當(dāng)?shù)蒯t(yī)院胃鏡檢查示十二指腸乳頭遠(yuǎn)端有一噴射性出血點(diǎn)(圖1)；腹部CT檢查示腹主動(dòng)脈中段局部瘤樣擴(kuò)張，體積較前次檢查增大，直徑約22 mm(前次檢查為16 mm)。為進(jìn)一步診治，由120急救中心送至北京友誼醫(yī)院急診就診。

患者發(fā)病以來(lái)無(wú)皮疹，無(wú)關(guān)節(jié)疼痛，無(wú)口腔和外生殖器潰瘍。既往史：強(qiáng)直性脊柱炎、類(lèi)風(fēng)濕關(guān)節(jié)炎病史20余年，已停藥多年，病情穩(wěn)定；否認(rèn)高血壓、糖尿病、心臟病、消化性潰瘍、肝病病史；吸煙40余年，每天50～60支；飲酒30余年，每天飲白酒250 g。

入院查體：體溫 36.5 ℃，脈搏 106次/min，呼吸 18次/min，血壓152/79 mm Hg(1 mm Hg=0.133 kPa)；神清，貧血貌，未見(jiàn)肝掌、蜘蛛痣，心肺聽(tīng)診無(wú)異常，腹壁軟，未捫及腹部搏動(dòng)性腫物，臍周輕壓痛，無(wú)反跳痛和肌緊張，肝脾未觸及腫大，移動(dòng)性濁音(-)，腹部聽(tīng)診未聞及明顯血管雜音，腸鳴音約2次/min。實(shí)驗(yàn)室檢查：血紅蛋白(Hb)66 g/L，類(lèi)風(fēng)濕因子和自身抗體均為陰性。

圖1 本次入院前胃鏡檢查示十二指腸乳頭遠(yuǎn)端活動(dòng)性噴血

入院后急診科請(qǐng)消化科會(huì)診，消化科醫(yī)師考慮腹主動(dòng)脈十二指腸瘺可能性大，建議立即請(qǐng)血管外科會(huì)診。復(fù)查腹部增強(qiáng)CT：腹主動(dòng)脈于十二指腸水平段水平可見(jiàn)局限性膨出，最大截面積3.2 cm×1.8 cm，周?chē)梢?jiàn)一圈低密度帶，向前方與十二指腸水平段分界不清(圖2A)；診斷：腹主動(dòng)脈瘤。血管外科會(huì)診同樣考慮腹主動(dòng)脈十二指腸瘺可能性大，建議外科手術(shù)治療。次日經(jīng)患者及其家屬同意，轉(zhuǎn)入血管外科行急診手術(shù)治療。術(shù)中主動(dòng)脈造影見(jiàn)腹主動(dòng)脈中段前壁呈瘤樣膨出，未見(jiàn)造影劑滲入腸腔；行經(jīng)股動(dòng)脈腹主動(dòng)脈覆膜支架腔內(nèi)隔絕術(shù)。術(shù)后繼續(xù)予禁飲食、抑酸，并予頭孢美唑靜脈滴注抗感染治療，患者未再出現(xiàn)腹痛、黑便，復(fù)查Hb逐漸上升；復(fù)查上消化道內(nèi)鏡未見(jiàn)十二指腸明顯潰瘍、糜爛；復(fù)查腹部增強(qiáng)CT：腹主動(dòng)脈見(jiàn)支架影，未見(jiàn)明顯造影劑外滲改變(圖2B)。術(shù)后13 d患者出院，術(shù)后80余天復(fù)查主動(dòng)脈CT三維成像：支架位置良好，主動(dòng)脈和雙側(cè)髂動(dòng)脈管壁可見(jiàn)多發(fā)鈣化斑塊影(圖2C)。術(shù)后3個(gè)月門(mén)診隨訪(fǎng)，患者病情穩(wěn)定。

A：術(shù)前1 d，箭頭所示為腹主動(dòng)脈瘤；B：術(shù)后10 d，箭頭所示為腹主動(dòng)脈，其內(nèi)可見(jiàn)支架影；C：術(shù)后80余天，箭頭所示為腹主動(dòng)脈，其內(nèi)可見(jiàn)支架影

圖2手術(shù)前后腹部增強(qiáng)CT圖像

討論：腹主動(dòng)脈腸瘺(aortoenteric fistula)是腹主動(dòng)脈瘤罕見(jiàn)且極為嚴(yán)重的并發(fā)癥，在腹主動(dòng)脈瘤中的發(fā)生率為0.69%～2.36%，是消化道出血的少見(jiàn)病因之一(0.04%～0.07%)。腹主動(dòng)脈腸瘺可分為原發(fā)性和繼發(fā)性。與主動(dòng)脈重建術(shù)后的繼發(fā)性腹主動(dòng)脈腸瘺不同，原發(fā)性腹主動(dòng)脈腸瘺較少見(jiàn)，年發(fā)生率為0.007/100萬(wàn)[1]，系由腹主動(dòng)脈壁糜爛、破潰，穿破鄰近腸壁所致。該病最常見(jiàn)于腹主動(dòng)脈瘤，其中85%源于動(dòng)脈粥樣硬化，15%源于感染性疾病(霉菌性、梅毒性動(dòng)脈瘤)，極少數(shù)源于惡性腫瘤、十二指腸潰瘍、異物以及腹部放療后[2]。超過(guò)80%的原發(fā)性腹主動(dòng)脈消化道瘺累及十二指腸，主要為第3、4段，僅約4%累及空腸和回腸[3]，亦有累及食管、胃、結(jié)腸的報(bào)道。

腹痛、反復(fù)發(fā)生的消化道出血和腹部可觸及搏動(dòng)性腫塊為原發(fā)性腹主動(dòng)脈腸瘺的典型三聯(lián)征，然而僅有11%～27.8%的病例具備完整三聯(lián)征。Peck等[4]對(duì)36例腹主動(dòng)脈腸瘺患者的回顧性分析顯示，94%的病例有消化道出血表現(xiàn)，17%首發(fā)癥狀為大出血，33%就診時(shí)出現(xiàn)休克，44%伴有前哨性或預(yù)兆性出血，僅6%的患者無(wú)出血癥狀。原發(fā)性腹主動(dòng)脈腸瘺患者可發(fā)生特征性的前哨性出血[2]，此種出血為間歇性，其成因可能為首次出血時(shí)因瘺管較小或瘺管內(nèi)機(jī)化血栓堵塞而暫時(shí)止血，之后因血栓溶解、脫落、移動(dòng)以及主動(dòng)脈內(nèi)壓力增高而再次出血，隨著瘺口的逐漸增大，最終發(fā)生致命性大出血。前哨性出血時(shí)間可持續(xù)數(shù)小時(shí)至1周，甚至數(shù)月，在此時(shí)間窗內(nèi)作出準(zhǔn)確診斷對(duì)于挽救患者生命具有重要意義。

原發(fā)性腹主動(dòng)脈腸瘺的診斷十分困難，確診多依靠剖腹探查以及尸檢，國(guó)外報(bào)道術(shù)前確診率為33%～50%。對(duì)于初診未考慮腹主動(dòng)脈腸瘺且血液動(dòng)力學(xué)穩(wěn)定的消化道出血患者，一般首選胃鏡檢查。胃鏡下存在不能以諸如潰瘍、腫瘤、靜脈曲張、血管畸形等常見(jiàn)原因解釋的活動(dòng)性出血、伴有血栓附著的潰瘍或糜爛以及搏動(dòng)性外源性包塊時(shí)應(yīng)考慮該病可能。但胃鏡檢查通常只能到達(dá)十二指腸降段，對(duì)好發(fā)于十二指腸第3、4段的腹主動(dòng)脈腸瘺的診斷敏感性并不高，僅為25%[5]。此外，胃鏡檢查可能引起瘺口血痂因機(jī)械摩擦而脫落，存在致命性大出血風(fēng)險(xiǎn)。因此，對(duì)于臨床疑診腹主動(dòng)脈腸瘺的患者，推薦首選無(wú)創(chuàng)的腹部增強(qiáng)CT掃描而非胃鏡檢查。腹部增強(qiáng)CT掃描與胃鏡檢查相比創(chuàng)傷更小、應(yīng)用更為普及，且無(wú)栓子移位的風(fēng)險(xiǎn)，安全性更高。據(jù)文獻(xiàn)報(bào)道CT診斷腹主動(dòng)脈腸瘺的敏感性為40%～90%，特異性為33%～100%[6]。消化道出血患者CT掃描見(jiàn)動(dòng)脈瘤壁不完整、后腹膜異位氣體、正常脂肪間隔消失、主動(dòng)脈造影劑外滲至腸腔、腸道造影劑外滲至人工血管周?chē)g隙等征象，可高度懷疑腹主動(dòng)脈腸瘺[6]。對(duì)于CT僅提示腹主動(dòng)脈瘤的消化道出血患者，亦應(yīng)高度懷疑腹主動(dòng)脈腸瘺，為安全起見(jiàn)可在充分手術(shù)準(zhǔn)備的前提下完善胃鏡檢查以排除其他原因引起的消化道出血；如胃鏡檢查未發(fā)現(xiàn)出血原因，可考慮急診手術(shù)探查。血管造影、放射性核素掃描等檢查對(duì)于診斷腹主動(dòng)脈腸瘺價(jià)值不大。

原發(fā)性腹主動(dòng)脈腸瘺病情兇險(xiǎn)，未經(jīng)治療的患者病死率高達(dá)100%，經(jīng)治療者病死率亦可達(dá)到30%～40%[7-8]。手術(shù)治療是挽救患者生命的惟一手段。手術(shù)方式的選擇需從病因、病變部位、臨床表現(xiàn)、后腹膜污染程度以及外科醫(yī)師對(duì)不同手術(shù)方式的經(jīng)驗(yàn)等方面綜合考慮。由于缺乏針對(duì)手術(shù)效果的大樣本長(zhǎng)期隨訪(fǎng)研究，目前對(duì)腹主動(dòng)脈腸瘺的手術(shù)方式選擇標(biāo)準(zhǔn)尚未達(dá)成共識(shí)，主要有傳統(tǒng)開(kāi)腹手術(shù)和腔內(nèi)隔絕術(shù)。傳統(tǒng)開(kāi)腹手術(shù)主要包括原位人工血管置換術(shù)和解剖外旁路移植術(shù)，其缺點(diǎn)為存在術(shù)后并發(fā)癥，且病死率高。腔內(nèi)隔絕術(shù)是一種新型微創(chuàng)治療技術(shù)，采用介入治療方法，利用血管內(nèi)移植物(如覆膜支架)封堵瘺口以控制出血，尤其適用于急診患者以及全身狀況差、難以耐受大手術(shù)的高?；颊撸瑧?yīng)用前景良好。腔內(nèi)隔絕術(shù)已在多例個(gè)案中顯示出良好的短期療效[9-10]，可作為無(wú)膿毒癥患者的治療選擇[11]。除手術(shù)治療外，抗感染也是腹主動(dòng)脈腸瘺治療的關(guān)鍵環(huán)節(jié)。對(duì)于細(xì)菌培養(yǎng)陰性的患者，術(shù)后需予廣譜抗菌藥物治療1周，細(xì)菌培養(yǎng)陽(yáng)性者抗菌藥物治療應(yīng)延長(zhǎng)至4～6周[8,10]。

本例患者為中老年男性，有長(zhǎng)期吸煙史，術(shù)后80余天復(fù)查CT可見(jiàn)主動(dòng)脈多發(fā)粥樣硬化改變?；颊唠m有強(qiáng)直性脊柱炎、類(lèi)風(fēng)濕關(guān)節(jié)炎等自身免疫性疾病史，但已多年未服藥且病情穩(wěn)定，故綜合考慮此次為在動(dòng)脈粥樣硬化基礎(chǔ)上發(fā)生的原發(fā)性腹主動(dòng)脈腸瘺?；颊叽嬖诒静〉湫腿?lián)征中的腹痛、消化道出血兩項(xiàng)表現(xiàn)以及特征性的前哨性出血，發(fā)病部位為十二指腸水平段，符合本病好發(fā)部位?；颊呷朐呵霸谕庠盒袃纱挝哥R檢查，第一次未見(jiàn)明確出血灶，推測(cè)可能與進(jìn)鏡深度不夠有關(guān)，也不排除當(dāng)時(shí)正處于出血間期的可能；第二次見(jiàn)十二指腸遠(yuǎn)端活動(dòng)性出血，但未明確出血原因。外院2次腹部CT檢查均明確提示腹主動(dòng)脈瘤合并腹主動(dòng)脈潰瘍，但未能及時(shí)考慮腹主動(dòng)脈十二指腸瘺可能，與部分臨床醫(yī)師對(duì)本病認(rèn)識(shí)不足有關(guān)。患者轉(zhuǎn)診至北京友誼醫(yī)院后，各科醫(yī)師均在第一時(shí)間考慮腹主動(dòng)脈十二指腸瘺，并進(jìn)一步完善相關(guān)檢查以明確診斷，避免了再次陷入內(nèi)鏡下止血的治療誤區(qū)以及內(nèi)鏡操作誘發(fā)或加重出血的風(fēng)險(xiǎn)；血管外科醫(yī)師及時(shí)進(jìn)行腔內(nèi)隔絕術(shù)微創(chuàng)治療，成功挽救了患者的生命。術(shù)中主動(dòng)脈造影未見(jiàn)造影劑滲入腸腔，考慮與當(dāng)時(shí)處于出血間期、機(jī)化血栓堵塞瘺口有關(guān)。本病例的成功救治提示臨床醫(yī)師有必要提高對(duì)本病的認(rèn)識(shí)，及時(shí)診斷和手術(shù)治療是提高患者生存率的關(guān)鍵。

總之，對(duì)于不明原因消化道出血患者，尤其是存在主動(dòng)脈瘤病史和主動(dòng)脈手術(shù)史者，應(yīng)考慮腹主動(dòng)脈腸瘺的可能。應(yīng)盡早完善腹部增強(qiáng)CT檢查，并及時(shí)采取手術(shù)治療以挽救患者生命。臨床醫(yī)師應(yīng)提高對(duì)本病的認(rèn)識(shí)，以減少誤診、漏診，提高患者生存率。

1 Hughes FM,Kavanagh D,Barry M,et al.Aortoenteric fistula:a diagnostic dilemma[J].Abdom Imaging,2007,32 (3):398-402.

2 Mirarchi FL,Scheatzle MD,Mitre RJ.Primary aortoenteric fistula in the Emergency Department[J].J Emerg Med,2001,20 (1):25-27.

3 Sevastos N,Rafailidis P,Kolokotronis K,et al.Primary aortojejunal fistula due to foreign body:a rare cause of gastrointestinal bleeding[J].Eur J Gastroenterol Hepatol,2002,14 (7):797-800.

4 Peck JJ,Eidemiller LR.Aortoenteric fistulas[J].Arch Surg,1992,127 (10):1191-1193; discussion 1193-1194.

5 Korkut AK,Arpinar E,Yasar T,et al.Primary aortoduodenal fistula complicated by abdominal aortic aneurysm[J].J Cardiovasc Surg (Torino),2000,41 (1):113-115.

6 Vu QD,Menias CO,Bhalla S,et al.Aortoenteric fistulas:CT features and potential mimics[J].Radiographics,2009,29 (1):197-209.

7 Chaikof EL,Brewster DC,Dalman RL,et al; Society for Vascular Surgery.The care of patients with an abdominal aortic aneurysm:the Society for Vascular Surgery practice guidelines[J].J Vasc Surg,2009,50 (4 Suppl):S2-S49.

8 Lemos DW,Raffetto JD,Moore TC,et al.Primary aortoduodenal fistula:a case report and review of the literature[J].J Vasc Surg,2003,37 (3):686-689.

9 González-Fajardo JA,Gutiérrez V,Martín-Pedrosa M,et al.Endovascular repair in the presence of aortic infection[J].Ann Vasc Surg,2005,19 (1):94-98.

10 D’Ancona G,Dagenais F,Bauset R.Endoluminal stenting of the aorta as treatment of aortoesophageal fistula due to primary aortic disease[J].Tex Heart Inst J,2002,29 (3):216-217.

11 Burks JA Jr,Faries PL,Gravereaux EC,et al.Endo-vascular repair of bleeding aortoenteric fistulas:a 5-year experience[J].J Vasc Surg,2001,34 (6):1055-1059.

(2017-05-19收稿；2017-06-30修回)

UpperGastrointestinalBleedingCausedbyPrimaryAortoduodenalFistula:ReportofACaseandReviewofLiterature

ZHOUYanhua1,LIUBin2,WANGYongjun1,WUYongdong1,ZHANGShutian1.

1DepartmentofGastroenterology,2DepartmentofVascularSurgery,BeijingFriendshipHospital,CapitalMedicalUniversity,Beijing(100050)

ZHANG Shutian,Email:zhangst@ccmu.edu.cn

Primary Aortoduodenal Fistula; Gastrointestinal Hemorrhage; Aortic Aneurysm,Abdominal; Tomography,X-Ray Computed; Therapy

10.3969/j.issn.1008-7125.2017.10.014

*本文通信作者， Email:zhangst@ccmu.edu.cn