嬰兒全身運(yùn)動(dòng)質(zhì)量評(píng)估的重測(cè)信度研究

帖利軍，岳 婕，呂 敏，史曉薇，劉黎明

(西安交通大學(xué)第一附屬醫(yī)院，陜西 西安 710061)

全身運(yùn)動(dòng)(general movements,GMs)質(zhì)量評(píng)估是奧地利發(fā)育神經(jīng)學(xué)之父Heinz Prechtl于1990年創(chuàng)立的一種針對(duì)兒童發(fā)育障礙性疾病早期診斷的評(píng)估技術(shù)[1]。復(fù)旦大學(xué)附屬兒科醫(yī)院楊紅教授團(tuán)隊(duì)自2003年開(kāi)始將此技術(shù)引進(jìn)中國(guó)并在國(guó)內(nèi)推廣此項(xiàng)評(píng)估技術(shù)。多項(xiàng)研究表明：GMs不僅可以超早期地預(yù)測(cè)早產(chǎn)兒和小嬰兒的神經(jīng)發(fā)育結(jié)局，特別是腦性癱瘓，而且可以預(yù)測(cè)學(xué)齡期兒童的認(rèn)知、行為損害[1-3]。通過(guò)觀看小嬰兒視頻錄像，評(píng)估者采用視覺(jué)Gestalt知覺(jué)進(jìn)行GMs評(píng)估。由于視覺(jué)Gestalt知覺(jué)技術(shù)常常會(huì)受到評(píng)估者的經(jīng)驗(yàn)、疲勞及重新校準(zhǔn)等多種因素的影響，因此，對(duì)評(píng)估者間及重測(cè)信度的研究非常重要[4-6]。目前有關(guān)GMs重測(cè)信度的研究存在兩個(gè)方面的問(wèn)題：一是參與重測(cè)信度研究的評(píng)估者大多為GMs評(píng)估專家、導(dǎo)師或特別有經(jīng)驗(yàn)的評(píng)估師；二是重測(cè)信度研究的間隔時(shí)間不等，短至7天，長(zhǎng)達(dá)2年[5-6]。2011年瑞士Bernhardt等通過(guò)對(duì)5名已取得歐洲GMs Trust證書(shū)的物理治療師，時(shí)間間隔為9周的GMs評(píng)估研究表明，評(píng)估者的重測(cè)信度有相對(duì)好的一致性，κappa值為0.68[95%可信區(qū)間(CI)為0.41～0.86]，而評(píng)估者間的信度測(cè)試結(jié)果并不令人滿意。目前關(guān)于獲得GMs Trust證書(shū)的初學(xué)者GMs評(píng)估重測(cè)信度的研究很少，且已有的重測(cè)信度研究多集中在六分類GMs評(píng)估，因此本研究擬在兒童保健門診體檢和高危兒隨訪的小嬰兒中開(kāi)展六分類和兩分類GMs評(píng)估重測(cè)信度的研究，現(xiàn)將結(jié)果報(bào)道如下。

1對(duì)象與方法

1.1研究對(duì)象

以2015年12月至2016年11月期間在西安交通大學(xué)第一附屬醫(yī)院兒童保健門診進(jìn)行健康體檢和神經(jīng)發(fā)育隨訪的高危新生兒和小嬰兒為研究對(duì)象。高危因素包括早產(chǎn)、雙胎、低出生體重、新生兒窒息、新生兒黃疸、顱內(nèi)出血、新生兒肺炎、胎兒宮內(nèi)窘迫、母親妊娠期高血壓疾病/先兆子癇、母親有妊娠糖尿病、新生兒驚厥等。納入標(biāo)準(zhǔn)：①新生兒或小嬰兒不需要借助輔助通氣裝置可以仰臥；②母親末次月經(jīng)日期明確可以準(zhǔn)確計(jì)算矯正年齡者；③母親末次月經(jīng)后(postmenstrual age，PMA)28～60周的新生兒及小嬰兒；④家長(zhǎng)愿意接受電話隨訪并能夠提供嬰兒會(huì)獨(dú)立行走年齡者，隨訪年齡截至嬰兒18個(gè)月。排除標(biāo)準(zhǔn)：①PMA 47～48周的小嬰兒；②高危兒有出生缺陷或家族遺傳病者。該項(xiàng)研究為西安交通大學(xué)第一附屬醫(yī)院新醫(yī)療技術(shù)項(xiàng)目，并通過(guò)該院醫(yī)學(xué)倫理委員會(huì)同意(項(xiàng)目編號(hào)：2014-45)。所有參與者均得到家長(zhǎng)的知情同意。GMs評(píng)估者參加了第十屆歐洲GMs Trust培訓(xùn)并獲評(píng)估資質(zhì)證書(shū)，有20余年兒科學(xué)臨床工作經(jīng)驗(yàn)。

1.2方法

1.2.1全身運(yùn)動(dòng)拍攝

新生兒或小嬰兒處于仰臥位，足部靠近攝像機(jī)，縱向擺位于拍攝床內(nèi)拍攝定位線的中央。當(dāng)嬰兒處于清醒、不哭鬧、有動(dòng)作的良好行為狀態(tài)時(shí)記錄5～10min。記錄員確保攝錄到嬰兒整個(gè)身體的運(yùn)動(dòng)，包括嬰兒的臉部(以確認(rèn)嬰兒的僵直運(yùn)動(dòng)是否源于哭鬧)，攝錄時(shí)避免使嬰兒受到環(huán)境刺激和家人逗引。

1.2.2全身運(yùn)動(dòng)評(píng)估

按照GMs評(píng)估手冊(cè)，GMs分為3個(gè)“關(guān)鍵”時(shí)段：早產(chǎn)運(yùn)動(dòng)階段(PMA 10～38周)、扭動(dòng)運(yùn)動(dòng)階段(PMA 39～46周)、不安運(yùn)動(dòng)階段(PMA 49～60周)。早產(chǎn)/扭動(dòng)運(yùn)動(dòng)階段的GMs評(píng)估分為以下四類結(jié)果：①正常GMs(normal GMs，N)；②單調(diào)性GMs(poor repertoire GMs，PR)；③痙攣-同步性GMs(cramped-synchronized GMs，CS)；④混亂性GMs(chaotic GMs，Ch)。不安運(yùn)動(dòng)階段的GMs評(píng)估分為以下3類結(jié)果：①正常不安運(yùn)動(dòng)(normal fidgety movements，NF)；②不安運(yùn)動(dòng)缺乏(absence of fidgety movements，F(xiàn)-)；③異常性不安運(yùn)動(dòng)(abnormal fidgety movements，AF)。按照六分類法，早產(chǎn)/扭動(dòng)運(yùn)動(dòng)階段和不安階段的正常GMs均表示為正常GMs(N)，共有N、PR、Ch、CS、AF、F-六種類型GMs；而兩分類只分為正常(N)和異常(Abn)GMs(異常GMs包括PR、Ch、CS、AF、F-)。

1.2.3重測(cè)信度研究

由一位有歐洲GMs Trust評(píng)估資質(zhì)的人員，基于視覺(jué)Gestalt知覺(jué)評(píng)估每個(gè)新生兒或小嬰兒的視頻錄像，每個(gè)視頻錄像播放2遍，評(píng)估者把答案寫(xiě)在標(biāo)準(zhǔn)答案紙上。3個(gè)月后，同一位評(píng)估者按照相同的方法再次評(píng)估這些小嬰兒視頻錄像，但次序與上次不同。通過(guò)比較這兩次評(píng)估結(jié)果之間的一致性，得到重測(cè)信度。

1.3統(tǒng)計(jì)學(xué)方法

GMs重測(cè)信度采用百分比一致性和κappa系數(shù)表示。定義：①κappa系數(shù)<0.40或百分比一致性<60%為重測(cè)信度不佳；②κappa系數(shù)<0.40～0.60或百分比一致性為60%～80%為重測(cè)信度中等；③κappa系數(shù)>0.80或百分比一致性>80%為重測(cè)信度良好。所有數(shù)據(jù)均采用SPSS 18.0統(tǒng)計(jì)軟件進(jìn)行分析，以P<0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2結(jié)果

2.1研究對(duì)象的一般信息

本次研究供納入33例小嬰兒，其中男性20例(60.61%)，女性13例(39.39%)，男:女=1.54:1。足月兒29例，早產(chǎn)兒4例，足月兒:早產(chǎn)兒=7.25:1。孕周為38+3±2+5周，體重為2 960±633.1g，視頻錄像時(shí)小嬰兒的年齡為PMA 48+5±6+1周。有高危因素的小嬰兒31例，2例為正常健康體檢嬰兒。具體結(jié)果詳見(jiàn)表1。共獲得小嬰兒視頻錄像35例，其中2名嬰兒獲得2次不同PMA周齡的視頻錄像資料，共有早產(chǎn)階段1例，扭動(dòng)階段16例，不安運(yùn)動(dòng)階段18例GMs視頻錄像。電話隨訪嬰兒會(huì)獨(dú)立行走的年齡，5例嬰兒失訪，1例嬰兒18個(gè)月時(shí)不能獨(dú)立行走，其余嬰兒獨(dú)立行走年齡在13～15月齡之間。

表1 小嬰兒基礎(chǔ)資料

(轉(zhuǎn)下表)

(續(xù)上表)

病例編號(hào)性別孕周(w)出生體重(g)高危因素末次月經(jīng)后周數(shù)(w)19(2)42+620F39+23260胎兒宮內(nèi)窘迫58+221F393450吸入性肺炎50+222F37+52350雙胎之小，妊娠期甲減5623M37+53200雙胎之大，妊娠期甲減5624F38+53150輕度窒息42+125F40+64100巨大兒5526M403232胎兒宮內(nèi)窘迫4627M362400新生兒驚厥42+628M39+43500無(wú)57+629M40+43340與人臉無(wú)對(duì)視51+230M38+53310輕度窒息56+531F39+13150新生兒溶血病41+332F383250胎兒宮內(nèi)窘迫、新生兒濕肺52+633F37+12700顱內(nèi)出血57+1平均值38+3296748+5標(biāo)準(zhǔn)差2+5633．106+1中位數(shù)39320049+1

注：M為男；F為女。

2.2全身運(yùn)動(dòng)評(píng)估信息

共35例小嬰兒視頻錄像納入此項(xiàng)研究，兩次不同時(shí)間小嬰兒GMs評(píng)估信息詳見(jiàn)表2。

表2小嬰兒GMs評(píng)估結(jié)果

Table 2 Results of assessment of general movements in infants

病例編號(hào)第1次GMs評(píng)估第2次GMs評(píng)估結(jié)果正常/異常結(jié)果正常/異常終評(píng)結(jié)果1NNPRAbnDisagree2NNNNN3CSAbnCSAbnCS4NNNNN5F-AbnNNDisagree6NNNNN7NNNNN8(1)PRAbnNNPR8(2)NNNNN9PRAbnPRAbnPR10NNNNN11NNNNN12NNNNN13NNNNN14NNNNN15NNNNN16NNNNN17PRAbnPRAbnPR18NNNNN19(1)PRAbnPRAbnPR19(2)NNNNN20NNNNN21NNNNN22NNF-AbnDisagree23NNNNN24NNNNN25NNNNN

(轉(zhuǎn)下表)

(續(xù)上表)

病例編號(hào)第1次GMs評(píng)估第2次GMs評(píng)估結(jié)果正常/異常結(jié)果正常/異常終評(píng)結(jié)果26NNNNN27CSAbnCSAbnCS28NNNNN29NNNNN30NNNNN31PRAbnHO-Disagree32NNNNN33NNNNN

注：N為正常GMs；Abn為異常GMs；PR為單調(diào)性GMs；CS為痙攣-同步性GMs；Ch為混亂性GMs；F-為不安運(yùn)動(dòng)缺乏；AF為異常性不安運(yùn)動(dòng)；HO為活動(dòng)過(guò)少；Disagree為兩次GMs評(píng)估結(jié)果不一致。

2.3全身運(yùn)動(dòng)的重測(cè)信度

在早產(chǎn)/扭動(dòng)運(yùn)動(dòng)階段的17例GMs視頻錄像中，其中PR 6例，2例視頻重測(cè)時(shí)結(jié)果不一致；CS 2例；正常GMs 9例。不安運(yùn)動(dòng)階段GMs18例，2例視頻錄像在重測(cè)時(shí)結(jié)果不一致。具體的重測(cè)信度百分比一致性和κappa系數(shù)見(jiàn)表3。

表3全身運(yùn)動(dòng)質(zhì)量評(píng)估的重測(cè)信度

Table 3 Intra-observer reliabilities of assessment of general movements

一般項(xiàng)目PMA(w)早產(chǎn)/扭動(dòng)運(yùn)動(dòng)階段35～46不安運(yùn)動(dòng)階段49～60總計(jì)視頻數(shù)目(例)171835百分比一致性N100%88．89%88．57%PR66．77%66．77%ChCS100%100%AFF-總計(jì)88．23%88．89%88．57%正常/異常Abn75%N100%88．89%κappa(k)0．6759(95%CI：0．3823～0．9696)

3討論

3.1全身運(yùn)動(dòng)與其它神經(jīng)評(píng)估技術(shù)的比較

腦性癱瘓嚴(yán)重神經(jīng)發(fā)育障礙的早期診斷，是目前高危新生兒神經(jīng)發(fā)育隨訪及兒童神經(jīng)康復(fù)領(lǐng)域中的難點(diǎn)和重點(diǎn)[3]。與其它早期神經(jīng)運(yùn)動(dòng)發(fā)育評(píng)估技術(shù)如新生兒行為觀察、嬰兒運(yùn)動(dòng)能力測(cè)試、磁共振影像技術(shù)不同，GMs不像影像學(xué)檢查[7]，無(wú)需特殊的醫(yī)療設(shè)備，主要評(píng)估嬰兒早期自發(fā)運(yùn)動(dòng)的復(fù)雜性、多變性及流暢性，可以超早期地預(yù)測(cè)早產(chǎn)兒和小嬰兒的腦性癱瘓；同時(shí)GMs評(píng)估可以直接用于早產(chǎn)兒評(píng)估，不需要矯正年齡，這與新生兒行為測(cè)定(NBNA)[8]需要矯正年齡相比有較大的優(yōu)勢(shì)。GMs質(zhì)量評(píng)估作為一種非侵入性、非干擾性的手段，特別容易被家長(zhǎng)接受，適用于早產(chǎn)兒及小嬰兒的腦發(fā)育的評(píng)估，有望成為一種簡(jiǎn)便、實(shí)用、易于推廣的新型工具。

3.2全身運(yùn)動(dòng)重測(cè)信度

信度主要測(cè)定隨機(jī)測(cè)量誤差對(duì)測(cè)量結(jié)果的影響程度，是評(píng)價(jià)某種評(píng)估方法穩(wěn)定性的主要衡量指標(biāo)，一般包括評(píng)估者間信度和重測(cè)信度。評(píng)估者進(jìn)行GMs質(zhì)量評(píng)估時(shí)，通過(guò)視覺(jué)Gestalt 知覺(jué)進(jìn)行模式識(shí)別，只有信度高才能保證該新型評(píng)估方法的客觀性，在臨床上產(chǎn)生重要價(jià)值。雖然Einspieler教授本人于1994年對(duì)20例嬰兒視頻錄像在間隔2年后的再評(píng)估研究發(fā)現(xiàn)，重測(cè)的一致性可高達(dá)100%，但是在我國(guó)使用該評(píng)估時(shí)，仍需要仔細(xì)研究其信度。本研究結(jié)果顯示，雖然兒童保健門診小嬰兒GMs重測(cè)信度有相對(duì)較好的一致性，與2009年楊紅博士論文中組內(nèi)相關(guān)系數(shù)(intra-class correlation coefficient, ICC)為0.83～0.90的研究結(jié)果相比稍低，明顯低于Einspieler教授1994年的研究結(jié)果(重測(cè)百分比一致性高達(dá)100%)，推測(cè)原因是評(píng)估視頻錄像直接來(lái)自臨床，與培訓(xùn)課程的典型視頻錄像相比難度偏高，夾雜有混雜因素。在本研究中，小嬰兒GMs表現(xiàn)為PR的視頻錄像有2例重測(cè)結(jié)果不一致，電話隨訪嬰兒會(huì)獨(dú)立行走的年齡，分別為13個(gè)月和14個(gè)月，均為正常。仔細(xì)回放分析視頻錄像，發(fā)現(xiàn)2例小嬰兒在拍攝視頻時(shí)運(yùn)動(dòng)都較少，給人以活動(dòng)過(guò)少的假象，提示在拍攝小嬰兒GMs錄像時(shí)，一定注意應(yīng)該在嬰兒自發(fā)運(yùn)動(dòng)良好的狀態(tài)下拍攝。而在不安階段，其中1例視頻錄像似有翻身動(dòng)作，已有手的定向運(yùn)動(dòng)，研究者誤認(rèn)為GMs不安運(yùn)動(dòng)缺乏，隨訪嬰兒會(huì)獨(dú)立行走的年齡為14個(gè)月。所有這些都提示研究者在拍攝視頻錄像時(shí)要嚴(yán)格遵守拍攝條件，才能獲得高質(zhì)量的GMs評(píng)估結(jié)果，只有這樣才能夠盡早識(shí)別出那些處于神經(jīng)發(fā)育傷殘高風(fēng)險(xiǎn)的早產(chǎn)兒及小嬰兒，對(duì)其及時(shí)開(kāi)展康復(fù)干預(yù)；同時(shí)也盡早識(shí)別出那些不會(huì)有神經(jīng)發(fā)育后遺癥的小嬰兒，以避免不必要的過(guò)度診斷和過(guò)度干預(yù)。由于GMs是在嬰兒自發(fā)運(yùn)動(dòng)良好的狀態(tài)下拍攝的，家長(zhǎng)有時(shí)會(huì)在醫(yī)院等待較長(zhǎng)時(shí)間，且很多早產(chǎn)兒暫時(shí)前往醫(yī)院有困難或者受到地域影響，使得GMs研究參與的人群受限，令人可喜的是Spittle等人[9]2016年采用智能手機(jī)APP讓嬰兒的照顧者拍攝嬰兒GMs運(yùn)動(dòng)并上傳視頻錄像，得到了很好的結(jié)果，這將會(huì)促進(jìn)大數(shù)據(jù)的GMs研究進(jìn)程。在本研究中，雖然有2例嬰兒在扭動(dòng)運(yùn)動(dòng)階段被評(píng)估為CS，但僅1例嬰兒在18個(gè)月時(shí)尚不能獨(dú)立行走，由于沒(méi)有隨訪2例嬰兒不安運(yùn)動(dòng)階段是否存在有不安運(yùn)動(dòng)缺乏，所以難以確定嬰兒CS的預(yù)測(cè)價(jià)值，也提示研究者應(yīng)長(zhǎng)期、多次隨訪嬰兒GMs，才能做出正確的預(yù)測(cè)。從本研究小嬰兒GMs的重測(cè)信度研究結(jié)果看，該項(xiàng)評(píng)估技術(shù)穩(wěn)定，適合在醫(yī)療機(jī)構(gòu)開(kāi)展并推廣。

3.3本研究的缺陷及進(jìn)一步的研究方向

雖然本研究小嬰兒的GMs重測(cè)信度相對(duì)比較好，但是該研究仍存在著以下缺陷：首先，研究對(duì)象的年齡分布并不均勻，研究中沒(méi)有PMA36周以前早產(chǎn)運(yùn)動(dòng)階段的視頻錄像，這與這部分早產(chǎn)兒大部分在新生兒科住院，尚未脫離呼吸機(jī)或嬰兒暖箱有關(guān)；第二是評(píng)估者既是診治醫(yī)生，又參與了錄像的拍攝，而對(duì)小嬰兒病史及家族史的了解常常會(huì)影響GMs的評(píng)估結(jié)果；第三，相對(duì)于其它國(guó)外的長(zhǎng)達(dá)2年的研究間隔，該研究的3月研究間隔尚較短；第四，受制于兒童保健門診多為正常小嬰兒健康體檢的影響，雖然研究中大部分小嬰兒有高危因素，但在新生兒時(shí)期病情均較輕，所以在GMs評(píng)估的類型中，主要以正常為多，缺失其它GMs類型的重測(cè)信度研究；最后，本研究中僅有2名嬰兒做了2次GMs評(píng)估，無(wú)長(zhǎng)期、多次的評(píng)估結(jié)果，而長(zhǎng)期的GMs隨訪評(píng)估結(jié)果會(huì)給臨床提供更為準(zhǔn)確的治療建議。針對(duì)這些研究缺陷，研究者將進(jìn)一步擴(kuò)大GMs評(píng)估的年齡范圍，特別是早產(chǎn)兒；同時(shí)作GMs的長(zhǎng)期隨訪研究。

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