唐海軍 劉云 肖增明 賴銀娟 劉建宏 韋昌武

動(dòng)脈瘤樣骨囊腫（aneurysmal bone cyst，ABC）是臨床上較罕見的骨病損，具有侵襲性和易復(fù)發(fā)性，約占原發(fā)性骨腫瘤的2%～3%［1-2］。病灶內(nèi)刮除術(shù)因其可以保留自身關(guān)節(jié)功能，是治療ABC的首選；但刮除術(shù)術(shù)后復(fù)發(fā)率高，文獻(xiàn)報(bào)道可高達(dá)59%［3-6］。因此臨床上需要再行手術(shù)的復(fù)發(fā)性動(dòng)脈瘤樣骨囊腫（recurrent aneurysmal bone cyst，RABC）仍占一定比例。如何早期診斷復(fù)發(fā)病灶及如何選擇最佳的再行手術(shù)方式，是臨床工作難點(diǎn)。本研究回顧性分析廣西醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院診治的29例肢體RABC的就診資料，擬為RABC的診斷和手術(shù)治療提供經(jīng)驗(yàn)。

1 材料與方法

1.1 病例資料

分析2008年1月至2016年1月就診于廣西醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院RABC患者29例。納入標(biāo)準(zhǔn)：1）結(jié)合病史及術(shù)后病理，確診為RABC的患者；2）病變位于四肢；3）隨訪時(shí)間＞2年。排除標(biāo)準(zhǔn)：1）繼發(fā)于其他病變的RABC患者；2）就診資料不全的患者。共29例患者入選，其中22例于本院行第一次手術(shù)，7例因外院術(shù)后復(fù)發(fā)就診。其中男性15例，女性14例；復(fù)發(fā)年齡為4～42歲，平均年齡17.4歲；復(fù)發(fā)平均時(shí)間14.3（2～36）個(gè)月。2年以內(nèi)復(fù)發(fā)者22例（75.9%），＞2年復(fù)發(fā)者7例（24.1%）。病變部位：脛骨近端12例，股骨遠(yuǎn)端11例，肱骨近端3例，股骨近端3例。29例患者中合并病理性骨折5例。所有復(fù)發(fā)患者的首次手術(shù)方式皆為病灶內(nèi)刮除術(shù)。

1.2 方法

再次病灶刮除術(shù)24例，其中運(yùn)用高速磨鉆打磨輔助刮除18例；術(shù)中運(yùn)用骨水泥充填6例，自體骨移植6例，自體骨混合異體骨移植12例；采用瘤段切除+腫瘤假體重建4例；另1例位于橈骨遠(yuǎn)端RABC，采用瘤段切除+游離腓骨重建術(shù)。

1.3 隨訪

所有RABC再次手術(shù)的患者術(shù)后均進(jìn)行定期隨訪；術(shù)后1年內(nèi)1、3、6、12個(gè)月返院復(fù)查1次，術(shù)后第2年每半年返院復(fù)查1次，3年后每年復(fù)查1次。隨訪的內(nèi)容包括病史詢問、體格檢查及常規(guī)拍攝X線，懷疑再次復(fù)發(fā)時(shí)，行CT/MRI協(xié)助復(fù)發(fā)診斷。

2 結(jié)果

2.1 復(fù)發(fā)時(shí)的臨床及X線表現(xiàn)

復(fù)發(fā)時(shí)表現(xiàn)為患肢疼痛15例，疼痛伴腫物形成10例，僅表現(xiàn)為局部腫物1例，病變部位無(wú)不適常規(guī)復(fù)診時(shí)發(fā)現(xiàn)復(fù)發(fā)3例。

復(fù)發(fā)時(shí)的X線影像學(xué)特點(diǎn)：29例復(fù)發(fā)患者中，27例位于長(zhǎng)骨的干骺端，2例位于長(zhǎng)骨的骨端。所有病灶術(shù)前皆表現(xiàn)為溶骨性骨破壞，復(fù)發(fā)時(shí)表現(xiàn)為病灶周邊廣泛溶骨性變化20例，其中可見骨皮質(zhì)連續(xù)性中斷10例（圖1），合并病理性骨折的3例；表現(xiàn)為病灶內(nèi)邊緣溶骨性改變9例，其中6例可見植骨區(qū)點(diǎn)狀或片狀新發(fā)溶骨性改變（圖2）。

2.2 腫瘤學(xué)隨訪結(jié)果

本研究中病例隨訪時(shí)間為24～90個(gè)月，平均時(shí)間64個(gè)月。29例患者中僅1例復(fù)發(fā)，復(fù)發(fā)率為3.4%。該例患者首診為股骨遠(yuǎn)端ABC并病理性骨折，首次刮除自體骨植骨術(shù)后17個(gè)月復(fù)發(fā)，再次刮除術(shù)術(shù)后16個(gè)月復(fù)發(fā)；此時(shí)影像學(xué)資料提示患者的關(guān)節(jié)面未受到嚴(yán)重侵襲，尚無(wú)軟組織腫塊形成，考慮仍有再次刮除的指征。在與患者及家屬充分溝通后，予再次刮除術(shù)，術(shù)后隨訪33個(gè)月未見腫瘤復(fù)發(fā)征象。除上述1例患者外，其他患者均無(wú)腫瘤復(fù)發(fā)、惡變等。

2.3 患肢功能與術(shù)后并發(fā)癥

根據(jù)MTSS評(píng)分，再次病灶內(nèi)刮除術(shù)組為26～30分（平均29.1分），瘤段切除術(shù)組為21～27分（平均23.0分）；術(shù)后患肢功能刮除術(shù)組明顯優(yōu)于瘤段切除重建術(shù)組。術(shù)后發(fā)生并發(fā)癥4例，包括術(shù)后病理性骨折2例；1例青少年患者出現(xiàn)骨骺輕度畸形，隨訪觀察中患者生長(zhǎng)發(fā)育、日常生活未受影響；1例出現(xiàn)膝關(guān)節(jié)內(nèi)翻畸形，行走跛行，但因患者高齡，且家屬不同意手術(shù)，建議隨診觀察。

2.4 臨床療效的綜合評(píng)價(jià)結(jié)果

根據(jù)Mankin評(píng)定標(biāo)準(zhǔn)，將再次手術(shù)術(shù)后效果分為優(yōu)、良、中、差4個(gè)等級(jí)。本組病例中，再次病灶內(nèi)刮除的24例患者手術(shù)效果為優(yōu)21例，良2例，差1例，優(yōu)良率為95.8%；腫瘤切除術(shù)的5例患者中，優(yōu)1例，良2例，中2例，優(yōu)良率為60%。

3 討論

3.1 ABC的復(fù)發(fā)

目前，關(guān)于ABC復(fù)發(fā)率的報(bào)道尚未一致，但多數(shù)學(xué)者皆認(rèn)為復(fù)發(fā)多發(fā)生在術(shù)后2年內(nèi)。如Mankin等［7］報(bào)道了150例ABC患者，其術(shù)后復(fù)發(fā)率為20%，復(fù)發(fā)平均時(shí)間為（14.4±8.4）個(gè)月。孫揚(yáng)等［2］對(duì)77例具有完整資料的ABC患者進(jìn)行了回顧和隨訪，術(shù)后復(fù)發(fā)者7例，復(fù)發(fā)率為9.1%；其中5例術(shù)后在2年內(nèi)復(fù)發(fā)，復(fù)發(fā)率為71.4%。本組29例RABC患者中，于2年內(nèi)復(fù)發(fā)22例（75.9%），與文獻(xiàn)報(bào)道相似。因此，ABC雖為良性腫瘤，但術(shù)后易復(fù)發(fā)；復(fù)發(fā)時(shí)間多在術(shù)后2年內(nèi)。因此應(yīng)關(guān)注術(shù)后定期隨訪，尤其是術(shù)后2年內(nèi)更應(yīng)密切觀察。

3.2 復(fù)發(fā)的早期診斷

早期診斷RABC，對(duì)于患肢功能和手術(shù)療效的提高均至關(guān)重要。本研究中2例患者在其早期隨訪中即懷疑復(fù)發(fā)，當(dāng)時(shí)強(qiáng)烈建議患者行CT、MRI及穿刺病理確診，但患者拒絕進(jìn)一步檢查。之后2例患者病灶進(jìn)行性擴(kuò)大且合并病理性骨折，其中1例行再次刮除+骨折內(nèi)固定術(shù)，1例行瘤段切除腫瘤假體置換術(shù)。雖然后期長(zhǎng)期隨訪患者無(wú)復(fù)發(fā)，但忽略早期診斷不但增加了患者的經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)，而且患肢關(guān)節(jié)功能也未得到最好的恢復(fù)。

RABC的早期診斷可通過臨床表現(xiàn)和X線表現(xiàn)初步確立。患者復(fù)發(fā)時(shí)主要臨床表現(xiàn)為局部疼痛不緩解甚至加重，或消失后再次出現(xiàn)疼痛。本研究29例患者中，25例患者表現(xiàn)為疼痛，故認(rèn)為疼痛可作為RABC早期診斷的指標(biāo)。局部腫物形成雖也是RABC的臨床表現(xiàn)之一，但該癥狀多在首次就診時(shí)即已存在，術(shù)后多難以在短期內(nèi)緩解，故不推薦作為RABC早期診斷的征象。在早期X線表現(xiàn)方面，20例表現(xiàn)為病灶周邊廣泛溶骨性變化，其中可見骨皮質(zhì)連續(xù)性中斷10例，合并病理性骨折3例；9例表現(xiàn)為病灶內(nèi)邊緣溶骨性改變，其中6例可見植骨區(qū)點(diǎn)狀或片狀新發(fā)溶骨性改變。故X線提示病灶較術(shù)前擴(kuò)大、骨皮質(zhì)連續(xù)性中斷、新發(fā)溶骨性骨質(zhì)破壞區(qū)時(shí)，應(yīng)高度懷疑RABC的可能，此時(shí)應(yīng)積極完善CT、MRI檢查以明確診斷。

3.3 RABC的治療

控制腫瘤復(fù)發(fā)的同時(shí)盡量保留患肢關(guān)節(jié)的功能、減少并發(fā)癥，是治療RABC的總原則［8-10］。Basarir等［11］報(bào)道的9例RABC中，所有復(fù)發(fā)患者皆再次行病灶刮除術(shù)，其中采用骨移植充填6例，骨水泥充填3例；9例中再次復(fù)發(fā)僅2例，再?gòu)?fù)發(fā)率為6.9%。本組29例RABC中，采用再次刮除術(shù)24例，術(shù)后1例復(fù)發(fā)；瘤段切除術(shù)組5例，無(wú)復(fù)發(fā)；術(shù)后患肢功能評(píng)分再次刮除術(shù)組為26～30分（平均29.1分），明顯高于瘤段切除術(shù)組21～27分（平均23.0分）；臨床療效綜合評(píng)分再次刮除術(shù)組優(yōu)良率為95.8%，亦明顯高于切除術(shù)組（60%）。由此可見，再次刮除術(shù)治療RABC仍有復(fù)發(fā)的可能，但復(fù)發(fā)率較低，在可接受范圍內(nèi)；同時(shí)，再次病灶內(nèi)刮除術(shù)組患者術(shù)后患肢功能好，患者對(duì)治療質(zhì)量較為滿意；故病灶內(nèi)刮除術(shù)是RABC治療的首選。在并發(fā)癥方面，本研究病例出現(xiàn)病理性骨折2例、膝關(guān)節(jié)內(nèi)翻畸形1例及骨骺輕度畸形1例，考慮與多次刮除導(dǎo)致骨皮質(zhì)變薄、骨骺損傷有關(guān)，故建議再次刮除術(shù)時(shí)仍不應(yīng)該采取擴(kuò)大刮除的方式，以防止術(shù)后并發(fā)癥發(fā)生。盡管瘤段切除術(shù)術(shù)后肢體功能較刮除術(shù)差，但對(duì)于關(guān)節(jié)面遭到嚴(yán)重破壞、伴有軟組織侵犯或反復(fù)復(fù)發(fā)的患者，仍須考慮采取瘤段切除術(shù)。本研究中，3例患者因復(fù)發(fā)后關(guān)節(jié)面破壞嚴(yán)重、1例伴有軟組織侵犯，予以瘤段切除術(shù)。

綜上所述，ABC患者術(shù)后應(yīng)定期隨訪，當(dāng)患者疼痛癥狀未緩解甚至加重，或再次出現(xiàn)疼痛時(shí)，應(yīng)初步懷疑復(fù)發(fā)可能；此時(shí)必須行X線檢查，如發(fā)現(xiàn)病灶范圍擴(kuò)大、骨皮質(zhì)連續(xù)性中斷、新發(fā)骨溶解形成時(shí)，應(yīng)高度懷疑復(fù)發(fā)；RABC首選再次刮除術(shù)，當(dāng)病灶累及關(guān)節(jié)面、伴有軟組織侵犯或反復(fù)復(fù)發(fā)時(shí)，可考慮行瘤段切除+人工關(guān)節(jié)重建術(shù)。