吳正陽 張慶輝 馬波 任建莊 韓新巍

主動(dòng)脈消化道瘺（aortoenteric fistulas，AEF）屬于消化道出血的罕見原因，發(fā)病率低至0.04%～0.07%，包括主動(dòng)脈食管瘺、十二指腸瘺、空腸瘺及結(jié)腸瘺。由于其病情嚴(yán)重，對(duì)其的認(rèn)識(shí)不足，常延誤對(duì)其的診斷和治療，病死率高達(dá)56%～82%，原因多為動(dòng)脈瘤破裂[1-5]。本文報(bào)道一例罕見的宮頸癌復(fù)發(fā)致髂動(dòng)脈結(jié)腸瘺病例。

1.病例報(bào)告

患者女，48歲，主因“宮頸鱗癌術(shù)后3年，間斷便血1周”于2017年5月6日入住我院。患者入院前1周無明顯誘因下出現(xiàn)少量便血，鮮紅色，附著大便表面，因患者有痔瘡病史，未予重視，后便血癥狀加重，最多一次約200 ml，后收入我科。查體：貧血貌，腹部無明顯壓痛及反跳疼，未及包塊，腸鳴音正常，肛門指診觸及質(zhì)軟腫塊，考慮痔瘡，左下肢腫脹。既往史：患者3年前因“宮頸癌”行“廣泛子宮雙附件切除+盆腔淋巴結(jié)清掃術(shù)”，并行多次化療（多西他賽+順鉑），術(shù)后2年發(fā)現(xiàn)腫瘤復(fù)發(fā)（圖1），壓迫左側(cè)髂靜脈導(dǎo)致左下肢深靜脈血栓形成，后行左側(cè)髂部轉(zhuǎn)移瘤放療及125I粒子植入，并口服“伊立替康+替吉奧”，后因右腎積水行右側(cè)輸尿管引流管置入，2個(gè)月前因腎功能不全行透析治療。

入院后完善相關(guān)檢查：血紅蛋白78 g/L，給予止血等對(duì)癥治療，CT示左側(cè)髂骨旁軟組織密度影，考慮腫瘤復(fù)發(fā)。入院第2天晚23時(shí)突發(fā)意識(shí)模糊，解出大量鮮紅色血液，呈噴射狀，伴有血凝塊，約2 000 ml，心電監(jiān)護(hù)示血壓60/30 mmHg（1mmHg=0.133 kPa），心率140次/min，立即給予申請(qǐng)懸浮紅細(xì)胞4U，急查血紅蛋白示44 g/L，與家屬溝通病情后行動(dòng)脈造影。

于右側(cè)股動(dòng)脈穿刺置5F鞘，因患者不能配合，腹主動(dòng)脈造影未見明顯異常，而后行雙側(cè)髂內(nèi)動(dòng)脈及腸系膜上、下動(dòng)脈造影，均未見對(duì)比劑外溢，使用350～560 μm明膠海綿顆粒栓塞直腸動(dòng)脈（圖2）。栓塞結(jié)束患者再次出現(xiàn)大量便血，約1 000 ml?；仡櫡治鯟T圖像，可見左側(cè)髂骨旁軟組織腫塊影，包繞髂外動(dòng)脈，其內(nèi)側(cè)可見一瘤樣凸起。左側(cè)髂外動(dòng)脈內(nèi)側(cè)腸管內(nèi)可見氣體密度影，因空回腸內(nèi)氣體影少見，結(jié)合其位置，考慮為乙狀結(jié)腸（圖3）；腹主動(dòng)脈造影隱約可見左側(cè)髂外動(dòng)脈內(nèi)側(cè)一瘤樣突起，與CT相符（圖4）。結(jié)合患者噴射狀便血，考慮可能為主動(dòng)脈消化道瘺。插管至左側(cè)髂外動(dòng)脈造影可見明顯對(duì)比劑外溢，引入0.035英寸（1英寸=2.54 cm）加硬導(dǎo)絲（Stiff，泰爾茂公司）至股動(dòng)脈遠(yuǎn)端，嘗試引入6F翻山鞘未果。遂穿刺左側(cè)股動(dòng)脈，置入8F鞘，5F Cobra導(dǎo)管和泥鰍導(dǎo)絲導(dǎo)管配合下至腹主動(dòng)脈，交換加硬導(dǎo)絲，引入8 mm×5 cm覆膜支架（Viabahn，Gore）釋放，造影顯示對(duì)比劑外溢消失，結(jié)束手術(shù)（圖5）?；颊咝g(shù)后未再便血，術(shù)后24 h尿量400 ml，第2天尿量150 ml，后患者因腎功能衰竭于術(shù)后第3天死亡。

圖1 左側(cè)髂骨旁、骶骨前軟組織腫塊影，考慮復(fù)發(fā)，并可見高密度粒子影

2.討論

AEF可分為原發(fā)性主動(dòng)脈消化道瘺（primary aortoenteric fistulas，PAEF）及繼發(fā)性主動(dòng)脈消化道瘺（secondary aortoenteric fistulas，SAEF）。 PAEF 是由于動(dòng)脈壁的破潰穿破消化道所致，常見于腹主動(dòng)脈瘤，少數(shù)源于感染性疾病，極少數(shù)源于惡性腫瘤、潰瘍及放療后；SAEF常見于主動(dòng)脈重建后，多因使用的人工血管或縫線被腐蝕后突入消化道所致，較原發(fā)性主動(dòng)脈消化道瘺多見。80%的SAEF發(fā)生在十二指腸，多見于水平段和升段[6-8]。

圖2 直腸動(dòng)脈造影并栓塞

圖3 左側(cè)髂外動(dòng)脈瘤樣突起，和內(nèi)側(cè)結(jié)腸分界不清（白箭頭）

圖4 腹主動(dòng)脈造影顯示左側(cè)髂外動(dòng)脈一瘤樣突起（黑箭頭）

圖5 左側(cè)髂外動(dòng)脈置入覆膜支架前后造影圖示

本例行腸系膜上、下及雙側(cè)髂內(nèi)動(dòng)脈造影均未見明顯對(duì)比劑外溢，仔細(xì)分析CT及造影圖像才作出正確診斷。對(duì)于出現(xiàn)下消化道大出血的盆腔腫瘤患者，尤其是腫瘤與髂外動(dòng)脈及腸管分界不清時(shí)，建議行髂外動(dòng)脈造影。髂動(dòng)脈破裂及假性動(dòng)脈瘤覆膜支架置入療效確切，本例術(shù)后血壓及血紅蛋白穩(wěn)定，證明封堵有效。

AEF常表現(xiàn)為消化道出血、腹痛、腹部搏動(dòng)性包塊三聯(lián)征，但典型三聯(lián)征的發(fā)生率僅為11%，大部分患者因消化道大出血就診。前哨性出血是主動(dòng)脈消化道瘺的特征性表現(xiàn)，是一種間歇性的輕、中度出現(xiàn)，是大出血的前兆表現(xiàn)。這是因?yàn)槭状纬鲅獣r(shí)瘺口被機(jī)化的血栓堵塞而致使出血暫時(shí)停止，隨后因血栓移動(dòng)、脫落或血容量補(bǔ)足后動(dòng)脈壓力升高，導(dǎo)致災(zāi)難性大出血。這個(gè)出血間歇的時(shí)間窗70%以上患者超過7 h，50%超過24 h，29%超過1周，為手術(shù)提供了寶貴時(shí)機(jī)[6-8]。

AEF的診斷難度大，術(shù)前確診率為0～36%。既往文獻(xiàn)報(bào)道，對(duì)于可疑AEF者，應(yīng)毫不遲疑地行剖腹探查以明確診斷。增強(qiáng)CT多作為一線診斷措施，特征性表現(xiàn)為：腸道周圍動(dòng)脈血管壁連續(xù)性中斷、動(dòng)脈內(nèi)或后腹膜出現(xiàn)氣體以及對(duì)比劑外溢進(jìn)入腸道。磁共振難以區(qū)分腹主動(dòng)脈旁氣體及管壁鈣化斑塊，再者需要更長的檢查時(shí)間，所以不作為常規(guī)檢查方法。深部組織的超聲圖像難以分辨，僅在患者危重時(shí)才予以考慮。內(nèi)鏡診斷存在爭(zhēng)議，可能會(huì)移動(dòng)瘺管處血栓導(dǎo)致大出血，關(guān)注點(diǎn)多在炎癥、潰瘍等黏膜表面現(xiàn)象，不能發(fā)現(xiàn)活動(dòng)性出血灶，延誤治療[9]。如CT提示AEF時(shí)，建議積極行動(dòng)脈造影并行腔內(nèi)隔絕治療，因大部分患者一般情況差，不能耐受外科手術(shù)，可先行介入手術(shù)止血，必要時(shí)二期修補(bǔ)腸管。

綜上，AEF罕見，診斷困難，死亡率高，關(guān)鍵在于早期診斷，增強(qiáng)CT是首選診斷方法，對(duì)于疑似AEF者建議積極行動(dòng)脈造影或剖腹探查。

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