介入栓塞治療肺吸蟲感染性顱內(nèi)動脈瘤一例

付航 尹浩 劉窗溪 馬駿

肺吸蟲主要侵及肺部，其次為腦組織。腦型肺吸蟲臨床并不少見，主要引起腦實質(zhì)損害，治療上以抗寄生蟲藥物及外科手術(shù)切除占位性病灶為主。因肺吸蟲感染導(dǎo)致顱內(nèi)動脈瘤形成臨床少見，對其進行血管內(nèi)介入治療的相關(guān)報道較少。筆者報道1例采用介入治療的肺吸蟲感染性顱內(nèi)動脈瘤患者的臨床資料，并復(fù)習(xí)文獻，以提高對該病的認識。

患者男，27歲，因“反復(fù)發(fā)熱、咳嗽、咯痰3個月伴突發(fā)頭痛3 d”于2015年1月10日入住貴州省人民醫(yī)院神經(jīng)外科?；颊呷朐呵?個月出現(xiàn)發(fā)熱、咳嗽、咯痰，就診于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院，經(jīng)治療(具體不詳)后癥狀時有反復(fù)，入院前3 d突然頭痛，就診于貴州省人民醫(yī)院急診科。既往半年前有生吃溪蟹史。體格檢查：意識清楚，無皮下結(jié)節(jié)，雙下肺叩診呈濁音；頸強直，余神經(jīng)系統(tǒng)體格檢查無陽性體征。急診頭部CT示蛛網(wǎng)膜下腔出血，主要集中于右側(cè)頂葉(圖1a)。住院后影像學(xué)檢查結(jié)果：全腦DSA示右側(cè)大腦中動脈末端見梭形微小動脈瘤(圖1b)；胸部CT示雙肺感染、雙側(cè)胸腔積液。實驗室檢查結(jié)果：血清肺吸蟲IgG抗體陽性；血常規(guī)示嗜酸性粒細胞比例24.5%，嗜酸性粒細胞計數(shù) 2.10×109/L；腦脊液常規(guī)(蛛網(wǎng)膜下腔出血吸收后)示細胞總數(shù)32個/mm3、有核細胞20個/mm3(0～5個/mm3)，腦脊液生化示白蛋白1.44 g/L(0.15～0.45 g/L)。入院診斷：感染性顱內(nèi)動脈瘤 肺吸蟲病。遂擬行右側(cè)大腦中動脈M4段動脈瘤介入栓塞術(shù)。術(shù)中DSA示右側(cè)大腦中動脈M4段梭形動脈瘤，載瘤動脈呈梭形膨大，無明顯瘤頸結(jié)構(gòu)，載瘤動脈為右側(cè)頂后動脈終末支，位于非功能區(qū)，并存在一定的軟膜代償(圖1b)，故決定采取載瘤動脈閉塞治療?？紤]動脈瘤為皮質(zhì)終末動脈，路徑迂曲，導(dǎo)管難以抵達動脈瘤部位行彈簧圈栓塞及載瘤動脈閉塞，故采用Onyx18膠(美國美敦力公司)閉塞載瘤動脈。術(shù)中將6 F Envoy導(dǎo)引導(dǎo)管(美國強生公司)置于右側(cè)頸內(nèi)動脈巖骨段，使用0.010英寸(0.254 mm)微導(dǎo)絲(美國史塞克公司，Synchro-10系列導(dǎo)絲)將Marathon導(dǎo)管(美國美敦力公司)置于載瘤動脈近端。微導(dǎo)管造影顯示，右側(cè)頂后動脈終末支分為內(nèi)、外側(cè)干，分叉部與動脈主干呈銳角，外側(cè)干見梭形動脈瘤(1c)。因考慮分叉部導(dǎo)管通過困難，且微導(dǎo)管通過分叉部后注膠，若膠反流易致拔管困難，故將Marathon導(dǎo)管置于分叉部近端相對平直血管處注膠(圖1d)。感染性動脈瘤多伴有載瘤動脈炎性改變，Onyx18膠于動脈瘤內(nèi)及動脈瘤遠端與近端約1 cm范圍內(nèi)鑄形，以閉塞炎性病變血管(圖1e)。術(shù)后即刻行右側(cè)大腦中動脈DSA(斜位)，載瘤動脈閉塞，動脈瘤內(nèi)無對比劑充盈，余右側(cè)大腦中動脈分支血流通暢(圖1f)。術(shù)后給予吡喹酮口服 600 mg/次，3次/d，共服用3 d，患者治愈出院。出院時未訴頭痛，無咳嗽、咯痰、發(fā)熱等癥狀，神經(jīng)系統(tǒng)體格檢查無陽性體征，頭部MRI示蛛網(wǎng)膜下腔出血吸收。囑患者繼續(xù)口服吡喹酮3周，600 mg/次，3次/d，每周連續(xù)服用3 d，間隔4 d后再次服藥。術(shù)后6個月隨訪，頭部MR及DSA檢查未見肺吸蟲腦病表現(xiàn)及動脈瘤復(fù)發(fā)(圖1g，1h)，復(fù)查胸部CT示肺部感染痊愈，胸腔積液消失，血常規(guī)示嗜酸性粒細胞計數(shù)正常。

討論顱內(nèi)感染性動脈瘤多發(fā)于大腦中動脈遠端，多繼發(fā)于細菌感染，寄生蟲感染極為罕見，由于其動脈瘤體積小，且位于動脈遠端，易漏診和誤診[1]。

寄生蟲感染性動脈瘤的形成與局部炎性反應(yīng)有關(guān)[2]，可能由于寄生于大腦的囊蚴代謝產(chǎn)物脫落，沿血流方向流動，于大腦中動脈遠端小血管嵌頓停留，其代謝產(chǎn)物對局部血管壁產(chǎn)生免疫炎性反應(yīng)，而致血管壁破壞變薄、囊狀擴張[3]。該病患者多因動脈瘤破裂致蛛網(wǎng)膜下腔出血就診，常有寄生蟲接觸史，肺吸蟲感染者常有進食淡水蟹史，并可伴發(fā)熱、咳嗽等寄生蟲感染癥狀，實驗室檢查可見嗜酸性粒細胞增高，血清寄生蟲抗體陽性[4]，未破裂動脈瘤腦脊液檢查可正?；蛴泻思毎p度增高，白蛋白含量增高，破裂動脈瘤腦脊液呈血性改變，而CT血管成像、MR血管成像等無創(chuàng)影像學(xué)檢查對遠端終末支血管及微小動脈瘤顯示不佳，故DSA是明確診斷的關(guān)鍵。本例患者發(fā)病前有生吃溪蟹史，具有肺吸蟲感染的典型癥狀，嗜酸性粒細胞高，肺吸蟲抗體陽性，腦脊液有核細胞20個/mm3，白蛋白1.44 g/L，符合該病的臨床特征，術(shù)中DSA示右側(cè)大腦中動脈M4段梭型動脈瘤，載瘤動脈為右側(cè)頂后動脈終末支，進一步明確了肺吸蟲感染性動脈瘤的診斷。

對于寄生蟲感染性動脈瘤的治療，因缺乏大樣本病例報道，目前尚無標(biāo)準(zhǔn)治療方案，主要有藥物、外科、介入治療。

有研究報道，通過規(guī)律的抗寄生蟲治療，動脈瘤可逐漸縮小或保持不變或長大或消失或產(chǎn)生新的動脈瘤，故建議規(guī)范抗寄生蟲治療4～6周，若DSA隨訪顯示動脈瘤增大或新發(fā)動脈瘤，則采取外科手術(shù)或介入治療[5]。感染性動脈瘤破裂出血風(fēng)險高，一旦出血，可能導(dǎo)致嚴(yán)重后果。筆者認為，對于未破裂動脈瘤，規(guī)范性藥物治療后動脈瘤增大、新發(fā)動脈瘤或動脈瘤無變化者應(yīng)考慮手術(shù)治療。對于已破裂的動脈瘤，應(yīng)視為手術(shù)指征，若患者情況允許，盡早行手術(shù)治療，以避免動脈瘤再次出血。

感染性動脈瘤外科手術(shù)適用于顱內(nèi)有較大血腫(>30 ml)或已發(fā)生腦疝者[6]。研究表明，顱內(nèi)寄生蟲感染可導(dǎo)致感染灶局部肉芽腫性炎性反應(yīng)、膠質(zhì)增生、鈣化等病理改變，其為癲癇發(fā)作的一大誘因，對于有顱內(nèi)結(jié)節(jié)病灶導(dǎo)致頑固性癲癇發(fā)作患者也可考慮外科手術(shù)治療，即在夾閉動脈瘤同時切除致癇灶[7]。但因破裂的感染性顱內(nèi)動脈瘤多屬假性動脈瘤，瘤壁脆弱易破且缺乏清晰瘤頸，外科手術(shù)夾閉瘤頸具有挑戰(zhàn)性[8]。我們認為，處理該類動脈瘤時，術(shù)中動脈瘤破裂出血、載瘤動脈閉塞可能較大，必要時需切除動脈瘤或行載瘤動脈孤立術(shù)。

血管內(nèi)治療具微創(chuàng)、術(shù)后恢復(fù)快的優(yōu)勢，適用于位置深、體積小、位于功能區(qū)等外科手術(shù)不易探及和易造成神經(jīng)功能損害部位的動脈瘤。對于全身情況較差或口服抗凝、抗血小板聚集藥物患者，外科手術(shù)風(fēng)險高，也適用于介入治療，但對于血管通路過于迂曲，難以到達目標(biāo)血管者不選擇介入治療。Petr等[9]通過對2015年9月前行介入治療的感染性顱

內(nèi)動脈瘤患者86例進行回顧性分析，結(jié)果顯示，動脈瘤的完全栓塞率為95.3%，復(fù)發(fā)率為7.9%，預(yù)后良好占68.0%，表明介入治療感染性顱內(nèi)動脈瘤可行、有效。理想的栓塞應(yīng)為致密栓塞動脈瘤，并保證載瘤動脈通暢，但感染性顱內(nèi)動脈瘤多位于大腦中動脈遠端，路徑迂曲，遠端血管纖細，微導(dǎo)管較難到達動脈瘤部位，且動脈瘤體積小，多呈梭型或囊狀膨大，故采取彈簧圈填塞動脈瘤并且保留載瘤動脈通暢治療技術(shù)難度大[10]。呂楠等[11]對大腦中動脈遠端動脈瘤13例患者(共14 個動脈瘤)的病歷資料進行回顧分析，僅4個動脈瘤行直接動脈瘤栓塞并保留了載瘤動脈，且4個動脈瘤中有2個動脈瘤瘤體殘留，其余10個動脈瘤均行動脈瘤及載瘤動脈閉塞。筆者認為，最大限度地保留載瘤動脈，應(yīng)將微導(dǎo)管超選至動脈瘤瘤腔內(nèi)或盡量靠近動脈瘤，通過彈簧圈微導(dǎo)管能夠順利超選至動脈瘤內(nèi)或接近瘤頸口，則首選彈簧圈瘤內(nèi)栓塞，彈簧圈應(yīng)選擇質(zhì)地柔軟、順應(yīng)性好的產(chǎn)品，以減少栓塞過程中造成動脈瘤破裂出血的可能。對于有明顯瘤頸的囊狀動脈瘤，盡量保留載瘤動脈；對于無明顯瘤頸的梭型動脈瘤，可直接使用彈簧圈在動脈瘤部位填塞閉塞動脈瘤及載瘤動脈，由于大腦皮質(zhì)血管吻合支廣泛，動脈瘤遠端血管供應(yīng)的腦組織可通過軟膜支代償供血，一般不會導(dǎo)致神經(jīng)功能缺失[12]。若微導(dǎo)管到位困難，切不可強行將微導(dǎo)管通過載瘤動脈，因感染性動脈瘤多伴有載瘤動脈的炎性病變，載瘤動脈易損，為追求微導(dǎo)管到位的粗暴操作極易造成動脈損傷而致出血、動脈夾層等并發(fā)癥。對于彈簧圈微導(dǎo)管不能到位的動脈瘤，可使用Marathon導(dǎo)管盡量在靠近動脈瘤的部位應(yīng)用液體栓塞材料閉塞動脈瘤及其載瘤動脈。液體栓塞劑可能因彌散過遠影響動脈瘤遠端血管軟膜支的代償，導(dǎo)致局部缺血、水腫，因此栓塞時應(yīng)盡量控制液體膠向動脈瘤遠端血管的過度彌散。結(jié)合本例患者，患者動脈瘤為右側(cè)大腦中動脈M4段微小動脈瘤，且動脈瘤位于大腦皮質(zhì)深層，開顱手術(shù)必須考慮術(shù)中導(dǎo)航精確定位尋找動脈瘤位置，而且動脈瘤前方毗鄰中央溝，運動區(qū)周圍的手術(shù)損傷可能致遠期并發(fā)癥，如癲癇發(fā)作等，選擇Onyx18膠于動脈瘤內(nèi)及動脈瘤遠端與近端約1 cm范圍內(nèi)鑄形，以閉塞炎性病變血管，經(jīng)術(shù)后6個月隨訪觀察，頭部MR及DSA檢查未見肺吸蟲腦病表現(xiàn)及動脈瘤復(fù)發(fā)。因此，選擇介入栓塞為理想的方案，但存在不能獲取病理組織學(xué)證據(jù)的缺點。

寄生蟲感染性顱內(nèi)動脈瘤在臨床上極為罕見，介入治療為有效的治療方法之一，術(shù)后規(guī)范的抗寄生蟲治療是減少復(fù)發(fā)和其他寄生蟲相關(guān)并發(fā)癥的有效措施。