黃德尤 黃策 綜述 馬德智 審校

【關(guān)鍵詞】 孤立性纖維瘤;顱內(nèi)孤立性纖維瘤;影像學(xué)診斷;鑒別診斷

中圖分類(lèi)號(hào)：R739.41?? 文獻(xiàn)標(biāo)志碼：A?? DOI：10.3969/j.issn.1003-1383.2020.04.015

孤立性纖維瘤（solitary fibrous tumor，SFT）是來(lái)源于間葉組織的一種少見(jiàn)的梭形細(xì)胞腫瘤，病因仍不明，屬于一種軟組織腫瘤。KLEMPERER和RABIN[1]于1931年首次報(bào)道5例發(fā)生在胸膜的SFT，并逐漸被臨床認(rèn)識(shí)為一個(gè)獨(dú)立的實(shí)體腫瘤。最初研究認(rèn)為SFT主要來(lái)源于肺和胸膜等部位，后來(lái)發(fā)現(xiàn)其可發(fā)生于胸膜外全身各處軟組織和內(nèi)臟器官內(nèi)等。然而發(fā)生于顱內(nèi)的孤立性纖維瘤（intracranial solitary fibrous tumor，ISFT）卻很少見(jiàn)，僅占顱內(nèi)腦膜相關(guān)腫瘤的0.09%[2]。國(guó)內(nèi)外文獻(xiàn)大多數(shù)以個(gè)案或論著形式報(bào)道ISFT，且報(bào)道病例數(shù)較少。CARNEIRO等[3]于1996年報(bào)道了首例ISFT，至今國(guó)內(nèi)外文獻(xiàn)僅僅報(bào)道200多例。2007年世界衛(wèi)生組織中樞神經(jīng)系統(tǒng)腫瘤分類(lèi)將ISFT歸為腦膜組織腫瘤中的間葉腫瘤[4]，而2016年新分類(lèi)中將其單獨(dú)劃為間葉性非腦膜上皮性腫瘤[5]。因ISFT臨床特征和影像學(xué)表現(xiàn)易與腦膜瘤、血管周細(xì)胞瘤及神經(jīng)鞘瘤相混淆，人們對(duì)該病認(rèn)識(shí)不足、理解仍然不深，臨床工作中容易誤診[6～10]。術(shù)前影像學(xué)檢查可以觀察腫瘤的位置、大小和周?chē)Y(jié)構(gòu)之間的關(guān)系，對(duì)于制訂治療計(jì)劃和預(yù)后觀察具有重要的價(jià)值，但確切的診斷取決于病理學(xué)和免疫組織化學(xué)檢查[11]。隨著各種現(xiàn)代影像學(xué)檢查技術(shù)的飛速發(fā)展，特別是MRI檢查的普及推廣，使得在ISFT影像診斷方面有了很大的進(jìn)步。現(xiàn)就ISFT影像學(xué)檢查及其診斷進(jìn)展予以綜述。

1 ISFT的臨床與病理特點(diǎn)

SFT是臨床上罕見(jiàn)的一種梭形細(xì)胞腫瘤，來(lái)源于表達(dá)CD34樹(shù)突狀細(xì)胞，早期稱(chēng)為局灶性間皮瘤、成纖維細(xì)胞皮瘤或局灶性纖維間皮瘤，曾一度被認(rèn)為好發(fā)于漿膜腔，隨著認(rèn)識(shí)加深，發(fā)現(xiàn)SFT也可以發(fā)生于顱內(nèi)、椎管內(nèi)。良性及中間型多見(jiàn)，惡性少見(jiàn)，占15%～20%[12]。ISFT 臨床發(fā)病率極低，男女發(fā)病比例無(wú)明顯差異，發(fā)病年齡跨度大，但以中老年人多見(jiàn)。FARGEN等[13]統(tǒng)計(jì)1996～2010年文獻(xiàn)報(bào)道經(jīng)病理證實(shí)的189例中樞神經(jīng)系統(tǒng)SFT，認(rèn)為其發(fā)病高峰期為51～60歲（占29.4%），兒童、嬰幼兒偶爾發(fā)現(xiàn)[14～15]。大部分為良性，而顱內(nèi)外SFT惡變率為10%～20%[16]。BISCEGLIA等[17]及國(guó)內(nèi)多數(shù)[6～8]研究發(fā)現(xiàn)，ISFT以幕上最為多見(jiàn)，幕下次之，少數(shù)病例可發(fā)生于腦室內(nèi)，幕上、幕下所占比例分別約75%、25%。發(fā)病初期一般沒(méi)有臨床癥狀，隨著腫瘤增大到一定程度才會(huì)壓迫鄰近腦組織功能區(qū)、繼發(fā)顱內(nèi)壓升高，出現(xiàn)臨床癥狀、體征。臨床癥狀依據(jù)病程和發(fā)生的部位不同表現(xiàn)各異，常見(jiàn)臨床癥狀有頭痛、眩暈、走路不穩(wěn)、顱神經(jīng)功能缺損等。有文獻(xiàn)報(bào)道[18]，1例因發(fā)生于鞍區(qū)，引起視交叉受壓，導(dǎo)致視力進(jìn)行性下降;部分患者可伴有低血糖、杵狀指等副瘤綜合征[19]。

肉眼觀腫瘤為軟組織腫塊，質(zhì)地稍韌，多數(shù)有包膜，與周?chē)M織分界清楚，呈現(xiàn)良性腫瘤征象，通常腫瘤呈結(jié)節(jié)狀，較大者呈分葉狀，切面呈魚(yú)肉狀。顯微鏡下腫瘤主要由梭形細(xì)胞構(gòu)成，瘤細(xì)胞呈束狀、編織狀排列，細(xì)胞稀疏排列，腫瘤細(xì)胞富含細(xì)胞質(zhì)。 在細(xì)胞的稀疏區(qū)域，可以看到豐富的膠原纖維組織。在細(xì)胞密集的區(qū)域，腫瘤基質(zhì)中有豐富的裂隙狀或鹿角狀血管，形成了所謂的“血管外皮瘤”樣組織學(xué)形態(tài);腫瘤組織富含血管，腫瘤細(xì)胞通常沒(méi)有明顯的異型性，有絲分裂象很少見(jiàn)[20]。當(dāng)腫瘤浸潤(rùn)到鄰近組織，瘤細(xì)胞密集，較多核異型性，有絲核分裂象>4個(gè)/10高倍視野，并且明顯出血壞死時(shí)，表明腫瘤發(fā)生惡變的可能性很高[21～22]。目前研究認(rèn)為，大多數(shù)ISFT全部表達(dá)CD34、CD99、Vimentin、Bcl-2，其中CD34被認(rèn)為是更特異性和準(zhǔn)確的免疫標(biāo)記[19]。劉衡等人[23]研究發(fā)現(xiàn)，良性SFT中CD34的表達(dá)高于惡性SFT。Bcl-2、Ki-67和GFAP可以幫助指示腫瘤的潛在惡性。 Ki-67的高表達(dá)表明有可能發(fā)生惡性腫瘤。

2 ISFT的影像學(xué)表現(xiàn)

ISFT內(nèi)部組織組成較復(fù)雜，其影像表現(xiàn)也多種多樣，缺乏特異性;腫瘤較小時(shí)形態(tài)較規(guī)則，呈圓形或梭形，當(dāng)腫瘤較大時(shí)多呈分葉狀，邊緣多較清晰。腫瘤多起源于顱內(nèi)硬腦膜，具有腦外腫瘤的表現(xiàn)，如腫瘤有一寬基底部，緊貼于顱骨內(nèi)板，腫瘤鄰近蛛網(wǎng)膜下腔增寬，或在腦池、腦溝內(nèi)有異常信號(hào);白質(zhì)塌陷征;腫瘤與腦組織間有裂隙狀腦脊液信號(hào);腫瘤與腦白質(zhì)間可見(jiàn)腦灰質(zhì);可見(jiàn)腦膜尾征，當(dāng)腫瘤較大或阻塞鄰近靜脈回流才出現(xiàn)腦水腫。CT平掃多表現(xiàn)為等或稍高密度，增強(qiáng)后明顯強(qiáng)化，內(nèi)部鈣化罕見(jiàn)，鄰近顱骨可有侵蝕性改變[24]。MRI具有良好的軟組織分辨率，可直接反映腫瘤組織特征，對(duì)診斷ISFT具有明顯優(yōu)勢(shì)。多數(shù)研究[8，25～26]認(rèn)為，ISFT病灶在T1WI上常為等信號(hào)，也可為低信號(hào)或混雜信號(hào);T2WI呈較高或高低混雜信號(hào)。在T2WI上呈混雜信號(hào)，是因?yàn)轲ひ簤乃阑蜃冃詤^(qū)域顯示高信號(hào)，腫瘤細(xì)胞區(qū)域顯示稍高信號(hào)，而包含致密膠原纖維的低細(xì)胞區(qū)域顯示低信號(hào)，這種在T2WI上出現(xiàn)高低信號(hào)交替的現(xiàn)象叫做“陰陽(yáng)征”或“黑白征”，雖然是一個(gè)少見(jiàn)表現(xiàn)，但卻是診斷ISFT相當(dāng)重要的特征性表現(xiàn)[27]。ISFT血供豐富，部分腫瘤內(nèi)可見(jiàn)血管流空效應(yīng)，增強(qiáng)掃描ISFT呈均勻或不均勻明顯強(qiáng)化[7～8，11]，與腫瘤細(xì)胞的密度、膠原纖維的緊密分布以及腫瘤的血液供應(yīng)有關(guān)，增強(qiáng)不均勻可能與腫瘤成分的異步增強(qiáng)有關(guān)。增強(qiáng)后腫瘤中的T2WI低信號(hào)區(qū)逐漸增強(qiáng)，考慮與腫瘤中致密的膠原纖維成分有關(guān)[28]，這種特征可以提示ISFT的診斷，該征象稱(chēng)為“黑白反轉(zhuǎn)征”[29];當(dāng)顱內(nèi)腦外見(jiàn)不規(guī)則或類(lèi)圓形軟組織腫塊，占位效應(yīng)明顯，T2WI信號(hào)不均勻，出現(xiàn)典型“陰陽(yáng)”征，腫瘤整體形態(tài)較硬，且腫瘤“腦膜尾征”不明顯時(shí)應(yīng)考慮到ISFT的可能性[30]。ISFT為腦外腫瘤，多被覆纖維包膜，相應(yīng)周?chē)X實(shí)質(zhì)多無(wú)水腫或輕度水腫，大多數(shù)腫瘤沒(méi)有表現(xiàn)出典型的“腦膜尾征”[31];少部分腫瘤可有“腦膜尾征”，可能的原因包括：①I(mǎi)SFT起源于腦膜間質(zhì)梭形細(xì)胞，與腦膜沒(méi)有密切關(guān)系。 腦膜瘤起源于蛛網(wǎng)膜細(xì)胞，與腦膜密切相關(guān)[32]。②SFT較腦膜瘤生長(zhǎng)快，對(duì)鄰近腦膜刺激時(shí)間比腦膜瘤短[33]。

ISFT功能的MRI影像學(xué)研究文獻(xiàn)極少，ISFT膠原纖維含有少量水，并以分離的模式分布，水分子的彌散通常不受限制，DWI顯示混雜低信號(hào)或等信號(hào);一些病變的彌散輕度受限，考慮與病灶內(nèi)部細(xì)胞增殖較快或細(xì)胞排列緊密等因素有關(guān)[7，26，34]。CLARENCON等[28]發(fā)現(xiàn)腫瘤部分結(jié)構(gòu)水分子擴(kuò)散明顯受限，這在腦外其他腫瘤中很少出現(xiàn)，可作為ISFT的一種特征表現(xiàn)。磁共振波譜成像（MRS）表現(xiàn)：由于ISFT屬于腦外腫瘤，Cho峰明顯增高，呈無(wú)或極低的NAA峰和Cr峰。磁共振波譜成像，ISFT的肌醇峰值明顯高于腦膜瘤[17];此外，磁共振灌注加權(quán)成像還表明，腫瘤的相對(duì)腦血容量是相鄰組織的7.5倍[28]。如果術(shù)前影像學(xué)診斷為ISFT，并且有明顯的壞死、囊性改變和鄰近結(jié)構(gòu)的侵犯，則應(yīng)考慮腫瘤惡變的可能性[27，34]。由于不典型SFT例數(shù)少，需要更多樣本總結(jié)良惡性的影像學(xué)特點(diǎn)，腫瘤的良惡性不應(yīng)單從影像學(xué)和病理學(xué)中鑒別，而應(yīng)從臨床過(guò)程中定期進(jìn)行長(zhǎng)期隨訪來(lái)判斷其預(yù)后。

3 診斷與鑒別診斷

ISFT的影像學(xué)表現(xiàn)具有一定特征，腫瘤在磁共振T2WI上呈高低混雜信號(hào)的“陰陽(yáng)”或“黑白”征，有利于該病的診斷，尤其是T2WI低信號(hào)區(qū)增強(qiáng)掃描后顯著強(qiáng)化形成“黑白反轉(zhuǎn)征”，對(duì)診斷具有重要意義。瘤內(nèi)血管流空效應(yīng)等有助于術(shù)前診斷;典型的腦膜尾征少見(jiàn)。確診依賴(lài)于病理及免疫組化檢查。

ISFT的影像學(xué)表現(xiàn)需要與如下幾種疾病相鑒別：①腦膜瘤。多見(jiàn)于中老年女性，腫瘤信號(hào)多較均勻，因腫瘤多緊鄰顱骨，易引起顱骨增厚、破壞或變薄，甚至穿破顱骨向外生長(zhǎng)，使頭部局部隆起，增強(qiáng)掃描腫瘤呈均勻一致的顯著強(qiáng)化，邊界清楚，常見(jiàn)腦膜尾征;磁共振波譜成像MRS有助于ISFT與腦膜瘤的鑒別[26]，腦膜瘤的MRS可見(jiàn)谷氨酸鹽、谷氨酸及丙氨酸峰升高，而ISFT未發(fā)現(xiàn)谷氨酸峰及丙氨酸峰，除了N-乙酰天冬氨酸、肌酸降低及膽堿升高外，部分病灶可出現(xiàn)乳酸峰及脂質(zhì)峰，此特點(diǎn)有可能成為ISFT與腦膜瘤的鑒別點(diǎn)之一[25，28]。②顱內(nèi)血管周細(xì)胞瘤，又稱(chēng)血管外皮細(xì)胞瘤（hemangiopericytoma，HPC）。HPC和ISFT影像表現(xiàn)存在一定的交叉，但韓引萍等[35]研究發(fā)現(xiàn)，兩者在形態(tài)、T2WI信號(hào)、囊變壞死及出血、腫瘤周水腫、骨質(zhì)破壞和強(qiáng)化方式方面存在差異。HPC呈明顯侵襲性腫瘤，鄰近骨質(zhì)侵蝕破壞，多呈分葉狀，T2WI多為等高信號(hào)，血供豐富，顯著強(qiáng)化。③聽(tīng)神經(jīng)鞘瘤。ISFT發(fā)生于橋小腦角區(qū)時(shí)需與聽(tīng)神經(jīng)鞘瘤鑒別，聽(tīng)神經(jīng)鞘瘤來(lái)源于神經(jīng)鞘施旺細(xì)胞，早期常位于內(nèi)耳道內(nèi)，之后長(zhǎng)入橋小腦角池內(nèi)，腫瘤長(zhǎng)軸與聽(tīng)神經(jīng)走行方向一致，容易合并同側(cè)聽(tīng)神經(jīng)增粗，多數(shù)有內(nèi)耳道漏斗狀擴(kuò)大，瘤內(nèi)常有壞死、囊變，多呈不均勻長(zhǎng)T1、長(zhǎng)T2信號(hào)。④腦轉(zhuǎn)移瘤。往往身體其他部位有原發(fā)惡性腫瘤病史，多發(fā)常見(jiàn)，位于皮質(zhì)下區(qū)，且多表現(xiàn)為很小的腫瘤卻有廣泛水腫，占位效應(yīng)明顯。

4 展望

ISFT國(guó)內(nèi)外報(bào)道較少，其MRI表現(xiàn)有一定特征性，在腦膜起源腫瘤的鑒別診斷中需考慮到該病變的可能;影像及臨床醫(yī)生對(duì)ISFT缺乏全面的認(rèn)識(shí)，術(shù)前確診率低，國(guó)內(nèi)外研究樣本量較少，誤診率高，多數(shù)為回顧性研究，未進(jìn)行良惡性分組，MRI功能成像應(yīng)用研究少。因此還需進(jìn)一步搜集病例，加大樣本量進(jìn)一步研究，影像學(xué)表現(xiàn)與預(yù)后關(guān)系有待進(jìn)一步總結(jié)。

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（收稿日期：2019-12-20 修回日期：2020-01-28）

（編輯：梁明佩）

基金項(xiàng)目：右江民族醫(yī)學(xué)院附屬醫(yī)院（臨床醫(yī)學(xué)院）臨床醫(yī)學(xué)博士學(xué)位授予點(diǎn)學(xué)科建設(shè)項(xiàng)目（右醫(yī)附院院字〔2018〕29號(hào)）

作者簡(jiǎn)介：黃德尤，男，副主任醫(yī)師，醫(yī)學(xué)學(xué)士，研究方向：腫瘤影像學(xué)。E-mail： FZXYH2012@126.com

通信作者：馬德智。E-mail：madezhi90@126.com

[本文引用格式]黃德尤，黃策，馬德智.顱內(nèi)孤立性纖維瘤的影像學(xué)診斷進(jìn)展[J].右江醫(yī)學(xué)，2020，48（4）：307-310.