田忠甫，唐文偉，王莉莉，顧海磊，朱 晴，張 濤，張新露

(南京醫(yī)科大學(xué)附屬婦產(chǎn)醫(yī)院 南京市婦幼保健院放射科，江蘇 南京 210004)

側(cè)腦室前角旁囊腫在新生兒中發(fā)病率0.5%～5.2%[1]，且患兒智力及體格發(fā)育均落后于正常新生兒。根據(jù)囊腫與側(cè)腦室的位置，側(cè)腦室前角旁囊腫可分為3型：Ⅰ型位于側(cè)腦室前角側(cè)旁，Ⅱ型位于側(cè)腦室上方及體部旁，Ⅲ型位于側(cè)腦室前角旁下方。隨著MR廣泛用于產(chǎn)前診斷，越來越多胎兒側(cè)腦室前角旁囊腫被檢出，但相關(guān)報(bào)道尚少。本研究觀察胎兒側(cè)腦室前角旁囊腫MRI特征，并與產(chǎn)后隨訪結(jié)果比較，以期為胎兒側(cè)腦室前角旁囊腫產(chǎn)前咨詢及出生后臨床早期干預(yù)提供依據(jù)。

1 資料與方法

1.1 研究對象 回顧性分析2018年1月—2019年12月44胎于南京醫(yī)科大學(xué)附屬婦產(chǎn)醫(yī)院經(jīng)MRI診斷為側(cè)腦室前角旁囊腫的胎兒，均為單胎，Ⅰ型23胎，Ⅱ型11胎，Ⅲ型10胎；孕婦年齡20～39歲，平均(27.9±3.9)歲，既往均體健，無不良孕產(chǎn)史；孕周28～40周，平均(33.9±3.1)周；既往經(jīng)產(chǎn)前超聲診斷為15胎單側(cè)、29胎雙側(cè)側(cè)腦室前角旁囊腫。檢查前所有孕婦均簽署知情同意書。

1.2 儀器與方法 采用Philips Achieve 1.5T MR儀，配備8通道體部線圈。囑孕婦仰臥，以胎兒頭部為中心行軸位、矢狀位及冠狀位掃描，掃描參數(shù)：T1W，TR 4.1 ms，TE 1.99 ms，層厚4 mm，層間隔0，F(xiàn)OV 281 mm×301 mm；T2W，采用平衡穩(wěn)態(tài)自由進(jìn)動(dòng)(balanced steady state free precession， B-SSFP)序列，TR 4.6 ms，TE 2.3 ms，層厚4 mm，層間隔1 mm，F(xiàn)OV 390 mm×395 mm，矩陣268×271；彌散加權(quán)成像(diffusion weighted imaging， DWI)，TR 2 226 ms，TE 66 ms，層厚5 mm，層間隔0.5 mm，F(xiàn)OV 250 mm×298 mm；單次激發(fā)快速自旋回波(single shot turbo spin echo， SS-TSE)序列，TR 12 412 ms, TE 100 ms，層厚4 mm，層間隔0.4 mm，F(xiàn)OV 250mm×200 mm，矩陣272×175；特異性吸收率均<3 W/kg體質(zhì)量。由2名具有15年以上工作經(jīng)驗(yàn)的影像科醫(yī)師分析圖像，意見不一時(shí)經(jīng)討論達(dá)成一致，見圖1～3。

1.3 隨訪觀察 記錄結(jié)局、出生時(shí)間及方式等信息，出生后復(fù)查MRI。

1.4 統(tǒng)計(jì)學(xué)分析 采用SPSS 22.0統(tǒng)計(jì)分析軟件。以±s表示符合正態(tài)分布的計(jì)量資料，采用單因素方差分析比較3型胎兒一般資料及囊腫特征；以頻數(shù)表示計(jì)數(shù)資料，采用Fisher精確概率法比較3型胎兒囊腫特征。P<0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義，計(jì)數(shù)資料兩兩比較以P<0.0167為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2 結(jié)果

3種類型側(cè)腦室前角旁囊腫胎兒之間，孕婦年齡及發(fā)現(xiàn)病變孕周差異均無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P均>0.05)，見表1。

2.1 產(chǎn)前MRI特征 44胎MR T1WI可見側(cè)腦室前角旁類圓形/橢圓形、條形低信號，T2WI呈高信號，邊界清晰；DWI未見彌散障礙。其中Ⅰ型19胎囊性病灶呈類圓形/橢圓形、4胎呈條形，Ⅱ型2胎呈類圓形/橢圓形、9胎呈條形，10胎Ⅲ型均呈類圓形/橢圓形。

23胎Ⅰ型側(cè)腦室前角旁囊腫中，6胎伴側(cè)腦室增大，2胎透明隔增寬，1胎合并胎盤低置狀態(tài)。11胎Ⅱ型中，3胎合并側(cè)腦室增大，1胎合并透明隔增寬，1胎合并單臍動(dòng)脈。10胎Ⅲ型中，4胎合并側(cè)腦室增大，合并透明隔增寬、右心室異?；芈?、右心室橫紋肌瘤及雙腎積水各1胎。

3種類型囊腫位置差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05)，囊腫性質(zhì)及左、右側(cè)囊腫最長徑差異具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P均<0.05)。Ⅰ型與Ⅱ型囊腫性質(zhì)差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.0167)，左、右側(cè)囊腫最長徑差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.05)；Ⅱ型與Ⅲ型囊腫性質(zhì)差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.0167)，左、右側(cè)囊腫最長徑差異均有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.05)；Ⅰ型與Ⅲ型囊腫性質(zhì)差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P>0.0167)，左、右側(cè)囊腫最長徑差異均無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P均>0.05)。見表1。

表1 胎兒側(cè)腦室前角旁囊腫一般資料及MRI特征

2.2 隨訪轉(zhuǎn)歸 共獲得34胎隨訪信息。32例出生，29例足月出生，3例為早產(chǎn)兒，順產(chǎn)26例，剖宮產(chǎn)6例；另2胎分別于33+2和36+5周接受引產(chǎn)。32例中，19例接受復(fù)查MRI：Ⅰ型5例，1例囊性灶消失、3例縮小、1例無明顯改變，即80.00%(4/5)囊性灶好轉(zhuǎn)，液體衰減反轉(zhuǎn)恢復(fù)(fluid attenuated inversion recovery， FLAIR)序列圖像病灶周圍未見明顯高信號，其中3例側(cè)腦室前角形態(tài)未見異常改變，1例可見側(cè)腦室前角形態(tài)飽滿；Ⅱ型6例，1例(1/6，16.67%)囊性灶縮小，5例無明顯改變，包括3例FLAIR序列圖像顯示囊性灶周圍環(huán)狀、線狀或斑片狀高信號；Ⅲ型8例，其中3例囊性灶消失、側(cè)腦室前角飽滿或增大，4例縮小、FLAIR序列未見明顯異常高信號，1例無明顯改變，即87.50%(7/8)囊性灶好轉(zhuǎn)。

3 討論

胎兒側(cè)腦室前角旁囊腫多為腦白質(zhì)軟化灶、室管膜下囊腫及先天性囊腫等。腦白質(zhì)軟化灶多因缺血缺氧、感染或損傷形成；室管膜下囊腫多與胎兒生發(fā)基質(zhì)出血及先天性宮內(nèi)感染有關(guān)[2]。妊娠12周后胎兒生發(fā)基質(zhì)由第三腦室周圍開始退化，之后為腦室顳角、枕角及三角區(qū)域，至第24～28周僅殘留尾狀核頭部及部分體部區(qū)域，36周基本消失[3]。生發(fā)基質(zhì)區(qū)域血管由不成熟的毛細(xì)血管網(wǎng)構(gòu)成，血流灌注豐富，對缺氧、高碳酸血癥及酸中毒極為敏感，易發(fā)生壞死崩解出血導(dǎo)致相應(yīng)改變而形成室管膜下囊腫。對先天性囊腫形成的原因目前尚不明了。

圖1 Ⅰ型側(cè)腦室前角旁囊腫 A.32+6周時(shí)胎兒頭部軸位MR B-SSFP序列可見左側(cè)側(cè)腦室前角旁囊性灶(箭)； B.出生后8天復(fù)查MR T2WI序列，囊性灶(箭)較前縮??； C.出生后4個(gè)月復(fù)查MR T2WI序列，囊性灶消失

圖2 胎兒Ⅱ型側(cè)腦室前角旁囊腫 A.35+1周胎兒頭部軸位MR B-SSFP圖像示雙側(cè)側(cè)腦室前角上方囊性灶(箭)； B.出生后25天復(fù)查MR，B-T2WI序列圖像示囊性灶(箭)較前略縮??； C.出生后4個(gè)月復(fù)查MR，B-T2WI序列圖像示囊性灶消失，雙側(cè)側(cè)腦室前角及體前部形態(tài)異常(箭) 圖3 胎兒Ⅲ型側(cè)腦室前角旁囊腫 31+6周胎兒頭部冠狀位MR B-SSFP序列圖像示雙側(cè)側(cè)腦室前角下方囊性灶(箭)

3.1 胎兒側(cè)腦室前角旁囊腫MRI特征 產(chǎn)前MRI可較準(zhǔn)確地判斷胎兒側(cè)腦室擴(kuò)張程度及腦室周圍發(fā)育情況[4]。本組胎兒側(cè)腦室旁囊腫MR T1WI多表現(xiàn)為側(cè)腦室旁單側(cè)或雙側(cè)呈類圓形/橢圓形、條形低信號，T2WI呈高信號，邊界清楚，DWI未見彌散障礙；可伴側(cè)腦室增大、透明隔腔增寬及顱后窩增寬等顱內(nèi)結(jié)構(gòu)異常，少數(shù)伴羊水增多、胎兒單臍動(dòng)脈、右心室橫紋肌瘤及雙腎積水等顱外結(jié)構(gòu)異常。

3.2 產(chǎn)前超聲與MRI的互補(bǔ)作用 MR具有多平面、大視野掃面優(yōu)勢，較超聲更易發(fā)現(xiàn)顱內(nèi)神經(jīng)系統(tǒng)或其他系統(tǒng)畸形、胎盤、臍帶異常[5]，敏感度及準(zhǔn)確率更高；但產(chǎn)前超聲具有安全、經(jīng)濟(jì)及可重復(fù)性高的優(yōu)點(diǎn)，易動(dòng)態(tài)隨訪觀察，有助于評估病情變化、預(yù)后及指導(dǎo)臨床決斷。本組44胎多于孕中晚期由產(chǎn)前超聲發(fā)現(xiàn)側(cè)腦室前角旁囊腫，再行MR進(jìn)一步檢查。產(chǎn)前超聲除觀察胎兒顱腦常規(guī)切面及測量生物學(xué)參數(shù)外，還應(yīng)關(guān)注顱腦結(jié)構(gòu)有無異常，必要時(shí)行MR檢查，以排除顱內(nèi)神經(jīng)發(fā)育異常及顱腦外其他系統(tǒng)畸形。本組產(chǎn)前超聲發(fā)現(xiàn)15胎單側(cè)、29雙側(cè)胎側(cè)腦室旁囊性灶，產(chǎn)前MRI發(fā)現(xiàn)單側(cè)11胎、雙側(cè)33胎，提示超聲仍為產(chǎn)前篩查及孕期隨訪最佳的影像學(xué)方法，而MRI可作為產(chǎn)前診斷的重要補(bǔ)充。

3.3 隨訪轉(zhuǎn)歸及性質(zhì)推斷 本組23胎Ⅰ型囊腫單、雙側(cè)分布無顯著差異，多呈類圓形/橢圓形，隨訪過程中80.00%有所好轉(zhuǎn)，且周圍未見明顯高信號，考慮其為先天性囊腫可能性大，與EPELMAN等[6]觀點(diǎn)相符；但其中50%(2/4)存在側(cè)腦室前角不同程度增大，考慮為室管膜下囊腫。室管膜下囊腫發(fā)生于胚胎生發(fā)層基質(zhì)，無上皮細(xì)胞覆蓋，隨年齡增長多與側(cè)腦室前角融合[7]，與EPELMAN等[6]的觀點(diǎn)不完全一致。

本研究中Ⅰ型與Ⅱ型囊腫性質(zhì)差異顯著，Ⅱ型囊腫位于側(cè)腦室前角上方及體部旁，多表現(xiàn)為沿側(cè)腦室體部條形囊性灶，本組7胎(7/11，63.64%)呈多囊改變；隨訪6例，5例無明顯改變，其中3例囊性灶周圍見環(huán)狀、線狀或斑片狀高信號，考慮其為腦白質(zhì)軟化灶[6]。

本研究中Ⅱ型與Ⅲ型囊腫性質(zhì)及左、右側(cè)囊腫最長徑均有顯著差異。Ⅲ型囊腫位于側(cè)腦室旁下方，多為類圓形/橢圓形，隨訪8例中，7例囊性灶縮小或消失，其中3例囊性灶消失患兒側(cè)腦室前角飽滿或增大，4例囊性灶縮小者未見明顯異常高信號，考慮其多為室管膜下囊腫。李玲等[8]認(rèn)為室管膜下囊腫主要發(fā)生于孕晚期，可能與孕晚期胚胎生發(fā)層基質(zhì)殘留在胎兒側(cè)腦室前角周圍有關(guān)，此階段胎兒極易出現(xiàn)缺氧、缺血等改變，引起顱內(nèi)發(fā)生相應(yīng)變化而形成囊腫。既往研究[2,9-10]結(jié)果顯示，在產(chǎn)前超聲及MRI診斷準(zhǔn)確基礎(chǔ)上，對于明確為室管膜下囊腫的胎兒側(cè)腦室前角旁囊性灶可不行有創(chuàng)性產(chǎn)前診斷，而應(yīng)建議繼續(xù)妊娠，孕期密切隨訪觀察，不必盲目引產(chǎn)。

胎兒側(cè)腦室前角旁囊腫可伴側(cè)腦室輕度增寬、透明隔間腔增寬或蛛網(wǎng)膜囊腫等異常，使其預(yù)后具有不確定性，但多數(shù)預(yù)后相對良好[11-13]；若胎兒期隨訪發(fā)現(xiàn)囊腫或伴隨異常進(jìn)一步發(fā)展，往往提示預(yù)后不良。結(jié)合本組結(jié)果，Ⅱ型側(cè)腦室前角旁囊腫胎兒預(yù)后不良風(fēng)險(xiǎn)高于Ⅰ型及Ⅲ型。

綜上，胎兒側(cè)腦室前角旁囊腫可合并顱內(nèi)、外畸形，預(yù)后與囊性灶類型、大小及伴隨畸形密切相關(guān)；產(chǎn)前MRI可為胎兒側(cè)腦室前角旁囊腫產(chǎn)前咨詢及出生后臨床早期干預(yù)提供重要依據(jù)。本研究的主要不足：①隨訪資料完整者僅占全部樣本的43.18%(19/44)，隨訪方式及形式有待改進(jìn)；②缺少針對新生兒神經(jīng)發(fā)育評估量表的分析。