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      腎原發(fā)性神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤誤診2 例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

      2023-08-31 01:45:00黃科峰通信作者胡艷麗
      關(guān)鍵詞:類癌內(nèi)分泌腫塊

      周 鵬,黃科峰,周 怡(通信作者),蘆 丹,胡艷麗,劉 鵬,胡 冰

      (聯(lián)勤保障部隊(duì)第九九一醫(yī)院放射診斷科 湖北 襄陽 441000)

      神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤(neuroendocrine tumor,NET)是起源于神經(jīng)內(nèi)分泌細(xì)胞的一組異質(zhì)性腫瘤,好發(fā)于胃腸道,原發(fā)于腎臟的罕見,在腎臟惡性上皮腫瘤中所占比例不到1%[1-2]。首例由RESNICK 等[3]1966 年發(fā)表,至今仍只有少量的病例和病理分析[4-6]?,F(xiàn)對我科誤診的2 例腎原發(fā)性神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤的臨床、病理、免疫組化及影像學(xué)表現(xiàn)等進(jìn)行探討及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)。

      1 一般資料

      病例1:患者女,52 歲。體檢發(fā)現(xiàn)右腎占位1 年余,未行特殊處理,近期CT 復(fù)查發(fā)現(xiàn)腫塊增大,遂入院治療。影像學(xué)檢查:CT 平掃示右腎門下方見結(jié)節(jié)狀稍高密度影,邊界清晰(圖1a);動(dòng)態(tài)三期CT 增強(qiáng),輕度持續(xù)性強(qiáng)化,可見“杯口征”(圖1b);MRI:T2WI 示等低信號,其內(nèi)信號均勻(圖1c);DWI 序列示高信號(圖1d);化學(xué)位移成像,反相位未見明顯信號衰減。結(jié)合CT 及MRI 檢查,考慮乏脂肪錯(cuò)構(gòu)瘤。行全麻下“腹腔鏡中轉(zhuǎn)開放右腎部分切除術(shù)+腎周粘連松解術(shù)”。術(shù)后送檢腎臟取材制片,回報(bào):(右腎中極)神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤(不典型類癌),癌灶局部侵及周圍脂肪組織,可見脈管內(nèi)癌栓,未見神經(jīng)侵犯。

      圖1 影像學(xué)檢查

      免疫組化:CD56(+),Syn(+),EMA(局部+),Pax-8(-),WT-1(-),CA-IX(-),Vimentin(部分+),INI1(+),F(xiàn)H(+),SDHB(+),cD10(-),ck7(-),CgA(-),TFE3(-),HCK(-),ALK(-),Ki-67(Li約5%~10%)。術(shù)后患者行PET/CT 檢查,未見轉(zhuǎn)移灶。

      病例2:患者男,36 歲,間斷性左腰部疼痛半年,入院接受治療。影像學(xué)檢查:CT 平掃左腎等低密度腫塊,呈囊實(shí)性,邊界較清,其內(nèi)可見若干小條狀及斑點(diǎn)狀鈣化灶(圖1e);動(dòng)態(tài)CT 三期增強(qiáng),腫塊實(shí)質(zhì)部分持續(xù)性強(qiáng)化,囊性部分無強(qiáng)化,腎盂、腎盞受腫塊壓迫,腎靜脈見充盈缺損(圖1f);MRI:T1WI 病灶示等低信號,其內(nèi)可見亞急性期出血灶,呈中央等周邊高信號(圖 1g);T2WI 示高低混雜信號,病灶周圍可見低信號的假包膜;DWI 序列示混雜高信號。18F-脫氧葡萄糖PET/CT 顯像顯示,病灶周邊攝取輕度,標(biāo)準(zhǔn)化攝?。⊿UV)值1.5,中央病灶攝取不顯著,呈放射性攝取缺損狀態(tài)(圖 1h),綜合多模態(tài)影像學(xué)檢查,較大可能考慮腎癌。行全麻下“腹腔鏡下腎根治性切除術(shù)”。術(shù)后送檢腎臟取材制片,回報(bào):(左腎)腎臟神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤,考慮為高分化神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤,部分區(qū)域瘤細(xì)胞核大、核仁明顯,核分裂象約2 ~3 個(gè)/10HPF,Ki-67(熱點(diǎn)區(qū)域L1 約30%),腫瘤最大徑3.5 cm;侵犯腎竇,脈管內(nèi)可見癌栓,腫瘤性壞死尚未出現(xiàn);送檢“左腎靜脈瘤栓”經(jīng)全取制片,未見存活腫瘤細(xì)胞,鏡下為血凝塊和壞死物。

      免疫組化:PCK(+),CD56(+),EMA(+),Syn(+),CgA(+),INSMI(+),SSTR2(+),CK20(散在+),MeLan-A(灶+),PAX-8(-),PAX2(-),GATA3(-),TFE3(+),CD117(-,陽性對照+),Ck7(-),CD10(-),HMW(-),VIM(-),TFEB(-),HMB45(-),TTF-1(-),P53(野生型),RBI(+),SDHB(+),F(xiàn)H(+),Ki-67(熱點(diǎn)區(qū)域Li 約30%)。

      2 討論

      腎臟神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤目前發(fā)病機(jī)制仍不明確,一般認(rèn)為是由于先天性和后天性異常的神經(jīng)內(nèi)分泌細(xì)胞所致。原始全能干細(xì)胞分化為神經(jīng)內(nèi)分泌細(xì)胞最被廣泛認(rèn)可[7]。另一種認(rèn)為起源于胚胎時(shí)期誤入腎臟的神經(jīng)脊或胰腺組織,或者從一個(gè)未被發(fā)現(xiàn)的原發(fā)性腫瘤轉(zhuǎn)移而來[8]。最新WHO 腎臟腫瘤分類(2016)將其分成高中分化的類癌、非典型類癌及低分化的小細(xì)胞和大細(xì)胞神經(jīng)內(nèi)分泌癌及副神經(jīng)節(jié)瘤[9]。分化好的神經(jīng)類分泌腫瘤,非典型類癌最為罕見,好發(fā)于40 ~70 歲,男性稍多女性,多見右腎,多無明顯臨床癥狀。多數(shù)患者為體檢發(fā)現(xiàn),少部分有背部或腹部疼痛,累及集合系統(tǒng)時(shí)可見肉眼血尿。有文獻(xiàn)[10]報(bào)道15%高分化神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤患者可合并類癌綜合征,如水腫、惡心、嘔吐、腹瀉、呼吸困難等。

      腎原發(fā)性神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤國內(nèi)外影像學(xué)報(bào)道也較少[11-13],分化較好的神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤表現(xiàn)為邊界清晰的實(shí)性腫塊,好發(fā)腎門附近,并發(fā)馬蹄腎者病灶多位于峽部附近[7]。分化較差的NET 常表現(xiàn)為浸潤性腫塊,邊界不清。分化良好的NET 鈣化最為常見,發(fā)生率約26.5%,可伴有小灶性出血與囊變,而分化差的NET 可見大片壞死、易出血[14]。該病例2 例中,實(shí)性腫塊1 例,CT 平掃為稍高密度,腫塊與腎實(shí)質(zhì)呈“杯口征”,而另1 例腫塊較大,成分復(fù)雜,見鈣化、囊變及出血,2 例病例T2WI 序列實(shí)性部分均呈等低信號,DWI 示高信號。動(dòng)態(tài)增強(qiáng),病灶強(qiáng)化程度隨時(shí)間延長不斷提高,表現(xiàn)為符合文獻(xiàn)報(bào)道的“持續(xù)性強(qiáng)化”[15-16]。其中1 例病例18F-脫氧葡萄糖PET/CT顯像僅病灶周邊輕度攝取,SUV 值1.5,略高于正常肌肉攝取程度,表明18F-脫氧葡萄糖PET/CT 檢查對神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤的檢出不敏感,此點(diǎn)與文獻(xiàn)報(bào)告一致[17]。近年來,一些學(xué)者采用18F-OCT 和18F-FDG 聯(lián)合顯像,利用神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤細(xì)胞表面生長抑素受體高表達(dá)的特性,其結(jié)果表明,這種方法可以提高神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤原發(fā)瘤和轉(zhuǎn)移灶的鑒別診斷準(zhǔn)確性[17]。本案2 例PET/CT 證實(shí)未見腎外轉(zhuǎn)移灶。術(shù)前2 例影像診斷誤診,主要是與其他腎臟腫瘤在影像學(xué)表現(xiàn)上存在一定交叉重疊,很難與大多數(shù)腎臟腫瘤鑒別,影像檢查只能作為腫瘤定位及初步診斷、預(yù)后評估,而不能作為確診的依據(jù),因此在臨床,與以下疾病進(jìn)行鑒別診斷:①透明細(xì)胞癌可囊變壞死及鈣化,增強(qiáng)“快進(jìn)快出”,有假包膜。② 嫌色細(xì)胞瘤密度均勻,輕中度強(qiáng)化,中央可見星芒狀瘢痕。③乏血供錯(cuò)構(gòu)瘤,鈣化少見,無包膜,漸進(jìn)性強(qiáng)化,化學(xué)位移成像同反相位圖像顯示病灶含脂類成分。

      NEC 確診及鑒別診斷主要依靠病理及免疫組化結(jié)果。常用的免疫組織化學(xué)標(biāo)志物有嗜鉻粒素A(CgA)、神經(jīng)元特異烯醇化酶(NSE)、腺癌突觸素(Syn)和CD56。其中CD56 在腎NEC 中常常表現(xiàn)為高表達(dá),可作為一種診斷標(biāo)記物。本案2 例中CD56(+)、Syn(+),Ki-67(Li 約5%~10%和30%),符合神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤分化良好的G2、G3 級特征。類癌、不典型類癌預(yù)后較好,目前已知首選治療方法是手術(shù)。

      綜上所述,腎原發(fā)性神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤臨床少見,雖然影像學(xué)表現(xiàn)缺乏特征性,但在腎門附近或馬蹄腎患者峽部附近病灶,CT 平掃示稍高密度,T2WI 示等或稍低信號,DWI 示高信號,化學(xué)位移同反相位未見脂類信號,動(dòng)態(tài)增強(qiáng)呈輕-中度強(qiáng)化,延遲呈持續(xù)性強(qiáng)化的情況下,當(dāng)出現(xiàn)上述征象時(shí)需要考慮腎原發(fā)性神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤發(fā)生的可能性。

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