尼羅帕,艾力帕提·太來提,王敏囡,熱娜·買買提*
(1. 新疆醫(yī)科大學第一附屬醫(yī)院,新疆 烏魯木齊 830054;2. 烏魯木齊國際醫(yī)院,新疆 烏魯木齊 830000
孤獨癥譜系障礙(autism spectrum disorder,ASD)是一類早發(fā)性神經(jīng)發(fā)育障礙,其特征是患者的社交功能受損、存在溝通發(fā)育缺陷及受限制的、重復的、刻板的行為[1]。近年來,ASD 患兒數(shù)量有所增加,依據(jù)國際患病率估算,我國約有300 萬~500 萬ASD患兒[2]。越來越多的ASD患兒將面臨著持續(xù)性的學習和生活方面的挑戰(zhàn),進而難以順利社會化并融入主流社會[3]?,F(xiàn)階段,ASD 的發(fā)病機制尚不明確,早期診斷和干預可改善ASD患兒預后。
關鍵反應訓練(pivotal response training,PRT)是自然主義發(fā)展行為干預(naturalistic developmental behavioral intervention,NDBI)的幾種干預措施之一[4]。以應用行為分析(applied behavior analysis,ABA)為基礎,從關鍵性技能著手,通過對ASD 患兒的關鍵性技能進行干預,促進患兒對非關鍵性技能的學習與掌握,從而擴大干預效果,改善患兒障礙及行為問題[5]。既往部分研究已表明PRT 對ASD 患兒有效[6-7],但關于干預效果的研究結果各異。故本文對國內(nèi)外有關PRT對ASD患兒治療效果的研究進行綜述,以期為對ASD患兒采取有效的PRT提供參考。
1.1.1 資料來源
于2023年2月4日,計算機檢索Web of Science、PubMed、OVID、SpringerLink、SinoMed、中國知網(wǎng)、萬方和維普數(shù)據(jù)庫,收集關于對ASD 患兒實施PRT的隨機對照試驗(Randomized controlled trial,RCT)。檢索時限為建庫至2022年12月31日。
1.1.2 檢索策略
采用主題檢索。中文檢索詞:孤獨癥、自閉癥、孤獨癥譜系障礙、孤獨性障礙、廣泛性發(fā)育障礙、關鍵反應訓練、關鍵反應培訓、關鍵反應干預、關鍵反應教學、關鍵反應;英文檢索詞:autism*、autistic*、autism spectrum disorder、autistic disorder、pervasive developmental disorder、pivotal response treatment、pivotal response training、pivotal response intervention、pivotal response teaching、pivotal response。中文數(shù)據(jù)庫檢索策略(以中國知網(wǎng)為例)如下。#1:(孤獨癥) or (自閉癥) or (孤獨癥譜系障礙) or (孤獨性障礙) or (廣泛性發(fā)育障礙);#2:(關鍵反應訓練)or (關鍵反應培訓) or (關鍵反應干預) or (關鍵反應教學) or (關鍵反應);#3:#1 and #2。英文數(shù)據(jù)庫檢索策略(以PubMed 為例)如下。#1:(autism*) or(autistic* or autism spectrum disorder) or (autistic disorder) or (pervasive developmental disorder);#2:(pivotal response treatment) or (pivotal response training) or (pivotal response intervention) or (pivotal response teaching) or (pivotal response);#3:#1 and #2。
納入標準:①研究類型為RCT;②研究對象符合《中國精神障礙分類與診斷標準(第3 版)》(Chinese Classification and Diagnostic Criteria of Mental Disease,third edition,CCMD-3)、《國際疾病分類(第10 版)》(International Classification of Diseases,tenth edition,ICD-10)或《精神障礙診斷與統(tǒng)計手冊(第5 版)》(Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders,fifth edition,DSM-5)中ASD 診斷標準,年齡≤15 歲;③干預措施為PRT 聯(lián)合常規(guī)治療,對照措施為常規(guī)藥物治療聯(lián)合常規(guī)護理。排除標準:①非中文或英文文獻;②無法獲取全文的文獻;③重復發(fā)表的文獻;④綜述、會議摘要、個案報道、信件等。
由兩名研究者獨立完成進行文獻檢索和篩選,對納入文獻的結果進行交叉復核,若出現(xiàn)分歧,通過討論決定是否納入[8]。提取文獻資料,包括第一作者、發(fā)表年份、國家、樣本量、干預措施、對照措施、干預頻次及干預效果。
由兩名研究者按照標準獨立評價納入研究的偏倚風險,并交叉核對結果。采用Cochrane 協(xié)作網(wǎng)中RCT偏倚風險評價標準進行評估[8],共包括“隨機序列的產(chǎn)生”“分配隱藏”“對受試者和試驗人員施盲”“對評估員施盲”“結果數(shù)據(jù)的完整性”“選擇性報告”“其他偏倚來源”7 個項目。完全符合上述標準則為低偏倚,文獻質(zhì)量為A級;部分符合上述標準則為中度偏倚,文獻質(zhì)量為B級;完全不符合上述標準則為高偏倚,文獻質(zhì)量為C 級。因納入的原始研究數(shù)據(jù)不具備充分一致性,提取的數(shù)據(jù)無法合并和轉換,故無法進行Meta分析,僅做定性分析。
通過數(shù)據(jù)庫檢索共獲取文獻347 篇,其中Web of Science 44篇、PubMed 95篇、OVID 51篇、Springer-Link 91 篇、SinoMed 6 篇、中國知網(wǎng)28 篇、萬方數(shù)據(jù)庫21 篇、維普數(shù)據(jù)庫11 篇。通過刪除重復文獻,閱讀文獻標題、摘要和全文進行篩選,最終納入6 篇文獻[9-14]。文獻篩選流程見圖1。
圖1 文獻篩選流程圖Figure 1 Flow chart of literature screening
納入的6 篇文獻共包括研究對象287 例,其中干預組148 例,對照組139 例。納入文獻基本特征見表1。
表1 納入文獻的基本特征Table 1 Basic characteristics of the included literature
納入文獻存在潛在的偏倚風險。2 篇文獻使用了正確的隨機方法,1 篇文獻使用了錯誤的隨機方法,3 篇文獻未提及隨機方法;6 篇文獻均未提及關于分配隱藏的細節(jié);3 篇文獻未提及實施盲法。納入文獻的偏倚風險評價結果見表2。
PRT 干預以培訓和課程的形式進行,實施者主要為臨床治療師、家長和教師;干預周期8~24周,訓練頻率每周1~3 次,每次45~60 min[9-14]。影響ASD患兒康復效果的主要因素包括干預頻率、干預周期及家長的配合程度等。治療后,ASD 患兒在社交行為、同伴交流、共同注意力、自我發(fā)起、言語、求助、提問等方面的能力有所改善[15-20],對患兒一般社會交往能力和言語溝通能力的改善程度更明顯。
2.5.1 改善一般社會交往能力
PRT 是基于ABA、針對ASD 患兒的一種干預方法[21-22]。一般社會交往能力低下是ASD 患兒的核心癥狀之一,PRT 有助于改善這一核心癥狀[23]。de Korte 等[9]研究表明,與對照組相比,PRT 對改善ASD 患兒一般社會交往能力的效果更好。陳玲芳等[14]認為,PRT 聯(lián)合視頻反饋法家長培訓更注重理論與實踐的結合,視頻案例講解能更直觀、快速地幫助家長運用PRT 策略,從而改善ASD 患兒社交缺陷的核心癥狀。在另一項研究[12]中,臨床治療師通過與ASD 患兒互動并示范PRT 方法,指導家長在親子互動中練習PRT 技術,并根據(jù)家長和患兒的特點制定針對性的PRT 干預方案。干預后,采用兒童版社會反應量表(social responsiveness scale,SRS)對ASD 患兒在自然環(huán)境中的一般社會交往能力進行評定,家長評分顯示,患兒社會交往能力提高,但教師評分未顯示出患兒社會交往能力提高,可能是因為教師評分的敏感性有限,且在學校實施的PRT 課程較少[12]。
2.5.2 改善言語溝通能力
Gengoux 等[10]將關鍵反應訓練方案(pivotal response treatment package,PRT-P)應用于ASD 患兒家長培訓,并與臨床治療師提供的家庭治療相結合,以改善低齡ASD 患兒和存在嚴重語言障礙的ASD 患兒的功能性溝通能力。陳玲芳等[14]研究表明,接受PRT 干預后,ASD 患兒在語言領域的進步優(yōu)于對照組,在該項研究中,干預組患兒的家長接受了PRT 聯(lián)合視頻反饋法的培訓,有助于提升ASD患兒的溝通能力。除了在家庭環(huán)境中應用PRT 之外,在學校環(huán)境中實施PRT 也同樣重要,在教學活動中,通過“提問”的方式進行訓練,對ASD 患兒溝通能力的提高至關重要[13]?!疤釂枴钡男问娇商岣逜SD 患兒的注意力[25],并創(chuàng)造良好的語言交流環(huán)境,從而改善溝通能力[26]。
ASD 的高發(fā)病率揭示了選擇有效治療方法的必要性[10]。PRT 對ASD 患兒康復治療的效果主要表現(xiàn)在改善患兒一般社會交往能力和言語溝通能力[27]。PRT 具體措施包括多重線索的提示、共同注意力、輪流與示范、立即強化、穿插新舊技能、提供選擇、自然強化以及強化嘗試共八個方面[28],強調(diào)動機的激發(fā)和家庭的參與,包括動機、對多重線索的反應、自我發(fā)起與自我管理四大關鍵領域[29]。PRT 通過結合操作性學習條件、激勵性教學策略和患兒驅(qū)動的方法[30],促進ASD 患兒的康復,提高其在自然融合環(huán)境中的生活質(zhì)量[23]。Rezaei等[31]研究表明,單用藥物治療可能對減少ASD 患兒的言語交流障礙和社會問題的效果欠佳,但結合PRT 則有助于改善ASD患兒的言語溝通能力,提高社交技能。
綜上所述,PRT 技術有助于改善ASD 患兒言語溝通能力和一般社會交往缺陷的核心癥狀。本研究局限性:①納入的文獻較少,原始研究樣本量較小,且無法提供足夠的數(shù)據(jù),影響檢驗效能;②納入的文獻存在潛在的偏倚風險,可能影響結果的可靠性;③納入文獻中,PRT 干預時間為8~24 周,干預頻率和干預時間存在差異。受上述局限性的影響,未來需要開展更多大樣本多中心的高質(zhì)量研究,進一步驗證PRT的實際效果。