樊越波

孤獨癥譜系障礙(autism spectrum disorders,ASD)是一類發(fā)育性疾病群，患病率超過1%[1]，男女比約為6～9∶1，病因未明，與遺傳因素相關性高。患者主要表現(xiàn)為社交溝通障礙，即不善于與人溝通，難以建立正常的社交關系，語言發(fā)育遲緩，肢體語言單調(diào)；此外還表現(xiàn)出異常行為，如反復玩手、喜歡開關燈等刻板行為，過分沉迷于不尋常的興趣，還可能存在自言自語、說廣告語言、鸚鵡學舌等異常語言行為。目前該病尚缺乏特效藥物，主要以康復、心理干預和特殊教育干預為主。ASD已經(jīng)成為全球性的公共衛(wèi)生問題。

自1943年Leo Kanner首次報道孤獨癥以來，人們一直致力于ASD的治療研究。大致可分為4個階段：①20世紀60年代以前：對ASD的了解不足，被認為是“不治之癥”；②20世紀60～80年代：應用行為分析療法(Applied Behavioral Analysis,ABA)以及結(jié)構(gòu)化教學等方法出現(xiàn)，使有效治療ASD成為可能；③20世紀80年代末～21世紀初期：對ASD的認識逐漸加深，各種干預新方法不斷涌現(xiàn)；④近5年：國外已不再熱衷于新方法的開發(fā)，而進入循證研究階段，開始探索融合各種方法的綜合干預模式。本文就近年來各康復治療方法的研究新進展進行綜述。

1 行為治療

Lovvas倡導的ABA被認為是最有效的干預方法之一，其核心方法為分解式回合操作訓練(Discrete Trial Training,DTT)。這一方法強調(diào)兩個方面：①分解，即將需要訓練的適應性行為分解至兒童能掌握的具體動作細節(jié)，最后將這些動作細節(jié)用正向或反向連鎖的方式串起來，形成有功能的適應性行為；②回合式，將訓練根據(jù)指令、反應、強化、輔助、停頓5元素形成獨立的回合進行訓練。Peters-Scheffer等所做的Meta分析顯示，ABA在適應性行為、語言以及智商(IQ)的提升上效果顯著，但在社交溝通能力以及日常生活技能的提升上尚有爭議[2]。Reichow也報道，早期的行為干預對適應性行為以及IQ的提升呈現(xiàn)正性效應[3]。

ABA需要在盡可能少干擾的環(huán)境中訓練，難以在自然情景中開展。不少學者在ABA基礎上提出“自然環(huán)境行為訓練法”，其中較有代表的是正向行為支持法(Positive Behavioral Support,PBS)、關鍵性技能訓練法(Pivotal Response Treatment,PRT)以及相互模仿訓練(Reciprocal Imitation Therapy,RIT)。這些方法與DTT最大的不同之處在于目標行為并非在預先設置好的課程中呈現(xiàn)，而是在自然情景中強化目標行為。然而這些方法尚缺乏更多的證據(jù)證實其有效性。

近些年來，關于PBS、PRT、RIT是否為與ABA不同的、獨立的方法體系爭論不休。許多研究者過分強調(diào)這些方法與其他方法的不同。Weiss等認為，它們的基本原理來自于ABA，可以統(tǒng)稱為“現(xiàn)代ABA”；其強調(diào)的“自然教法”能增加兒童自發(fā)產(chǎn)生適應行為的概率，彌補DTT難以增強兒童“啟動適應行為”的缺陷[4]。因此，有效合理地使用以上行為治療手段才是關鍵。

2 結(jié)構(gòu)化教學

結(jié)構(gòu)化教學是Schopler等于20世紀60年代起開展的TEACCH研究項目中的核心方法。它利用ASD兒童視覺學習優(yōu)勢，有針對性地使用視覺策略，安排清晰的環(huán)境分區(qū)，制定適合的時間流程表，構(gòu)建個人工作系統(tǒng)，重視培養(yǎng)孩子的常規(guī)意識，以達到時間、空間、工作以及教具的結(jié)構(gòu)化。有研究顯示，結(jié)構(gòu)化教學對改善兒童認知、模仿能力，提升適應性行為，培養(yǎng)獨立性有顯著作用，但對社交溝通能力的提升尚有爭議。曾有研究質(zhì)疑結(jié)構(gòu)化教學過多利用視覺策略，可能會影響ASD兒童語言的發(fā)展。但近些年的研究發(fā)現(xiàn)，結(jié)構(gòu)化教學非但對語言的發(fā)展沒有阻礙，反而有一定的正向效應。

最近有學者根據(jù)結(jié)構(gòu)化教學發(fā)展了一套針對成人ASD的結(jié)構(gòu)化教學方法，稱為PAMS(法語Programme Autisme Méthode Structurée，即“孤獨癥結(jié)構(gòu)化教學法”的簡稱)[5]，在ASD成人居住處做特殊的環(huán)境改造，大量使用視覺策略，提前告知每天的生活事件，融入社交訓練，結(jié)果顯示，成人ASD患者行為問題顯著減少，社交退縮減輕。

3 社交訓練

社交缺陷是ASD兒童的核心缺陷，由于ABA及結(jié)構(gòu)化教學在提升ASD兒童社交能力上存在局限，在20世紀90年代起興起了一股對ASD進行社交干預研究的熱潮。目前的社交訓練方法可大致分為以改善靜態(tài)社交為主與以改善動態(tài)社交為主兩類。所謂靜態(tài)社交又稱工具性社交，如結(jié)賬、打招呼等，具有高度的可預測性；動態(tài)性社交又稱自主分享性社交，互動雙方不嚴格遵循一定的模式，而是努力進行情感調(diào)控以維持互動，可預測性低，充滿變化，需根據(jù)對方的反應做出調(diào)整。目前認為，對社交主動但異常型ASD，宜以靜態(tài)社交訓練為主；對社交被動型ASD，宜采用靜態(tài)和動態(tài)社交訓練相結(jié)合的方式；而社交冷漠型則宜采用動態(tài)社交訓練。

3.1 靜態(tài)社交訓練 靜態(tài)性社交訓練的目的在于改善社交技巧，最有代表性的方法是社交故事。社交故事是Caral Gray于1991年提出的干預方法，主要是將需要訓練的內(nèi)容以第一人稱、特殊句型(描述句、控制句、透視句、指示句等)編寫成故事。社交故事以往被認為在改善兒童的靜態(tài)社交系統(tǒng)上有良好的效果，但Kokina等所做的Meta分析顯示，社交故事療效的質(zhì)疑度較低，但改善兒童的不良行為比改善社交技巧效果更好[6]。

3.2 動態(tài)社交訓練 動態(tài)社交訓練主要以提升社交欲望為主，其中發(fā)展-個體差異-人際關系法(Developmental,Individual-Difference,Relationship-based Approach,DIR)、人際關系發(fā)展干預(Relationship Development Intervention,RDI)、發(fā)育性社交語用模式(Developmental Social-Pragmatic Model,DSP)、“孩子站起來”項目(Sonrise Programm,SRP)、情緒調(diào)整與人際交往訓練法等屬于此類。這類方法通過不同的方式試圖誘導兒童社交的自主性，并在社交中相互分享，學習社交技巧，進行相互間情感調(diào)控。其中最有代表性是DIR。

DIR是Greenspan等發(fā)展的以“地板時間”(floor time)為核心方法的干預體系，強調(diào)跟隨兒童的指引，利用兒童的興趣與兒童建立溝通圈。Pajareya等研究發(fā)現(xiàn)，DIR能提升情感分享能力以及社交欲望[7]。但也有研究發(fā)現(xiàn)，僅有58%的兒童能從地板時間的方法中獲益。

動態(tài)社交訓練的方法雖多，但整體而言缺乏嚴格的循證分析，尚難以確定其效果。

4 語言訓練

ASD兒童的語言訓練除了常規(guī)的語言前訓練以及構(gòu)音訓練外，Wan等還專為輔助ASD兒童發(fā)音，開發(fā)了聽覺-運動計劃訓練(Auditory-Motor Mapping Training,AMMT)，期望通過將歌聲(音調(diào))與動作活動聯(lián)系在一起，加強孤獨癥兒童大腦神經(jīng)區(qū)域間的連接，促使語言的輸出，促進ASD兒童發(fā)聲[8]。但此方法仍在試驗階段。

臺灣曹純瓊等受Vygotsky鷹架理論的影響，并以Woods等人的鷹架學習為理論架構(gòu)，提出了ASD鷹架式語言教育方法，旨在通過利用視覺輔助(語意圖、語句卡以及情景相片或卡片等)以及語言輔助(五元素提問模式)的方式，達到改善語言表達應用能力以及內(nèi)在語言思維能力[9]。但尚缺乏大樣本的對照試驗證實其效果。

由于ASD兒童近30%語言功能不佳，甚至無功能性語言，因此替代性輔助溝通方式得到廣泛應用。其中由Andy Bondy等發(fā)展的圖片交換溝通系統(tǒng)(Picture Exchange Communication System,PECS)相比單純的圖片溝通或手勢溝通，結(jié)合了行為策略，操作性強，效果更為顯著。Flippin等Meta分析顯示，PECS促進溝通的作用顯著，對于語言的影響有爭議，但大多數(shù)研究均未報道對語言發(fā)展存在負性影響[10]。Ganz等也認為PECS是一種非常有前途的方法，尤其在促進溝通效果上[11]。

5 高級認知功能訓練

高級認知功能訓練是以孤獨癥認知缺陷為理論基礎發(fā)展出的訓練方法，被認為有望改變ASD兒童的認知神經(jīng)功能缺陷，是未來干預發(fā)展的重要趨勢。

5.1 心智解讀能力訓練 Barnon-Cohen于1985年提出ASD兒童存在心智解讀能力缺陷，后續(xù)的研究證實了此觀點。最初依據(jù)Barnon-Cohen理論發(fā)展的以初級錯誤信念為主的心智解讀能力訓練，雖然訓練后兒童能通過測試，但卻難以將其運用到實際生活中，日常生活改善效果并不顯著[12]。后續(xù)的研究中增加了情緒識別、互聯(lián)注意、假想游戲、次級錯誤信念、尷尬情景認知等訓練內(nèi)容，形成了較為完善的心智解讀能力訓練體系。但仍舊需要更多的研究證實其效果。

5.2 執(zhí)行功能訓練 1978年Damasio和Maurer提出了ASD兒童執(zhí)行功能障礙理論，后續(xù)的研究也證實了這一點。學者逐漸發(fā)展了以工作記憶、抑制功能、思維轉(zhuǎn)換能力、計劃能力為主的訓練系統(tǒng)。其中與社會性情感有關的訓練稱為熱執(zhí)行功能訓練，與非情感性任務有關的稱為冷執(zhí)行功能訓練。執(zhí)行功能訓練效果目前仍需更多的研究證實其效果[13]。然而不管是心智解讀能力還是執(zhí)行功能訓練，都需要兒童具備一定的語言認知能力，尚無法泛化至較低功能的兒童。

6 其他訓練

感覺統(tǒng)合訓練(sensory integration training,SIT)雖然得到了廣泛應用，但效果頗有爭議。有報道認為SIT能增加兒童對周圍環(huán)境的興趣、改善手眼協(xié)調(diào)能力以及感覺信息的處理能力[14]。Lang等系統(tǒng)綜述認為，SIT的訓練效果存在疑問[15]，在實際工作中更傾向于利用感覺統(tǒng)合訓練有趣的器材和活動，融入社交及語言的訓練。

聽覺統(tǒng)合訓練(auditory integration training,AIT)是一種特殊的感覺統(tǒng)合訓練，利用神經(jīng)系統(tǒng)側(cè)支抑制原理，改善兒童對某些頻率的聲音過度敏感或者遲緩。然而，后續(xù)的研究卻意外地發(fā)現(xiàn)AIT在異常行為改善上效果顯著，甚至優(yōu)于對聽覺信息的改善，原因尚不明確。Sinha等做的Meta分析顯示，AIT的效果存在較大的疑問[16]。

丹佛模式(Denver Model)是Rogers所發(fā)展的、以皮亞杰認知理論及行為治療為基礎的認知訓練方法。近期Rogers與Dowson等進一步發(fā)展了早期丹佛模式(The Early Start Denver Model)，在一定程度上結(jié)合了ABA、認知訓練理論以及地板時間的方法。Dowson等發(fā)現(xiàn)此模型在IQ、語言理解以及適應性行為上顯現(xiàn)了良好的效果[17]。

米勒方法是由Miller夫婦于1965開始研發(fā)的一種方法，強調(diào)利用軀體的運動來促進認知。但近年的研究認為此方法缺乏有效的驗證，且評估系統(tǒng)過于主觀。有待進一步研究。

其他如音樂、藝術、高壓氧等康復治療方法都缺乏有效證據(jù)，仍需深入研究。

7 綜合干預模式

綜合干預模式的探討是近幾年的熱門課題。綜合干預并非簡單地將各種方法隨意組合，而是科學、有效地結(jié)合各種方法。

目前關于綜合干預模式存在兩種思路。一種思路是多維度綜合干預模式，也可理解為分層次、分階段綜合干預模式，即根據(jù)不同兒童、在不同時間段，循序漸進地針對性使用若干種不同方法。這種干預思路得到了廣泛認可，但在具體的實施上還缺乏統(tǒng)一的操作指南。

另一種思路是以某種缺陷為突破口，將各種方法有機組合，最有代表性的是社會交流-情緒調(diào)節(jié)-交往支持模式(Social Communication/Emotional Regulation/Transactional Support Model,SCERTS)。SCERTS是一套以社交、情感調(diào)控為主線，評估兒童所處的社交、情感發(fā)展階段，根據(jù)評估結(jié)果，將多種方法整合的綜合訓練模式。

8 小結(jié)

隨著對ASD研究的深入以及觀念的更新，國外的研究方向逐漸從對治療方法的開發(fā)轉(zhuǎn)向?qū)Ω鞣椒ǖ男Ч?、應用范圍的研究，從單一方法的研究轉(zhuǎn)向整合研究。目前我國仍處在ABA、結(jié)構(gòu)化教育等單一方法引入及使用階段，部分康復機構(gòu)也使用多種方法干預，但在方法的整合上缺乏規(guī)范性與系統(tǒng)性。未來我們需要引入更多國外先進技術，并將其本土化，通過循證手段，建立適合中國國情的分階段、分層次綜合性干預體系。

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