任 杰，張麗麗，李紅瑜，張 帆，趙麗榮

（吉林大學(xué)第一醫(yī)院二部 電診科，吉林 長春130031）

1 病例資料

患者女，52歲，因雙側(cè)頰部腫脹伴口干、眼干及下頜活動(dòng)障礙3月余就診于我院耳鼻喉頭頸外科。查體：雙側(cè)腮腺區(qū)體積增大，質(zhì)地中等，與周圍組織分界不清，表面光滑，與皮膚無粘連，無紅腫、疼痛及壓痛，活動(dòng)度尚可。超聲顯示：雙側(cè)腮腺形態(tài)飽滿，腺體實(shí)質(zhì)回聲不均勻減低，可見彌漫分布囊泡樣結(jié)構(gòu)，呈“蜂窩狀”（圖1），CDFI：其內(nèi)可見散在點(diǎn)狀血流信號(hào)（圖2）。雙側(cè)腮腺內(nèi)及腮腺旁可見多個(gè)橢圓形低回聲，其內(nèi)可見正常淋巴結(jié)門結(jié)構(gòu)。超聲提示：①雙側(cè)腮腺改變（考慮彌漫型涎腺良性淋巴上皮?。陔p側(cè)腮腺內(nèi)及腮腺旁淋巴結(jié)腫大（考慮反應(yīng)性增生）?；颊咦≡盒惺中g(shù)治療。病理結(jié)果為：①涎腺良性淋巴上皮?、谌倥粤馨徒Y(jié)反應(yīng)性增生。

2 討論

涎腺良性淋巴上皮?。╨ymphoepithelial lesions）也稱Mikulicz病，由 Mikulicz首次報(bào)道［1］，以涎腺腺體被淋巴細(xì)胞侵潤、破壞甚至替代為主要特征。本病較少見，患者多為50歲以上女性，主要發(fā)生于腮腺，其次為頜下腺與舌下腺，很少發(fā)生于小涎腺［1］，是一種自身免疫相關(guān)性疾病，其致病因素涉及多個(gè)方面，主要有遺傳因素、性激素、免疫因素及病毒感染等。本病的主要病理改變?yōu)榱馨图?xì)胞增生、腺體實(shí)質(zhì)萎縮以及淋巴細(xì)胞內(nèi)廣泛存在上皮－肌上皮島［2］。根據(jù)病變程度不同，本病分為單結(jié)節(jié)型良性淋巴上皮病、多結(jié)節(jié)型良性淋巴上皮病以及彌漫型良性淋巴上皮病三種類型。彌漫型涎腺良性淋巴上皮病的臨床表現(xiàn)多為相應(yīng)涎腺區(qū)進(jìn)行性、無痛性腫大，可伴有輕微的口眼干燥，甚至可能出現(xiàn)味覺改變。超聲表現(xiàn)為涎腺腺體實(shí)質(zhì)彌漫性回聲減低，分布不均勻，正常腺體回聲減少或消失，彌漫分布不規(guī)則囊泡樣回聲，呈“蜂窩狀”，CDFI顯示其內(nèi)可見散在點(diǎn)狀血流信號(hào)。涎腺良性淋巴上皮病具有惡變可能［3］，一旦確診需行手術(shù)治療，且在術(shù)中行快速冰凍切片病理檢查，以指導(dǎo)術(shù)式。

圖1 灰階超聲顯示腮腺腺體實(shí)質(zhì)回聲不均勻減低，可見彌漫分布囊泡樣結(jié)構(gòu)，呈“蜂窩狀”改變。

圖2 彩色多普勒超聲顯示腮腺內(nèi)散在點(diǎn)狀血流信號(hào)呈隨機(jī)分布。

因臨床表現(xiàn)無特異性，彌漫性涎腺良性淋巴上皮病需與以下涎腺彌漫性疾病進(jìn)行鑒別：①彌漫型慢性硬化性涎腺炎，是一種由唾液內(nèi)電解質(zhì)成分異常引起的慢性淋巴細(xì)胞浸潤的炎癥性疾病，表現(xiàn)為腺體對(duì)稱性腫大，質(zhì)地硬。超聲除表現(xiàn)為腺體回聲彌漫性減低、不均勻外，還可見散在分布的小結(jié)節(jié)，呈結(jié)節(jié)感，部分患者伴有涎石癥時(shí)可見導(dǎo)管內(nèi)強(qiáng)回聲，此時(shí)可有疼痛、觸壓痛等臨床表現(xiàn)。CDFI則顯示病變內(nèi)部血流信號(hào)明顯增多［4］。②慢性涎腺炎，主要病理改變?yōu)榱馨图?xì)胞浸潤，形成淋巴濾泡，以及導(dǎo)管擴(kuò)張及腺泡萎縮，超聲表現(xiàn)為腺體內(nèi)散在分布的大小不等的低回聲區(qū)，CDFI顯示可見散在血流信號(hào)，與彌漫性涎腺淋巴上皮病病理改變及超聲圖像均相似，極易誤診。慢性涎腺炎癥多有間斷性、反復(fù)發(fā)作的相應(yīng)腺體區(qū)腫脹、疼痛病史，結(jié)合病史可幫助鑒別診斷［4］。③涎腺惡性淋巴上皮病，發(fā)生原因及機(jī)制不明，多數(shù)學(xué)者認(rèn)為是由良性淋巴上皮病惡變所致，超聲表現(xiàn)為多個(gè)較大囊泡樣結(jié)構(gòu)，可相互融合，結(jié)構(gòu)紊亂，囊泡結(jié)構(gòu)內(nèi)壁不光滑，CDFI顯示血流信號(hào)增多［5］，但明確診斷需結(jié)合病理結(jié)果。

本病較少見且臨床表現(xiàn)特異性低，易誤診。其超聲表現(xiàn)具有一定特異性，可作為首選輔助檢查手段，但最終確診還需依靠病理檢查。

［1］Godwin J T.Benign lymphoepithelial lesion of the parotid gland.（Adenolymphoma，chronic inflammation，lymphoepithelioma，lymphocytic tumor，mikulicz disease）Report of eleven cases［J］.Cancer，1952，5（6）：1089.

［2］Ma Q，Song H.Diagnosis and management of lymphoepithelial lesion of the parotid gland［J］.Rheumatology international，2011，31（7）：959.

［3］Kanjanavirojkul N，Kularbkaew C，Yutanawiboonchai W.Fine Needle Aspiration in a Malignant Lymphoepithelial Lesion［J］.Acta cytologica，2011，52（3）：369.

［4］周永昌，郭萬學(xué)，燕 山等 .超聲醫(yī)學(xué)（第六版）.北京：人民軍醫(yī)出版社，2011，11：206－213.

［5］Yasumoto M，Yoshimura R，Sunaba K，et al.Sonographic appearances of malignant lymphoma of the salivary glands［J］.Journal of clinical ultrasound，2001，29（9）：491.