朱冬梅，羅 燕，李 艷，馬果豐

（1.四川大學(xué)華西醫(yī)院超聲科，四川 成都 610041；2.南充市中心醫(yī)院超聲科·川北醫(yī)學(xué)院第二臨床醫(yī)學(xué)院，四川 南充 637000）

睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤（Leydig cell tumor，LCT）又稱(chēng)Leydig細(xì)胞瘤，屬于性索／性腺間質(zhì)腫瘤中的一種，是較為罕見(jiàn)的睪丸非生殖細(xì)胞良性腫瘤，約占睪丸腫瘤的1%～3%，部分可發(fā)生在精索、腎上腺等睪丸外組織。其中約3%雙側(cè)發(fā)病，可發(fā)生于任何年齡，成年患者多見(jiàn)。少數(shù)有一定惡性變的可能。我院收治1例睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤，術(shù)前進(jìn)行超聲造影檢查，現(xiàn)就其超聲造影表現(xiàn)特征及診治經(jīng)過(guò)與結(jié)局報(bào)告于下。

1 資料與方法

1.1 臨床資料 患者男，19歲，因“右側(cè)陰囊無(wú)痛性腫大半年”來(lái)我院就診，查體：患者身高、體重發(fā)育正常，無(wú)男性乳腺發(fā)育，陰莖可，陰毛分布正常，左側(cè)陰囊大小正常，右側(cè)陰囊增大，右側(cè)陰囊外上方可見(jiàn)一液性包塊，大小約6.0cm×3.5cm，透光試驗(yàn)（＋），包塊不可回納，不隨體位及活動(dòng)變化，無(wú)壓痛，無(wú)發(fā)熱腹痛、肉眼血尿、膿尿，無(wú)尿頻尿急。實(shí)驗(yàn)室檢查：甲胎球蛋白（AFP）、絨毛膜促性腺激素β亞單位（β－HCG）、乳酸脫氫酶（LDH）等腫瘤標(biāo)志物未見(jiàn)異常。性激素檢測(cè)未見(jiàn)異常。血鉀、血鈣、血鈉等血生化指標(biāo)未見(jiàn)異常。

1.2 儀器與方法 用美國(guó)GE公司生產(chǎn)的LOGIQ E9型高檔彩色多普勒超聲檢查儀 探頭頻率6～9MHz及9～15MHz。超聲造影劑選用意大利Bracco公司生產(chǎn)的聲諾維（六氟化硫微泡）?；颊哐雠P，陰莖朝向腹部，充分暴露陰囊便于掃查。二維及彩色多普勒超聲測(cè)量并記錄腫瘤形態(tài)、大小、邊界、回聲、血流特點(diǎn)、有無(wú)液化及鈣化。經(jīng)患者知情同意后行超聲造影檢查，肘靜脈快速推注2.4ml聲諾維并同時(shí)開(kāi)始計(jì)時(shí)，保存實(shí)時(shí)動(dòng)態(tài)增強(qiáng)過(guò)程的視頻錄像約3分鐘，觀察其增強(qiáng)及消退時(shí)間、增強(qiáng)強(qiáng)度及增強(qiáng)模式，并應(yīng)用時(shí)間－強(qiáng)度曲線分析軟件對(duì)其增強(qiáng)過(guò)程進(jìn)行定量分析。

2 結(jié)果

2.1 超聲檢查 右側(cè)睪丸大小約6.4cm×4.0cm×3.8cm，其內(nèi)可見(jiàn)大小約4.9cm×3.0cm×3.3cm的弱回聲團(tuán)，邊界清楚，形態(tài)規(guī)則，內(nèi)部回聲尚均勻，團(tuán)塊內(nèi)部及周邊血流信號(hào)極為豐富，Vmax：15cm／s，RI：0.49。右側(cè)附睪顯示不清。右側(cè)睪丸周?chē)?jiàn)少量液性暗區(qū)，前后深約4.5cm（見(jiàn)圖1）。左側(cè)睪丸、附睪未見(jiàn)異常。雙側(cè)腎上腺區(qū)未見(jiàn)異常。超聲造影（肘靜脈推注六氟化硫微泡2.4ml）：右側(cè)睪丸內(nèi)弱回聲團(tuán)約15秒開(kāi)始增強(qiáng)，21秒達(dá)峰，呈向心性高增強(qiáng)，增強(qiáng)欠均勻（見(jiàn)圖2）。周邊可見(jiàn)不連續(xù)增強(qiáng)環(huán)，中心可見(jiàn)少許無(wú)增強(qiáng)區(qū)，增強(qiáng)后團(tuán)塊大小無(wú)明顯變化，消退慢、不均勻，超聲診斷：右側(cè)睪丸實(shí)質(zhì)性占位性病變 結(jié)合超聲造影不排除惡性腫瘤可能。右側(cè)睪丸鞘膜積液。右側(cè)附睪顯示不清。CT檢查 提示右側(cè)睪丸實(shí)性占位，考慮精原細(xì)胞瘤伴精索靜脈受侵。未見(jiàn)明顯腹膜后及腎蒂淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移。

2.2 手術(shù)與病理結(jié)果 患者行硬膜外麻醉下右側(cè)陰囊探查術(shù)＋右側(cè)睪丸根治性切除術(shù)。術(shù)中見(jiàn)：右側(cè)睪丸鞘膜積液，液清亮，右側(cè)睪丸腫大，大小約6.5cm×6.5cm，其內(nèi)見(jiàn)大小約5.0cm×5.0cm的黃色脂肪樣腫塊組織，質(zhì)地柔軟，邊界清楚，術(shù)中冰凍切片考慮性索來(lái)源腫瘤，性質(zhì)難定。經(jīng)與患者及家屬商議，予行右側(cè)睪丸根治性切除術(shù)。術(shù)后石蠟切片及免疫組化病理診斷為：右側(cè)睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤（見(jiàn)圖3）。術(shù)后隨訪半年未見(jiàn)復(fù)發(fā)。

圖1 睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤超聲圖像Figure 1 Leydig cell tumors

圖2 睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤超聲造影Figure 2 CEUS

圖3 睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤光鏡圖像Figure 3 Optical microscope

2.3 超聲診斷結(jié)果評(píng)價(jià) 目前超聲造影診斷睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤的報(bào)道甚少，尚處于經(jīng)驗(yàn)積累階段。本例睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤超聲造影表現(xiàn)為腫瘤增強(qiáng)及消退不均勻，周?chē)梢?jiàn)不連續(xù)增強(qiáng)環(huán)，中心可見(jiàn)不規(guī)則無(wú)增強(qiáng)區(qū)，與惡性腫瘤難以鑒別。實(shí)驗(yàn)室輔助檢查未見(jiàn)陽(yáng)性發(fā)現(xiàn)。確診仍需依賴(lài)病理組織學(xué)檢查。

3 討論

3.1 病理 睪丸腫瘤按組織發(fā)生可分為五大類(lèi)：即胚細(xì)胞瘤、性索間質(zhì)瘤、混合性胚細(xì)胞性索間質(zhì)瘤、睪丸非特異組織原發(fā)瘤和轉(zhuǎn)移瘤。其中性索間質(zhì)腫瘤主要包括間質(zhì)細(xì)胞瘤、支柱細(xì)胞瘤、粒層細(xì)胞瘤等。睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤（Leydig cell tumor or LCT）較為罕見(jiàn)，最早由Sacchi描述，約占睪丸腫瘤的1%～3%［1］。其中約3%病例雙側(cè)發(fā)病，惡變可能性約10%～20%，尤其是年齡較大的患者。極少數(shù)患者可見(jiàn)同時(shí)或先后在對(duì)側(cè)睪丸長(zhǎng)有胚細(xì)胞瘤。也可以發(fā)生在睪丸外。間質(zhì)細(xì)胞瘤常見(jiàn)于成年患者，小兒及隱睪患者亦可發(fā)病。由于間質(zhì)細(xì)胞具有分泌睪酮等性激素功能，成年患者常出現(xiàn)男性乳腺發(fā)育、性欲低下、陽(yáng)痿等臨床表現(xiàn)，小兒患者常呈現(xiàn)第二性征發(fā)育、性早熟等癥狀［3～6］。腫瘤摘除后這些癥狀常消失。病理特征：肉眼觀，瘤體較小，平均直徑約3.0cm，實(shí)性結(jié)節(jié)，棕黃色，邊界清楚。鏡下觀察以瘤細(xì)胞大嗜酸性、輪廓清楚為特征，胞漿伊紅深染，偶爾透明，核圓或卵圓形，偶有核溝，一些瘤細(xì)胞呈漿細(xì)胞樣構(gòu)型。有時(shí)在胞漿內(nèi)可見(jiàn)脂褐素和長(zhǎng)梭形Reinke結(jié)晶。瘤細(xì)胞呈大塊實(shí)體團(tuán)塊排列，亦可呈小梁狀和假濾泡型，偶呈骨或脂肪組織化生。而惡性Leydig細(xì)胞瘤發(fā)生于成人，常無(wú)內(nèi)分泌癥狀，腫塊較大，平均直徑約7.5cm，常呈壞死、浸潤(rùn)血管、核異型、核分裂象多和脂褐素缺乏等變化。

3.2 影像學(xué)診斷 文獻(xiàn)報(bào)道超聲造影在診斷睪丸惡性腫瘤的符合率為87.5%，良性腫瘤的診斷符合率為90.9%，符合率較常規(guī)超聲有明顯提高，說(shuō)明超聲造影在診斷睪丸良惡性腫瘤的應(yīng)用上有明顯的鑒別診斷價(jià)值［9，10］。由于睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤本身發(fā)病率低，有關(guān)睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤超聲造影表現(xiàn)的病例報(bào)告極少，缺乏對(duì)此類(lèi)疾病的超聲診斷經(jīng)驗(yàn)，因此容易被誤診為較為常見(jiàn)的睪丸精原細(xì)胞瘤、淋巴瘤等睪丸惡性腫瘤。睪丸精原細(xì)胞瘤，多見(jiàn)于成年人，臨床多以無(wú)痛性睪丸腫大來(lái)就診，β－HCG指標(biāo)多數(shù)超過(guò)正常范圍。超聲顯示睪丸增大，腫塊形態(tài)多不規(guī)則，其中外生型腫塊向外突出，和睪丸共用同一被膜，呈雙球征，瘤體回聲與腫塊大小有關(guān)，較小時(shí)表現(xiàn)為細(xì)密均勻的低回聲，與睪丸實(shí)質(zhì)分界清晰，腫塊較大時(shí)回聲則較為雜亂，可見(jiàn)條索狀高回聲，與睪丸實(shí)質(zhì)分界欠清腫瘤內(nèi)部及邊緣血流信號(hào)極豐富，但無(wú)紅腫熱痛等睪丸炎性反應(yīng)表現(xiàn)。睪丸淋巴瘤多見(jiàn)于＞50歲患者，常累及雙側(cè)睪丸，與睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤比較，病灶呈明顯更低回聲，分布均勻，病灶內(nèi)極少出現(xiàn)鈣化［11］，內(nèi)部血流信號(hào)更豐富，且與病灶的大小無(wú)相關(guān)。

3.3 治療 外科手術(shù)切除是治療睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤的唯一有效治療方法。約1／10病例可發(fā)生轉(zhuǎn)移，最常見(jiàn)的轉(zhuǎn)移部位是腹膜后及腹股溝淋巴結(jié)，其次是肺、肝和骨骼的轉(zhuǎn)移。放射治療對(duì)腫瘤轉(zhuǎn)移的治療作用非常有限，僅僅能緩解骨轉(zhuǎn)移的疼痛癥狀，迄今為止也沒(méi)有發(fā)現(xiàn)對(duì)睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤有確切療效的化療藥物。

4 結(jié)論

對(duì)于睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤這類(lèi)良、惡性并存的非生殖細(xì)胞腫瘤，臨床特征不典型，術(shù)前診斷較為困難。超聲造影可方便、快捷、無(wú)輻射、敏感性及特異性明顯高于常規(guī)超聲檢查手段，可為臨床提供客觀、準(zhǔn)確的輔助檢查依據(jù)，但對(duì)于良、惡性睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤的不同超聲造影增強(qiáng)特點(diǎn)有待于更多的病例積累。

［1］Kim I，Young RH，Scully RE，Leydig cell tumors of the tests.A cliniccopathological analysis of 40cases and review of the literature［J］.Am J Surg Pathol，1985，9（3）：177－192.

［2］Mati W，Lam G Dahl C，et al.Leydig cell tumour－a rare testicular tumor［J］.Int Urol Nephrol，2002，33（1）：103－105.

［3］白人駒，張?jiān)仆?，馮敢生，等.內(nèi)分泌疾病影像學(xué)診斷［M］.第1版.北京：人民衛(wèi)生出版社，2003：342－343.

［4］顧方六.現(xiàn)代泌尿腫瘤外科學(xué)［M］.第1版.北京：科學(xué)出版社，2003：293－295.

［5］劉彤華.診斷病理學(xué)［M］.第12版.北京：人民衛(wèi)生出版社，2006：463－464.

［6］Loeser A，Vergho DC，Katzenberger T，et al.Testis－sparing surgery versus radical orchiectomy in patients with Leydig cell tumors［J］.Urology，2009，74（2）：370－372.

［7］Valenti S，Guido R，F(xiàn)azzuoli L，et al.Decreased steroido genesis and cAMP production in vitro by leydig cells isolated from rats made hypothyroid during adulthood［J］.Int J Androl，1997，20（5）：279－286.

［8］Pollock WJ，McConnell CF，Hilton C，et al.Virilizing Leydig cell adenoma of adrenal gland［J］.Am Surg Pathol，1986，10（3）：816－822.

［9］陳 琴，周 青，周 果，等.睪丸附睪腫塊超聲造影表現(xiàn)及定量分析的初步研究［J］.中華超聲影像學(xué)雜志，2012，21（3）：240－243.

［10］李忱瑞，郝玉芝.睪丸腫瘤的超聲診斷［J］.實(shí)用腫瘤雜志，2000，15（1）：28－30.

［11］毛軍梁，潘 昊，李忠孝，等.雙側(cè)原發(fā)性睪丸淋巴瘤1例報(bào)告［J］.實(shí)用腫瘤雜志，2011，26（5）：539－540.