香鈺婷　彭超　陳醒　周應(yīng)芳

輸卵管系膜囊腫(Paraovarian cyst)又稱為卵巢冠囊腫、闊韌帶囊腫，是一種女性常見的非贅生性囊腫，發(fā)生于子宮闊韌帶內(nèi)、輸卵管與卵巢及卵巢固有韌帶之間(即輸卵管系膜)。該病多見于育齡期女性，在所有附件囊腫中約占10%[1]。

輸卵管系膜囊腫是一種常見的婦科疾病，但巨大囊腫者罕見，目前國內(nèi)外以個案報道為主[2,3]，少有系列病例分析?，F(xiàn)將北京大學(xué)第一醫(yī)院手術(shù)治療的34例巨大輸卵管系膜囊腫(≥100 mm)患者的臨床特點總結(jié)報道如下。

對象與方法

1.對象：2007年9月—2015年12月于北京大學(xué)第一醫(yī)院行手術(shù)治療，術(shù)前超聲提示盆腔或附件囊腫≥100 mm，并經(jīng)術(shù)中所見及術(shù)后病理證實為輸卵管系膜囊腫的患者共34例?；颊吣挲g11～69歲，平均(35.2±16.2)歲。已絕經(jīng)6例，其余28例中，71.4%(20/28)的患者月經(jīng)規(guī)律，28.6%(8/28)的患者月經(jīng)不規(guī)律。8例患者合并內(nèi)科疾病，6例有盆腹腔手術(shù)史。18例患者已婚或未婚有性生活，其中77.8%(14/18)的患者已生育。

2.方法：收集患者臨床資料進(jìn)行回顧性分析。調(diào)查內(nèi)容包括：年齡、月經(jīng)婚育史、既往史、囊腫大小(以超聲測量的囊腫最大直徑表示)、臨床表現(xiàn)、輔助檢查、手術(shù)情況、術(shù)后病理、術(shù)后恢復(fù)情況等。

結(jié)果

1.臨床表現(xiàn)：34例患者中有2例因急性下腹痛急診入院，其余均為平診。47.1%(16/34)的患者無明顯不適，于婦科體檢時偶然發(fā)現(xiàn)。52.9%(18/34)的患者因腹痛、腹脹等不適就診：其中6例出現(xiàn)下腹痛，3例為急性下腹痛或腹痛急性加重，均于術(shù)中發(fā)現(xiàn)囊腫蒂扭轉(zhuǎn)，另3例為慢性下腹痛，程度輕；4例出現(xiàn)腹脹、腹圍增大，其中2例伴有憋氣、納差等壓迫癥狀。另有8例因月經(jīng)不規(guī)律或不孕癥就診。查體均可觸及盆腔巨大囊腫，無明顯壓痛。

2.術(shù)前檢查：術(shù)前超聲檢查顯示，所有患者囊腫直徑100～300 mm，平均(158.0±54.5)mm。巨大囊腫位于左側(cè)15例，右側(cè)19例，平均直徑分別為(171.8±68.3)mm、(147.2±39.3)mm，兩者差異無統(tǒng)計學(xué)意義(P>0.05)。超聲影像多表現(xiàn)為附件區(qū)或子宮前后方形態(tài)規(guī)則、壁薄光滑的純囊性回聲，囊腫周圍常無血流信號或僅有少許血流信號。

31例患者在術(shù)前測定血清CA125水平，22例測定CA19-9，25例測定CEA，23例AFP，9例測定CA15-3，結(jié)果均無異常。

3.術(shù)中情況：患者均在全麻下順利完成手術(shù)，26例行腹腔鏡手術(shù)，8例行開腹手術(shù)。腹腔鏡手術(shù)的第一穿刺孔取于臍部或臍上2～4 cm，開腹手術(shù)的切口為下腹部橫切口或縱切口。根據(jù)患者年齡、是否絕經(jīng)、術(shù)前診斷、合并其他婦科疾病等因素決定手術(shù)范圍：22例行囊腫剝除術(shù)，4例行患側(cè)輸卵管切除術(shù)，5例行患側(cè)附件切除術(shù)，1例行雙附件切除術(shù)，2例行全子宮雙附件切除術(shù)。

無蒂扭轉(zhuǎn)者術(shù)中均見囊液清亮，絕大多數(shù)囊壁光滑，無明顯乳頭，質(zhì)不糟脆。僅有1例囊壁可及實性成分，質(zhì)硬，不糟脆，該患者術(shù)前超聲見囊腫后壁大小不等強回聲突起，最大直徑8 mm，但術(shù)后病理無特殊。

3例術(shù)中發(fā)現(xiàn)囊腫蒂扭轉(zhuǎn)，發(fā)生率為8.8%(3/34)。1例術(shù)中見輸卵管系膜囊腫及同側(cè)輸卵管、卵巢扭轉(zhuǎn)1080度，扭轉(zhuǎn)組織缺血壞死，并見同側(cè)另有2個30 mm小系膜囊腫，行患側(cè)附件切除術(shù)。1例術(shù)中見左側(cè)系膜囊腫及輸卵管、卵巢扭轉(zhuǎn)720度，輸卵管增粗呈紫黑色，卵巢水腫，并發(fā)現(xiàn)對側(cè)60 mm系膜囊腫，行左側(cè)輸卵管切除術(shù)+右側(cè)系膜囊腫剝除術(shù)。另1例系膜囊腫扭轉(zhuǎn)180度，未見壞死，同側(cè)另有一小系膜囊腫，行囊腫剝除術(shù)。

17例于術(shù)中發(fā)現(xiàn)盆腔其他病變：5例發(fā)現(xiàn)子宮肌瘤，直徑5～60 mm，4例予剔除；3例發(fā)現(xiàn)內(nèi)異癥病灶，行病灶切除或燒灼術(shù)；8例發(fā)現(xiàn)對側(cè)輸卵管系膜囊腫，直徑5～60 mm，予剝除；3例發(fā)現(xiàn)同側(cè)2～3個輸卵管系膜囊腫，予剝除。合并同側(cè)或?qū)?cè)小系膜囊腫的發(fā)生率高達(dá)32.3%(11/34)。

手術(shù)時長平均(69.0±29.4)min，術(shù)中出血量(20.9±21.8)ml。33例患者于術(shù)后第1～2天排氣，所有患者均順利恢復(fù)正常飲食。

4.術(shù)后情況：8例出現(xiàn)術(shù)后發(fā)熱，發(fā)生率為23.5%(8/34)，最高體溫多為37.3～37.7 ℃，多于術(shù)后第1～2天出現(xiàn)。僅有1例于術(shù)后第5天出現(xiàn)38.6 ℃，該患者術(shù)后發(fā)生尿潴留、泌尿系感染。

2例患者術(shù)后出現(xiàn)并發(fā)癥，均為60歲以上的絕經(jīng)后女性。1例既往體健，術(shù)后發(fā)生尿潴留、泌尿系感染，并出現(xiàn)腹瀉，予抗炎、調(diào)節(jié)腸道菌群后好轉(zhuǎn)出院。該患者術(shù)后因貧血輸懸浮紅細(xì)胞2U。另1例合并肝硬化失代償期，因血小板減少輸血小板1U，術(shù)后出現(xiàn)心功能不全、肺水腫，對癥治療后順利出院。

5.術(shù)后病理：所有巨大囊腫的術(shù)后病理均為副中腎管囊腫，1例提示局部上皮輕度增生，1例提示局部上皮輕度非典型增生，均未見惡性，且術(shù)前超聲及標(biāo)本肉眼所見亦均無特殊。8例巨大副中腎管囊腫于術(shù)中發(fā)現(xiàn)對側(cè)小囊腫，其中1例小囊腫病理為間皮囊腫。

6.兩種術(shù)式比較：本研究進(jìn)一步將腹腔鏡手術(shù)和開腹手術(shù)的患者進(jìn)行對比，發(fā)現(xiàn)開腹組年齡(45.8±16.6)歲明顯大于腹腔鏡組(32.0±15.0)歲，差異有統(tǒng)計學(xué)意義，但兩組在絕經(jīng)情況、盆腹腔手術(shù)史、合并內(nèi)科疾病、囊腫直徑方面均無明顯差異，見表1。

兩組患者的手術(shù)時間、術(shù)中出血量、術(shù)后排氣時間、術(shù)后住院日均無明顯差異，但腹腔鏡組術(shù)后發(fā)熱的發(fā)生率低于開腹組，差異有統(tǒng)計學(xué)意義(P<0.001)，同時腹腔鏡組的并發(fā)癥發(fā)生率及輸血率低于開腹組，差異臨界統(tǒng)計學(xué)意義(P=0.05)。見表2。

表1　兩組患者的一般情況比較

注：兩組比較，*P<0.05

表2　兩組患者術(shù)中及術(shù)后情況比較

注：兩組比較，*P<0.05

討論

1.組織學(xué)來源:輸卵管系膜囊腫是一種女性常見的非贅生性囊腫，育齡期多見，包括副中腎管囊腫(paramesonephric cyst)、中腎管囊腫(mesonephric cyst)及間皮囊腫(mesothelial cyst)三種病理類型[4]。目前認(rèn)為，前二者來源于泌尿生殖系統(tǒng)的胚胎殘留，間皮囊腫由輸卵管漿膜層上皮折疊內(nèi)陷形成。陰道上三分之二、宮頸、子宮、輸卵管均由副中腎管發(fā)育而來，分泌活躍的上皮易于發(fā)生囊性擴張而形成囊腫，故副中腎管囊腫是臨床上最常見的組織類型[3]。本研究中34例巨大系膜囊腫均為副中腎管囊腫，僅有1例術(shù)中發(fā)現(xiàn)的小囊腫為間皮囊腫，與上述相符。

2.臨床表現(xiàn)和并發(fā)癥：輸卵管系膜囊腫患者多無明顯自覺癥狀，常于體檢時偶然發(fā)現(xiàn)[5]。本研究中出現(xiàn)自覺癥狀的患者有18例，占52.9%。而在寧佳等[6]的研究中，273例輸卵管系膜囊腫患者有自覺癥狀的比例僅為23.8%，但該研究中未指出囊腫的大小，推測是因為本研究僅包括≥100mm的巨大系膜囊腫，更容易引起壓迫癥狀及患者不適。

囊腫蒂扭轉(zhuǎn)是最常見的急性并發(fā)癥。據(jù)姬艷飛等[7]報道，發(fā)生率為12.1%，但該研究未針對巨大的輸卵管系膜囊腫。本研究中，蒂扭轉(zhuǎn)發(fā)生率為8.8%。輸卵管系膜囊腫蒂扭轉(zhuǎn)常累及同側(cè)輸卵管、卵巢，甚至需行患側(cè)附件切除術(shù)，而蒂扭轉(zhuǎn)又常見于35歲以下的年輕患者[7]，造成生育力下降。一旦診斷囊腫蒂扭轉(zhuǎn)，應(yīng)行急診手術(shù)處理。若扭轉(zhuǎn)組織不包括同側(cè)輸卵管、卵巢，可行囊腫剝除術(shù)。若扭轉(zhuǎn)組織包括輸卵管、卵巢，并明顯缺血壞死，需行患側(cè)附件切除術(shù)，則對生育能力造成影響。

3.手術(shù)情況：所有患者均順利完成手術(shù)，手術(shù)時間較短，出血量較少。除2例大于60歲的患者外，術(shù)后均未出現(xiàn)并發(fā)癥，所有患者均恢復(fù)良好。手術(shù)治療輸卵管系膜囊腫取得滿意的療效，且耐受性較好。

值得注意的是，11例患者于術(shù)中發(fā)現(xiàn)同側(cè)或?qū)?cè)小系膜囊腫。多發(fā)的輸卵管系膜囊腫少有報道，但本研究中并發(fā)小系膜囊腫的發(fā)生率高達(dá)32.3%。因此，在巨大輸卵管系膜囊腫的手術(shù)中，應(yīng)注意探查同側(cè)及對側(cè)附件，避免殘留。

4.手術(shù)方式的選擇：在本研究中，腹腔鏡組及開腹組均取得滿意的療效，腹腔鏡組年齡明顯小于開腹組，而開腹組術(shù)后發(fā)熱的比例更高。在盆腔巨大囊腫的患者中，年齡越大，越需警惕惡性可能，因此更可能選擇開腹手術(shù)。開腹組術(shù)后發(fā)熱的發(fā)生率高于腹腔鏡組，兩組手術(shù)時間無差異，與文獻(xiàn)報道一致[8]。但本研究中兩組在術(shù)中出血量、排氣時間、術(shù)后住院日等方面無明顯差異，與李琳等[8]的報道不符。考慮該研究針對直徑<12 cm的卵巢囊腫，而本研究中為≥10 cm的輸卵管系膜囊腫，因此造成差異。此外，腹腔鏡組的并發(fā)癥發(fā)生率及輸血率低于開腹組，差異有臨界統(tǒng)計學(xué)意義，考慮巨大輸卵管系膜囊腫病例罕見、本研究中病例數(shù)較少，尚不能得出確切結(jié)論。且開腹組中2例進(jìn)行輸血及發(fā)生術(shù)后并發(fā)癥的患者，均為60歲以上的絕經(jīng)后女性，可能與其內(nèi)科合并癥、高齡有關(guān)。因此，不同術(shù)式間并發(fā)癥發(fā)生率及輸血率的差異，尚待進(jìn)一步研究以闡明。

腹腔鏡手術(shù)是輸卵管系膜囊腫的首選治療方法[5]，但巨大附件腫物被認(rèn)為是腹腔鏡手術(shù)的相對禁忌癥[9]。首先，巨大囊腫的腹腔鏡手術(shù)操作空間小、不易穿刺、視野暴露困難，給術(shù)者操作帶來困難。但隨著腹腔鏡器械的改良和技術(shù)的進(jìn)步，微創(chuàng)手術(shù)也成為了巨大附件腫物的常規(guī)手術(shù)方式。本研究中26例腹腔鏡手術(shù)，均取得滿意的療效。此外，巨大附件囊腫需警惕惡性可能，如穿刺過程囊液外漏，可能造成腫瘤種植，術(shù)前需結(jié)合患者年齡、臨床表現(xiàn)、影像學(xué)檢查、腫瘤標(biāo)志物等充分評估。但輸卵管系膜囊腫的惡變很罕見，本研究中34例均為良性，Kiseli等[1]在其2012年發(fā)表的文章中指出，在此之前，僅有18例惡性或交界性的病例報道。但當(dāng)超聲提示腹水、囊壁增厚或可見乳頭時，仍需警惕惡性或交界性的可能[4]。合并多次開腹手術(shù)史、盆腔粘連嚴(yán)重、可疑惡變等患者應(yīng)酌情選擇開腹手術(shù)。

綜上所述，巨大輸卵管系膜囊腫的患者可有腹痛、腹脹等自覺癥狀，超聲下多表現(xiàn)為盆腔形態(tài)規(guī)則、壁薄光滑的純囊性回聲，卵巢腫瘤標(biāo)志物水平均在正常范圍，病理以副中腎管囊腫為主。本研究顯示，腹腔鏡手術(shù)及開腹手術(shù)均可取得滿意的療效，且腹腔鏡手術(shù)相對于開腹手術(shù)損傷小、術(shù)后恢復(fù)好，但尚待進(jìn)一步研究以證實。

1Kiseli M,Caglar GS,Cengiz SD,et al.Clinical diagnosis and complications of paratubal cysts:review of the literature and report of uncommon presentations.Arch Gynecol Obstet,2012,285:1563-1569.

2白文佩,周應(yīng)芳.腹腔鏡剔除巨大輸卵管系膜囊腫1例報道.中國微創(chuàng)外科雜志,2007,7:1008.

3Asare EA,Greenberg S,Szabo S,et al.Giant Paratubal Cyst in Adolescence:Case Report,Modified Minimal Access Surgical Technique,and Literature Review.J Pediatr Adolesc Gynecol,2015,28:e143-e145.

4Smorgick N,Herman A,Schneider D,et al.Paraovarian cysts of neoplastic origin are underreported.JSLS,2009,13:22-26.

5Gupta A,Gupta P,Manaktala U,et al.Clinical,radiological,and histopathological analysis of paraovarian cysts.J Midlife Health,2016,7:78-82.

6寧佳,郝敏.卵巢冠囊腫273例臨床分析.中國婦產(chǎn)科臨床雜志,2011,12:225-226.

7姬艷飛,郝敏.卵巢冠囊腫蒂扭轉(zhuǎn)的影響因素分析.中國婦幼健康研究,2011,22:357-360.

8李琳,成莉,周敏,等.腹腔鏡與開腹手術(shù)治療卵巢囊腫的臨床對比研究.西部醫(yī)學(xué),2014,26:1135-1136.

9中華醫(yī)學(xué)會婦產(chǎn)科學(xué)分會婦科內(nèi)鏡學(xué)組.婦科腹腔鏡診治規(guī)范.中華婦產(chǎn)科雜志,2012,47:716-718.