李多，王文軍，郭慶喜，熊彬，鄭俊蘭，范賢明

（西南醫(yī)科大學附屬醫(yī)院 1.呼吸內(nèi)二科；2.病理科；3.內(nèi)鏡醫(yī)學部，四川 瀘州 646000）

電子支氣管鏡腔內(nèi)介入治療右主支氣管多形性腺瘤1例報告

李多1，王文軍1，郭慶喜2，熊彬1，鄭俊蘭3，范賢明1

（西南醫(yī)科大學附屬醫(yī)院 1.呼吸內(nèi)二科；2.病理科；3.內(nèi)鏡醫(yī)學部，四川 瀘州 646000）

支氣管多形性腺瘤；電子支氣管鏡；介入治療

多形性腺瘤（plemorphic adenoma，PA）是一種良性腫瘤，好發(fā)于頭面部腮腺等唾液腺，發(fā)生于下呼吸道者少見，支氣管多形性腺瘤（bronchial plemorphic adenoma，BPA）則罕見[1]?，F(xiàn)報道1例西南醫(yī)科大學附屬醫(yī)院呼吸內(nèi)二科應用電子支氣管鏡診斷并腔內(nèi)介入治療成功的右主BPA患者的臨床資料，并結合文獻進行分析。

1 臨床資料

患者 男，45歲，農(nóng)民，因“反復咳嗽、咳痰、活動后呼吸困難10個月，加重1個月”于2015年2月3日入院。查體：體溫36.5℃、脈搏90次/min、呼吸23 次/min、血壓124/89 mmHg。全身淺表淋巴結無腫大，口唇無發(fā)紺，呼吸運動正常，無吸氣相三凹征，右肺呼吸音較左肺明顯減低，未聞及干、濕啰音，心腹（-），無杵狀指，雙下肢不腫。全血細胞分析、輸血前檢查+血型鑒定、凝血檢查、肝腎功能、電解質(zhì)正常；心電圖正常。血腫瘤標志物：癌胚抗原（carcinoembryonic antigen，CEA）、神經(jīng)元特異性烯醇化酶（neuronspecific enolase，NSE）、細胞角質(zhì)素片斷抗原21-1（CYFRA21-1）、鱗狀細胞癌相關抗原（squamous cell carcinoma antigen，SCCA）正常。肺功能測定：中度阻塞性肺通氣功能障礙[用力肺活量（forced vital capacity，F(xiàn)VC）占預計值為65.10%、一秒用力呼氣容積（forced expiratory volume in one second，F(xiàn)EV1）占預計值（FEV1/預計值）為54.90%、FEV1/FVC占預計值為95.93%]。2015年1月21日本院門診胸部CT檢查疑示右主支氣管內(nèi)腫瘤（圖1）。2015年1月23日門診支氣管鏡檢查示：右主支氣管開口稍下方類圓形新生物生長（圖2），鉗取部分新生物送檢，病理組織學示右主支氣管富于黏液樣基質(zhì)的短梭形細胞腫瘤（圖3），免疫組化分析：腫瘤細胞AE1/AE3（PCK）（+）（圖4A）、Vimtin（+）、SMA（-）、S-100（+，部分）、P63（+）（圖4B）、CD34（-）、EMA（+，灶性腺管上皮）、CD99（+）、TTF-1（+）、CK7（+）（圖4C）、Syn（-）、CD31（-）、Ki-67（+，約2.00%），病理診斷為PA（病理號2015-01567）。2015年2月3日胸部增強CT及氣道三維重建示右側主支氣管內(nèi)一類圓形軟組織腫塊影，直徑約1.5 cm、邊緣光整、密度均勻、增強掃描未見強化，右肺上葉、下葉見多發(fā)斑片狀模糊影。患者及家屬不愿行胸外科手術治療。2015年2月8日行局麻下血管介入右側支氣管腫瘤供血血管栓塞術。2015年2月10日氣管插管（氣管導管內(nèi)徑9.0 mm）全麻下經(jīng)電子支氣管鏡（Olypums BF1T-260型）行右主支氣管腔內(nèi)介入腫瘤切除術，采用冷凍切除新生物及氬氣刀清理創(chuàng)面，手術操作耗時20 min。術中切除新生物再次送檢病理組織學：右主支氣管PA（病理號2015-02990）。術后患者呼吸困難消失，偶咳嗽，無咯血、發(fā)熱、胸痛和喘息。2015年2月11日復查肺功能：肺通氣功能正常（FVC占預計值為110.80%、FEV1占預計值為109.70%、FEV1/ FVC占預計值為112.70%）。2015年2月12日復查支氣管鏡見右主支氣管管腔基本通暢、管壁殘余少許壞死組織。2015年3月9日復查胸部CT示右主支氣管管腔通暢（圖5）。2015年3月11日復查支氣管鏡見右主支氣管管腔通暢，右主支氣管前壁及右上葉支氣管開口見少許壞死組織（圖6），右中間及各葉、段支氣管通暢，無新生物。現(xiàn)術后隨訪12個月無復發(fā)，患者無咳嗽、喘息、呼吸困難，仍在隨訪中。

圖1 治療前胸部CT所示Fig.1 Chest CT showed in the right main bronchial

圖2 治療前支氣管鏡檢查所見Fig. 2 Bronchoscopy before treatment

圖3 病理組織學所示Fig.3 Images of histopathology

圖4 免疫組化所示Fig.4 Images of immunohistochemical

圖5 治療1個月后復查胸部CT示右主支氣管通暢Fig.5 Review of the chest CT after 1 months showed the right main bronchus patency

圖6 治療1個月后復查支氣管鏡檢查見右主支氣管通暢Fig. 6 Review bronchoscopy after 1 months to see the right main bronchial patency

2 討論

PA是一種良性腫瘤，上皮源學說認為PA腫瘤內(nèi)多種組織成分均來自外胚層。PA好發(fā)于頭頸部唾液腺，氣管及BPA占肺部腫瘤的1.00%、占PA的2.00%～9.00%[2]。BPA起病隱匿，早期患者無癥狀，腫瘤逐漸生長會出現(xiàn)咳嗽、咳痰、咯血。腫瘤長大至阻塞氣道管腔超過1/2時，患者出現(xiàn)呼吸困難，肺部聞及吸氣相為主的干啰音，重度狹窄可致端坐位呼吸、吸氣相三凹征，易誤診為哮喘或支氣管結核[3]。氣道完全阻塞時產(chǎn)生肺不張、阻塞性肺炎，聽診患肺呼吸音明顯減低或消失。

BPA生長增大可致管腔狹窄和阻塞，肺功能表現(xiàn)為阻塞性肺通氣功能下降[4]。BPA合并阻塞性肺不張或阻塞性肺炎時胸片方能發(fā)現(xiàn)異常。有研究提到胸部CT為斷層掃描，增強CT薄層掃描氣道三維重建稱為CT仿真支氣管鏡（computed tomography virtual bronchoscopy，CTVB），可敏感地發(fā)現(xiàn)氣道腔內(nèi)占位，能準確地判斷管腔狹窄程度、腔內(nèi)病變的形態(tài)、位置、血供情況及基底部有無蒂與管壁相連等，但不能判斷病變性質(zhì)[5]。

可彎曲支氣管鏡是氣道腫物重要的診斷方法。BPA支氣管鏡下表現(xiàn)為單個類圓形或結節(jié)狀包塊、邊界清楚，有包膜，但有時不完整，質(zhì)地中等，部分帶蒂可活動，管腔部分或完全阻塞[3]。有研究提到BPA需與支氣管肺癌、脂肪瘤等氣道腫瘤鑒別，經(jīng)支氣管鏡活檢氣道腫物送檢病理免疫組化檢測可以明確病因[6]。BPA光鏡下組織較為復雜且有多形性，主要由腺上皮細胞和肌上皮細胞構成，免疫組化染色表達腺上皮及肌上皮標記，多種角蛋白、S100蛋白、波形蛋白和SMA陽性[3，7]。

BPA的治療目標是去除病灶、解除阻塞、暢通氣道，可進行胸外科手術和支氣管鏡氣道腔內(nèi)介入治療。BPA是一種良性腫瘤，適合可彎曲支氣管鏡高頻電圈套+電凝、氬離子束凝固術（argon plasma coagulation，APC）、激光等熱消融治療和冷凍治療等氣道腔內(nèi)介入治療[8-9]。采用高頻電圈套切除可以完整去除帶蒂的氣道腫瘤，對病變的基底部采用氬氣刀進行電凝處理可利于創(chuàng)面的止血。氣道腔內(nèi)冷凍切除治療近年來應用逐漸增多[6]，BPA血供一般不豐富，適合凍切治療，但冷凍切除仍有氣道出血、甚至大出血的風險。對胸部增強CT提示血供豐富的BPA在氣道介入治療前行氣道腫瘤供血血管造影及栓塞治療，可防治氣道介入治療術中及術后大出血[10]。

綜上所述，BPA較為罕見，可彎曲支氣管鏡在BPA的診斷和治療中具有重要的價值。

[1] 盧冬彥, 葉小衛(wèi). 以咯血起病的肺支氣管多形性腺瘤1例[J].廣東醫(yī)學, 2015, 36(12): 1817.

[1] LU D Y, YE X W. A case of lung pleomorphic adenoma onset hemoptysis[J]. Guangdong Medical Journal, 2015, 36(12): 1817. Chinese

[2] FITCHETT J, LUCKRAZ H, GIBBS A, et al. A rare case of primary pleomorphic adenoma in main bronchus[J]. J Ann Thorac Surg, 2008, 86(3): 1025-1026.

[3] 王勝昱, 王麗娜, 閆紅林, 等. 氣管多形性腺瘤一例[J]. 中華結核和呼吸雜志, 2011, 34(9): 702-704.

[3] WANG S Y, WANG L N, YAN H L, et al. A case of pleomorphic adenoma of the trachea[J]. Chinese Journal of Tuberculosis Respiratory Disease, 2011, 34(9): 702-704. Chinese

[4] 韓志海, 孟激光, 賴莉芬, 等. 中央氣道阻塞的診斷與處理研究進展[J]. 轉化醫(yī)學雜志, 2012, 1(3): 176-179.

[4] HAN Z H, MENG J G, LAI L F, et al. Progress in diagnosis and treatment of central airway obstruction[J]. Translational Medicine Journal, 2012, 1(3): 176-179. Chinese

[5] FINKELSTEIN S E, SUMMERS R M, NGUYEN D M, et al. Virtual bronchoscopy for evaluation of malignant tumors of the thorax[J]. J Thorac Cardiovasc Surg, 2002, 123(5): 967-972.

[6] 楊中傳, 木森, 熊志舉, 等. 冷熱聯(lián)合消融技術在氣道腫瘤中的應用[J]. 中國內(nèi)鏡雜志, 2016, 22(9): 66-70.

[6] YANG Z C, MU S, XIONG Z J, et al. Clinical effects of bronchoscope combined hot and cold ablation technique in benign and malignant tumors in the airway[J]. China Journal of Endoscopy, 2016, 22(9): 66-70. Chinese

[7] 何萍, 姚廣裕, 顧霞, 等. 纖支鏡活檢診斷氣管支氣管良性腫瘤11例臨床病理分析[J]. 臨床與實驗病理學雜志, 2012, 28(4): 415-418.

[7] HE P, YAO G Y, GU X, et al. Tracheobronchial benign tumour diagnosed by bronchoscopic biopsy: a clinicopathologic analysis of 11 cases[J]. Chin J Clin Exp Pathol, 2012, 28(4): 415-418. Chinese

[8] JUAREZ M M, ALBERTSON T E, CHAN A L. Interventional bronchoscopy for obstructing benign airway tumors: which modality is ideal[J]. J Thorac Dis, 2011, 3(4): 217-218.

[9] MILLER S, BELLINGER C, CHATTERJEE A. Argon plasma coagulation and electrosurgery for benign endobronchial tumors[J]. J Bronchol Intervent Pulmonol, 2013, 20(1): 38-40.

[10] CARR I M, KOEGELENBERG C F, VON GROOTE-BIDLINGMAIER F, et al. Bloodloss during flexible bronchoscopy: a prospective observational study[J]. Respiration, 2012, 84(4): 312-318.

（彭薇 編輯）

R734.1

D

10.3969/j.issn.1007-1989.2017.04.022

1007-1989（2017）04-0110-03

2016-08-18

范賢明，E-mail：fxm129@163.com