侯躍超，李容航，賈方騰，朱正清，史 冊，黃嵐峰

(吉林大學(xué)第二醫(yī)院 關(guān)節(jié)外科，吉林 長春130041)

骨內(nèi)腱鞘囊腫是骨的良性病變，臨床上多為單發(fā)，多發(fā)病例少見，臨床表現(xiàn)為病變部位的慢性疼痛，缺乏特異性，為進一步加強對本病的認(rèn)識，本文對我院收治的1例患者進行報道并文獻復(fù)習(xí)。

1 臨床資料

患者，女，51歲，主訴“發(fā)現(xiàn)右側(cè)膝關(guān)節(jié)腫物1年余”?；颊哂谌朐?年前無明顯誘因發(fā)現(xiàn)右側(cè)膝關(guān)節(jié)腫脹，活動受限，無明顯疼痛，左側(cè)膝關(guān)節(jié)無明顯異常。入院查體：患者一般狀況可，無發(fā)熱寒戰(zhàn)，無午后低熱盜汗，飲食無異常，近期體重?zé)o明顯增減。雙側(cè)膝關(guān)節(jié)活動度異常。雙側(cè)膝關(guān)節(jié)壓痛(-)，皮溫不高。雙側(cè)膝關(guān)節(jié)無明顯外傷史。否認(rèn)家族內(nèi)腫瘤病史。實驗室檢查正常。X線、CT檢查示：雙側(cè)脛骨上端多發(fā)不規(guī)則低密度影，邊緣清楚，周圍可見硬化帶。MRI示：雙側(cè)脛骨近端內(nèi)側(cè)髁間呈梭形長T1長T2信號影，抑脂相病灶呈高信號影，其內(nèi)可見條狀低信號分隔影，左側(cè)最大直徑約36 mm，周圍骨皮質(zhì)連續(xù)?？紤]雙側(cè)脛骨內(nèi)腱鞘囊腫、雙側(cè)膝關(guān)節(jié)骨性關(guān)節(jié)炎?；颊卟≡钶^大，可能出現(xiàn)脛骨平臺內(nèi)側(cè)塌陷、病理性骨折等，故建議手術(shù)治療。術(shù)前左側(cè)膝關(guān)節(jié)KSS評分為57分，右側(cè)膝關(guān)節(jié)KSS評分為54分，完善相關(guān)術(shù)前檢查后，行“雙側(cè)脛骨近端腫物刮除術(shù)、同種異體骨植骨術(shù)、內(nèi)固定術(shù)”。術(shù)中所見：雙側(cè)脛骨內(nèi)側(cè)皮質(zhì)變薄，可見多個孤立病灶，直徑約2-4 cm，病灶內(nèi)含大量膠凍狀物質(zhì)，囊壁周圍骨質(zhì)增生。徹底取出全部膠凍樣物質(zhì)，刮除囊壁，可見骨性間隔，95%酒精浸泡，生理鹽水沖洗，同種異體骨植骨，表面皮質(zhì)骨覆蓋，脛骨近端內(nèi)側(cè)鎖定鋼板固定。術(shù)后病理示：可見纖維性囊壁，散在少量成纖維組織，結(jié)締組織黏液樣變性。骨內(nèi)腱鞘囊腫。術(shù)后2年復(fù)查未見復(fù)發(fā)，左側(cè)膝關(guān)節(jié)KSS評分為75分，右側(cè)膝關(guān)節(jié)KSS評分為77分。膝關(guān)節(jié)疼痛癥狀消失。

骨內(nèi)腱鞘囊腫(Intraosseous ganglion)又名鄰關(guān)節(jié)骨囊腫、軟骨下骨囊腫等，是發(fā)病機制不明的、良性的與軟組織內(nèi)腱鞘囊腫相似的溶骨性病變。由Fisk[1]于1949年首次提出，1972年WHO正式命名為“骨內(nèi)腱鞘膿腫(鄰關(guān)節(jié)骨囊腫)”，并規(guī)定其定義為：“鄰關(guān)節(jié)軟骨下的良性囊腫，為纖維組織構(gòu)成的多房性病變伴廣泛的黏液樣變。影像學(xué)上變現(xiàn)為邊界清晰、邊緣有骨硬化帶的溶骨性病變”。在組織病理學(xué)方面，與軟組織內(nèi)腱鞘囊腫類似，骨內(nèi)腱鞘囊腫是包括囊壁及其內(nèi)的淡黃色半透明膠凍樣組織[2]。

骨內(nèi)腱鞘囊腫通常發(fā)生于中青年，兒童病例相對少見，多數(shù)文獻報告指出男性發(fā)病率明顯高于女性[3,4]。該病主要累及長管狀骨，尤其好發(fā)于下肢長骨，通常多見于髖、膝、踝、腕等關(guān)節(jié)，掌骨[5]和趾[6]相對罕見。臨床上主要表現(xiàn)為與活動有關(guān)的疼痛，活動后明顯加重，休息后癥狀緩解，若病變完全位于髓內(nèi)，則觸診無腫物，若病變介于骨皮質(zhì)內(nèi)外，則可能觸及壓痛性包塊[7]。骨內(nèi)腱鞘囊腫在x 線平片和CT上常表現(xiàn)為在關(guān)節(jié)周圍的，界限清晰，邊緣有硬化帶，呈偏心性生長的類圓形或不規(guī)則形狀囊樣低密度區(qū)。核磁共振常表現(xiàn)為鄰關(guān)節(jié)面囊性病灶，囊腔因所含成分不同，T1相為低到中等信號，T2相為高信號或混雜偏高信號，但并不多見[8]。

現(xiàn)多數(shù)學(xué)者主要采用由Schajowicz等[9]根據(jù)骨內(nèi)腱鞘囊腫形成的機制不同提出的分型：①穿透型：由鄰關(guān)節(jié)軟組織腱鞘囊腫穿透骨內(nèi)而形成，臨床上少見，疼痛明顯；②特發(fā)型：可能由髓內(nèi)血供障礙，關(guān)節(jié)軟骨下灶性骨缺血壞死等引起，常無癥狀，或僅有關(guān)節(jié)周圍活動后疼痛。

骨內(nèi)腱鞘囊腫的確切病因及發(fā)病機制仍不明確，雖然骨內(nèi)腱鞘囊腫被認(rèn)為與軟組織腱鞘囊腫相似，滑膜液入侵是目前軟組織腱鞘囊腫的主要病理機制[10]。根據(jù)國內(nèi)外相關(guān)文獻報道，穿透型發(fā)病機制可能與軟組織侵入有關(guān)，Murff[11]、魏梅新[12]依據(jù)骨內(nèi)腱鞘囊腫與軟組織內(nèi)腱鞘囊腫組織病理學(xué)表現(xiàn)相似，提出骨內(nèi)腱鞘囊腫發(fā)生是關(guān)節(jié)周圍的腱鞘樣組織侵入骨內(nèi)形成的?，F(xiàn)報道的患者多屬于特發(fā)型，特發(fā)型發(fā)病機理學(xué)說眾多：Bauer和Dorfman[13]以及Schajowicz[9]等認(rèn)為骨受外傷后，骨內(nèi)局部發(fā)生缺血壞死，骨內(nèi)結(jié)締組織內(nèi)膠原纖維的黏液樣變性。Van den Dungen等[14]人最近總結(jié)了潛在的病因，可能是結(jié)締組織細(xì)胞的特發(fā)性髓內(nèi)化生[15]，局灶性缺血性壞死的微血管病變，Schrank等[16]提出的解釋是繼發(fā)于機械因素的滑膜結(jié)構(gòu)滲透，可能與骨內(nèi)神經(jīng)節(jié)囊腫和關(guān)節(jié)外軟組織神經(jīng)節(jié)或滑膜組織增生之間存在相關(guān)性，最終促進巨大骨內(nèi)腱鞘囊腫的形成。雖然骨內(nèi)腱鞘囊腫的發(fā)病機制不明確，但與軟組織腱鞘囊腫及骨性關(guān)節(jié)炎無關(guān)[17]。

根據(jù)骨內(nèi)腱鞘囊腫影像學(xué)表現(xiàn)與其臨床特點，應(yīng)考慮該病可能。但仍需與發(fā)生于骨骺及干骺區(qū)的腫瘤，如骨囊腫、骨巨細(xì)胞瘤、動脈瘤樣骨囊腫、骨纖維結(jié)構(gòu)不良等相鑒別[18]。骨囊腫：發(fā)病年齡低，多見于長骨，呈中心性生長，骨皮質(zhì)呈對稱性膨脹變薄，囊內(nèi)容物為稀薄清亮的液體，骨內(nèi)腱鞘囊腫內(nèi)為黏液樣膠凍狀液體，T2相中呈略高信號影，故MRI可用于兩者的鑒別[19]。骨巨細(xì)胞瘤和動脈瘤樣骨囊腫通常較大，由于病灶邊緣缺乏硬化帶和浸潤周圍組織導(dǎo)致的相鄰皮質(zhì)變薄，在X線可給予區(qū)分。骨纖維結(jié)構(gòu)不良影像學(xué)上表現(xiàn)為“磨砂玻璃樣”。綜上，盡管存在鑒別點，但術(shù)前仍有誤診，需要結(jié)合病史、查體、輔助檢查及病理綜合進行鑒別。

骨內(nèi)腱鞘囊腫可因病變部位軟骨下骨支撐性降低，繼發(fā)軟骨退行性變，從而發(fā)展為骨性關(guān)節(jié)炎，手術(shù)治療后可以延緩骨性關(guān)節(jié)炎的進一步發(fā)展，建議盡早手術(shù)治療[9]。國內(nèi)外文獻報道，常采用病灶刮切術(shù)加自體骨植骨術(shù)治療，但仍應(yīng)警惕病灶范圍較大的患者術(shù)后發(fā)生病理性骨折及膝關(guān)節(jié)骨性關(guān)節(jié)炎[20]，膝關(guān)節(jié)骨性關(guān)節(jié)炎好發(fā)于中老年患者，尤其以內(nèi)側(cè)間室骨性關(guān)節(jié)炎的發(fā)病率更高，有學(xué)者[21]，提出的不均勻沉降理論，脛骨平臺內(nèi)側(cè)缺少骨性結(jié)構(gòu)阻擋，膝關(guān)節(jié)無堅韌軟組織包裹，發(fā)生于脛骨近端的骨內(nèi)腱鞘囊腫，綜上有理由相信該類患者如不盡早手術(shù)早期可能發(fā)生膝關(guān)節(jié)骨性關(guān)節(jié)炎，從而形成膝關(guān)節(jié)內(nèi)翻畸形，我們建議可采用病灶刮切術(shù)、同種異體骨植骨術(shù)、鋼板內(nèi)固定術(shù)，以清除病灶同時增加脛骨近端內(nèi)側(cè)支撐，防止脛骨平臺內(nèi)側(cè)塌陷或病理性骨折的發(fā)生。骨內(nèi)腱鞘囊腫預(yù)后良好，術(shù)后少見復(fù)發(fā)，復(fù)發(fā)可能是由于手術(shù)部位或周圍軟組織化生引起的，故術(shù)中應(yīng)力求將病灶徹底刮除[22]。

通過以上分析，該患者為特發(fā)型，考慮該患者無明顯外傷史，雙側(cè)膝關(guān)節(jié)骨性關(guān)節(jié)炎較重，結(jié)合術(shù)中及術(shù)后病理，認(rèn)為該患者可能是由于雙側(cè)脛骨內(nèi)髁機械性刺激和反復(fù)的微血管損傷致骨內(nèi)局部血供障礙而發(fā)生的黏液變性是該患者的主要發(fā)病機制。該患者病灶相對較大，雖然給予同種異體骨植骨，但仍缺乏較為牢固的支撐，為預(yù)防脛骨平臺塌陷發(fā)生膝關(guān)節(jié)內(nèi)翻畸形及病理性骨折，給予鋼板內(nèi)固定治療且暫不予取出內(nèi)固定物。