唇腭裂患兒早期語(yǔ)音干預(yù)的研究進(jìn)展

古力孜巴·艾海提，亞爾肯·阿吉，許輝

1.新疆醫(yī)科大學(xué)研究生院，新疆維吾爾自治區(qū)烏魯木齊（830011）；2.新疆維吾爾自治區(qū)人民醫(yī)院口腔科，新疆維吾爾自治區(qū)烏魯木齊（830011）；3.新疆維吾爾自治區(qū)人民醫(yī)院口腔頜面外科，新疆維吾爾自治區(qū)烏魯木齊（830011）

顱頜面裂是最常見(jiàn)的先天性缺陷之一，唇腭裂是最為常見(jiàn)的先天性顱頜面畸形［1］，我國(guó)非綜合征型新生兒顱頜面裂的發(fā)生率為1.67∶100［2］。目前腭裂治療的最基本方法是通過(guò)外科手術(shù)修復(fù)腭部裂隙。然而，盡管進(jìn)行腭裂修復(fù)手術(shù)，術(shù)后仍有25.6% ～ 32%的患者存在腭咽閉合不全（velopharyngeal insufficiency，VPI）［3-5］?；颊哂捎赩PI 出現(xiàn)高鼻音、鼻漏氣和口腔壓力弱，進(jìn)而出現(xiàn)輔音省略、弱化等一系列腭裂語(yǔ)音障礙［6-8］。語(yǔ)音障礙進(jìn)而影響了患兒的語(yǔ)音發(fā)展過(guò)程。關(guān)于先天性唇腭裂患兒的大型橫斷面隊(duì)列研究發(fā)現(xiàn)，5 歲以上的患兒只有48%語(yǔ)音在正常范圍內(nèi)，而在唇腭裂患兒中，20%患兒在5 歲以內(nèi)的語(yǔ)音被認(rèn)為是不可理解或幾乎不可理解的，其嚴(yán)重影響了患兒與他人的交流［9-10］。

先天性唇腭裂患兒在語(yǔ)音習(xí)得發(fā)展過(guò)程中存在的差異。在嬰兒早期學(xué)習(xí)發(fā)音過(guò)程中，這些患者的語(yǔ)音就更能表現(xiàn)出延期習(xí)得，并只能發(fā)出非常有限的音位［11］。并且，這些患兒能正確發(fā)出的音位數(shù)量也很少，尤其是無(wú)法發(fā)出壓力性輔音（塞音、爆破音）等［12］。許多唇腭裂患兒有一種典型的發(fā)音習(xí)慣，即試圖使用口腔中更靠后的位置來(lái)代償性發(fā)出爆破音，繼而形成了代償性發(fā)音錯(cuò)誤［13］。有證據(jù)表明，早期發(fā)音過(guò)程中的這些缺陷直接影響到患兒隨后的語(yǔ)音和詞匯發(fā)展階段［11］。鑒于先天性唇腭裂患兒會(huì)早期呈現(xiàn)語(yǔ)音發(fā)育障礙，對(duì)于這些患兒的語(yǔ)音干預(yù)也應(yīng)該盡早開(kāi)始［14］。本文將回顧針對(duì)唇腭裂患兒3 歲以內(nèi)進(jìn)行的語(yǔ)音干預(yù)的研究，并且對(duì)干預(yù)方法、干預(yù)者、干預(yù)年齡以及干預(yù)結(jié)果的評(píng)估等因素進(jìn)行概述。

1 唇腭裂患兒的語(yǔ)音干預(yù)方法

目前國(guó)內(nèi)外關(guān)于唇腭裂患兒3 歲以內(nèi)進(jìn)行語(yǔ)音干預(yù)的研究較少。對(duì)于3 歲以下的患兒來(lái)說(shuō)，將某種獨(dú)立語(yǔ)音設(shè)為治療目標(biāo)并包含發(fā)音重復(fù)訓(xùn)練的干預(yù)措施實(shí)施起來(lái)是很困難的，因?yàn)樗麄兛赡苓€沒(méi)有達(dá)到該層次所需的意識(shí)和注意力［12］。自然干預(yù)（naturalistic interventions）是一種將目標(biāo)音位針對(duì)性地嵌入到言語(yǔ)與日常對(duì)話中，并主要注重詞匯量增加的早期干預(yù)方法。在干預(yù)過(guò)程中，當(dāng)所選的干預(yù)詞匯包括目標(biāo)音位時(shí)，該方法可以有效促進(jìn)發(fā)音和語(yǔ)言的發(fā)展［15-16］。聚焦刺激（focused stimulation）［17］和環(huán)境教學(xué)（milieu teaching）［14］是自然干預(yù)方式的案例，這兩種方法并不強(qiáng)調(diào)獨(dú)立語(yǔ)音的發(fā)音，而更關(guān)注于語(yǔ)音與語(yǔ)言的形式。聚焦刺激重點(diǎn)包括對(duì)一種或多種具體的語(yǔ)音形式進(jìn)行建模，例如對(duì)詞匯、語(yǔ)法、句子結(jié)構(gòu)或語(yǔ)音進(jìn)行建模。兒童不需要模仿目標(biāo)語(yǔ)音，但有機(jī)會(huì)在自然對(duì)話中，根據(jù)說(shuō)話者發(fā)出的聲音和單詞等多個(gè)模型中學(xué)習(xí)并說(shuō)出目標(biāo)語(yǔ)音［17］。環(huán)境教學(xué)是一種為了形成建模，促進(jìn)兒童模仿聲音和單詞，鼓勵(lì)他們自發(fā)表達(dá)，多說(shuō)話的一種干預(yù)技巧［14］。研究發(fā)現(xiàn)，強(qiáng)化環(huán)境教學(xué)能早期有效地提高患有語(yǔ)言障礙患兒的詞匯量［18］。

有多項(xiàng)研究表明，自然干預(yù)方法對(duì)患兒語(yǔ)音發(fā)展有積極的影響。在3 歲以內(nèi)進(jìn)行早期自然干預(yù)，如包含或不包含音韻學(xué)的環(huán)境教學(xué)方法，或者聚焦刺激方法，可以促進(jìn)先天性唇腭裂患兒音位量增長(zhǎng)和輔音正確率（percentage of consonants correct，PCC）的增加［14-15］。然而，由于干預(yù)程序的不一致性與干預(yù)結(jié)果存在差異，使得很難就3 歲以下唇腭裂患兒的最佳干預(yù)方法達(dá)成一致［18］。

2 早期語(yǔ)音干預(yù)的引導(dǎo)者

唇腭裂患兒語(yǔ)音治療干預(yù)通常是直接由語(yǔ)音治療師進(jìn)行治療，并由家長(zhǎng)在家完成后續(xù)的治療活動(dòng)［19］。家長(zhǎng)參與語(yǔ)音干預(yù)很常見(jiàn)，它是唇腭裂患兒語(yǔ)音干預(yù)治療的特點(diǎn)［20］。研究表明，家長(zhǎng)可以先接受培訓(xùn)，在家中為患有唇腭裂的患兒進(jìn)行語(yǔ)音清晰度治療，并建議家長(zhǎng)為患兒進(jìn)行語(yǔ)音清晰度治療可以作為語(yǔ)音治療服務(wù)的替代方法［21］。有文獻(xiàn)報(bào)道，3 例21 ～ 27 月齡唇腭裂患兒的母親通過(guò)視頻遠(yuǎn)程培訓(xùn)學(xué)習(xí)了強(qiáng)調(diào)音韻學(xué)的環(huán)境教學(xué)干預(yù)方法，并作為早期語(yǔ)音干預(yù)的引導(dǎo)者輔導(dǎo)患兒語(yǔ)音治療，語(yǔ)音治療師發(fā)現(xiàn)所有患兒在詞匯量、發(fā)音準(zhǔn)確性和語(yǔ)音清晰度方面均有明顯的提高［22］。然而，家長(zhǎng)實(shí)施干預(yù)的效果對(duì)家庭背景和家庭發(fā)展情況要求較高，因此該方法有一定局限性［23］。

近年來(lái)，自動(dòng)語(yǔ)音識(shí)別計(jì)算機(jī)技術(shù)的不斷發(fā)展，計(jì)算機(jī)語(yǔ)音處理系統(tǒng)和頻譜分析逐漸被應(yīng)用到唇腭裂語(yǔ)音評(píng)價(jià)與治療［24］。目前國(guó)內(nèi)外已有遠(yuǎn)程語(yǔ)音治療平臺(tái)用于評(píng)估病理語(yǔ)音，在線平臺(tái)能夠使醫(yī)患雙方進(jìn)行便捷的實(shí)時(shí)交互，保證醫(yī)師密切掌握患者治療進(jìn)度，以便制定個(gè)體精準(zhǔn)、適應(yīng)患者身心發(fā)育的治療計(jì)劃。

3 早期語(yǔ)音干預(yù)頻率以及干預(yù)開(kāi)始年齡

Kaiser 等［12］使用強(qiáng)化環(huán)境教學(xué)，對(duì)19 例15 ～36 月齡非綜合征性唇腭裂患兒進(jìn)行48 節(jié)語(yǔ)音治療課程，課程設(shè)置為1 周2 次，每節(jié)課時(shí)常為30 min。治療接受后，干預(yù)組和對(duì)照組的PCC 評(píng)分存在統(tǒng)計(jì)學(xué)差異，即接受語(yǔ)音干預(yù)后患兒的語(yǔ)音清晰度、輔音正確率明顯有提高。另一項(xiàng)研究中，29 例平均月齡為24.5 個(gè)月的唇腭裂患兒接受了1 周2 次，每節(jié)課時(shí)長(zhǎng)30 ～ 45 min，持續(xù)12 周的強(qiáng)化環(huán)境教學(xué)干預(yù)方法。干預(yù)接受后，患兒的詞匯量以及輔音正確率也顯著提高［14］。然而，也有針對(duì)患有語(yǔ)音障礙患兒的干預(yù)研究報(bào)告稱，干預(yù)頻率并不會(huì)影響最終語(yǔ)音效果。Cummings 等［25］研究者發(fā)現(xiàn)，無(wú)論干預(yù)的強(qiáng)度和頻率如何，患有語(yǔ)音障礙的患兒在干預(yù)結(jié)束時(shí)都能獲得類似的收益。然而，該作者認(rèn)為，提供更高的干預(yù)頻率可能是一種更有效的干預(yù)方式，因?yàn)閮和锌赡苡涀∽詈笠淮沃委熤芯毩?xí)的技能，定期語(yǔ)音治療對(duì)患兒語(yǔ)音改善有更好的效果。

目前的語(yǔ)音干預(yù)研究中，患兒年齡、評(píng)估時(shí)間和干預(yù)開(kāi)始時(shí)間等信息不一致，難以確定干預(yù)開(kāi)始時(shí)的年齡對(duì)語(yǔ)音結(jié)果的影響［18］。2018 年，美國(guó)顱面-腭裂協(xié)會(huì)（American Cleft Palate-Craniofacial Association）的指南規(guī)定，出生后患有唇腭裂的患兒語(yǔ)音發(fā)育應(yīng)在嬰幼兒早期進(jìn)行監(jiān)測(cè)，對(duì)語(yǔ)音障礙問(wèn)題盡早干預(yù)［18］。

4 語(yǔ)音評(píng)估方法

研究者對(duì)3 歲以下唇腭裂患兒使用聚焦刺激干預(yù)方法，干預(yù)結(jié)束后，患兒的PCC 評(píng)分顯著提高。研究者使用PCC 評(píng)分證明聚焦刺激干預(yù)方法能有效提高患兒的發(fā)音準(zhǔn)確性以及減少患兒使用聲門塞音［26］。PCC 通常用于語(yǔ)音干預(yù)試驗(yàn)，但在使用它作為單一語(yǔ)音結(jié)果指標(biāo)時(shí)應(yīng)謹(jǐn)慎，因?yàn)樗糜? 歲以下患兒的語(yǔ)音評(píng)估時(shí)，可能會(huì)產(chǎn)生誤導(dǎo)性的結(jié)果。這是因?yàn)槭褂肞CC 為指標(biāo)的評(píng)估結(jié)果沒(méi)能考慮到語(yǔ)音正常發(fā)展過(guò)程中的不成熟性，并且，當(dāng)患者說(shuō)出目標(biāo)音位的準(zhǔn)確度提高，但還未到正常范圍內(nèi)時(shí)，它不能準(zhǔn)確地反映干預(yù)效果［27］。然而，即使存在局限性，PCC 與輔音表、語(yǔ)音清晰度等其他指標(biāo)相結(jié)合，也是一個(gè)有價(jià)值的評(píng)估指標(biāo)［12,26］。唇腭裂患兒存在的溝通障礙對(duì)他們的生活質(zhì)量（quality of life，QOL）有明顯影響，尤其是對(duì)患兒心理發(fā)育以及與同齡患兒的社交關(guān)系方面影響較大［28-29］。在一項(xiàng)探討3～18 歲腭裂術(shù)后患者QOL 的變化的研究中，家長(zhǎng)填寫的VELO 量表結(jié)果表示，當(dāng)患兒的發(fā)音越接近正常語(yǔ)音時(shí)，患兒的QOL 得分越高［29］。目前，中國(guó)版本的VELO 量表也用于評(píng)估腭裂患兒的QOL［30］。關(guān)于對(duì)唇腭裂患兒早期語(yǔ)音干預(yù)的結(jié)果，筆者建議使用中國(guó)版本的由家長(zhǎng)填寫VELO 量表進(jìn)行評(píng)估。

5 總結(jié)與展望

目前對(duì)唇腭裂患兒3 歲以內(nèi)提供的語(yǔ)音干預(yù)措施中，聚焦刺激和環(huán)境教學(xué)等自然干預(yù)方式有可能增加唇腭裂患兒的音位量和輔音正確率。除了語(yǔ)音治療師系統(tǒng)地進(jìn)行語(yǔ)音治療外，家長(zhǎng)也可以通過(guò)接受語(yǔ)音治療培訓(xùn)為患兒進(jìn)行早期語(yǔ)音干預(yù)。然而，由于干預(yù)使用方法和干預(yù)結(jié)果評(píng)估方面存在巨大差異，關(guān)于最有效的干預(yù)模式、干預(yù)者和語(yǔ)音持續(xù)時(shí)間以及建議的開(kāi)始干預(yù)年齡仍未確定。未來(lái)的關(guān)于語(yǔ)音干預(yù)方面的研究應(yīng)因注重使用更系統(tǒng)性的語(yǔ)音干預(yù)方法。

【Author contributions】Guliziba·AHT wrote the article.Yaerken AJ, Xu H revise the article.All authors read and approved the final manuscript as submitted.