成人雙側(cè)睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤1例報(bào)道

吳剛峰,應(yīng)向榮

(紹興市人民醫(yī)院泌尿外科,浙江紹興 312000)

雙側(cè)睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤(leydig cell tumor,LCT)十分罕見(jiàn),且術(shù)前診斷較為困難。我院收治成人雙側(cè)LCT患者1例,現(xiàn)報(bào)告其診療過(guò)程,并復(fù)習(xí)相關(guān)文獻(xiàn),為后續(xù)臨床睪丸間質(zhì)細(xì)胞瘤的診斷提供參考。

1 病例報(bào)告

患者男性,45歲,以“陰囊腫大半年”入院?；颊咴诩覄?wù)農(nóng),中等身材,無(wú)高血壓、糖尿病病史,無(wú)吸煙酗酒病史,家族內(nèi)無(wú)遺傳病、腫瘤病史,育一子,體健。查體:正常雙側(cè)男性乳腺,無(wú)發(fā)育。雙側(cè)睪丸均腫大如鵝蛋,質(zhì)韌,無(wú)明顯觸痛。腫瘤指標(biāo)未見(jiàn)異常,性激素測(cè)定:睪酮9.43(正常值4.94～32) nmol/L,促卵泡成熟激素(follicle-stimulating hormone,FSH) 0.15(正常值0.95～11.95) mU/mL,促黃體生成素(luteinizing hormone,LH)0.04(正常值0.57～12.07) mU/mL,孕酮(progesterone,P)5.3(正常值<0.636)ng/mL,雌二醇55.18(40.4～161.5) pmol/L。術(shù)前B超提示:右側(cè)睪丸大小36 mm×24 mm,內(nèi)見(jiàn)32 mm×21 mm不均質(zhì)回聲包塊,內(nèi)見(jiàn)較豐富血流信號(hào);左側(cè)睪丸大小53 mm×32 mm,內(nèi)見(jiàn)49 mm×29 mm不均質(zhì)回聲包塊。彩色多普勒血流顯像(color doppler flow imaging,CDFI)內(nèi)見(jiàn)較豐富血流信號(hào),脈沖頻譜(pulsed-wave,PW)動(dòng)靜脈頻譜阻力指數(shù)0.47(圖1A、B)。電子計(jì)算機(jī)斷層攝影(computer tomography,CT):雙側(cè)睪丸富血供腫瘤,考慮惡性腫瘤,以原發(fā)性淋巴瘤或胚胎性腫瘤可能大(圖2)。腹膜后未見(jiàn)腫大淋巴結(jié),肝膽胰脾未見(jiàn)明顯異常,胸部CT等檢查未見(jiàn)腫瘤轉(zhuǎn)移征象。

A:平掃CT;B:增強(qiáng)CT。

入院后2015年4月13日行左側(cè)根治性睪丸切除術(shù),術(shù)中見(jiàn)左側(cè)睪丸5 cm×3 cm大小腫塊,灰白色,有包膜,質(zhì)地中等。術(shù)后病理提示左側(cè)LCT,考慮良性腫瘤,腫瘤5 cm×2.5 cm×4 cm。免疫組化Calretinin(-),CD34(血管+),CD68(-),CgA(-),CKpan(灶+),EMA(灶+),Inhibin(-),Ki-67(+<1%),S-100(-),Syn(灶+),Vim(+)(圖3A)。右側(cè)行腫塊穿刺活檢,病理提示良性LCT,CD20(-),CD68(散在+),CK(+),EMA(-),Inhibin(-),Ki-67(10%),PLAP(-),Vim(+)(圖3B)。術(shù)后2年內(nèi)每半年復(fù)查性激素各指標(biāo)均在正常范圍之內(nèi),復(fù)查B超提示右側(cè)睪丸腫塊無(wú)明顯增大。

2 討 論

LCT又稱Leydig細(xì)胞瘤,是睪丸性索/性腺間質(zhì)腫瘤的一種單一組織類型的腫瘤,由正常發(fā)育和演化的成分間質(zhì)細(xì)胞構(gòu)成,占所有睪丸腫瘤的3%[1]。LCT多數(shù)為良性病變,最新研究顯示惡性腫瘤約占2.5%,Klinefelter綜合征是LCT的已知危險(xiǎn)因素[2]。雙側(cè)LCT十分罕見(jiàn),約占3%[2]。LCT的病因未明,但很大程度上與下丘腦-垂體-睪丸軸的紊亂致LH增加相關(guān)[2]。

彩色多普勒超聲是傳統(tǒng)的睪丸腫瘤影像學(xué)診斷方法。LCT的典型超聲表現(xiàn)多為低回聲、小體積實(shí)性占位,無(wú)鈣化,富血供,腫塊周圍血流信號(hào)亦較豐富,部分可伴睪丸微石癥,極少數(shù)腫塊內(nèi)還可見(jiàn)鈣化。一般認(rèn)為CT掃描對(duì)睪丸腫瘤無(wú)明顯特異性。有最新研究表明,對(duì)比增強(qiáng)超聲(contrast-enhanced ultrasound,CEUS)在鑒別良性LCT方面顯示出較高的診斷準(zhǔn)確性[3]。目前LCT的診斷主要還是根據(jù)臨床表現(xiàn)及輔助檢查確定,如激素水平、B超、CT等,術(shù)前明確診斷非常困難,確診仍依賴術(shù)后病理檢查。

大多數(shù)LCT為良性,睪丸保留手術(shù)目前是疑似LCT的標(biāo)準(zhǔn)治療方式。文獻(xiàn)報(bào)道,一些<50歲并且病變<5 mm的患者也可從臨床放射監(jiān)測(cè)治療中獲益[2]。對(duì)于惡性LCT,最新研究發(fā)現(xiàn)組氨酸脫羧酶抑制劑可能是新的有效治療手段[4]。

本例在懷疑為惡性腫瘤后,一側(cè)睪丸行根治性睪丸切除術(shù),術(shù)后病理評(píng)估為L(zhǎng)CT?；贚CT多為良性,本例對(duì)另一側(cè)行保留睪丸的腫瘤剜除術(shù),術(shù)后進(jìn)行嚴(yán)密隨訪,2年內(nèi)各性激素指標(biāo)均在正常范圍之內(nèi),無(wú)復(fù)發(fā)跡象。通過(guò)本例認(rèn)為L(zhǎng)CT術(shù)前診斷仍存在困難,需要術(shù)后病理診斷進(jìn)一步證實(shí)。