楊曉光 任利兵
例1,患者,女,42歲。主因間斷進(jìn)食后咳嗽、發(fā)熱5年余入院,咳嗽以進(jìn)流食后加重,偶可咳嗽出食物。間斷發(fā)作,伴有發(fā)熱,體溫最高可達(dá)39.0℃,應(yīng)用抗生素后體溫可漸降至正常。入院前5 d,患者在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行上消化道造影顯示造影劑自食管中下段漏至右肺支氣管內(nèi),診斷考慮為:食管右支氣管瘺。入院后行胸部CT檢查示右肺下葉呈炎性改變。完善輔助檢查,未見手術(shù)禁忌證,于2011年6月22日全麻下手術(shù)治療,取右胸后外側(cè)切口,第5肋間進(jìn)胸,探查見胸膜腔廣泛粘連,游離食管中段??梢娭卸问彻芘c右側(cè)支氣管中間干關(guān)系密切,分離粘連,可見一長約0.8 cm,直徑約1.0 cm的瘺管。術(shù)中診斷為食管右中間干支氣管瘺,切斷并縫扎瘺管。游離壁層胸膜分別包埋斷端?;颊咝g(shù)后恢復(fù)順利,進(jìn)食嗆咳癥狀消失,痊愈出院,隨訪7個(gè)月,無進(jìn)食嗆咳癥狀,無發(fā)熱。復(fù)查上消化道造影瘺管消失。
例2,患者,男,37歲?;颊哂虚g斷咳嗽、咳痰癥狀30余年,咳白粘痰,偶有黃痰、粉紅色血痰。長期按“肺炎”治療,癥狀反復(fù)出現(xiàn)。近10年來癥狀有所減輕,發(fā)作次數(shù)減少,入院前2個(gè)月因上腹部疼痛,行胃鏡檢查發(fā)現(xiàn)距門齒33 cm可見一瘺口,大小約0.5 cm,有氣泡溢出。口服復(fù)方泛影葡胺上消化道造影檢查示造影劑自食管胸下段瘺入右肺下葉內(nèi)側(cè)基底段。氣管鏡檢查示:右肺下葉基底段開口處可見一黏膜樣隆起,未見明顯竇道。充分準(zhǔn)備后于2011年7月26日全麻下手術(shù)治療,術(shù)中探查見:胸膜腔廣泛粘連,游離食管下段,見下段食管與右肺下葉內(nèi)側(cè)基底段支氣管間有一長約1.0 cm瘺管,直徑約1.0 cm,術(shù)中診斷食管右基底段支氣管瘺,瘺管兩端分別縫扎后切斷瘺管。游離部分壁層胸膜,分別包蓋兩側(cè)斷端。術(shù)后恢復(fù)順利,咳嗽、咳痰癥狀消失。隨訪7個(gè)月,無復(fù)發(fā),行上消化道造影檢查,瘺管消失。
討論 成人先天性食管支氣管瘺在臨床上極為少見,占食管氣管、支氣管瘺的25% ~50%,其病史長,誤診率高。發(fā)生原因與胚胎期氣管食管在發(fā)育過程中分隔不徹底有關(guān)[1]。發(fā)生部位多位于食管的中間1/3段和左下葉支氣管。我們報(bào)告的食管支氣管瘺1例為食管右中間干支氣管瘺,1例是食管右基底段支氣管瘺,較為少見。
該病癥狀多不典型,最初多表現(xiàn)為咳嗽,進(jìn)食后癥狀加重,反復(fù)發(fā)生呼吸道感染,進(jìn)一步發(fā)展可出現(xiàn)陣發(fā)性咳嗽、呼吸道感染、咯血甚至大出血等表現(xiàn),偶可咳嗽出食物,約75% 的病例在15歲以后確診,且誤診率高。瘺口小、瘺管斜形、局部黏膜皺襞阻隔、瘺管內(nèi)膜狀分隔存在,是該癥延至成人發(fā)病的因素[2]。本組第1例患者病史5年,第2例病史30余年,長期被誤診為肺炎。
Braimbridge等[3]將先天性食管支氣管瘺分為四型:Ⅰ型由食管憩室內(nèi)炎癥穿破食管和支氣管壁引起,瘺口位于食管憩室頂端,常較小;Ⅱ型為單純食管支氣管瘺,由食管起始斜向上至支氣管的瘺,較為常見;Ⅲ型為食管瘺管與肺和支氣管囊腫相通,再至氣管;Ⅳ型為瘺管進(jìn)入隔離肺組織之間,自身有獨(dú)立的血供系統(tǒng);其中Ⅱ型最常見。本組2例均屬于Ⅱ型。
對反復(fù)發(fā)作的咳嗽、肺部固定部位感染患者應(yīng)考慮有該病的可能性。詳細(xì)詢問病史對診斷非常重要,上消化道造影、纖維支氣管鏡、口服亞甲藍(lán)可以輔助診斷,胸部CT可判斷肺部病變情況。CT三維重建可清楚的顯示瘺管走形、范圍、瘺口位置等信息[4]。
食管支氣管瘺的治療方法以外科手術(shù)為主,手術(shù)成功的關(guān)鍵在于瘺口或瘺管的修補(bǔ)。切斷食管與氣管或支氣管之間的瘺管,食管和氣管或支氣管側(cè)的瘺口分別縫合修補(bǔ),并用鄰近的肌瓣或胸膜等活組織間置以防再通[5]。不建議采取瘺管單純結(jié)扎,單純結(jié)扎瘺管可能發(fā)生組織壞死、結(jié)扎線脫落等情況,致食管瘺、膿胸等并發(fā)癥。本2例患者均采取瘺管切斷、分別縫合修補(bǔ),再用壁層胸膜覆蓋的方法,均取得成功。對于不能耐受開胸手術(shù)的患者,國外有報(bào)道食管鏡下應(yīng)用生物膠或硝酸銀封堵瘺口的方法,但成功率低,瘺口易感染復(fù)發(fā)[6]。
1 Linnane BM,Canny G.Congenital broncho-esophageal fistula:A case report.Respir Med,2006,100:1855-1857.
2 Fei PD,Hu CX,Tan J.The surgical treatment of 3 cases adult congenital bronchoesophageal fistula.The Journal of Medical Theory and Practice,2004,2:135.
3 Braimbridge MV,Keith HI.Oesphago-bronchial fisrula in the adult.Thorax,1965,20:226-233.
4 Nagata K,Kamio Y,Ichikawa T,et al.Congenital tracheoe-sophageal fistula successfully diagnosed by CT esophagography.World J Gastroenterol,2006,12:1476-1478.
5 高成新,黃偶麟,顧愷時(shí),等.成人良性食管氣管支氣管瘺的診斷和治療.中華外科雜志,1995,33:71-72.
6 Meier JD,Sulman CG,Almond PS,et al.Endoscopic management of recurrent congenital tracheoesophageal fistula:a review of techniques and result.Int J Pediatr Otorhinolaryngol,2007,71:691-697.