高方友，王 曲，劉窗溪，韓國強，尹 浩，王 超，馬 駿，楊承勇，楊 恒，熊云彪

(貴州省人民醫(yī)院神經(jīng)外科，貴州 貴陽 550002)

癥狀性齒狀突游離小骨的后路螺釘內(nèi)固定治療

高方友，王 曲，劉窗溪，韓國強，尹 浩，王 超，馬 駿，楊承勇，楊 恒，熊云彪

(貴州省人民醫(yī)院神經(jīng)外科，貴州 貴陽 550002)

目的 總結(jié)癥狀性齒狀突游離小骨的后路螺釘內(nèi)固定治療方法與效果。方法 9例癥狀性齒狀突游離小骨患者采用頸后路寰樞椎螺釘或枕頸螺釘內(nèi)固定植骨融合術(shù)進行治療，術(shù)中采取3D打印模型輔助置釘，比較術(shù)前、術(shù)后MADI及OA評分評價手術(shù)療效。結(jié)果 全部病例成功實施了手術(shù)，無手術(shù)相關(guān)并發(fā)癥發(fā)生。7例行術(shù)中復(fù)位及內(nèi)固定的患者中，5例完全復(fù)位，2例大部分復(fù)位，術(shù)后MADI顯著縮小，所有病例術(shù)后JOA評分明顯提高，差異均有統(tǒng)計學意義(P= 0.000)。結(jié)論 對伴有寰樞椎脫位的癥狀性齒狀突游離小骨患者，采用術(shù)中復(fù)位加后路螺釘內(nèi)固定治療效果好。

癥狀性齒狀突游離小骨；3D打印模型；寰樞椎脫位；內(nèi)固定

齒狀突游離小骨是一種少見的樞椎畸形，是由于先天和/或后天因素導(dǎo)致的樞椎椎體與齒狀突不連續(xù)[1]。齒狀突游離小骨本身是否需要治療目前尚無定論，但該病變可導(dǎo)致寰樞關(guān)節(jié)不穩(wěn)(或脫位)及脊髓壓迫癥狀，產(chǎn)生嚴重的后果，此時需要外科干預(yù)治療。貴州省人民醫(yī)院神經(jīng)外科2012年3月至2014年3月共收治9例癥狀性齒狀突游離小骨患者，全部采取頸椎后路螺釘內(nèi)固定手術(shù)治療，效果良好，報道如下。

1 資料與方法

1.1 一般資料 貴州省人民醫(yī)院神經(jīng)外科2012年3月至2014年3月共收治癥狀性齒狀突游離小骨患者9例，其中男5例，女4例；年齡14～61歲，平均年齡38歲；發(fā)病至就診時間1周至38年。4例有明確外傷史者，1例為頸部重物砸傷，另3例為高處墜落傷，其中1例傷后曾昏迷10天，另1例38年前受傷，漸出現(xiàn)一側(cè)肢體乏力，8年前跌倒再次受傷后病情加重，在外院行頸椎后路內(nèi)固定枕頸融合術(shù)，但術(shù)后癥狀無改善；5例無明確外傷史，但1例幼時有枕部腦膜腦膨出及腦積水手術(shù)病史。全部病例均無類風濕關(guān)節(jié)炎等病史。9例均存在不同程度的神經(jīng)系統(tǒng)癥狀和體征。全部病例均存在脊髓長傳導(dǎo)束受損癥狀，表現(xiàn)為單側(cè)或雙側(cè)肢體乏力；4例有感覺受損癥狀，四肢麻木；肌營養(yǎng)不良1例，表現(xiàn)四肢肌肉萎縮；呼吸困難2例；頸部僵硬及活動受限4例；頸枕部疼痛3例；斜頸1例。

1.2 術(shù)前準備

1.2.1 影像學資料 ①X射線檢查：8例常規(guī)攝頸椎正、側(cè)位，屈/伸側(cè)位和齒狀突開口前后位片，1例因嚴重呼吸困難、病情危重未行該項檢查。主要表現(xiàn)為張口位齒狀突呈游離狀，與樞椎椎體不融合。②CT檢查：全部病例均行顱頸交界區(qū) CT 掃描并進行骨三維重建，測量正中矢狀位上樞椎椎體前緣與寰椎前弓后緣的間距，即改良寰齒前間距(modified atlanto-dens interval，MADI)[1]。6例行椎動脈CTA檢查，走形異常3例。全部病例樞椎齒狀突與椎體不連，但是與寰椎的位置關(guān)系正常。8例樞椎椎體存在不同程度脫位，其中6例樞椎椎體后脫位并導(dǎo)致椎管狹窄，MADI均大于5 mm，最大達10 mm(其中1例可見頸椎后路內(nèi)固定系統(tǒng)，無松動滑脫移位，寰樞關(guān)節(jié)已融合，但是樞椎仍然后脫位)；另2例前脫位，1例脫位不明顯；3例有關(guān)節(jié)退變表現(xiàn)如骨質(zhì)增生；3例椎動脈走行異常；2例合并顱底凹陷癥，全部病例無扁平顱底、寰枕融合、Klippel-Feil綜合征等其它顱頸交界區(qū)畸形。③MRI檢查：全部病例均行顱頸交界區(qū)MRI掃描，顯示齒狀突游離小骨和/或發(fā)生移位，導(dǎo)致頸段椎管不同程度狹窄，頸髓不同程度受壓變細，且T2像呈高信號；1例合并腦室擴大，頸胸段脊髓空洞癥；但全部病例無Chiari’s畸形等。

1.2.2 顱頸交界區(qū)3D打印模型制作[2]7例通過收集到的CT掃描數(shù)據(jù)，采取3D打印技術(shù)，成功打印出了顱頸交界區(qū)帶椎動脈的等比例骨結(jié)構(gòu)模型。通過CT三維重建評估，全部病例均可以行C1～C2固定，但是通過3D打印模型測量及術(shù)前模擬置釘，其中1例因C1側(cè)塊發(fā)育不良，不適合行寰椎側(cè)塊置釘，改行枕頸螺釘內(nèi)固定治療。

1.3 手術(shù)方法 全部病例均接受了手術(shù)治療，術(shù)前未行牽引治療。7例行寰椎側(cè)塊-樞椎椎弓根內(nèi)固定植骨融合術(shù)采取自體-異體植骨融合。手術(shù)步驟：全麻，俯臥位，枕頸后正中縱行直切口。分離枕頸部肌肉，顯露枕大孔后緣、C1后弓和C2棘突及兩側(cè)椎板。在3D打印模型輔助下行后路螺釘置入內(nèi)固定，采用C1側(cè)塊螺釘和C2椎弓根螺釘間內(nèi)固定技術(shù)。手術(shù)過程中分別在C1側(cè)塊和C2椎弓根植入松質(zhì)骨螺釘后，樞椎后脫位時通過術(shù)中螺釘間撐開或向前壓C2棘突的方式使樞椎椎體復(fù)位，若前脫位時則需采取提拉技術(shù)使樞椎椎體向后復(fù)位，若寰椎后弓內(nèi)陷過多時，可切除后弓，寬度約2.5 cm，并將樞椎椎板去皮質(zhì)。將切除的樞椎棘突松質(zhì)骨顆粒與同種異體骨混合后植于C1～C2兩側(cè)關(guān)節(jié)突附近；2例后路復(fù)位枕頸內(nèi)固定植骨融合術(shù)，1例患者因C1側(cè)塊發(fā)育不良，采用枕骨-C2椎弓根螺釘內(nèi)固定技術(shù)，在枕骨中線上安裝枕骨板，枕骨螺釘固定。另1例已在外院行后路枕頸內(nèi)固定植骨融合術(shù)，但樞椎椎體仍然有后脫位導(dǎo)致椎管狹窄，頸髓受壓，因寰樞關(guān)節(jié)已融合，僅行了經(jīng)口-咽入路樞椎椎體部分切除術(shù)。術(shù)后佩戴頸胸支具3月。

1.4 觀察指標 術(shù)后1周常規(guī)復(fù)查CT及MRI，測量并比較術(shù)前術(shù)后MADI。術(shù)后3個月再復(fù)查時采用日本骨科學會(JOA)評分評價治療效果及了解骨性融合情況。

1.5 統(tǒng)計學方法 所有數(shù)據(jù)采用SPSS 19.0 統(tǒng)計軟件進行統(tǒng)計與分析。計量資料以均數(shù)±標準差表示，采用配對樣本t檢驗進行比較。P< 0.05為差異有統(tǒng)計學意義。

2 結(jié)果

全部病例均成功實施手術(shù)，未發(fā)生與手術(shù)相關(guān)的并發(fā)癥。術(shù)后復(fù)查CT顯示8例存在寰樞關(guān)節(jié)脫位者中，7例行術(shù)中復(fù)位后路內(nèi)固定術(shù)，均獲得不同程度復(fù)位，完全復(fù)位者5例，2例大部分復(fù)位，術(shù)后MADI明顯縮小，差異有統(tǒng)計學意義(典型病例見圖1)；術(shù)后3月隨訪時所有患者癥狀體征均有不同程度改善，JOA評分明顯提高，差異均有統(tǒng)計學意義(P= 0.000)，見表1。植骨融合良好，撤除頸胸支具。

圖1 寰椎側(cè)塊-樞椎椎弓根螺釘釘后路內(nèi)固定治療樞椎齒狀突游離小骨伴寰樞椎脫位 a：術(shù)前CT顯示齒狀突游離小骨伴寰樞椎脫位，MADI增大；b：術(shù)后脫位完全復(fù)位，MADI明顯縮??；c：顯示左側(cè)頸1～2螺釘位置；d：顯示右側(cè)頸2椎弓根螺釘位置；e：顯示右側(cè)頸1側(cè)塊螺釘位置；f：術(shù)前MRI顯示頸椎管狹窄嚴重，頸髓受壓變性；g：術(shù)后MRI顯示椎管通暢，頸髓受壓解除，但T2像高信號存在

項目n術(shù)前術(shù)后tPMADI(mm)79.011±2.6790.792±0.30215.7540.000JOA評分(分)912.041±1.43815.895±1.39510.7350.000

3 討論

3.1 齒狀突游離小骨的病因 齒狀突游離小骨是齒狀突畸形最常見的類型，表現(xiàn)為周邊皮質(zhì)骨的小骨取代了正常的齒狀突，與樞椎椎體之間無骨性連接，最早由Giacomini于1886年報道，其病因目前還不清楚，有兩種推測，即先天性因素和后天獲得性因素。先天性因素的有力證據(jù)是齒狀突游離小骨常和其他先天畸形共同存在，如顱底凹陷癥等，本組有2例。后天獲得性因素多產(chǎn)生于創(chuàng)傷導(dǎo)致的齒狀突骨折愈合不良引起，本組有7例存在明確的外傷史，可見外傷在該疾病中的作用不可小覷，但是其發(fā)病機制還缺乏確鑿的證據(jù)來支持。另外還有一種觀點認為是兩種因素共同作用的結(jié)果，即先天齒狀突發(fā)育不良，在外力作用下發(fā)生齒狀突骨折，在齒狀突尖韌帶的回縮下齒狀突向頭顱側(cè)移位出現(xiàn)骨不連，加上骨折后齒狀突失去血液供應(yīng)，導(dǎo)致骨質(zhì)壞死吸收，在長期寰樞關(guān)節(jié)異?；顒哟碳は鲁霈F(xiàn)骨折斷端圓滑、皮質(zhì)化而形成[3]。但不管是先天因素還是獲得性原因，齒狀突游離小骨產(chǎn)生的原因?qū)ζ渌鶎?dǎo)致的疾病狀態(tài)，如寰樞關(guān)節(jié)不穩(wěn)或脫位的診斷和治療意義不大。

3.2 齒狀突游離小骨的手術(shù)治療 齒狀突小骨引起復(fù)雜的寰樞椎脫位而導(dǎo)致脊髓損傷產(chǎn)生癥狀體征時，外科手術(shù)治療是明確的，也是有效的治療手段[4，5]。但治療方法尚不統(tǒng)一。傳統(tǒng)的后路內(nèi)固定融合手術(shù)方式包括寰樞椎后路鋼絲(Gallie和Brooks技術(shù))或椎板夾固定技術(shù)(Halifax和Apofix技術(shù))、寰樞椎后路經(jīng)關(guān)節(jié)側(cè)塊螺釘固定技術(shù)(Magerl技術(shù))、寰樞椎椎弓根內(nèi)固定技術(shù)、合并寰枕融合或其他復(fù)雜枕頸區(qū)畸形的患者需要進行枕頸融合術(shù)。不管哪一種手術(shù)方案均需要考慮到復(fù)位、減壓、固定和融合這幾個治療要點。隨著內(nèi)固定材料的不斷改進及手術(shù)技術(shù)不斷提高，目前一些手術(shù)方式逐漸被淘汰，一些新的技術(shù)逐漸出現(xiàn)?，F(xiàn)在常用的治療方式有兩種：寰樞椎內(nèi)固定融合術(shù)和枕頸內(nèi)固定融合術(shù)。

3.2.1 寰樞椎內(nèi)固定融合術(shù) 對齒狀突游離小骨伴有寰樞椎不穩(wěn)或脫位者，目前多采取的是近年來發(fā)展起來的一種新方法治療：C1側(cè)塊螺釘加C2椎弓根或峽部螺釘釘棒固定術(shù)[6，7]。該方法不要求寰樞椎后部結(jié)構(gòu)的完整性，特別適用于需要進行后路減壓的患者。暴露枕頸部結(jié)構(gòu)后，需要時先行枕骨大孔或/及寰椎后弓減壓，然后置入頸2椎弓根螺釘及寰椎側(cè)塊螺釘，連接鈦棒后，如果樞椎前脫位時則需采取提拉技術(shù)使樞椎椎體向后復(fù)位，若后脫位時可以通過向前壓C2棘突或采取螺釘間撐開的方式使樞椎椎體復(fù)位[8]。此外，還可以通過彎棒行有限的術(shù)中復(fù)位，最后植骨融合。很明顯，該方法在復(fù)位方面具有獨特的優(yōu)勢，且融合率高[9]。本組有7例采取了該方法治療，均獲得不同程度的寰樞椎脫位復(fù)位，MADI較術(shù)前顯著降低。手術(shù)過程中為了充分解除頸髓后方的壓迫，還有1例進行了寰椎后弓減壓，以增加在頸椎MRI矢狀位測量到的脊髓可利用空間(Spinal cord available space)。術(shù)后3個月隨訪，頸椎CT顯示所有患者均達到寰樞椎之間骨性融合。寰樞椎之間復(fù)位沒有丟失，頸髓無明顯受壓?；颊咝g(shù)后3個月隨訪，JOA評分顯著提高，神經(jīng)功能癥狀較術(shù)前顯著改善。

3.2.2 枕頸融合術(shù) 該方法能夠較好保持上頸椎的穩(wěn)定性，對那些同時伴有先天性骨和/或血管異常的齒狀突游離小骨，無法采用寰樞椎內(nèi)固定融合者，如寰椎側(cè)塊發(fā)育細小或缺如、椎動脈走行解剖變異或寰枕融合者，仍是一個很好的備選方案。但術(shù)后需要較長時間的外固定，當需要延長固定到頸3時，會造成更多的枕頸部運動功能喪失。本組1例有枕頸融合者直接采取了該方法治療，如果寰椎側(cè)塊條件允許，也可以采取Geol技術(shù)固定融合[10]。對后路復(fù)位欠佳患者，可以經(jīng)口切除樞椎部分椎體減壓彌補。本組1例早年在外院行后路枕頸融合，因復(fù)位差，最后采取了該方法補救。

3.2.3 無癥狀齒狀突游離小骨的治療 對于偶然發(fā)現(xiàn)的沒有癥狀的齒狀突游離小骨是保守治療還是外科干預(yù)一直有爭議，手術(shù)指征缺乏統(tǒng)一標準。由于齒狀突游離小骨是導(dǎo)致寰樞關(guān)節(jié)失穩(wěn)或脫位的潛在病理解剖基礎(chǔ)，我們認為，那些沒有癥狀的齒狀突游離小骨病例即使沒有脫位，若評估存在關(guān)節(jié)失穩(wěn)的證據(jù)時需嚴密隨訪觀察，也可選擇手術(shù)治療。比如齒狀突及椎體后方存在MRI T2像低信號結(jié)節(jié)影、寰樞關(guān)節(jié)退變、骨質(zhì)或軟組織增生的改變時；若合并存在其它畸形如寰枕融合時手術(shù)指征強烈。因為這些病例隨著年齡增長和頸椎退變，寰樞椎穩(wěn)定性逐漸下降，椎管緩沖和脊髓適應(yīng)能力進一步喪失而有潛在形成癥狀性齒狀突游離小骨的可能；另一方面，這些患者在發(fā)生跌倒等外傷時，尤其是存在寰枕融合時，頸部抗拒外力緩沖的作用下降，容易造成明顯的脫位而引起頸髓損傷的可能。本組1例34歲患者影像學表現(xiàn)雖然沒有明確寰樞椎脫位表現(xiàn)，但是寰樞關(guān)節(jié)有骨質(zhì)增生及退變表現(xiàn)，且頸髓存在MRIT2像高信號，我們采取手術(shù)治療后癥狀改善，頸髓異常信號消失，關(guān)節(jié)退變減輕。當然，對于那些老年患者，該觀點值得商榷。

齒狀突游離小骨的治療方案較多，本組病例主要采取了寰樞椎內(nèi)固定及枕頸內(nèi)固定融合方法。但是，不管是否有無癥狀的患者，采取現(xiàn)有任何一種方法都無法以一概全來處理所有病例。手術(shù)入路及內(nèi)固定融合術(shù)式的選擇要根據(jù)臨床綜合情況進行個性化定制，尤其是同時伴有其他先天畸形的病例，在治療方法的選擇上應(yīng)該考慮更加全面。我們強調(diào)根據(jù)術(shù)前評估，采取個性化治療方案，兼顧各治療要點來進行治療。術(shù)前CTA判斷椎動脈走形，術(shù)中能有效保護椎動脈，3D打印模型術(shù)中輔助等可提高置釘成功率，這些都可以作為制定個性化治療方案的參考因素[2]。本組7例手術(shù)在3D打印模型的輔助下實施，可對游離齒狀突小骨在直觀、可視的條件下進行全面研判，還能術(shù)前模擬置釘，對制定個性化后路螺釘內(nèi)固定治療方案具有極大的參考意義。

[1] Sankar WN，Wills BP，Dormans JP，et al.Os odontoideum revisited：the case for a multifactorial etiology[J].Spine(Phila Pa 1976)，2006，31(9)：979-984.

[2] 高方友，王曲，劉窗溪，等.個體化3D打印模型輔助后路螺釘內(nèi)固定治療顱頸交界區(qū)畸形[J].中華神經(jīng)外科雜志，2013，29(9)：896-901.

[3] Kirlew KA，Hathout GM，Reiter SD，et al.Os odontoideum in identical twins：perspectives on etiology [J].Skeletal Radiol，1993，22(7)：525-527.

[4] Kim IS，Hong JT，Jang WY，et al.Surgical treatment of os odontoideum[J].J Clin Neurosci，2011，18(4)：481-484.

[5] Zhang H，Jin A，Zhang L，et al.Posterior fixation and fusion for treatment of Os odontoideum complicated by atlantoaxial dislocation[J].Nan Fang Yi Ke Da Xue Xue Bao，2012，32(9)：1358-1361.

[6] Harms J，Melcher RP.Posterior C1～C2fusion with polyaxial screw and rod fixation [J].Spine(Phila Pa 1976)，2001，26(22)：2467-2471.

[7] Nitising A，Jetjumnong C，Tisavipat N，et al.Posterior C1～C2fusion using C1lateral mass and C2pars screw with rod fixation：techniques and outcomes[J].J Med Assoc Thai，2011，94(7)：794-800.

[8] Jian FZ，Chen Z，Wrede KH，et al.Direct posterior reduction and fixation for the treatment of basilar invagination with atlantoaxial dislocation[J].Neurosurgery，2010，66：678-687.

[9] 菅鳳增，陳贊，葉明，等.顱頸交界區(qū)后路螺釘內(nèi)固定[J].中華神經(jīng)外科雜志，2008，24：725-727.

[10]Goel A.Treatment of basilar invagination by atlantoaxial joint distraction and direct lateral mass fixation[J].J Neurosurg Spine，2004，1：281-286.

R687.3+2

A

1672-6170(2015)03-0013-04

貴州省科學技術(shù)廳-貴州省人民醫(yī)院聯(lián)合基金資助項目[編號：黔科合LH(2014)7007號]

高方友，男，博士，教授，主任醫(yī)師，碩士研究生導(dǎo)師。中國醫(yī)師協(xié)會脊柱脊髓疾病專家委員會委員，華人神經(jīng)脊柱講師團講師，中華中青年神經(jīng)外科交流協(xié)會及貴州省貴陽市神經(jīng)外科學分會常務(wù)委員。研究方向：脊柱脊髓疾病的外科治療。

2015-03-30)