多拇指畸形的分型

楊國濤 江起庭

（1.江蘇省丹陽市人民醫(yī)院骨科，江蘇 丹陽 212300；2.南京醫(yī)科大學(xué)南京邦德骨科醫(yī)院手足外科，江蘇 南京 210018）

綜 述

多拇指畸形的分型

楊國濤1江起庭2

（1.江蘇省丹陽市人民醫(yī)院骨科，江蘇 丹陽 212300；2.南京醫(yī)科大學(xué)南京邦德骨科醫(yī)院手足外科，江蘇 南京 210018）

多拇指畸形是手部最常見的先天畸形之一，多拇指畸形又稱復(fù)拇指畸形，表現(xiàn)為拇指的分裂重復(fù)，具有豐富的解剖形態(tài)變異。國外文獻(xiàn)報道發(fā)病率為0.08%～0.14%[1-2]；經(jīng)典理論認(rèn)為，在胚胎8周前，外胚層和軸前中胚層的壞死受到干擾，是多拇指畸形的病因[3]。對多拇指畸形理想的矯形手術(shù)，需要全方位地確認(rèn)病理解剖結(jié)構(gòu)和X線形態(tài)特點。分型有助于完善對此畸形解剖結(jié)構(gòu)規(guī)律的認(rèn)識及總結(jié)，同時可以指導(dǎo)手術(shù)方式和評估預(yù)后。本文對既往國內(nèi)外文獻(xiàn)對多拇指畸形影像學(xué)分型的相關(guān)報道綜述如下，旨在：①確定分型的種類；②明確分型的最新發(fā)展；③為手術(shù)矯正提供良好循證醫(yī)學(xué)證據(jù)。

1 多拇指畸形Wassel分型

1969年Wassel 通過總結(jié)70例多拇指畸形，將其分為7型。I型和Ⅱ型為遠(yuǎn)節(jié)指骨重復(fù)。如果指骨分化不完全，有共同的骨骺與近節(jié)指骨相關(guān)節(jié)，為I型。如果指骨分化為兩個單獨的遠(yuǎn)節(jié)指骨，有獨立或共同的骨骺與近節(jié)指骨相關(guān)節(jié)，為Ⅱ型。近節(jié)指骨分化不完全，與掌骨形成正常的關(guān)節(jié)為Ⅲ型。近節(jié)指骨分化完全，有獨立或共同的骨骺與掌骨相關(guān)節(jié)，為Ⅳ型。掌骨分化不完全，與有獨立骨骺的近節(jié)指骨分別形成關(guān)節(jié)，為V型。掌骨分化完全為Ⅵ型。包含三節(jié)指骨成分的多拇指畸形為Ⅶ型[4]。Wassel分型是最常用及最經(jīng)典的分型[5]，近年有文獻(xiàn)報道了Wassel分型與預(yù)后評估的關(guān)聯(lián)，其中Ⅲ型和Ⅳ型術(shù)后并發(fā)癥發(fā)生率相對高[3]。

多拇指畸形的重復(fù)水平是Wassel分型主要根據(jù)，此分型系統(tǒng)無法進(jìn)一步細(xì)化畸形的異常表現(xiàn)，對于手術(shù)細(xì)節(jié)無法提供精確的幫助。且隨患者骨骼發(fā)育成熟，分型可能會發(fā)生轉(zhuǎn)化[6]。隨著病例的豐富，出現(xiàn)一些無法歸入Wassel分型的橈側(cè)多指畸型[7]。1996年，Ogino等[1]為了提高畸形分型與治療的相關(guān)性，提出了改良的Wassel分型，單獨列出漂浮拇型和橈側(cè)偏斜型多拇畸形，對合并三節(jié)拇的情況則根據(jù)發(fā)生的水平進(jìn)行描述，根據(jù)改良Wassel分型總結(jié)了與分型相對應(yīng)的手術(shù)方式及手術(shù)步驟。

目前認(rèn)為Ⅳ型多拇指畸形的發(fā)生率最高，。Hung等[6]根據(jù)X線片表現(xiàn)將Wassel Ⅳ型分為4個亞型，與治療相關(guān)性較大。A型為發(fā)育不良型，顯著的表現(xiàn)為橈側(cè)拇指發(fā)育不良，可能有拇短展肌附著；B型為尺側(cè)偏斜型，顯著的表現(xiàn)為指間關(guān)節(jié)尺向偏斜，橈側(cè)拇指輕微發(fā)育不良，橈尺側(cè)拇指肌腱間可能有交聯(lián)纖維腱束；C型為分離型，橈尺側(cè)拇指發(fā)育基本一致，偏斜不明顯，肌腱系統(tǒng)可能是獨立的；D型為聚合型，或復(fù)雜型、龍蝦鉗型[8-10]等，橈尺側(cè)拇指近節(jié)指骨相互分離，遠(yuǎn)節(jié)指骨相互聚合，拇指的肌腱結(jié)構(gòu)會是指骨產(chǎn)生屈曲、旋轉(zhuǎn)畸形，是Ⅳ型中最復(fù)雜的。

2 多拇指畸形合并三節(jié)指骨畸形

三節(jié)指骨拇指表現(xiàn)為遠(yuǎn)節(jié)及近節(jié)指骨間出現(xiàn)額外的三角形或梯形指骨，根據(jù)額外指骨的形狀和位置，造成相應(yīng)的指骨偏斜。根據(jù)第一掌骨骺板的位置可進(jìn)一步分為兩種情況，即骺板位于掌骨遠(yuǎn)端的可對掌型和骺板位于掌骨近端的非可對掌型。非可對掌型拇指通常伴大魚際發(fā)育不良，相對少見。多拇指畸形合并三節(jié)指骨的發(fā)生率很高，以發(fā)生于橈側(cè)贅生拇指及指間關(guān)節(jié)居多，三節(jié)指骨拇指有Kanno分型、Ogino分型及Wood分型等，對多拇指畸形也適用[6,11-13]。目前認(rèn)為三節(jié)指骨拇指是拇指胚胎發(fā)育的先天性缺陷，其發(fā)生機(jī)制有不同的假設(shè)和理論[14-15]。三節(jié)指骨拇指的額外指骨與遠(yuǎn)端及近端結(jié)構(gòu)存在間隙，常與異常的遠(yuǎn)節(jié)指骨次級骨化中心難以區(qū)分，兩者的拇指的外觀及早期X線片的表現(xiàn)類似，但隨著生長發(fā)育，兩者的影像學(xué)表現(xiàn)會產(chǎn)生差異[6,16]。

多拇指畸形合并三節(jié)指骨屬于Wassel分型的Ⅶ型，在人群中具有一定的遺傳性，通常為常染色體顯性遺傳[17]。1977年Wood[15]在Wassel分型的基礎(chǔ)上根據(jù)三節(jié)指骨的位置將Ⅳ型多拇指畸形分為3個亞型，并對Ⅶ型進(jìn)行重新定義。Ⅳ-A型為近節(jié)指骨分化完全，橈側(cè)及尺側(cè)均為三節(jié)指骨，僅橈側(cè)或尺側(cè)為三節(jié)指骨分別稱Ⅳ-B型及Ⅳ-C型。Ⅶ型多拇指畸形為掌骨完全分裂伴三節(jié)拇的情況，根據(jù)贅生拇指的發(fā)育情況及三節(jié)指骨的位置分為4個亞型。Ⅶ-A型為橈側(cè)拇指三節(jié)指骨，尺側(cè)拇指發(fā)育不良；Ⅶ-B型為尺側(cè)及橈側(cè)拇指均為三節(jié)指骨；Ⅶ-C型為尺側(cè)拇指三節(jié)指骨，橈側(cè)拇指發(fā)育不良，在此型中最為常見；Ⅶ-D型有橈側(cè)、中間及尺側(cè)三個拇指，中間拇指為三節(jié)指骨[15,18]。

3 多拇指畸形合并偏斜畸形

多拇指畸形的治療中，偏斜畸形的處理是個難題。骨骼形態(tài)異常，肌腱力量的異常牽拉和指骨間的額外指骨等，會單獨或聯(lián)合地導(dǎo)致偏斜[19-20]。對于經(jīng)典的Wassel分型，Ⅱ型多拇指畸形遠(yuǎn)節(jié)指骨通常相互偏離形成偏斜。Ⅳ型多拇指畸形近節(jié)指骨通常相互偏離而遠(yuǎn)節(jié)指骨相互匯合而形成偏斜，Ⅵ型多拇指畸形也有同樣的趨勢。

1988年Ogino等[21]提出了多拇指畸形，表現(xiàn)為橈側(cè)及尺側(cè)拇指均有橈偏趨勢。通過術(shù)前X線片和術(shù)中探查分析橈向偏斜橈側(cè)多指畸型，遠(yuǎn)節(jié)指骨型（Wassel Ⅱ型）的橈向偏斜與次級骨化中心和近節(jié)指骨的形態(tài)有關(guān)，近節(jié)指骨型（Wassel Ⅳ型）的橈向偏斜與近節(jié)指骨的發(fā)育及形態(tài)有關(guān)，橈側(cè)拇指遠(yuǎn)節(jié)指骨和掌骨間可見一小骨塊，可能為發(fā)育不良的近節(jié)指骨，與三節(jié)指骨拇指畸形的發(fā)生有一定相似之處。部分橈向偏斜橈側(cè)多指畸型因橈側(cè)拇指近節(jié)指骨的發(fā)育異常在X線片上未見顯像，尺側(cè)拇指近節(jié)指骨基底增寬，根據(jù)Wassel分型無法準(zhǔn)確分型，重復(fù)水平似乎介于Ⅱ型與Ⅲ或Ⅳ型，術(shù)中探查骨性結(jié)構(gòu)間可存在軟骨或軟組織連接[1,21]。Hung等[6]提出的Ⅳ型A1亞型為橈側(cè)偏斜多拇畸形，尺側(cè)近節(jié)指骨為梯形，橈側(cè)近節(jié)指骨發(fā)育不良，骨性結(jié)構(gòu)及肌腱止點異常都會導(dǎo)致橈側(cè)偏斜。

4 其他多拇指畸形的系統(tǒng)分型

1988年Blauth等[22]根據(jù)X線片的形態(tài)從縱向和橫向兩個方向總結(jié)了多指及多趾畸形的分類。針對橈側(cè)多指畸型，縱向從遠(yuǎn)端到近端分為4型，遠(yuǎn)節(jié)指骨型、近節(jié)指骨型、掌骨型、腕骨型，并附加特殊表現(xiàn)的描述，如發(fā)育不良、三節(jié)指骨和多重復(fù)制等，及其特殊表現(xiàn)的定位，分型的命名如“遠(yuǎn)節(jié)指骨型伴雙三節(jié)指骨”。漂浮拇型和魚際肌發(fā)育不良相關(guān)型是重要的補充。

2008年，Zuidam 等[23]提出一種比較全面的分型系統(tǒng)，稱為Rotterdam分型，三節(jié)指骨拇指和多重復(fù)制的多拇指畸形都可納入此系統(tǒng)，這較以前的分型系統(tǒng)及命名系統(tǒng)更具靈活性和包容性，從根本上來說這是改良的Wassel分型，總結(jié)起來有以下幾項改良：完全重復(fù)和不完全重復(fù)要考慮重復(fù)成分的骨骺；重復(fù)的水平增加大多角骨不完全重復(fù)（VII）和大多角骨完全重復(fù)（VIII）；描述異常的成分及表現(xiàn)時聯(lián)合其位置，如三節(jié)指骨、偏斜、關(guān)節(jié)融合、發(fā)育不良等，聯(lián)合橈側(cè)、中間及尺側(cè)等位置；三重重復(fù)等復(fù)類型有相應(yīng)的命名邏輯。

目前可見的文獻(xiàn)報道的橈側(cè)多拇指基本都能納入此分型系統(tǒng)，并且可以吸收其他分型理論，對合并的異常成分及表現(xiàn)可行進(jìn)一步的描述。例如，關(guān)節(jié)融合型除了橈側(cè)及尺側(cè)的位置，還可分為指間關(guān)節(jié)、掌指關(guān)節(jié)的情況[24]。相對于Wassel分型，Rotterdam分型系統(tǒng)在描述橈側(cè)多拇合并三節(jié)指骨的情況有顯著的優(yōu)勢，對于其他的異常表現(xiàn)也是如此，對手術(shù)治療具有指導(dǎo)作用。Dijkman等[25]通過回顧多中心橈側(cè)多指畸形的病例，對比了Wassel分型和Rotterdam分型對此畸形的容納性及應(yīng)用的可靠性，證明了Rotterdam分型能納入更加廣泛的病例，是一種科學(xué)的分型系統(tǒng)。目前已有根據(jù)2008年提出的Rotterdam分型未能納入的病例報告，但根據(jù)此分型系統(tǒng)的邏輯已提出增補改良的建議，補充橈側(cè)腕骨重復(fù)（IX）、橈骨重復(fù)（X）和四重重復(fù)3種分型命名[26]。

除了以上兩種系統(tǒng)分型，既往文獻(xiàn)中還有其他作者報告的分型方法，但大多未得到推廣。Rotterdam分型吸收了Wassel分型的經(jīng)典理論，并在分型及命名邏輯上得到創(chuàng)新，基本能將所有的橈側(cè)多指畸形納入，同時對新發(fā)或罕見病例分型不斷完善，有著良好的應(yīng)用前景。

5 多拇指畸形的治療相關(guān)影像學(xué)分型

多拇指畸形治療相關(guān)的因素有很多，如畸形的水平、各復(fù)生拇指的發(fā)育情況（相互對比及與正常拇指對比）、關(guān)節(jié)功能及穩(wěn)定性、骨性結(jié)構(gòu)的偏斜、拇指外展功能等，這些因素綜合地決定了手術(shù)時機(jī)、手術(shù)方法及預(yù)期結(jié)果，通過影像學(xué)分型可做術(shù)前評估[1]。手術(shù)探查可能會發(fā)現(xiàn)X線平片未顯示的軟骨性連接及其他異常結(jié)構(gòu)，此時應(yīng)該根據(jù)復(fù)生拇指位置重新分型。多拇指畸形的影響學(xué)分型與手術(shù)治療是相互補充的。

對于幼兒，軟骨性骨骺及軟骨性結(jié)構(gòu)在多拇分叉水平通常不顯像，術(shù)前根據(jù)X線片對多拇指畸形的評估和分型可能與術(shù)中探查結(jié)果有所差異。Islam等[27]結(jié)合X線片和術(shù)中探查提出了更加實用及與治療相關(guān)的分型。數(shù)例特殊表現(xiàn)的遠(yuǎn)節(jié)指骨不完全重復(fù)納入I型，Ⅲ、Ⅵ型與Wassel分型的標(biāo)準(zhǔn)相同。Ⅱ、Ⅳ、Ⅵ型多拇通過術(shù)中探查，根據(jù)軟骨性結(jié)構(gòu)和關(guān)節(jié)特點分為A至E5組。A組表現(xiàn)為復(fù)生指骨或掌骨共享一個骨骺，與近端結(jié)構(gòu)形成關(guān)節(jié)；B組表現(xiàn)為復(fù)生指骨或掌骨擁有獨立的骨骺，分別于近端結(jié)構(gòu)形成關(guān)節(jié)；C組表現(xiàn)為一側(cè)指骨或掌骨通過軟骨性結(jié)構(gòu)與近端結(jié)構(gòu)連接，未形成關(guān)節(jié)；D組表現(xiàn)為近端結(jié)構(gòu)關(guān)節(jié)面的骨軟骨成分分裂，分別于遠(yuǎn)端形成獨立的關(guān)節(jié)；E組表現(xiàn)為一側(cè)復(fù)生結(jié)構(gòu)不參與形成關(guān)節(jié)，基底與近端結(jié)構(gòu)有軟組織連接，漂浮拇可歸為此型。Ⅶ型根據(jù)三節(jié)拇的位置及指骨發(fā)育情況進(jìn)一步分型。Ⅳ型及Ⅶ型多拇在X線片中，近節(jié)和遠(yuǎn)節(jié)指骨間隙增寬，術(shù)中探查間隙由軟骨填充，二者的區(qū)別可能在于軟骨性結(jié)構(gòu)中是否存在骨性成分。X線片的表現(xiàn)與手術(shù)探查所得的分型結(jié)果是有差異的，假設(shè)未經(jīng)治療，隨著生長發(fā)育，分型可能也會發(fā)生改變[27]。對于A、B、C組的關(guān)節(jié)類型，術(shù)前可以通過關(guān)節(jié)造影，超聲或MRI來協(xié)助確認(rèn)，以幫助決定術(shù)中對關(guān)節(jié)面的處理[28]。在處理偏斜時，明確是骨性結(jié)構(gòu)偏斜導(dǎo)致還是關(guān)節(jié)結(jié)構(gòu)導(dǎo)致的，以選擇相應(yīng)的手術(shù)方式[1]。與Islam總結(jié)分型中的C組相類似，Al-Aithan根據(jù)3例成人病例提出關(guān)節(jié)融合型多拇畸形，X線片表現(xiàn)為在拇指復(fù)生水平一側(cè)復(fù)生成分與近端骨性連接，未形成關(guān)節(jié)[29]。Hung等[6]通過術(shù)中探查掌指關(guān)節(jié)，將近節(jié)指骨型多拇（Ⅳ型）分為A～D 4個亞型，與以上Islam等描述的相類似。

國內(nèi)文獻(xiàn)也有針對治療方式的分型報告。高偉陽等[30]根據(jù)影像學(xué)形態(tài)和軸線偏移，對末節(jié)的多拇指畸形分為5型：A型，非骨性連接型(漂浮拇)；B型，主次軸線正常型；C型，主次軸線偏移型；D型，對稱軸線正常型；E型，對稱軸線偏移型，分別對應(yīng)不同的手術(shù)方式。

Chung等[31]根據(jù)重復(fù)水平的關(guān)節(jié)解剖特點，將橈側(cè)多指畸形分為4型，是對Wassel分型的補充，術(shù)前結(jié)合手部X線平片和查體可初步確認(rèn)，術(shù)中探查可最終確認(rèn)。I型關(guān)節(jié)型，重復(fù)的遠(yuǎn)端結(jié)構(gòu)有獨立的骨骺并與近端結(jié)構(gòu)形成獨立的關(guān)節(jié)；II型單一骨骺型，重復(fù)的遠(yuǎn)端結(jié)構(gòu)共享一個骨骺或兩者的骨骺相連接，與近端結(jié)構(gòu)不形成獨立的關(guān)節(jié)；III型骨軟骨瘤樣型，復(fù)生指與近端結(jié)構(gòu)的骨干以骨性或軟骨結(jié)構(gòu)連接；IV型發(fā)育不良型，復(fù)生拇指發(fā)育不良與主干結(jié)構(gòu)以軟組織連接。4種類型在多拇指畸形的發(fā)生率呈遞減趨勢，且術(shù)中的處理有顯著的差異和側(cè)重點。對于再次手術(shù)的發(fā)生率，經(jīng)統(tǒng)計，I型和II型相對較高[2]。一般情況下，患兒手術(shù)時年齡較小，骨骺未骨化，手部X線平片無法直接區(qū)分單獨骨骺和共享骨骺，這時通過觀察重復(fù)結(jié)構(gòu)之間的間隙寬度和對比兩者骨干的寬度可推測骨骺的情況。Johnson等[32]提出，利用一些在手部X線平片獲得的測量參數(shù)可分辨以上兩種結(jié)構(gòu)，這有利于提高對多拇指畸形術(shù)前影像分型的準(zhǔn)確度。

多拇指畸形的影像學(xué)表現(xiàn)隨著患兒的發(fā)育會發(fā)生變化，理想情況是在手部結(jié)構(gòu)發(fā)育成熟后作最終的分型，但這并不符合實際，分型需根據(jù)當(dāng)下的影像學(xué)資料得出[22]。例如，對于腕骨重復(fù)型的手部X線平片，大多角骨骨化一般在5周歲后，此前通過手部X線平片無法作出準(zhǔn)確的最終診斷；對于關(guān)節(jié)融合型，可能同時合并三節(jié)指骨，年幼患兒通常表現(xiàn)為關(guān)節(jié)間隙在分裂水平顯著狹窄，術(shù)中探查發(fā)現(xiàn)遠(yuǎn)端結(jié)構(gòu)與近端結(jié)構(gòu)存在軟骨連接[24]，這種情況的術(shù)前影像學(xué)分型與術(shù)中探查存在明顯差異。而對于年長患者，根據(jù)術(shù)前手部X線平片一般可明確是否存在關(guān)節(jié)融合[29,33]?？偟膩碚f，多拇指畸形的影像學(xué)分型存在一定的局限性，需結(jié)合術(shù)中探查結(jié)果及隨訪來修正。

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2016-11-17）

10. 3969/j. issn. 1672-8521. 2016. 04. 014

江起庭，副主任醫(yī)師（E-mail:jqthandsurgery@163.com）