楊長偉 夏士博 楊明園 趙檢 朱曉東 李明

青少年特發(fā)性脊柱側(cè)凸術(shù)后 adding-on 現(xiàn)象病例分析及分類初探

楊長偉 夏士博 楊明園 趙檢 朱曉東 李明

目的初步探討青少年特發(fā)性脊柱側(cè)凸 ( adolescent idiopathic scoliosis，AIS ) 患者術(shù)后遠端adding-on 現(xiàn)象的原因和分類。方法回顧分析在我院行手術(shù)矯形、術(shù)后隨訪期發(fā)生明顯 adding-on 現(xiàn)象的14 例 AIS 患者。根據(jù)其影像學(xué)、年齡及骨骼成熟度等參數(shù)的不同，將所有 adding-on 病例分為 3 種類型：I 型為伴有術(shù)后雙肩失平衡型；II 型為伴有術(shù)后冠狀位失平衡型；III 型為不伴有雙肩和冠狀位失平衡型，并對各類型的臨床和影像學(xué)特點進行初步總結(jié)。結(jié)果I 型 6 例 ( 42.9% )，患者術(shù)后明顯雙肩失平衡，平均雙肩高度差 ( radiographic shoulder height，RSH ) 為 20 ( 15～25 ) mm。術(shù)后 2 年的隨訪中，RSH 減少到 6 ( 0～12 ) mm，但是其遠端 adding-on 角度平均增加 14° ( 5°～23° )。II 型 3 例 ( 21.4% )，術(shù)后明顯冠狀位失平衡，平均冠狀面失平衡值為 45 ( 39～54 ) mm。末次隨訪時，冠狀位失衡平均減小 13 ( 8～17 ) mm，但 adding-on 角度平均增加10° ( 5°～14° )。III 型 5 例 ( 35.7% )，所有患者 Risser 征均為 0 度，術(shù)后即刻無明顯雙肩和冠狀位失平衡，但是隨訪期中仍然發(fā)生 adding-on，其 adding-on 角度平均增加 10° ( 6°～15° )。長期隨訪結(jié)果表明，I 型和 II 型均無再次手術(shù)者，但是 1 例 III 型患者因側(cè)凸進展迅速接受了再次手術(shù)。結(jié)論 本次研究提出 adding-on 現(xiàn)象的初步分型，描述其相關(guān)臨床及影像學(xué)特點，將有助于 adding-on 的發(fā)病機制的探討。

脊柱側(cè)凸；青少年；肌肉骨骼生理現(xiàn)象；Adding-on 現(xiàn)象

青少年特發(fā)性脊柱側(cè)凸 ( adolescent idiopathic scoliosis，AIS ) 是一種原因不明、脊柱在冠狀位上偏離中線同時伴有椎體旋轉(zhuǎn)和矢狀位曲度改變的畸形，是小兒骨骼肌肉系統(tǒng)中最常見的畸形之一。

手術(shù)治療仍是目前對進展性 AIS 主要的有效治療方式。椎弓根螺釘因其三柱固定的特點，矯形能力增強，廣泛應(yīng)用于后路側(cè)凸矯形融合。隨著臨床的廣泛應(yīng)用，很多學(xué)者注意到一些病例在術(shù)后隨訪中，遠端未融合節(jié)段發(fā)生側(cè)凸向原主彎方向加重的情況。這一現(xiàn)象最初由 Suk 等[1]最先報道并將其稱為 adding-on 現(xiàn)象。其后很多學(xué)者也進行了研究，報道其發(fā)生率為 2%～21%[2-4]。目前公認的 adding-on診斷標準為：術(shù)后即刻至 2 年隨訪中，下端椎向融合節(jié)段遠端移動并且冠狀面 Cobb’s 角增加 5° 以上；或者下固定椎 ( lowest instrumented vertebra，LIV ) 遠端鄰近椎間盤成角變化＞5°[4]。

雖然大多數(shù)術(shù)后出現(xiàn) adding-on 的患者并無明顯癥狀，但這一現(xiàn)象會導(dǎo)致矯正丟失，鄰近椎間盤楔形變，嚴重者甚至需再次手術(shù)延長融合節(jié)段[5-6]，文獻報道其再次手術(shù)率為 7.3%[7]。目前的研究發(fā)現(xiàn)了 adding-on 的一些危險因素，包括 LIV 選擇不恰當、患者骨骼發(fā)育不成熟、術(shù)后雙肩不平衡及 LIV到骶骨中垂線距離 ( LIV-CSVL ) 過大等[3,5-6,8-10]。這些研究表明，adding-on 是一個復(fù)雜的現(xiàn)象，可能存在不同類型以對應(yīng)不同原因。因此，筆者對所在單位 2009 年 9 月至 2013 年 11 月接受手術(shù)矯形并發(fā)生adding-on 的 14 例 AIS 患者進行回顧分析，并予以初步分類探討。

資料與方法

一、入組與排除標準

1. 入組標準：( 1 ) 明確診斷為 AIS 并接受前路或者后路矯形患者；( 2 ) 有完整的術(shù)前、術(shù)后1 周及術(shù)后 2 年的全脊柱正側(cè)位 X 線片；( 3 ) 滿足adding-on 的診斷標準。

2. 排除標準：其它類型脊柱側(cè)凸，如先天性脊柱側(cè)凸、神經(jīng)肌肉型脊柱側(cè)凸等，以及沒有完整的影像學(xué)資料者。

二、數(shù)據(jù)采集

一般資料包括：年齡、性別、Risser 征和 Lenke分型。影像學(xué)參數(shù)包括：LIV 的位置 [ 與穩(wěn)定椎( stable vertebrae，SV ) 的關(guān)系 ]、雙肩高度差 ( radiographic shoulder height，RSH )、冠狀面平衡 ( C7鉛垂線到骶骨中垂線的距離 )、adding-on 角度 ( LIV 上終板與遠端第二椎體下終板夾角 )。adding-on 角度改變?yōu)樾g(shù)后 2 年隨訪時與術(shù)后即刻角度差值。根據(jù)adding-on 病例特征分為不同類型，總結(jié)各種類型的一般特征。

結(jié) 果

研究回顧分析 241 例 AIS 病例，最終納入 14 例( 5.8% )。根據(jù)不同特點，將 14 例 adding-on 病例分為 3 個類型，現(xiàn)將各分型及其臨床特征介紹如下。

一、I 型：術(shù)后雙肩失平衡型

14 例 adding-on 病例中，6 例 ( 42.9% ) 術(shù)后伴有明顯雙肩失平衡。其平均年齡為 14 歲，平均 Risser征為 2.5 度。6 例中 3 例為 Lenke 2 型 ( 2 例 Lenke 2 AN，1 例 Lenke 2 A+ )，2 例為 Lenke 1 BN，1 例Lenke 3 CN (表1)。這些患者術(shù)后首次站立攝 X 線片時存在明顯的術(shù)后雙肩不平衡，平均 RSH 為 20 ( 15～25 ) mm，所有患者均為左肩高。術(shù)后 2 年隨訪中，LIV 以下節(jié)段向右側(cè)凸，右肩增高，雙肩失平衡明顯改善，RSH 平均減少至 6 ( 0～12 ) mm，但是遠端 adding-on 角度平均增加了 14° ( 5°～23° )。進一步隨訪表明，這些患者 adding-on 角度沒有再進展，均未再次手術(shù)干預(yù) (表1、圖1)。

二、II 型：術(shù)后軀干失平衡型

14 例中，3 例 ( 21.4% ) 術(shù)后首次站立攝 X 線片出現(xiàn)明顯冠狀位失平衡，軀干向左偏移，平均冠狀面失平衡值為 45 ( 39～54 ) mm。平均年齡為 14 歲，平均 Risser 征為 II 度。3 例均為 Lenke 5 CN 型，其 LIV 均到穩(wěn)定椎以上 2 個椎體 ( SV-2 )。2 年隨訪時，融合椎以下節(jié)段向左彎曲以代償軀干失平衡，冠狀位失衡平均減小 13 ( 8～17 ) mm。但 adding-on角度平均增加 10° ( 5°～14° )。進一步隨訪結(jié)果提示，這些患者 adding-on 角度沒有再進展，均未再次手術(shù) (表2、圖2)。

三、III 型：無術(shù)后雙肩失平衡和軀干失平衡型

5 例 ( 35.7% ) 術(shù)后沒有明顯術(shù)后軀干及雙肩失平衡，但在隨訪中仍然發(fā)生 adding-on。平均年齡為 12 ( 11～13 ) 歲，所有患者 Risser 征均為 0 度。5 例均為 Lenke 1 型 ( 4 例為 Lenke 1 AN 型，1 例為Lenke 1 B- 型 )。術(shù)后 2 年隨訪時，adding-on 角度平均增加 10° ( 6°～15° ) (表3、圖3)。其中 1 例因角度進展迅速，進行翻修手術(shù)延長了融合節(jié)段。

表1 I 型 adding-on 患者相關(guān)資料Tab.1 General information of the patients with Type I adding-on

表2 II 型 adding-on 患者相關(guān)資料Tab.2 General information of the patients with Type II adding-on

圖1 I 型 adding-on 典型病例，患者，女，13 歲，Lenke 2 AN 型 a：術(shù)前雙肩基本平齊；b：術(shù)后雙肩明顯不平衡；c：術(shù)后 2 年隨訪，雙肩趨向平衡，遠端 adding-on 角度增加 15°圖 2 II 型 adding-on 典型病例，患者，男，15 歲，Lenke 5 CN 型 a：術(shù)前有冠狀位失平衡；b：術(shù)后冠狀位失平衡加重；c：術(shù)后 2 年隨訪，術(shù)后冠狀位平衡明顯改善，但是遠端 adding-on 角度增加 11°Fig.1 A typical case with type I adding-on, female, 13 years old, Lenke 2 AN a: Shoulder balance before surgery; b: Significant shoulder imbalance postoperatively; c: Shoulder rebalance during 2-year follow-up, but distal adding-on angle was increased by 15°Fig.2 A typical case with type II adding-on, male, 15 years old, Lenke 5 CN a: Coronal imbalance before surgery; b: Coronal imbalance was aggravated postoperatively; c: Coronal rebalance during 2-year follow-up, but distal adding-on angle was increased by 11°

討 論

本研究描述了 3 種不同類型的 adding-on 現(xiàn)象，筆者認為進一步研究 adding-on 的原因及預(yù)防方法時，要根據(jù)不同類型分組研究，將不同類型混雜無助于明確其真正的原因，這也與目前很多研究揭示其復(fù)雜的相關(guān)因素一致。

I 型患者，主要是 Lenke 1、2 型，術(shù)后即刻存在明顯的雙肩失平衡，末次隨訪時患者雙肩平衡明顯改善，但是融合節(jié)段下出現(xiàn)右側(cè)彎曲，以代償性減少 RSH，達到雙肩平衡。這一現(xiàn)象與一些學(xué)者發(fā)現(xiàn)的術(shù)后雙肩失平衡可能會加劇 adding-on 相一致[9,11-12]。因此，筆者推測這一類型 adding-on 的發(fā)生是對術(shù)后雙肩失平衡的代償，融合節(jié)段的選擇及上胸彎處理不當造成雙肩失衡是該類型發(fā)生 adding-on現(xiàn)象的主要原因。對此類病例，術(shù)前應(yīng)仔細計劃，術(shù)中撐開及加壓操作時，須密切觀察雙肩平衡情況。然而進一步隨訪表明，這些患者 adding-on 角度進展不大，不需要再次手術(shù)干預(yù)，這表明盡管I 型 adding-on 雖然發(fā)生率高，但是對患者臨床效果影響相對較小。因此，是采取減少遠端融合節(jié)段而適度容忍這一現(xiàn)象的發(fā)生，還是延長融合避免其發(fā)生，不同學(xué)者也有不同觀點[4]。

表3 III 型 adding-on 患者相關(guān)資料Tab.3 General information of the patients with Type III adding-on

圖3 III 型 adding-on 典型病例，患者，女，11 歲，Lenke 1 AN型，Risser 征 0 度 a：術(shù)前雙肩及冠狀位平衡良好；b：術(shù)后患者無明顯雙肩失平衡及冠狀位失平衡；c：術(shù)后 2 年隨訪，出現(xiàn)adding-on 角度為 15°Fig.3 A typical case with type III adding-on, female, 11 years old, Lenke 1 AN, Risser 0° a: Shoulder balance and coronal balance before surgery; b: No significant shoulder or coronal imbalance postoperatively; c: Distal adding-on angle was increased by 15° during 2-year follow-up

對于 II 型，主要發(fā)生在以胸腰 / 腰彎為主彎( Lenke 5 型 ) 的患者，術(shù)后即刻均存在明顯冠狀位失平衡，為了適應(yīng)胸 / 腰彎的顯著變化和重建冠狀面平衡，LIV 遠端的活動椎間盤發(fā)生楔形變化以代償性重建冠狀面平衡[13-14]，這一類型 adding-on 現(xiàn)象事實上與很多文獻已經(jīng)報道的 Lenke 5 型術(shù)后 LIV 遠端椎間盤楔形變是同一現(xiàn)象[14]。預(yù)防方法主要是術(shù)前評估遠端未融合節(jié)段的代償能力，必要時延長節(jié)段或術(shù)中適度矯正側(cè)凸，以適應(yīng)遠端傾斜，不至于冠狀位失平衡。進一步隨訪結(jié)果提示，與 I 型 adding-on患者類似，這些患者 adding-on 角度進展不大，都沒有再次手術(shù)。

III 型 adding-on 為術(shù)后不伴有肩部或者冠狀位失平衡的類型，主要發(fā)生于低齡、骨骼發(fā)育成熟度低的患者，本研究中的 III 型 adding-on 患者平均年齡為 12 歲，所有患者 Risser 征都是 0 度，提示此類型 adding-on 的發(fā)生機制可能與側(cè)凸自然進程的加重有關(guān)，這在很多其他學(xué)者研究中已得到證實[3,8,15]。而且這部分患者可能進展很快，甚至需要再次手術(shù)，本研究發(fā)現(xiàn) 1 例末次隨訪時主彎角度增加到45° 以上，從而被迫選擇手術(shù)延長融合節(jié)段。由于本研究納入病例較少，III 型 adding-on 是否與融合節(jié)段的選擇有關(guān)仍然不能明確，目前能采取的預(yù)防手段只有適當延長融合節(jié)段。對這部分病例需要更大樣本的深入研究，以闡明其危險因素和有效的預(yù)防措施。

雖然本研究對 adding-on 現(xiàn)象進行了分類，但是這一分類是初步的，還存在很多缺陷：首先，研究僅為單中心的 14 例病例，樣本量很少，需要更多的病例來驗證分型的完整性；第二，分類主要依據(jù)患者影像學(xué)及臨床特征，主觀性也比較大，其科學(xué)性和臨床指導(dǎo)的有效性也需進一步探討。因此，需要更多的大樣本調(diào)查來進一步完善 adding-on 現(xiàn)象的分類研究。

根據(jù) adding-on 患者的臨床及影像學(xué)特點，可以分為不同的類型，其對應(yīng)的危險因素也不同。這種分型將有助于對 adding-on 發(fā)生機制的理解，從而采取有效的預(yù)防方法以避免其發(fā)生。

[1] Suk SI, Kim WJ, Lee CS, et al. Indications of proximal thoraciccurve fusion in thoracic adolescent idiopathic scoliosis: recognition and treatment of double thoracic curve pattern in adolescent idiopathic scoliosis treated with segmental instrumentation[J]. Spine, 2000, 25(18):2342-2349.

[2] Lehman RA Jr, Lenke LG, Keeler KA, et al. Operative treatment of adolescent idiopathic scoliosis with posterior pedicle screw-only constructs: minimum three-year followup of one hundred fourteen cases[J]. Spine, 2008, 33(14): 1598-1604.

[3] Matsumoto M, Watanabe K, Hosogane N, et al. Postoperative distal adding-on and related factors in Lenke type 1A curve[J]. Spine, 2013, 38(9):737-744.

[4] Cho RH, Yaszay B, Bartley CE, et al. Which Lenke 1A curves are at the greatest risk for adding-on... and why[J]? Spine, 2012, 37(16):1384-1390.

[5] Wang Y, Hansen ES, H?y K, et al. Distal adding-on phenomenon in Lenke 1A scoliosis: risk factor identification and treatment strategy comparison[J]. Spine, 2011, 36(14): 1113-1122.

[6] Lakhal W, Loret JE, de Bodman C, et al. The progression of lumbar curves in adolescent Lenke 1 scoliosis and the distal adding-on phenomenon[J]. Orthop Traumatol Surg Res, 2014, 100(Suppl 4):S249-254.

[7] Sponseller PD, Betz R, Newton PO, et al. Differences in curve behavior after fusion in adolescent idiopathic scoliosis patients with open triradiate cartilages[J]. Spine, 2009, 34(8):827-831.

[8] Upasani VV, Hedequist DJ, Hresko MT, et al. Spinal deformity progression after posterior segmental instrumentation and fusion for idiopathic scoliosis[J]. J Child Orthop, 2015, 9(1):29-37.

[9] Cao K, Watanabe K, Hosogane N, et al. Association of postoperative shoulder balance with adding-on in Lenke Type II adolescent idiopathic scoliosis[J]. Spine, 2014, 39(12): E705-712.

[10] 耿翔, 王孝賓, 呂國華, 等. Lenke 1A 型青少年特發(fā)性脊柱側(cè)凸患者胸彎融合術(shù)后附加現(xiàn)象的原因分析[J]. 中國脊柱脊髓雜志, 2013, 23(7):622-627.

[11] Matsumoto M, Watanabe K, Kawakami N, et al. Postoperative shoulder imbalance in Lenke Type 1A adolescent idiopathic scoliosis and related factors[J]. BMC Musculoskelet Disord, 2014, 15:366.

[12] Cao K, Watanabe K, Kawakami N, et al. Selection of lower instrumented vertebra in treating Lenke type 2A adolescent idiopathic scoliosis[J]. Spine, 2014, 39(4):E253-261.

[13] Wang T, Zeng B, Xu J, et al. Radiographic evaluation of selective anterior thoracolumbar or lumbar fusion for adolescent idiopathic scoliosis[J]. Eur Spine J, 2008, 17(8):1012-1018.

[14] Sun Z, Qiu G, Zhao Y, et al. The effect of unfused segments in coronal balance reconstitution after posterior selective thoracolumbar / lumbar fusion in adolescent idiopathic scoliosis[J]. Spine, 2014, 39(24):2042-2048.

[15] 丁旗, 邱勇, 孫旭, 等. 主胸腰彎或腰彎型青少年特發(fā)性脊柱側(cè)凸行前路選擇性融合術(shù)后胸彎失代償?shù)奈ｋU因素[J]. 中華外科雜志, 2012, 50(6):518-523.

( 本文編輯：王萌 )

Cases report of postoperative adding-on phenomenon in patients with adolescent idiopathic scoliosis and a preliminary classification

YANG Chang-wei, XIA Shi-bo, YANG Ming-yuan, ZHAO Jian, ZHU Xiao-dong, LI Ming. Department of Spine Surgery, Changhai Hospital of the second Military Medical University, Shanghai, 200433, China Corresponding author: LI Ming, Email: limingch@21cn.com

ObjectiveTo explore the factors and classification of distal adding-on phenomenon in the patients with adolescent idiopathic scoliosis ( AIS ) after correction surgery.MethodsMedical records of 14 AIS patients suffering from adding-on phenomenon after surgical therapy in our hospital were retrospectively reviewed. Three different types of adding-on phenomenon were classifed according to their various parameters such as image, age, skeletal maturity and so on, and clinical and imaging characteristics of each type were summarized. Addingon phenomenon was divided into 3 subtypes: postoperative shoulder imbalance ( Type I ), postoperative trunk imbalance ( Type II ) and neither shoulder nor trunk imbalance after surgery ( Type III ).ResultsSignifcant shoulder imbalance was observed in 6 patients ( 42.9% ) immediately after surgery who met the criteria of Type I, with the mean radiographic shoulder height ( RSH ) of 20 mm ( range: 15 - 25 mm ). During the 2-year follow-up, the mean RSH was decreased to 6 mm ( range: 0 - 12 mm ). The mean distal adding-on angle was increased by 14° ( range: 5° - 23° ). Three patients ( 21.4% ) met the criteria of Type II, and the trunk shift was increased from 39 mm to 54 mm after surgery ( average: 45 mm ). At the fnal follow-up, the trunk shift was decreased to 13 mm ( range: 8 - 17 mm ), while the mean adding-on angle was increased by 10° ( range: 5° - 14° ). Five patients ( 35.7% ) who met the criteria of Type III were found well-balanced in both shoulder and trunk after surgery. Risser sign was 0 in all the patients, while their mean adding-on angle was still increased by 10° ( range: 6° - 15° ). Furthermore, no tendency of progressionor re-operation was noticed in the patients with Type I and Type II during the long-term follow-up. However, 1 patient with Type III received re-operation due to rapid progression of scoliosis. Conclusions Three subtypes of adding-on phenomenon are introduced, as well as their clinical and imaging characteristics, which may make us understand the pathogenetic mechanisms more profoundly.

Scoliosis; Adolescent; Musculoskeletal physiological phenomena; Adding-on phenomenon

10.3969/j.issn.2095-252X.2017.01.003

R682, R619

上海市自然基金 ( 16ZR1449100 )

200433 上海，第二軍醫(yī)大學(xué)長海醫(yī)院骨科脊柱外科 ( 楊長偉、楊明園、趙檢、朱曉東、李明 )；200433 上海，第二軍醫(yī)大學(xué) ( 夏士博 )

李明，Email: limingch@21cn.com

2016-10-10 )