王平，龍曉宙，張文文，馬婭瓊，黃剛，周星，駱伊麗，毛澤慶*

作者單位：1.甘肅省人民醫(yī)院放射科，蘭州730000；2.蘭州大學(xué)第一臨床醫(yī)學(xué)院，蘭州730000

骨盆指是一種異常的骨性結(jié)構(gòu)連接到正常骨盆骨骼的先天性變異，醫(yī)學(xué)影像學(xué)檢查在骨盆指的發(fā)現(xiàn)和診斷過(guò)程中占有重要的地位。既往文獻(xiàn)中所報(bào)道的骨盆指大多數(shù)被X 線檢查發(fā)現(xiàn)。然而，隨著現(xiàn)代影像學(xué)成像技術(shù)的發(fā)展，如計(jì)算機(jī)斷層掃描(computed tomography，CT)和磁共振成像(magnetic resonance imaging，MRI)提供了更好的密度及組織分辨能力診斷盆腔指和鑒別診斷。本文通過(guò)對(duì)既往報(bào)道的骨盆指相關(guān)文獻(xiàn)進(jìn)行系統(tǒng)評(píng)價(jià)，并結(jié)合筆者在工作中發(fā)現(xiàn)的2 例患者(圖1,2)，探討骨盆指的影像表現(xiàn)及臨床特征。

1 材料與方法

1.1 文獻(xiàn)檢索策略

計(jì)算機(jī)檢索PubMed、Embase、The Cochrane Library、中國(guó)期刊全文數(shù)據(jù)庫(kù)、維普網(wǎng)及萬(wàn)方數(shù)據(jù)庫(kù)，檢索時(shí)限為自建庫(kù)起至2020年4月，中英文檢索詞包括“骨盆指”、“骨盆肋”、“骶骨肋”、“Pelvic digit”、“Pelvic rib”、“Sacral rib”及“Eleventh finger”。檢索采取主題詞和自由詞相結(jié)合的方式。

1.2 納入研究文獻(xiàn)基本信息

共檢索出33 篇相關(guān)中、英文文獻(xiàn)，檢索結(jié)果均為病例報(bào)道。通過(guò)閱讀標(biāo)題、摘要及原文，排除2 篇重復(fù)文獻(xiàn)及3 篇未提供具體病例信息的文獻(xiàn)。最后，共有28 篇符合本系統(tǒng)評(píng)價(jià)的文獻(xiàn)被納入。其中英文文獻(xiàn)27篇，中文文獻(xiàn)1篇。

2 結(jié)果

2.1 骨盆指臨床資料評(píng)價(jià)

納入本系統(tǒng)評(píng)價(jià)的文獻(xiàn)報(bào)道了43 例患者骨盆指病例，其中4例患者為多發(fā)病例，其余為單發(fā)。除其中1例患者雙側(cè)髂骨發(fā)病外其余均為單側(cè)發(fā)病?；颊吣挲g15～67 歲，其中男性患者29 例，女性患者10 例，4 例患者性別不詳或未提及。17 例患者出現(xiàn)與骨盆指相關(guān)或可疑相關(guān)癥狀，其余病例均為無(wú)關(guān)疾病檢查或外傷后檢查偶然發(fā)現(xiàn)。7 例患者的骨盆指被手術(shù)切除，3 例患者使用對(duì)癥治療，其余患者未使用臨床手段干預(yù)或未提及治療方案。

2.1 骨盆指影像學(xué)評(píng)價(jià)

納入文獻(xiàn)中應(yīng)用X 線及CT 或僅用CT 檢出骨盆指的患者為14 例，X 線、CT、MRI 共同應(yīng)用檢出骨盆指的患者為5 例，其余病例均為X線檢出。影像學(xué)顯示25例患者骨盆指發(fā)生于髂骨，7例患者骨盆指發(fā)生于髖臼、恥骨、坐骨，8例患者骨盆指發(fā)生于骶尾骨，2例患者骨盆指發(fā)生于側(cè)腹壁，1例患者骨盆指發(fā)生于股骨大轉(zhuǎn)子。35 患者骨盆指影像學(xué)表現(xiàn)為手指狀、肋狀外觀的骨性結(jié)構(gòu)，骨節(jié)具有良好皮髓質(zhì)結(jié)構(gòu)，其余病例呈三角狀、條狀等外觀。33 例患者骨盆指影像學(xué)可見(jiàn)假關(guān)節(jié)形成，3例患者骨盆指無(wú)假關(guān)節(jié)形成，其余病例未提及假關(guān)節(jié)結(jié)構(gòu)。

表1 骨盆指文獻(xiàn)系統(tǒng)評(píng)價(jià)

對(duì)文獻(xiàn)報(bào)道的骨盆指臨床基本資料、發(fā)生部位、形態(tài)表現(xiàn)及臨床治療等信息進(jìn)行系統(tǒng)評(píng)價(jià)，具體內(nèi)容見(jiàn)表1。

3 討論

3.1 命名及發(fā)病部位

在以往的文獻(xiàn)報(bào)道中，骨盆指也被稱為骨盆肋、骶骨肋和第十一指等[1,10,28]。Sullivan和Cornwell在1974年首次報(bào)道了1例15歲女孩的骨盆指并最終通過(guò)手術(shù)切除。骨盆指可以發(fā)生在骨盆的多個(gè)區(qū)域，如骶骨[23,28]、尾骨[2]，甚至腹壁[5]，筆者通過(guò)系統(tǒng)評(píng)價(jià)結(jié)果發(fā)現(xiàn)既往文獻(xiàn)報(bào)道的最常見(jiàn)的發(fā)病部位是髂骨，且以右側(cè)髂骨居多，作者在工作中發(fā)現(xiàn)的兩例骨盆指也均發(fā)生在右側(cè)髂骨(圖1)，目前對(duì)此現(xiàn)象尚缺乏理論解釋。目前報(bào)道的骨盆指多數(shù)為單側(cè)發(fā)生，偶有雙側(cè)或多發(fā)[7,9]。

骨盆指或骨盆肋的術(shù)語(yǔ)是有爭(zhēng)議的。Greenspan 等[29]認(rèn)為起源于髂骨的骨盆指可能代表骨化性肌炎，因此建議將骶骨/尾骨指與骨盆指區(qū)分開(kāi)。然而，以往文獻(xiàn)報(bào)道的病例和我們報(bào)道的病例顯示大部分骨盆指起源于髂骨，具有良好的皮質(zhì)外觀和假關(guān)節(jié)。我們認(rèn)為骨盆指與骨化性肌炎有不同的臨床病史和影像學(xué)特點(diǎn)，在其發(fā)病機(jī)制未能明確前，起源于骨盆環(huán)的這種異常應(yīng)被統(tǒng)稱為骨盆指。

3.2 發(fā)病機(jī)制

骨盆指的病因尚未完全明確。既往大多數(shù)學(xué)者提出的理論是異常起源于具有形成肋骨或指骨能力的中胚層。在胚胎發(fā)生的前6 周，第一尾椎的軟骨基質(zhì)與脊柱融合失敗，未融合的軟骨基質(zhì)隨后形成異位的可分節(jié)的骨盆指[5,9,18]。

3.3 臨床表現(xiàn)

骨盆指通常無(wú)明顯臨床癥狀而被偶然發(fā)現(xiàn)，通常不需要手術(shù)。然而在對(duì)文獻(xiàn)的系統(tǒng)評(píng)價(jià)中發(fā)現(xiàn)有一些病例由于骨盆指靠近髖關(guān)節(jié)或會(huì)陰的其他結(jié)構(gòu)，曾有疼痛或功能損傷的報(bào)道，并進(jìn)行了必要的手術(shù)切除[14,18,27]。有學(xué)者認(rèn)為未生育女性發(fā)生于骶尾部的骨盆指可能會(huì)在未來(lái)分娩時(shí)引起并發(fā)癥[1,28]。Sullivan等[1]切除了1例15歲女孩的骨盆指以預(yù)防將來(lái)可能出現(xiàn)的產(chǎn)科問(wèn)題。因?yàn)槟壳暗膱?bào)道顯示骨盆指是一種良性畸形病變，筆者認(rèn)為對(duì)無(wú)骨盆指相關(guān)癥狀的患者無(wú)需進(jìn)行不必要的手術(shù)切除。

3.4 影像學(xué)表現(xiàn)

文獻(xiàn)的系統(tǒng)評(píng)價(jià)發(fā)現(xiàn)大部分的骨盆指是在不相關(guān)疾病的影像檢查中偶然被發(fā)現(xiàn)，所以被認(rèn)為是一種罕見(jiàn)的畸形或變異。然而，越來(lái)越多的影像學(xué)檢查在臨床診療的應(yīng)用可能會(huì)增加骨盆指的檢出率，本文中報(bào)道的兩例骨盆指發(fā)現(xiàn)間隔時(shí)長(zhǎng)僅為3 個(gè)月。影像學(xué)顯示骨盆指具有指骨樣或肋骨樣外觀，絕大多數(shù)表面光整，骨節(jié)具有完整的皮髓質(zhì)結(jié)構(gòu)，在各骨節(jié)或骨盆起始部位具有一個(gè)或多個(gè)假關(guān)節(jié)結(jié)構(gòu)。CT多平面重組和三維成像可以準(zhǔn)確地確定骨盆指的位置、長(zhǎng)度、結(jié)構(gòu)及與周圍結(jié)構(gòu)的毗鄰關(guān)系。由于較低的空間分辨率，MRI對(duì)骨盆指的發(fā)現(xiàn)能力較X 線平片和CT 低，但MRI 對(duì)判斷皮髓質(zhì)結(jié)構(gòu)、骨髓水腫、假關(guān)節(jié)軟骨及骨盆指對(duì)周圍軟組織的影響則更有優(yōu)勢(shì)[23]。

3.5 鑒別診斷

需要和骨盆指鑒別的疾病包括骨軟骨瘤、骨化性肌炎和Fong 氏病。骨軟骨瘤和骨盆指均可見(jiàn)軟骨，骨軟骨瘤的特征是形成軟骨帽，而骨盆指的軟骨通常位于假關(guān)節(jié)表面。骨化性肌炎是一種創(chuàng)傷后在肌肉或軟組織內(nèi)形成不規(guī)則骨組織的疾病，而骨盆指大多無(wú)外傷史，其指狀外觀、完整的皮髓質(zhì)及假關(guān)節(jié)結(jié)構(gòu)有利于與骨化性肌炎鑒別[4,29]。Fong 氏病的特征表現(xiàn)是對(duì)稱性髂骨翼“三角”形骨性凸起，或稱為“髂骨角”[30]。

3.6 本研究不足

由于系統(tǒng)評(píng)價(jià)中納入研究的文獻(xiàn)均為病例報(bào)道，大部分報(bào)道對(duì)骨盆指的臨床表現(xiàn)、診療過(guò)程及誤診或漏診原因未能深入探討，因此對(duì)本系統(tǒng)評(píng)價(jià)質(zhì)量有所影響。

3.7 結(jié)論

影像學(xué)顯示骨盆指大多數(shù)為發(fā)生于骨盆骨質(zhì)并具有指骨樣或肋骨樣外觀，絕大多數(shù)表面光整且骨節(jié)具有完整的皮髓質(zhì)結(jié)構(gòu)，在各骨節(jié)或骨盆起始部位具有一個(gè)或多個(gè)假關(guān)節(jié)結(jié)構(gòu)。無(wú)癥狀的骨盆指大多為偶然發(fā)現(xiàn)，識(shí)別這種良性異常并進(jìn)行鑒別診斷對(duì)于避免不必要的臨床干預(yù)非常重要。CT重建圖像可以觀察骨盆指的外觀與結(jié)構(gòu)，磁共振成像可對(duì)觀察骨盆指假關(guān)節(jié)軟骨、與周圍軟組織的毗鄰關(guān)系及鑒別診斷提供有價(jià)值的信息。

作者利益沖突聲明：全體作者均聲明無(wú)利益沖突。