Wassel Ⅳ型先天性多拇畸形不同Chung 分型的影像學(xué)特征研究

林楠 高偉陽(yáng) 周宗偉

溫州醫(yī)科大學(xué)附屬第二醫(yī)院手外科，溫州 325000

先天性多拇畸形是小兒常見的手部畸形之一，發(fā)病率為0.3／1 000 ～1.4／1 000［1-2］。 目前臨床上對(duì)多拇畸形常采用Wassel 分型，該分型主要基于X線片上橈側(cè)拇與尺側(cè)拇分離平面的特征，對(duì)選擇手術(shù)方式具有一定指導(dǎo)意義。 其中Wassel Ⅳ型多拇畸形在X 線片上可見橈側(cè)拇與尺側(cè)拇于掌指關(guān)節(jié)處分叉，是先天性多拇畸形中最常見的類型，約占所有多拇畸形的50%［2-7］。 Chung 等［1］在2013 年提出一種新的分型方法，用于描述多拇畸形中橈側(cè)拇與尺側(cè)拇的連接方式，其中Chung Ⅰ型定義為多拇橈側(cè)拇與尺側(cè)拇之間具有獨(dú)立骨骺；Chung Ⅱ型定義為多拇橈側(cè)拇與尺側(cè)拇之間存在共有骨骺；Chung Ⅲ型為多拇橈側(cè)拇與尺側(cè)拇之間通過(guò)骨性結(jié)構(gòu)相連；Chung Ⅳ型為多拇橈側(cè)拇與尺側(cè)拇之間通過(guò)軟組織相連。 由于Chung 分型的主要依據(jù)為術(shù)中所見，可用于指導(dǎo)術(shù)中調(diào)整手術(shù)方式及預(yù)測(cè)手術(shù)預(yù)后，但無(wú)法在術(shù)前根據(jù)X 線結(jié)果來(lái)確定分型［1-8］。本研究通過(guò)測(cè)量X 線正位片與側(cè)位片上橈側(cè)拇與尺側(cè)拇軸線間夾角與基底間最小間距，探討Wassel Ⅳ型先天性多拇畸形不同Chung 分型的影像學(xué)特征。

材料與方法

一、研究對(duì)象

以2015 年6 月至2018 年6 月在溫州醫(yī)科大學(xué)附屬第二醫(yī)院手外科接受手術(shù)治療的40 例術(shù)前通過(guò)X 線片診斷為先天性多拇畸形的Wassel Ⅳ型多拇患兒為研究對(duì)象。 收集患兒手部正側(cè)位X 線片、手部磁共振影像、術(shù)前診斷、術(shù)中所見及術(shù)后診斷。納入標(biāo)準(zhǔn)： ①0 ～3 歲兒童； ②診斷為橈側(cè)多拇畸形； ③術(shù)前X 線片診斷為Wassel Ⅳ型多拇。 排除標(biāo)準(zhǔn)： ①既往有多拇畸形手術(shù)史； ②無(wú)術(shù)前X 線片資料； ③未接受手術(shù)治療； ④無(wú)法進(jìn)行Wassel 分型的特異性多拇畸形。

符合納入標(biāo)準(zhǔn)的40 例患兒中，有6 例于術(shù)中發(fā)現(xiàn)橈側(cè)拇與尺側(cè)拇存在共有骨骺，為Chung 分型Ⅱ型；34 例術(shù)中發(fā)現(xiàn)橈側(cè)拇與尺側(cè)拇之間存在獨(dú)立骨骺，為Chung 分型Ⅰ型；4 例僅有側(cè)位X 線片，4 例僅有正位X 線片（圖1）。 本研究經(jīng)溫州醫(yī)科大學(xué)附屬第二醫(yī)院倫理委員會(huì)審核批準(zhǔn)。

圖1 Chung Ⅰ型與Chung Ⅱ型多拇畸形患兒的手正位X 線片與MRI 圖片 注 A 與C、B 與D 分別為同一患兒手部正位X 線片與MRI 圖片。 從A 與C 兩張手正位X 線片中，很難直接分辨出患兒的Chung分型。 而從B 與D 兩張MRI 圖片中，可以清晰分辨出B 圖中橈側(cè)拇具有獨(dú)立骨骺，為Chung Ⅰ型；D 圖中橈側(cè)拇與尺側(cè)拇共有骨骺，為Chung Ⅱ型Fig.1 Anteroposterior radiograph and MRI images of Chung types Ⅰ＆ Ⅱpolydactyly

二、測(cè)量方法

拍攝40 例患兒術(shù)前手部正側(cè)位X 線片。 拍攝體位： ①手正位片：家長(zhǎng)懷抱患兒側(cè)坐于攝影床一端，一手按壓除拇指外的其余四指，另一手按壓患兒手腕處并固定手腕，使患兒被檢側(cè)手的手掌向下緊貼于攝影床面，手指伸直分開，第三掌骨掌指關(guān)節(jié)位于暗盒中心； ②手側(cè)位片：家長(zhǎng)懷抱患兒側(cè)坐于攝影床一端，一手向遠(yuǎn)側(cè)牽拉固定患兒除拇指以外其余四指，另一手固定患兒被檢手腕，使患兒被檢側(cè)手拇指沿掌面伸直，其余四指并攏，第二掌指關(guān)節(jié)位于暗盒中心。 見圖2。

圖2 先天性多拇畸形患兒手正位X 線片與側(cè)位X 線片拍攝圖 注 家長(zhǎng)協(xié)助患兒完成拍攝體位擺放與固定，在正位片上使患兒手掌緊貼攝影床面，手指伸直分開，在側(cè)位片上使患兒拇指沿掌面伸直，其余四指并攏，以盡可能充分暴露多拇橈側(cè)拇與尺側(cè)拇結(jié)構(gòu) 圖3先天性多拇畸形正位片與側(cè)位片上橈側(cè)拇與尺側(cè)拇之間軸線的夾角 注 通過(guò)測(cè)量工具分別作出橈側(cè)拇與尺側(cè)拇遠(yuǎn)端與近端基底的中點(diǎn)，連接中點(diǎn)以確定橈側(cè)拇與尺側(cè)拇的軸線，并測(cè)量軸線間夾角 圖4 先天性多拇畸形正位片與側(cè)位片上橈側(cè)拇與尺側(cè)拇基底間的間距 注 測(cè)量正側(cè)位片上橈側(cè)拇與尺側(cè)拇分離平面尺側(cè)拇與橈側(cè)拇基底間間距的最小距離Fig.2 Anteroposterior and lateral radiographs of hand Fig.3 Angle of axis between radial and ulnar thumbs on anteroposterior and lateral radiographs Fig.4 Interspace distance between base of radial and ulnar thumbs on anteroposterior and lateral radiographs

參考Johnson 的研究報(bào)道，我們選擇正（側(cè)）位X 線片夾角與正（側(cè)）位X 線片間距作為測(cè)量指標(biāo)［8］。 正（側(cè)）位片夾角即正位片與側(cè)位片上橈側(cè)拇與尺側(cè)拇之間軸線的夾角（圖3），正（側(cè)）位片間距即正位片與側(cè)位片上橈側(cè)拇與尺側(cè)拇基底間的間距（圖4）。

三、相關(guān)指標(biāo)計(jì)算

根據(jù)測(cè)得的正（側(cè)）位片夾角、正（側(cè)）位片間距等指標(biāo)，計(jì)算相應(yīng)的可用于區(qū)分Chung 分型的指標(biāo)：①正（側(cè)）位片夾角×間距； ②正（側(cè)）位片夾角／間距； ③側(cè)位片夾角×正位片間距； ④側(cè)位片夾角／正位片間距。 測(cè)量結(jié)果角度以“度”（°）為單位，長(zhǎng)度以“毫米”（mm）為單位。

四、統(tǒng)計(jì)學(xué)方法

應(yīng)用SPSS 26.0 進(jìn)行數(shù)據(jù)的處理分析。 計(jì)量資料以±s 表示，兩組間比較采用獨(dú)立樣本t 檢驗(yàn)。各項(xiàng)指標(biāo)預(yù)測(cè)Chung 分型的準(zhǔn)確性采用ROC 曲線分析。 P ＜0.05 為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

結(jié) 果

一、Chung Ⅰ型與Chung Ⅱ型患兒影像學(xué)指標(biāo)的比較

Chung Ⅱ型與Chung Ⅰ型患兒相比，正位片間距、側(cè)位片夾角、正位片夾角／間距、側(cè)位片夾角／間距、側(cè)位片夾角／正位片間距的差異均具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P ＜0.05）。 詳見表1。

表1 Chung Ⅰ型與Chung Ⅱ型先天性多拇畸形患兒影像學(xué)指標(biāo)的對(duì)比（ ±s）Table 1 Comparison of imaging indicators between Chung types Ⅰand Ⅱpolydactyly（ ±s）

表1 Chung Ⅰ型與Chung Ⅱ型先天性多拇畸形患兒影像學(xué)指標(biāo)的對(duì)比（ ±s）Table 1 Comparison of imaging indicators between Chung types Ⅰand Ⅱpolydactyly（ ±s）

Chung分型 例數(shù)正位片夾角（°）正位片間距（mm）側(cè)位片夾角（°）側(cè)位片間距（mm）正位片夾角×間距（°*mm）側(cè)位片夾角×間距（°*mm）正位片夾角／間距（°／mm）側(cè)位片夾角／間距（°／mm）側(cè)位片夾角×正位片間距（°*mm）側(cè)位片夾角／正位片間距（°／mm）Ⅰ型 34 49.93 ±3.61 4.1 ±0.44 47.26 ±3.60 4.18 ±0.40 218.24 ±32.48 187.14 ±22.74 17.23 ±2.59 14.30 ±1.57 191.73 ±28.44 18.37 ±3.45Ⅱ型 6 61.07 ±6.53 50.97 ±11.37 t 值 - -1.28 2.38 -3.00 1.34 1.53 -0.47 -3.59 -3.25 1.14 1.71 ±0.27 72.44 ±4.89 2.92 ±0.41 104.99 ±20.15 212.02 ±32.16 41.81 ±8.43 26.73 ±3.31 122.55 ±18.69-3.66 P 值 - 0.211 0.023 0.005 0.19 0.135 0.643 0.001 0.003 0.262 0.001

二、ROC 曲線繪制

以術(shù)中診斷結(jié)果作為金標(biāo)準(zhǔn)，以Chung Ⅱ型作為陽(yáng)性結(jié)果，繪制側(cè)位片夾角、正位片夾角／間距、側(cè)位片夾角／間距、側(cè)位片夾角／正位片間距的ROC曲線（圖5）。 比較ROC 曲線下面積、側(cè)位片夾角／正位片間距ROC 曲線下面積，大于其余指標(biāo)，提示側(cè)位片夾角／正位片間距預(yù)測(cè)Chung 分型為Ⅱ型的準(zhǔn)確性優(yōu)于側(cè)位片夾角、正位片夾角／間距、側(cè)位片夾角／間距（表2）。 如側(cè)位片夾角／正位片間距在ROC 曲線上的截?cái)帱c(diǎn)對(duì)應(yīng)側(cè)位片夾角／正位片間距為27. 41°／mm，即側(cè)位片夾角／正位片間距小于27.41°／mm，則 預(yù) 測(cè) 多 拇 為Chung Ⅰ型； 大 于27.41°／mm，預(yù)測(cè)多拇為Chung Ⅱ型。

表2 先天性多拇畸形患兒側(cè)位片夾角、正位片夾角／間距、側(cè)位片夾角／間距、側(cè)位片夾角／正位片間距的接受者操作特征曲線下面積比較Table 2 Comparison of area under ROC curve

圖5 側(cè)位片夾角、正位片夾角／間距、側(cè)位片夾角／間距、側(cè)位片夾角／正位片間距的接受者操作特征曲線Fig.5 ROC curve of axial angle on lateral film，axial angle／interspace distance on anteroposterior and lateral film and angle on lateral film／interspace distance on anteroposterior film

討 論

一、術(shù)前鑒別Wassel Ⅳ型多拇畸形的Chung 分型的意義

多拇畸形是小兒常見的手部先天畸形之一，手術(shù)切除重復(fù)指（通常為橈側(cè)拇）是最常規(guī)的治療方式。 在Wassel Ⅳ型多拇患兒中，Chung Ⅰ型多拇具有獨(dú)立骨骺，在手術(shù)中除同時(shí)切除橈側(cè)拇與骨骺以外，由于掌骨靠近橈側(cè)拇的部分可能較正常情況下偏多，且存在軸線偏移，往往需要通過(guò)手術(shù)對(duì)掌骨頭進(jìn)行修正，并對(duì)掌骨進(jìn)行楔形截骨矯形，以保持關(guān)節(jié)的穩(wěn)定及矯正軸線。 由于拇短展肌及拇對(duì)掌肌的止點(diǎn)位于第一掌骨遠(yuǎn)端，對(duì)保證肌肉結(jié)構(gòu)正常、術(shù)后拇指活動(dòng)度與關(guān)節(jié)穩(wěn)定性具有重要意義，因此在對(duì)掌骨頭進(jìn)行修正及截骨矯形后，應(yīng)注意重建拇短展肌及拇對(duì)掌肌止點(diǎn)。 而Chung Ⅱ型多拇之間存在共有骨骺，術(shù)中應(yīng)在骨骺處劈開，切除重復(fù)指及其部分骨骺，再重建副韌帶和骨膜套。 因?yàn)橥ǔ？拷貜?fù)指的掌骨頭部大小較合適，所以很少需要對(duì)掌骨進(jìn)行手術(shù)修整和矯形截骨［1，9-15］。 有研究發(fā)現(xiàn)，Chung Ⅰ型多拇和Chung Ⅱ型多拇患兒的重復(fù)手術(shù)率分別為8%與50%，提示多拇之間存在共有骨骺的患兒更有可能在手術(shù)后出現(xiàn)關(guān)節(jié)不穩(wěn)或軸線偏移等問(wèn)題，需要適當(dāng)延長(zhǎng)隨訪時(shí)間，且更可能需要再次手術(shù)治療［10］。

二、側(cè)位片夾角／正位片間距可用于預(yù)測(cè)WasselⅣ型Chung Ⅱ型多拇

Johnson 等［8］提出，可以通過(guò)正位X 線片測(cè)量計(jì)算正位片夾角×間距來(lái)預(yù)測(cè)多拇畸形是否共有骨骺，但Johnson 將在X 線片上能直接看到骨性連接的Wassel Ⅰ型、Ⅲ型、Ⅴ型（即Chung Ⅲ型）多拇歸入共有骨骺多拇（Chung Ⅱ型）中。 事實(shí)上ChungⅢ型多拇的影像學(xué)表現(xiàn)與Chung Ⅱ型多拇存在較大差別。

本研究測(cè)量了40 例Wassel Ⅳ型橈側(cè)多拇畸形患兒正側(cè)位X 線片上橈側(cè)拇與尺側(cè)拇軸線間的夾角及基底間最小間距，并對(duì)測(cè)量結(jié)果進(jìn)行分析，發(fā)現(xiàn)側(cè)位片夾角／正位片間距（側(cè)位片上橈側(cè)拇與尺側(cè)拇軸線之間的夾角除以正位片上橈側(cè)拇與尺側(cè)拇基底之間的間距）有助于術(shù)前鑒別Wassel Ⅳ型多拇畸形的Chung 分型。 當(dāng)側(cè)位片夾角／正位片間距值小于27.41°／mm 時(shí)，患兒的可能分型為Chung Ⅰ型，在切除重建手術(shù)中可以不打開尺側(cè)拇掌指關(guān)節(jié)的關(guān)節(jié)囊，手術(shù)除切除橈側(cè)拇與骨骺外，還需對(duì)掌骨頭進(jìn)行截骨矯形，并重建拇短展肌及拇對(duì)掌肌，操作相對(duì)復(fù)雜，技術(shù)要求高，但長(zhǎng)期隨訪可能獲得相對(duì)較好的結(jié)局；而側(cè)位片夾角／正位片間距值大于或等于27.41°／mm 時(shí)，患兒的可能分型為ChungⅡ型，在切除重建手術(shù)中需要打開共有的掌指關(guān)節(jié)囊，手術(shù)中需劈開骨骺，切除橈側(cè)拇與部分骨骺，通常不需要對(duì)掌骨頭截骨矯形，但長(zhǎng)期隨訪中更可能出現(xiàn)橈側(cè)副韌帶不穩(wěn)定、軸線偏移的問(wèn)題，而需要重復(fù)手術(shù)。

關(guān)于為何軸線間夾角在手側(cè)位片上區(qū)分度明顯，而基底間間距在手正位片上區(qū)分度明顯，作者推測(cè)可能是由于拇指相對(duì)其余四指外翻更加明顯，當(dāng)手處于側(cè)位時(shí)，拇指位于正位，此時(shí)測(cè)量多指軸線間的角度較正位片更準(zhǔn)確、更有區(qū)分度；而當(dāng)手處于正位時(shí)，雖然此時(shí)拇指處于斜位，但臨床實(shí)際中，由于患兒年齡較小，拍攝手正位片時(shí)，需要家長(zhǎng)按壓患兒手掌于攝影床面，以輔助患兒手穩(wěn)定于正位，這或許有助于暴露橈側(cè)拇與尺側(cè)拇間的間隙，測(cè)量得出的橈側(cè)拇與尺側(cè)拇基底間距更準(zhǔn)確。

綜上，本研究結(jié)果顯示，對(duì)于先天性多拇畸形患兒，手術(shù)前測(cè)量X 線正位片基底間距和側(cè)位片軸線夾角，并計(jì)算側(cè)位片軸線夾角／正位片基底間距，可判定術(shù)前Wassel Ⅳ型患兒的Chung 分型，從而預(yù)測(cè)患兒預(yù)后以及指導(dǎo)臨床治療。 在Wassel Ⅱ型和Wassel Ⅵ型多拇畸形，亦需要辨別是否共有骨骺，雖然通常認(rèn)為Wassel Ⅳ型與Wassel Ⅱ型、WasselⅥ型多拇的結(jié)構(gòu)有共通之處，但本研究主要針對(duì)Wassel Ⅳ型多拇畸形，其研究結(jié)論能否推至WasselⅡ型與Wassel Ⅵ型多拇上，還有待進(jìn)一步驗(yàn)證。

利益沖突 所有作者均聲明不存在利益沖突

作者貢獻(xiàn)聲明 文獻(xiàn)檢索為林楠、周宗偉、高偉陽(yáng)，論文調(diào)查設(shè)計(jì)為林楠、周宗偉，數(shù)據(jù)收集與分析為林楠、周宗偉，論文結(jié)果撰寫為林楠，論文討論分析為林楠、高偉陽(yáng)