林育嬌++++++劉娟++++++鐘進(jìn)

[摘要]目的 探討胎兒孤立型枕大池?cái)U(kuò)張（IECM）的妊娠結(jié)局。方法 回顧性分析2011年1月～2015年6月佛山市婦幼保健院診斷的胎兒IECM 48例（研究組）及同期隨機(jī)抽取的60例正常胎兒（對(duì)照組）的臨床資料，所有嬰幼兒均采用格塞爾發(fā)育量表對(duì)大運(yùn)動(dòng)能力、精細(xì)動(dòng)作、適應(yīng)能力、語言和社會(huì)行為進(jìn)行評(píng)估，并評(píng)估其發(fā)展商數(shù)。結(jié)果 研究組發(fā)展商數(shù)、大運(yùn)動(dòng)能力和適應(yīng)能力方面的格塞爾發(fā)育值低于對(duì)照組，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P<0.05）。兩組精細(xì)運(yùn)動(dòng)、語言和社會(huì)行為比較，差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P>0.05）。研究組組內(nèi)男性大運(yùn)動(dòng)能力的格塞爾發(fā)育值高于女性，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P<0.05），其他4項(xiàng)發(fā)育值（精細(xì)運(yùn)動(dòng)、適應(yīng)能力、語言、社交行為）的發(fā)育值及發(fā)展商數(shù)男性和女性比較，差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P>0.05）。結(jié)論 除了適應(yīng)能力和粗大運(yùn)動(dòng)能力發(fā)育稍遲緩以外，產(chǎn)前診斷IECM的兒童與產(chǎn)前沒有被診斷IECM的兒童發(fā)育無太大差別。

[關(guān)鍵詞]胎兒；孤立型；枕大池?cái)U(kuò)張；妊娠結(jié)局

[中圖分類號(hào)] R174 [文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼] A [文章編號(hào)] 1674-4721（2017）07（a）-0128-04

Analysis on the pregnancy outcomes of fetal isolated enlarged cisterna magna

LIN Yu-jiao LIU Juan ZHONG Jin

Department of Obstetrics，F(xiàn)oshan Maternal and Child Health Care Hospital in Guangdong Province，F(xiàn)oshan 528000，China

[Abstract]Objective To explore the pregnancy outcomes in fetuses with isolated enlarged cisterna magna （IECM）.Methods 48 fetuses with IECM （the study group） and 60 normal fetuses （the control group） at our hospital from January 2011 to June 2015.All infants were assessed the gross motor，fine motor，adapting abilities，language and social interaction by the Gesell Developmental Schedules，and also evaluated the development quotient.Results The Gesell developmental value of gross motor and adapting abilities and the development quotient of infants in the study group were lower than those in the control group，and the differences were statistically significant （P<0.05）.There were no significant differences between the Gesell developmental value of fine motor，language and social interaction in two groups （P>0.05）.In the study group，the Gesell developmental value of gross motor of male infants was higher than that of the female infants，and the difference was statistically significant （P<0.05）.There were no significant differences between the other four Gesell developmental values （fine motor，adapting abilitieslanguage and social interaction） and development quotient in two groups （P>0.05）.Conclusion The developmental abilities of infants with prenatal IECM are similar to those of normal fetuses，except for some subtle deficits in adapting and gross motor abilities.

[Key words]Fetus；Isolated；Enlarged cisterna magna；Pregnancy outcome

枕大池是位于小腦尾部和延髓之間的蛛網(wǎng)膜下腔腦脊液空間，引流第四腦室[1]。枕大池?cái)U(kuò)大（ECM），也被稱為巨型枕大池，定義為枕大池前后徑>10 mm[2]。枕大池?cái)U(kuò)大可能是正常解剖變異或病理改變。后顱窩畸形是重要的大腦結(jié)構(gòu)異常[3]。后顱窩擴(kuò)大可能由于Dandy-Walker畸形、小腦蚓部完全或部分缺如、后顱窩蛛網(wǎng)膜囊腫引起[4-7]。孤立型枕大池?cái)U(kuò)大（IECM）指沒有合并任何小腦或其他中樞神經(jīng)系統(tǒng)畸形的情況。然而，IECM必須區(qū)別于后顱窩蛛網(wǎng)膜囊腫。IECM預(yù)后率不明，很少有數(shù)據(jù)報(bào)道產(chǎn)前診斷IECM的預(yù)后，一些研究報(bào)道與發(fā)展遲緩，人格障礙相關(guān)[8-9]，一些研究報(bào)道發(fā)育正常[10-15]，這些相互矛盾的結(jié)果讓人難以對(duì)胎兒IECM的病例提供可靠的產(chǎn)前咨詢。IECM的患病率和預(yù)后尚不清楚，目前也很少有兒童預(yù)后的相關(guān)數(shù)據(jù)。本研究旨在評(píng)估IECM的妊娠結(jié)局，現(xiàn)報(bào)道如下。

1資料與方法

1.1一般資料

回顧性分析2011年1月～2015年6月佛山市婦幼保健院診斷的IECM 48例作為研究組及同期隨機(jī)抽取的60例正常胎兒作為對(duì)照組。納入標(biāo)準(zhǔn)：①根據(jù)超聲測(cè)量的孕齡和胎兒孕齡一致；②健康孕婦，單胎妊娠，沒有合并任何小腦或其他中樞神經(jīng)系統(tǒng)畸形。研究組孕婦年齡22～43歲，平均（32.00±5.52）歲；初次診斷時(shí)的胎齡為20～35周，平均（31.00±11.31）周；隨訪時(shí)嬰幼兒年齡1～48個(gè)月，平均（32.00±8.91）個(gè)月，此組孕婦都進(jìn)行了胎兒磁共振成像（MRI）和核型分析。正常對(duì)照組孕婦年齡20～40歲，平均（33.00±4.54）歲；初次診斷時(shí)的胎齡為21～36周，平均（30.00±13.18）周；隨訪時(shí)嬰幼兒年齡為1～51個(gè)月，平均（31.00±7.63）個(gè)月。兩組孕婦在年齡、初次診斷時(shí)的胎齡、隨訪時(shí)嬰幼兒年齡等一般資料比較，差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P>0.05），具有可比性。所有的程序均按照倫理委員會(huì)標(biāo)準(zhǔn)執(zhí)行。

1.2方法

使用彩色多普勒超聲診斷儀，其測(cè)量標(biāo)準(zhǔn)按照國際婦產(chǎn)科超聲協(xié)會(huì)在2007年制定的胎兒中樞神經(jīng)系統(tǒng)基本檢查的指南[16]進(jìn)行，通過胎兒丘腦水平探查胎兒頭顱并慢慢向顱底移動(dòng)，顯示小腦及小腦延髓池，測(cè)量小腦蚓部至顱骨內(nèi)緣的最大距離，并觀察胎兒有無結(jié)構(gòu)異常。48例研究組均在超聲引導(dǎo)下行羊膜腔穿刺或臍血管穿刺檢查胎兒染色體，均未見異常核型，行MRI檢查與超聲診斷基本一致。

1.3觀察指標(biāo)

采用格塞爾發(fā)育量表（1999首都兒科研究所修訂版）評(píng)價(jià)新生兒及兒童0～72個(gè)月的發(fā)育能力。測(cè)試分為5個(gè)檢測(cè)發(fā)育的不同方面：大運(yùn)動(dòng)能力、精細(xì)動(dòng)作、適應(yīng)能力、語言和社會(huì)行為。發(fā)展商數(shù)≥85為發(fā)育正常，70～84為邊緣發(fā)育值，<70為發(fā)展遲緩[11]。

1.4統(tǒng)計(jì)學(xué)方法

采用SPSS 19.0統(tǒng)計(jì)學(xué)軟件進(jìn)行數(shù)據(jù)分析，計(jì)量資料數(shù)據(jù)用均數(shù)±標(biāo)準(zhǔn)差（x±s）表示，兩組間比較采用t檢驗(yàn)；計(jì)數(shù)資料用率表示，組間比較采用χ2檢驗(yàn)，以P<0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2結(jié)果

2.1兩組嬰幼兒發(fā)育能力的比較

研究組發(fā)展商數(shù)、大運(yùn)動(dòng)能力和適應(yīng)能力方面的格塞爾發(fā)育值低于對(duì)照組，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P<0.05）。兩組精細(xì)運(yùn)動(dòng)、語言和社會(huì)行為比較，差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P>0.05），研究組的發(fā)展商數(shù)均在正常范圍內(nèi)（表1）。

2.2研究組組內(nèi)男性和女性嬰兒發(fā)育能力比較

研究組組內(nèi)男性大運(yùn)動(dòng)能力的格塞爾發(fā)育值高于女性，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P<0.05），其他4項(xiàng)發(fā)育值（精細(xì)運(yùn)動(dòng)、適應(yīng)能力、語言、社交行為）的發(fā)育值及發(fā)展商數(shù)男性和女性比較，差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P>0.05）（表2）。

3討論

枕大池（CM）位于小腦蚓部后下方，在小腦扁桃體之間，頸上下髓背側(cè)表面和延后，位于枕部硬腦膜前方。第四腦室通過第四腦室正中孔與CM相通[17-19]收集胎兒后顱窩流體，包括正常變異和異常[19]，包括蚓部發(fā)育不良或發(fā)育不全、Dandy-Walker畸形和巨CM[21]。胎兒顱后窩異常增加發(fā)現(xiàn)其他異常的風(fēng)險(xiǎn)。與ECM相關(guān)的異常包括38%先天性心臟缺陷，32%腦室增寬，28%肢體異常，26%的面部畸形[22]，神經(jīng)系統(tǒng)并發(fā)癥和胎兒發(fā)育延遲也很常見。研究報(bào)道20%～80%的ECM兒童存在發(fā)育遲緩[23-25]。以上結(jié)果提示，后顱窩畸形可能會(huì)影響兒童的運(yùn)動(dòng)能力，適應(yīng)能力，社會(huì)行為和語言能力。

由于胎兒超聲篩查和MRI的發(fā)展，后顱窩異常在產(chǎn)前檢查中并不少見。然而，大量的研究和相互矛盾的結(jié)果，導(dǎo)致很難為IECM胎兒的父母提供可靠的產(chǎn)前咨詢。此前的一項(xiàng)研究報(bào)告指出，IECM胎兒出生后有正常的神經(jīng)發(fā)育結(jié)局，非IECM胎兒僅有11%～29%神經(jīng)發(fā)育結(jié)局正常[14]，這項(xiàng)研究不能代表更大的群體結(jié)果。Dror等[11]研究了29例在宮內(nèi)診斷為ECM的兒童，發(fā)現(xiàn)比正常兒童發(fā)育值低，視覺運(yùn)動(dòng)和社會(huì)行為能力降低。相比之下，Patek等[26]研究了14例枕大池增寬（ECM），認(rèn)為孤立的ECM孩子有正常的神經(jīng)發(fā)育結(jié)局。Pilu 等[27]也指出單純后顱窩積液預(yù)后良好。Zimmer等[10]的研究提示成人IECM認(rèn)知功能正常，但記憶和言語流暢性得分低于正常。然而，胎兒情況與成人的不同。另一項(xiàng)研究分析了21歲以下接受神經(jīng)影像學(xué)檢查的患者，這些患者中，1%被確定為IECM，其中62%出現(xiàn)神經(jīng)發(fā)育障礙[8]。

本研究使用格塞爾發(fā)育量表隨訪了108名嬰幼兒，并評(píng)估其發(fā)育能力。與正常兒童相比，IECM兒童粗大運(yùn)動(dòng)和適應(yīng)能力顯著降低，但這些能力仍在正常范圍內(nèi)。其他指標(biāo)（精細(xì)運(yùn)動(dòng)、語言和社會(huì)行為）的發(fā)育值與正常對(duì)照組無顯著性差異。這提示后顱窩增寬對(duì)嬰幼兒的粗大運(yùn)動(dòng)和適應(yīng)能力有較大的影響，但對(duì)精細(xì)運(yùn)動(dòng)、語言和社會(huì)行為影響不大。本文研究組組內(nèi)有38名男性胎兒和10名女性胎兒。結(jié)果提示，與女性胎兒相比，IECM更可能發(fā)生于男性，但性別差異的原因尚不清楚。在本研究中研究組組內(nèi)男性大運(yùn)動(dòng)能力的格塞爾發(fā)育值明顯高于女性，其他四個(gè)分測(cè)驗(yàn)（精細(xì)運(yùn)動(dòng)、適應(yīng)能力、語言、社交行為）的發(fā)育值及發(fā)展商數(shù)無顯著差異，這表明兩性之間的各項(xiàng)評(píng)估值除大運(yùn)動(dòng)能力外沒有顯著差異。后顱窩異常可能與染色體異常有關(guān)。Thurmond等[29]報(bào)道五例ECM診斷為18三體綜合征。Reece等[30]對(duì)19名孕婦進(jìn)行了研究，其中有兩個(gè)ECM和最后診斷為18三體。然而，在本研究中未檢出IECM胎兒染色體核型分析異常病例，說明IECM可能與染色體異常無明顯關(guān)聯(lián)。

綜上所述，胎兒孤立型枕大池?cái)U(kuò)張的妊娠結(jié)局較好，盡管可能會(huì)存在一些粗大運(yùn)動(dòng)和適應(yīng)能力的缺陷。然而，需要進(jìn)一步的長(zhǎng)期隨訪研究及更多的測(cè)試來證實(shí)對(duì)兒童發(fā)育的影響。本研究結(jié)果有助于提供更好的產(chǎn)前咨詢，并幫助減少孕婦不必要的緊張和焦慮。

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（收稿日期：2017-04-26 本文編輯：馬 越）