皮曉雨,王 浩,梁 晨,德恩金,梁秀文

(1. 呼倫貝爾市人民醫(yī)院蒙中醫(yī)布病科,內(nèi)蒙古 呼倫貝爾 021008; 2. 呼倫貝爾市人民醫(yī)院檢驗科,內(nèi)蒙古 呼倫貝爾 021008; 3. 呼倫貝爾市中蒙醫(yī)院,內(nèi)蒙古 呼倫貝爾 021008)

布魯氏菌病(簡稱布病)是目前世界上流行最廣、危害最大的人獸共患性傳染病之一,在世界上約200個國家和地區(qū)中,報道人畜間有布病疫情的近170個。1955—2014年,中國大陸報告布魯氏菌病病例513 034例。21世紀(jì)后我國布病疫情呈回升趨勢[1],尤其內(nèi)蒙古地區(qū)人畜間布病在2004年后出現(xiàn)大幅度回升,以中東部地區(qū)流行嚴(yán)重。2007年內(nèi)蒙古自治區(qū)全區(qū)12個盟(市)中11個有新發(fā)病例,新發(fā)病例數(shù)8 117例,占全國病例總數(shù)的41.16%,居全國首位[2]。

布病是由布魯氏菌感染引起,可出現(xiàn)中樞神經(jīng)系統(tǒng)、骨骼系統(tǒng)、胃腸道、泌尿生殖系統(tǒng)和心血管系統(tǒng)等多系統(tǒng)損傷。其中骨關(guān)節(jié)損傷最常見,在一些臨床研究中,骨關(guān)節(jié)布病的發(fā)病率報道為2%～77%[3],其中骶髂關(guān)節(jié)(80%)和脊柱關(guān)節(jié)(54%)是骨關(guān)節(jié)損傷最常見的受累部位,脊柱炎及椎間盤炎是布魯氏菌性脊柱受累最常見的并發(fā)癥,其他骨關(guān)節(jié)表現(xiàn)還包括外周關(guān)節(jié)炎、滑囊炎和腱鞘炎等[4],而其中胸鎖關(guān)節(jié)發(fā)病率較低[5],目前有關(guān)布病導(dǎo)致胸鎖關(guān)節(jié)感染的文獻較少,現(xiàn)將本院收治的14例布病性胸鎖關(guān)節(jié)炎臨床特點、實驗室檢查、治療方案及療效等分析如下,為臨床醫(yī)生診斷及治療提供參考。

1 資料與方法

1.1 資料來源 收集2013年8月—2023年2月就診于呼倫貝爾市人民醫(yī)院布魯氏菌病科的14例布病性胸鎖關(guān)節(jié)炎患者的臨床資料進行回顧性分析。

1.2 納入標(biāo)準(zhǔn) ①確診為布病;②血液布魯氏菌培養(yǎng)陽性;③臨床病例完整。

1.3 排除標(biāo)準(zhǔn) 痛風(fēng)性關(guān)節(jié)炎、類風(fēng)濕性關(guān)節(jié)炎、胸鎖關(guān)節(jié)結(jié)核、其他感染所致胸鎖感染。

1.4 診斷標(biāo)準(zhǔn) 診斷標(biāo)準(zhǔn)參照《布魯氏菌病診斷標(biāo)準(zhǔn)》(WS 269—2007)及2012年頒布的《布魯氏菌病診療指南(試行)》。①流行病學(xué)史:發(fā)病前與家畜或畜產(chǎn)品、布魯氏菌培養(yǎng)物等有密切接觸史,或生活在布病流行區(qū)的居民等。②臨床表現(xiàn):發(fā)熱,乏力,多汗,肌肉和關(guān)節(jié)疼痛,或伴有肝、脾、淋巴結(jié)和睪丸腫大等表現(xiàn)。③實驗室診斷:虎紅平板凝集實驗(RBPT)陽性;試管凝集試驗(SAT)滴度為1∶100++及以上,或病程一年以上滴度1∶50++及以上,或半年內(nèi)有布魯氏菌疫苗接種史,滴度達1∶100++及以上者,和(或)分離到布魯氏菌者。

1.5 資料收集 回顧性收集布病性胸鎖關(guān)節(jié)炎患者的資料,包括①一般資料:性別、年齡、流行病學(xué)史;②臨床表現(xiàn):發(fā)熱、寒戰(zhàn)、多汗、乏力、關(guān)節(jié)肌肉疼痛、睪丸炎、卵巢炎;③臨床體征:肝大、脾大、淋巴結(jié)腫大、睪丸腫大、關(guān)節(jié)紅腫、皮疹、黃疸;④實驗室檢查:RBPT、SAT、血培養(yǎng)、紅細(xì)胞(RBC)、白細(xì)胞(WBC)、血紅蛋白(HGB)、血小板(PLT)、丙氨酸轉(zhuǎn)氨酶(ALT)、天冬氨酸轉(zhuǎn)氨酶(AST)、紅細(xì)胞沉降率(ESR)、C反應(yīng)蛋白(CRP);⑤影像學(xué)檢查:彩超、CT、磁共振(MRI)、同位素骨掃描。

1.6 治療及療效分析 所有患者均給予喹諾酮類、氨基糖苷類抗生素、利福平三聯(lián)治療,肝腎損傷患者改利福平為多西環(huán)素,疼痛患者給予洛索洛芬分散片抗炎止痛,發(fā)熱患者給予物理或藥物降溫,出院給予多西環(huán)素和利福平口服,總療程至少12周,之后根據(jù)病情決定是否停藥,期間密切監(jiān)測患者肝功能、腎功能、血常規(guī)及是否出現(xiàn)不良反應(yīng)。療效判定參照《布魯氏菌病防治手冊》[6],分為治愈、好轉(zhuǎn)、無效、復(fù)發(fā)。

2 結(jié)果

2.1 一般情況 布病性胸鎖關(guān)節(jié)炎患者共14例,其中男性11例,女性3例,年齡11～56歲。

2.2 流行病學(xué)史 農(nóng)村患者10例,牧區(qū)患者4例。14例均有明確接觸牛羊流行病學(xué)史。

2.3 實驗室檢查 14例均RBPT和SAT陽性(SAT 1∶50++ 2例,1∶100++ 3例,1∶400++ 5例,1∶800++4例)。14例患者均完成血培養(yǎng)檢查,其中血培養(yǎng)可疑布魯氏菌5例。CRP升高14例,ESR升高10例。RBC減少7例,HGB降低7例,WBC減少3例,PLT減少1例。ALT升高3例,AST升高2例。見表1。

2.4 臨床特征及臨床分期 14例患者均有關(guān)節(jié)疼痛癥狀,其中左側(cè)胸鎖關(guān)節(jié)疼痛7例,右側(cè)胸鎖關(guān)節(jié)疼痛5例,雙側(cè)胸鎖關(guān)節(jié)疼痛2例;伴肩關(guān)節(jié)疼痛患者5例,踝關(guān)節(jié)疼痛3例,膝關(guān)節(jié)疼痛3例,腰椎疼痛2例,手指關(guān)節(jié)疼痛2例,髖關(guān)節(jié)疼痛1例,胸椎疼痛1例。發(fā)熱10例,乏力10例,多汗6例,寒戰(zhàn)5例,咽痛1例。見表2。其中1例11歲兒童布病性胸鎖關(guān)節(jié)炎見圖1。胸鎖關(guān)節(jié)腫痛14例(見圖2),皮溫高14例,脾大4例,淋巴結(jié)腫大3例。布病急性期患者11例,慢性期患者3例。

圖1 兒童布病性胸鎖關(guān)節(jié)炎

表2 14例患者臨床基本情況及療效

圖2 患者胸鎖關(guān)節(jié)腫痛

2.5 影像學(xué)檢查 10例患者完成胸鎖關(guān)節(jié)彩超檢查,其中胸鎖關(guān)節(jié)膿腫2例(見圖3),胸鎖關(guān)節(jié)腫脹、滑膜增厚4例,胸鎖關(guān)節(jié)積液5例。2例患者完成胸鎖關(guān)節(jié)CT檢查,其中胸鎖關(guān)節(jié)感染性病變1例,鎖骨骨破壞1例(見圖4)。4例患者完成胸鎖關(guān)節(jié)MRI檢查,其中胸鎖關(guān)節(jié)膿腫1例,胸鎖關(guān)節(jié)炎3例(圖5)。3例患者完成同位素骨掃描檢查,其中胸鎖關(guān)節(jié)骨代謝活躍2例(圖6)。14例患者中伴其他部位關(guān)節(jié)病變8例,其中完成MRI檢查4例(肩關(guān)節(jié)積液2例,踝關(guān)節(jié)積液1例,髖關(guān)節(jié)積液1例),完成骨掃描3例(脊柱炎2例,膝關(guān)節(jié)炎2例,肩關(guān)節(jié)炎1例)。

圖3 彩超提示患者右側(cè)胸鎖關(guān)節(jié)膿腫

圖4 患者胸部CT可見右側(cè)鎖骨破壞

圖5 MRI提示雙側(cè)胸鎖關(guān)節(jié)炎

圖6 骨掃描提示患者左側(cè)胸鎖關(guān)節(jié)炎伴雙肩、右膝關(guān)節(jié)炎

2.6 治療療效 經(jīng)12周足量、規(guī)范、聯(lián)合用藥后,14例患者均有臨床癥狀、臨床體征、實驗室檢查、影像學(xué)檢查好轉(zhuǎn)或恢復(fù)正常,其中治愈10例(見圖7),3例胸鎖關(guān)節(jié)膿腫患者治療12周后膿腫明顯減小,用藥24周后治愈,1例胸鎖關(guān)節(jié)膿腫伴骨破壞患者內(nèi)科治療炎癥指標(biāo)下降后,完成手術(shù)治療,術(shù)后繼續(xù)抗感染治療。14例患者均治療結(jié)束后隨訪6個月,病情未見反復(fù),預(yù)后良好,無藥物不良反應(yīng),有效率達100%。

圖7 患者治療2個月前后對比

3 討論

布病可侵犯全身各個器官,骨關(guān)節(jié)系統(tǒng)損傷是布病最常見的并發(fā)癥之一,但各個關(guān)節(jié)的感染率不同,骶髂炎的發(fā)病率約為2%～45%,脊柱炎的發(fā)病率約為2%～60%[2],周圍性關(guān)節(jié)炎的發(fā)病率14%～26%[1],以累及膝、髖、肘、腕等關(guān)節(jié)最常見[7],而關(guān)節(jié)膿腫是布病的罕見并發(fā)癥,進展緩慢,可引起包膜糜爛[8]。引起胸鎖關(guān)節(jié)病變的原因多為感染、風(fēng)濕相關(guān)疾病、外傷等,其中感染常見病原菌為銅綠假單胞菌及金黃色葡萄球菌,布魯氏菌感染所致的胸鎖關(guān)節(jié)炎或胸鎖關(guān)節(jié)膿腫較為少見[9],單獨報道較少。Ebrahimpour等[8]報道確診的464例布病骨關(guān)節(jié)損傷中,胸鎖關(guān)節(jié)損傷21例(4.5%)。Hasanjani等[10]報道469例成年布病患者中,胸鎖關(guān)節(jié)炎患者2例(0.7%)。本科2013年8月—2023年2月入院治療布魯氏菌病性骨關(guān)節(jié)損傷患者共924例,其中胸鎖關(guān)節(jié)炎患者14例,發(fā)病率僅占我科布病骨關(guān)節(jié)損傷患者的1.52%,遠低于脊柱關(guān)節(jié)、髖關(guān)節(jié)、膝關(guān)節(jié)、踝關(guān)節(jié)等關(guān)節(jié)部位感染發(fā)病率。

非特異性癥狀和多變的臨床特征往往會延誤疾病的診斷[11],臨床上常被誤診為風(fēng)濕性疾病、其他細(xì)菌引起的胸鎖關(guān)節(jié)感染或胸鎖關(guān)節(jié)結(jié)核等[12],出現(xiàn)誤診誤治情況,延誤病情。李超峰等[13]報道1例布病胸鎖關(guān)節(jié)炎誤診1年形成胸鎖關(guān)節(jié)膿腫病例。郭正印等[14]報道3例布病胸鎖關(guān)節(jié)炎病例中,2例因早期未查明原因而延治誤治,1例早期誤診為骨髓瘤。總結(jié)本組14例病例,單純胸鎖關(guān)節(jié)疼痛患者僅1例,其余13例均伴發(fā)熱、乏力、肝損傷、血液系統(tǒng)損傷、多關(guān)節(jié)疼痛等全身多處病變?！?0 d內(nèi)確診患者8例,其中≤7 d確診僅1例,2例以發(fā)熱為首發(fā)癥狀的患者因誤診為感冒而延誤確診時間;6例患者≥90 d確診,其中確診時已發(fā)展成慢性布病關(guān)節(jié)炎患者3例(病程>6個月),6例患者中有1例早期被誤診為風(fēng)濕相關(guān)疾病,1例合并脊柱炎被誤治為腰椎間盤突出,1例因延誤治療合并脊柱炎及胸鎖關(guān)節(jié)膿腫,1例因延誤治療出現(xiàn)胸鎖關(guān)節(jié)膿腫伴骨破壞。本組14例病例多數(shù)出現(xiàn)延治、誤治情況,在臨床診療過程中若發(fā)現(xiàn)胸鎖關(guān)節(jié)腫痛伴發(fā)熱患者,需仔細(xì)追問流行病學(xué)史,給予布病試管凝集試驗及血培養(yǎng)等檢查。

本組14例病例均在日常生活中存在牛羊接觸史,其中13例為畜牧業(yè)工作者,1例兒童患者,男性患者多于女性患者。Zamani等[15]報道兒童布病性骨關(guān)節(jié)侵犯多以膝關(guān)節(jié)(45%)及髖關(guān)節(jié)(29%)為主,兒童胸鎖關(guān)節(jié)侵犯較為罕見。本研究收集本科近10年住院病例,僅1例兒童胸鎖關(guān)節(jié)炎患者,發(fā)病率小于0.1%。關(guān)節(jié)疼痛是布病性胸鎖關(guān)節(jié)炎患者主要就診原因,其關(guān)節(jié)癥狀多表現(xiàn)單側(cè)胸鎖關(guān)節(jié)疼痛,且伴隨外周多關(guān)節(jié)疼痛,其中以伴隨同側(cè)肩關(guān)節(jié)疼痛最多見。胸鎖關(guān)節(jié)炎多存在于布病急性期患者,本組14例患者有10例存在發(fā)熱,其他臨床癥狀主要為乏力、多汗、寒戰(zhàn)等,臨床體征以關(guān)節(jié)胸鎖關(guān)節(jié)紅、腫、熱、痛,脾大、淋巴結(jié)腫大常見,實驗室檢查以炎性指標(biāo)升高最多見,且伴血液系統(tǒng)損傷、肝損傷表現(xiàn),與急性期布病患者并發(fā)癥相符。

影像學(xué)檢查有助于協(xié)助判斷胸鎖關(guān)節(jié)感染情況,其中超聲檢查可探及低回聲或無回聲,有助于穿刺定位及確定膿腫大小、范圍。CT檢查可見胸鎖部腫塊,鎖骨局部破壞,周圍可見骨塊影,CT對骨質(zhì)破壞、膿腫形成等征象發(fā)現(xiàn)較敏感[16]。MRI對于早期病變較其他檢查敏感,早期可見胸鎖關(guān)節(jié)骨質(zhì)、關(guān)節(jié)間隙及周圍軟組織異常信號及骨髓水腫,與文獻[17-18]報道相符。骨掃描可見胸鎖關(guān)節(jié)骨代謝異常活躍,對于存在多關(guān)節(jié)疼痛患者有助于明確全身關(guān)節(jié)炎癥及感染情況,El-Desoukid[19]對214例布病骨關(guān)節(jié)癥狀患者進行骨掃描,發(fā)現(xiàn)其中32例患者有胸鎖關(guān)節(jié)骨代謝異常征象,但多數(shù)患者就診時未主動描述胸鎖關(guān)節(jié)癥狀,僅查體時存在壓痛,表明骨掃描可輔助多關(guān)節(jié)感染及癥狀不明顯的胸鎖關(guān)節(jié)炎患者定位感染部位。

對于布病性胸鎖關(guān)節(jié)炎患者,一旦確診,應(yīng)采取早期、足量、足療程聯(lián)合抗感染治療,同時對癥抗炎止痛、退熱、保肝降酶等,一般預(yù)后良好[5],但若病情延誤出現(xiàn)化膿性感染或骨質(zhì)破壞,需外科手術(shù)治療[20]。本組14例患者中,有1例出現(xiàn)膿腫及骨質(zhì)破壞手術(shù)治療,術(shù)后抗感染治療恢復(fù)良好,未再復(fù)發(fā)。對于布病性胸鎖關(guān)節(jié)炎患者,一般治療療程時間較長,部分患者依從性較差,臨床上應(yīng)做好對患者的宣傳教育,鼓勵患者完成治療療程,改善患者預(yù)后。

利益沖突:所有作者均聲明不存在利益沖突。