朱承躍 朱澤章 王守豐 劉臻 朱鋒 江龍 邱勇

I 型神經(jīng)纖維瘤病伴脊柱側(cè)凸患者胸椎椎弓根形態(tài)學分型研究

朱承躍 朱澤章 王守豐 劉臻 朱鋒 江龍 邱勇

目的探討 I 型神經(jīng)纖維瘤病 ( neurofibromatosis type 1，NF1 ) 伴脊柱側(cè)凸患者胸椎椎弓根分型的特點。方法2005 年 7 月至 2012 年 3 月，我院收治的 100 例 NF1 伴脊柱側(cè)凸者采用螺旋 CT 行胸椎連續(xù)掃描。在 Lenke 分型基礎上對其進一步細化，將椎弓根形態(tài)分型為：A 型 ( 正常型 )；B 型 ( 狹窄型 )；C 型( 峽部硬化型 )；D 型 ( 完全硬化型 )；E 型 ( 椎弓根缺如型 )。A、B、C、D、E 型胸椎椎弓根分別為 911 個、561 個、334 個、422 個和 172 個，共 2400 個。按照上述分型標準，在圖像編檔和通信系統(tǒng) ( PACS ) 上逐層閱片，選擇胸椎椎弓根顯示最清楚的層面對椎弓根橫徑進行測量并分型，分別統(tǒng)計不同組別的 NF1 伴脊柱側(cè)凸 ( scoliosis secondary to neurofibromatosis type 1，NF1-S ) 患者胸椎椎弓根類型發(fā)生率，并對其畸形率進行統(tǒng)計學分析。結(jié)果100 例 NF1-S 中，畸形率 ( B～E ) 為 62%；其中非萎縮性脊柱側(cè)凸 15 例，胸椎椎弓根畸形率為 41.1%；萎縮性脊柱側(cè)凸 85 例，胸椎椎弓根畸形率為 65.7%，萎縮性脊柱側(cè)凸的胸椎椎弓根畸形率明顯高于非萎縮性脊柱側(cè)凸 ( χ2＝78.8，P＜0.001 )。凹側(cè)、中立椎和凸側(cè)椎體的胸椎椎弓根畸形率依次下降( 80.8%＞66.8%＞47.9%，P＜0.001 )。( 40°～59° ) 組、( 60°～79° ) 組與≥80° 組間胸椎椎弓根畸形率依次上升( 50.7%＜59.6%＜69.2%，P＜0.001 ) ?！?8 歲組的胸椎椎弓根畸形率 ( 55.3% ) 明顯低于＜18 歲組 ( 63.5%，P＝0.001 )；此外，不同性別間胸椎椎弓根畸形率差異無統(tǒng)計學意義 ( 男 63.4%，女 60.4%，P＝0.13 )。結(jié)論在 NF1-S 患者中，胸椎椎弓根畸形率為 62%。其中萎縮性脊柱側(cè)凸中胸椎椎弓根畸形率明顯高于非萎縮性脊柱側(cè)凸；凸側(cè)胸椎椎弓根畸形率明顯低于凹側(cè)；隨著 Cobb’s 角的增大，胸椎椎弓根畸形率明顯增加；在成人NF1-S 患者中胸椎椎弓根畸形率明顯低于未成年患者；不同性別 NF1-S 患者胸椎椎弓根的畸形率相似。

神經(jīng)纖維瘤病 1 型；脊柱側(cè)凸；胸椎；分型

隨著椎弓根螺釘系統(tǒng)廣泛應用于脊柱側(cè)凸矯形術，椎弓根螺釘?shù)陌踩踩朐絹碓奖患怪饪漆t(yī)生所重視[1]。胸椎又是脊柱側(cè)凸最多見的部位，而胸椎椎弓根釘?shù)恼`置往往會引起災難性的后果，因此對胸椎椎弓根形態(tài)的認識尤為重要[2-3]。I 型神經(jīng)纖維瘤病 ( neurofibromatosis type 1，NF1 ) 伴發(fā)的脊柱側(cè)凸分為萎縮性脊柱側(cè)凸和非萎縮性脊柱側(cè)凸，而非萎縮性最終都會進展為萎縮性[4]。由于其特有的萎縮性改變，椎弓根畸形率往往較高[5]。因此，正確認識 NF1 伴發(fā)脊柱側(cè)凸患者的胸椎椎弓根具有重要的臨床價值。既往椎弓根形態(tài)學研究側(cè)重于青少年特發(fā)性脊柱側(cè)凸患者和正常青少年，而 NF1 伴脊柱側(cè)凸 ( scoliosis secondary to neurofibromatosis type 1，NF1-S ) 患者胸椎椎弓根的形態(tài)學研究尚未見報道。本研究測量并分析了 100 例 NF1-S 共 2400 個椎弓根 CT 軸向位的掃描結(jié)果，并對其在 Lenke 胸椎椎弓根分型的基礎上進一步細化，確定了各種胸椎椎弓根形態(tài)在 NF1-S 中的發(fā)生率，為 NF1-S 患者胸椎椎弓根螺釘?shù)陌踩踩氪蚧A[6]。

資料與方法

一、一般資料

2005 年 7 月至 2012 年 3 月，我院行脊柱后路矯形內(nèi)固定融合術治療的 NF1-S 患者 100 例。入選標準：符合 I 型神經(jīng)纖維瘤病的診斷標準 ( 美國國立衛(wèi)生研究院 1987 年 )[7]；有完整的影像學資料 ( X 線，CT，MRI )。排除標準：存在椎旁腫瘤或椎管內(nèi)腫瘤；有激素，鈣劑等影響骨代謝的藥物治療史；有脊柱手術史；有脊膜膨出，脊柱發(fā)育不良等其它并發(fā)癥。共 100 例入選，其中男 54 例，女46 例；平均年齡 15.5 ( 4～49 ) 歲；側(cè)凸角平均 65.9 ( 40～132 ) °，后凸角平均 48.3 ( 31～130 ) °。

二、椎弓根形態(tài)分型系統(tǒng)

Watanabe 等于 2010 年首次提出脊柱側(cè)凸患者的胸椎椎弓根分型系統(tǒng)[5]。隨后付長峰等又將其進一步細化[6]，具體分型如下：A 型 ( 正常型 )，大松質(zhì)骨管腔，椎弓根內(nèi)徑≥3 mm；B 型 ( 狹窄型 )，小松質(zhì)骨管腔椎弓根內(nèi)徑＜3 mm；C 型 ( 峽部硬化型 )，有皮質(zhì)骨管腔，峽部點狀硬化封閉沒有松質(zhì)骨，內(nèi)外壁形態(tài)呈“X”型；D 型 ( 完全硬化型 )，無皮質(zhì)骨管腔，椎弓根呈條索狀硬化；E 型 ( 缺如型 )，椎弓根缺如。除 A 型外，其余均為畸形椎弓根。A、B、C、D、E 型胸椎椎弓根分別有 911 個、561 個、334 個、422 個和 172 個，共 2400 個。

三、CT 掃描

應用螺旋 CT ( 16 排，美國 GE 公司 ) 連續(xù)掃描( 120 kV、320 mA、層厚 10 mm ) T1～T12，然后利用螺旋 CT 工作站軟件拆薄層厚為 1 mm，在圖像編檔和通信系統(tǒng) ( PACS ) 上逐層閱片，觀察兩側(cè)椎弓根形態(tài)，并選擇胸椎椎弓根顯示最清楚最寬大的層面對椎弓根內(nèi)徑 ( 椎弓根內(nèi)、外側(cè)壁間的距離 ) 進行測量并分型 (圖1 )[8]。

四、分組及統(tǒng)計分析

所有病例分為以下五種組別：( 1 ) 按是否具有萎縮性改變分為萎縮性脊柱側(cè)凸組與非萎縮性脊柱側(cè)凸組兩組；( 2 ) 按脊柱側(cè)凸的凸凹側(cè)分為凸側(cè)椎弓根組、中立椎椎弓根組和凹側(cè)椎弓根組三組[5]；( 3 ) 按脊柱側(cè)凸嚴重程度 ( 側(cè)凸 Cobb’s 角大小 ) 分為 ( 40°～59° ) 組、( 60°～79° ) 組、≥80° 組三組[5]；( 4 ) 按 NF1-S 患者的年齡分為＜18 歲組和≥18 歲組；( 5 ) 根據(jù) NF1-S 患者的性別分為男性組和女性組。

應用 SPSS17.0 軟件包，進行 χ2檢驗，并進行統(tǒng)計學分析，分析不同組別的 NF1-S 患者胸椎椎弓根的畸形率是否具有差異。

畸形率 △＝1-A / ( A＋B＋C＋D＋E )，A、B、C、D、E 分別代表相應類型椎弓根的數(shù)目。

結(jié) 果

本組 NF1-S 患者的畸形率 ( B～E ) 為 62%。( 1 ) 萎縮性脊柱側(cè)凸 85 例，其胸椎椎弓根畸形率為 65.7%，非萎縮性脊柱側(cè)凸 15 例，胸椎椎弓根畸形率為 41.1%，萎縮性脊柱側(cè)凸的胸椎椎弓根畸形率明顯高于非萎縮性脊柱側(cè)凸，差異有統(tǒng)計學意義 ( χ2＝78.8，P＜0.001 )；( 2 ) 凹側(cè)胸椎椎弓根畸形率為 80.8%，中立胸椎椎弓根畸形率為 66.8%，凸側(cè)胸椎椎弓根畸形率為 47.9%，且三組畸形率組間差異有統(tǒng)計學意義 ( χ2＝195.5，P＜0.001 )；( 3 ) ( 40°～59° ) 組胸椎椎弓根畸形率為 50.7%， ( 60°～79° ) 組胸椎椎弓根畸形率 59.6%，≥80° 組胸椎椎弓根畸形率 69.2%，且三組畸形率組間差異有統(tǒng)計學意義 ( χ2＝46.1，P＜0.001 )；( 4 ) ＜18 歲組的胸椎椎弓根畸形率為 63.5%，≥18 歲組胸椎椎弓根畸形率為 55.3%，胸椎椎弓根畸形率≥18 歲組明顯低于＜18 歲組，兩組差異有統(tǒng)計學意義 ( χ2＝10.1，P＝0.001 )；( 5 ) 男性組胸椎椎弓根畸形率為63.4%，女性組胸椎椎弓根畸形率為 60.4%，兩組差異有統(tǒng)計學意義 ( χ2＝2.3，P＝0.130 ) (表1 )。

表1 100 例 NF1-S 患者胸椎椎弓根類型在不同組別的分布情況Tab.1 The distribution of thoracic pedicle types in 100 patients with NF1-S in different groups

討 論

一、NF1-S 胸椎椎弓根的畸形率

圖1 五種不同類型的椎弓根形態(tài) Fi.1 Five different types of pedicle morphology

Mandell 等[9]認為該類脊柱側(cè)凸多由于發(fā)育不全及發(fā)育不良，因此可能產(chǎn)生更高的椎弓根畸形率，但卻沒有進一步 CT 量化分析。付長峰等曾報道10 例 NF 患者的胸椎椎弓根分型的分布情況，A、B、C、D、E 分別為 39.17%、28.33%、10.42%、17.5%、4.58%，但是病例數(shù)過少，也沒有進行具體的分組研究[6]。本研究在薄層 CT 掃描下對 NF1-S 患者的脊柱逐層閱片，并測量其胸椎椎弓根寬度。鑒于目前常用的最小胸椎椎弓根螺釘直徑為 3 mm，結(jié)合參考正常胸椎椎弓根的測量數(shù)據(jù)[8,10-13]，因此本研究選擇內(nèi)徑＜3 mm 作為椎弓根狹窄的標準。本研究發(fā)現(xiàn)在 100 例 NF1-S 患者的胸椎中 A、B、C、D、E 型椎弓根分別為 38%、23.4%、13.9%、17.6%、7.1%。A、D 型胸椎椎弓根的分布與付長峰等的研究結(jié)果相接近，B、C、E 型胸椎椎弓根的分布則有差異，但由于其未給出各型胸椎椎弓根的具體數(shù)值，因此兩者之間的比較缺乏統(tǒng)計學意義。在青少年特發(fā)性脊柱側(cè)凸 ( AIS ) 患者的胸椎椎弓根中，A 型約占 54%～56.9%，B 型約占 33%～34.7%，C、D、E 型合計約占 8.3%～13%[5-6]，NF1-S 患者 A、B 型所占百分比較 AIS 少，而 C、D、E 型所占百分比較AIS 多。

二、萎縮性和非萎縮性 NF1-S 患者胸椎椎弓根分布

NF1-S 通常分為兩類：萎縮性和非萎縮性。非萎縮性脊柱側(cè)凸在影像學上的表現(xiàn)與 AIS 類似，而萎縮性脊柱側(cè)凸則有其特殊的表現(xiàn)：側(cè)凸累積節(jié)段短，變化急劇并伴有椎體的楔形變和扇貝樣變、肋骨的鉛筆樣變、橫突的紡錘樣變、椎弓根變細、椎管寬大等[14]。在 NF1 患者的生長過程中，非萎縮性脊柱側(cè)凸都會向萎縮性脊柱側(cè)凸進展[4]，因此NF1-S 畸形率往往較 AIS 高。本研究顯示，在非萎縮性脊柱側(cè)凸中，A、B、C、D、E 型椎弓根分別為 58.89%、29.72%、5.28%、4.72%、1.39%，畸形率為 40.48%，這與 Lenke 報道的 AIS 患者的椎弓根畸形率相近；而萎縮性脊柱側(cè)凸患者中 A、B、C、D、E 型椎弓根分別占 34.26%、22.25%、15.44%、19.75%、8.19%，椎弓根畸形率高達 65.74%，另外還出現(xiàn)了較多的椎弓根缺如現(xiàn)象 ( 8.19% )，即 E 型椎弓根，這表明非萎縮性脊柱側(cè)凸在進展為萎縮性脊柱側(cè)凸的過程中，胸椎椎弓根的畸形率會越來越高。

三、凹側(cè)、中立和凸側(cè)胸椎椎體中 NF1-S 患者胸椎椎弓根的分布

Parent 和 Datir 等曾報道脊柱側(cè)凸患者凹側(cè)胸椎椎弓根寬度明顯小于凸側(cè)[15-16]；Watanabe 等在胸椎椎弓根分型的基礎上發(fā)現(xiàn)，脊柱側(cè)凸患者胸椎椎弓根凹側(cè)的 C、D、E 型明顯多于凸側(cè)[5]。本研究有些患者的中立椎與穩(wěn)定椎為同一椎體，但有時往往沒有落在同一個椎體上，因此本研究只統(tǒng)計了凸、凹側(cè)和中立椎的椎弓根，而穩(wěn)定椎并未包括在內(nèi)。研究發(fā)現(xiàn)，在 NF1-S 患者的凹側(cè)、中立和凸側(cè)胸椎椎體中，椎弓根的畸形率差異顯著 ( χ2＝195.5，P＜0.001 )，依次為凸側(cè)＜中立椎體＜凹側(cè)，這與既往其它類型脊柱側(cè)凸的研究結(jié)果相一致，這表明在NF1-S 患者中，凸、凹側(cè)胸椎椎弓根的分布與其它類型脊柱側(cè)凸的胸椎椎弓根分布有共同的特征。

四、不同 Cobb’s 角度的 NF1-S 患者胸椎椎弓根的分布

Watanabe 等對 53 例脊柱側(cè)凸患者胸椎椎弓根進行 CT 測量后提出，隨著 Cobb’s 角的增大，A 型椎弓根比例下降，B 型椎弓根比例上升，C 型椎弓根在 Cobb’s 角≥80° 的患者中比例明顯增加[5]。本研究則發(fā)現(xiàn)在 NF1-S 患者中，隨著 Cobb’s 角的增大，A 型胸椎椎弓根比例下降，B、C、E 型椎弓根分布無明顯規(guī)律，而 D 型椎弓根比例明顯上升，這表明 Cobb’s 角是影響 NF1-S 患者胸椎椎弓根分布的重要因素之一。理論上，NF1-S 患者 D 型胸椎椎弓根的比例隨角度的增大而增加，其根本原因可能是由于 NF1 伴脊柱側(cè)凸的萎縮性改變引起的。

五、年齡對 NF1-S 患者胸椎椎弓根分型的影響

兒童、青少年椎弓根發(fā)育尚未完全成熟，與成人相比，兒童椎弓根比較細小，椎弓根內(nèi)徑、外徑和高度均小于成人[10,16]。本研究發(fā)現(xiàn)，＜18 歲組NF1-S 患者胸椎椎弓根的畸形率明顯高于≥18 歲組( χ2＝10.1，P＝0.001 )。這可能與 NF1-S 患者特有的“調(diào)節(jié)”現(xiàn)象有關：即 NF1-S 患者年齡較小時萎縮性改變不明顯，隨著年齡的增大，萎縮性改變越來越明顯，萎縮性改變的負性作用同時伴隨著脊柱生長的正性作用，兩者共同導致了胸椎椎弓根類形的分布[4]。

六、性別對 NF1-S 患者胸椎椎弓根分型的影響

鄭昌坤和 Upendra 等均研究報道了，性別并不影響 AIS 患者和正常兒童胸椎椎弓根的形態(tài)參數(shù)[10,17]。在本組病例中，不同性別的 NF1-S 患者胸椎椎弓根形態(tài)學分布差異無統(tǒng)計學意義 ( χ2＝2.3，P＝0.130 )，這表明 NF1-S 患者胸椎椎弓根類型的分布不受性別的影響。

綜上所述，NF1-S 患者胸椎椎弓根畸形率為62%。其中萎縮性脊柱側(cè)凸中胸椎椎弓根畸形率明顯高于非萎縮性脊柱側(cè)凸；凹側(cè)胸椎椎弓根畸形率明顯高于凸側(cè)；隨著 Cobb’s 角的增大，胸椎椎弓根畸形率逐漸上升；成人 NF1-S 患者胸椎椎弓根畸形率明顯低于未成年人；而性別并不影響 NF1-S 患者胸椎椎弓根的畸形發(fā)生率。

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( 本文編輯：代琴 李貴存 )

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Morphologic classifcation of thoracic pedicles in the patients with scoliosis secondary to neurofbromatosis type 1

ZHU Cheng-yue, ZHU Ze-zhang, WANG Shou-feng, LIU Zhen, ZHU Feng, JIANG Long, QIU Yong. Department of Spinal Surgery, Nanjing Drum Tower Hospital, Nanjing University Medical School, Nanjing, Jiangsu, 210008, PRC

ObjectiveTo investigate the features of morphologic classifcation of thoracic pedicles in the patients with scoliosis secondary to neurofibromatosis type 1 ( NF1-S ).MethodsSuccessive spiral CT thoracic vertebrae scans of 100 patients with NF1-S who were adopted from July 2005 to March 2012 were obtained. The morphology of thoracic pedicles was classifed based on the Lenke classifcation system. There were type A ( normal type ), type B ( stenotic type ), type C ( isthmic type ), type D ( complete sclerosis type ) and type E ( pedicle absent type ). The numbers of thoracic pedicles of type A, B, C, D and E among the 100 patients with NF1-S were 911, 561, 334, 422 and 172 respectively, and 2400 in all. According to the above classifcation standard, all the patients’transverse pedicle diameters of the thoracic vertebrae were measured and classifed based on the clearest images with the software of picture archiving and communication system ( PACS ). The incidence of different types of thoracic pedicles in the patients with NF1-S was recorded respectively, and the malformation rate was analyzed statistically.ResultsThe malformation rate ( type B-E ) was 62% in the 100 patients with NF1-S. Nondystrophic scoliosis was found in 15 patients whose malformation rate of thoracic pedicles ( MRTP ) was 41.1% and dystrophic scoliosis was found in 85 patients whose MRTP was 65.7%. The MRTP in the dystrophic group was obviously higher than that in the nondystrophic group ( χ2=78.8, P＜0.001 ). The MRTP was decreased in turn in the concavity group, the neutralvertebrae group and the convexity group ( 80.8% ＞66.8% ＞47.9%, P＜0.001 ). The MRTP was increased in turn in the ( 40°-59° ) group, ( 60°-79° ) group and ≥80° group (50.7% ＜59.6% ＜69.2%, P＜0.001 ). The MRTP of the patients equal to or more than 18 years old ( 55.3% ) was lower than that of the patients less than 18 years old ( 63.5% ) ( P=0.001 ). In addition, there were no signifcant differences between males ( 63.4% ) and females ( 60.4% ) in terms of the MRTP ( P=0.13 ).ConclusionsThe MRTP in the patients with NF1-S is 62%. The MRTP is obviously higher in the dystrophic scoliosis group than in the nondystrophic scoliosis group. The MRTP is obviously lower in the convexity group than in the concavity group. The MRTP is signifcantly increased as the Cobb’s angle is increased. The MRTP is obviously lower in adults than in adolescents. The MRTP is not affected by the sex.

Neurofbromatosis 1; Scoliosis; Thoracic vertebrae; Classifcation

10.3969/j.issn.2095-252X.2014.02.009

R739.4, R682.3

江蘇省自然科學基金 ( BK2010109 )

210008南京大學醫(yī)學院附屬鼓樓醫(yī)院脊柱外科

邱勇，Email: scoliosis2002@sina.com

2013-12-23 )