李磊 韓新巍 李臻

·病例報告·

肝膽汁腫-支氣管瘺介入診療一例并文獻復(fù)習(xí)

李磊 韓新巍 李臻

肝膽汁腫為一種特殊類型的肝膿腫，其與膽道相交通，病情復(fù)雜，治療棘手。膽道-支氣管瘺（bronchobiliary fistula，BBF）是膽道系統(tǒng)和支氣管樹的異常交通，臨床罕見，是肝膽疾病的嚴重并發(fā)癥之一?，F(xiàn)將我科收治的1例患者報道如下。

患者，男性，51歲。因“膽管癌術(shù)后2年，間斷咳膽汁樣痰伴發(fā)熱3月余”入院。2年前因膽管癌在外院行“膽腸吻合術(shù)”，術(shù)后1個月出現(xiàn)反復(fù)發(fā)熱、納差癥狀，CT示肝內(nèi)占位，增強為環(huán)形強化。外院按“腫瘤復(fù)發(fā)” 先后給予131I粒子植入術(shù)、CT引導(dǎo)下射頻消融術(shù)（RFA）等治療措施。RFA術(shù)后1個月，患者突發(fā)高熱寒戰(zhàn)（體溫最高達42℃），就診后診斷為“肝膿腫”，外科行引流管置入引流，癥狀減輕，但無法閉管。1年前患者無明顯誘因出現(xiàn)咳嗽，咳膽汁樣痰，味苦，伴間斷發(fā)熱、寒戰(zhàn)、皮膚鞏膜黃染；無呼吸困難，胸悶氣促、惡心、嘔吐等癥狀。至原就診醫(yī)院診治，行CT檢查，考慮為肝膿腫侵犯膈肌，與支氣管溝通，遂在全麻下行“膈肌修補并引流管置入術(shù)”，并給予止咳化痰、抗感染等藥物應(yīng)用，癥狀緩解。3個月前患者癥狀復(fù)發(fā)，在原醫(yī)院治療后無好轉(zhuǎn)而轉(zhuǎn)入我院。

入院查體：生命體征平穩(wěn)，神志清，體格極度消瘦，皮膚鞏膜黃染。劍突下、右季肋區(qū)各見一引流管，引流管周圍皮膚紅腫，右上腹部可見兩手術(shù)切口，各長約15 cm，愈合良好。血常規(guī)示：白細胞（WBC）：15.70×109/L；中性粒細胞：87.8%；紅細胞（RBC）：2.64×1012/L；血紅蛋白（HGB）：74.0 g/L。生化檢查示：谷丙轉(zhuǎn)氨酶（ALT）：43 U/L；天冬氨酸轉(zhuǎn)氨酶（AST）：44 U/L；谷氨酰轉(zhuǎn)肽酶（GGT）：391 U/L；堿性磷酸酶（ALP）：555 U/L；白蛋白：24.3 g/L；總膽紅素：48.4 μmol/L；直接膽紅素：44.5 μmol/L。CT檢查可見右下肺斑片影，右肝頂部至右肺下葉區(qū)域可見一長條狀低密度影，與肝右葉一不規(guī)則低密度影液化區(qū)相交通，大小約6.6 cm×5.9 cm×3.4 cm，肝左葉一蜂窩狀低密度區(qū)，增強均表現(xiàn)為環(huán)形強化（圖1～3）。診斷為“肝膽汁腫-支氣管瘺”。

治療經(jīng)過：患者在DSA下經(jīng)原引流管造影顯示：肝內(nèi)可見不規(guī)則膿腔，對比劑突破膈肌與右肺下葉支氣管相通，向下與膽道相交通（圖4）。經(jīng)原引流管（橡膠管）引入導(dǎo)絲，去除原引流管后可見大量膿液和壞死組織涌出，導(dǎo)管配合下將導(dǎo)絲置于膿腔深處，引入12F多側(cè)孔引流管，遠端成袢。術(shù)中引流出深黃色膿液約300 ml。術(shù)后給予持續(xù)負壓引流，敏感抗生素鹽水沖洗膿腔，患者全身膿毒血癥癥狀改善后，行肝左葉膿腫穿刺并引流管置入術(shù)，導(dǎo)管導(dǎo)絲配合置入8.5F外引流管，遠端成袢，近端固定，因左葉膿腔間隔較多，引流效果不佳（圖5、6）。

圖1 肝右葉不規(guī)則低密度影與右肺下葉相交通，膈肌連續(xù)性中斷（白箭頭）；肝右葉可見多發(fā)金屬高密度影（黑箭頭）

討論 BBF是肝膽疾病的嚴重罕見并發(fā)癥，常見原因如下：①先天性膽道支氣管瘺；②肝感染性疾?。蚪{蟲、阿米巴、化膿性）；③膽道梗阻（除外醫(yī)源性或外傷原因）；④外傷（沖擊傷或穿刺傷）；⑤醫(yī)源性瘺（肝切除術(shù)、射頻消融、膽管狹窄、內(nèi)照射等）[1]。目前，醫(yī)源性因素導(dǎo)致的BBF逐漸增多。本文報道的該例患者，在外院因“肝膽汁腫”被誤診為“肝臟轉(zhuǎn)移瘤”而接受了“131I粒子植入術(shù)”和“射頻消融術(shù)”，且消融位置靠近膈下。后患者并發(fā)膽汁腫-膽道瘺。Yoon等[2]認為RFA會導(dǎo)致膈肌熱損傷，特別是治療位置靠近膈下時。如果腫瘤較大，消融會嚴重損害膽管系統(tǒng)，從而導(dǎo)致膽汁腫的發(fā)生。

除了先天性原因外，BBF的發(fā)病機制還有其他原因[3]：如膽道梗阻、肝包蟲病等。梗阻原因可能是瘢痕（外傷、手術(shù)、內(nèi)照射等引起）、炎癥、異物、腫瘤、轉(zhuǎn)移瘤等，其導(dǎo)致膽汁瘀積，繼發(fā)形成膽汁腫，膿腫逐漸侵蝕膈肌導(dǎo)致BBF的發(fā)生。BBF患者多存在肺及胸膜疾病，肺下葉和膈肌發(fā)生粘連，膿腫直接侵蝕進入肺薄壁組織支氣管，導(dǎo)致BBF的形成。如患者無肺下葉膈肌粘連，膿腫可逐漸侵蝕進入胸膜腔，導(dǎo)致膽道胸膜瘺（PBF）和膿胸形成。肝包蟲病或肝膿腫是BBF形成的另一原因，由棘球絳蟲、阿米巴或化膿性疾病引起。囊腫或膿腫如逐漸擴大，可侵蝕膈肌。BBF好發(fā)于右側(cè)膈肌的后內(nèi)側(cè)。

圖2 肝左葉多發(fā)囊狀低密度影，壁厚，動脈期壁輕度強化（A圖），靜脈期壁明顯強化（B圖）

圖4 經(jīng)原引流管行膿腔造影顯示瘺道（箭頭）

圖5 肝右葉引流管置換

圖6 患者癥狀改善后行肝左葉膿腔引流管置入術(shù)

BBF臨床表現(xiàn)主要有發(fā)熱、胸痛、右上腹疼痛和咳膽汁色痰。暴發(fā)性BBF時，患者可并發(fā)急性呼吸窘迫綜合征（ARDS）；慢性BBF時，患者可反復(fù)咳嗽咳痰，間歇性發(fā)熱伴全身乏力，體重減輕等癥狀。膿腔引流不暢時可阻塞膽道，并發(fā)黃疸。

實驗室檢查：炎癥指標(biāo)如白細胞計數(shù)和C-反應(yīng)蛋白（CRP）均升高，貧血和低蛋白血癥是慢性BBF的征象。膽道梗阻時直接膽紅素和總膽紅素水平明顯升高。微生物痰分析顯示常存在如下細菌：大腸桿菌、克雷伯菌屬、銅綠假單胞菌、腸球菌屬和陰溝腸桿菌[1]。

影像學(xué)檢查：可能選用的檢查方法有胸片、支氣管鏡、支氣管造影、CT和MRI。膽道閃爍顯像，磁共振胰膽管造影（MRCP），經(jīng)皮肝穿刺膽道造影（PTC），經(jīng)內(nèi)鏡逆行胰膽管造影（ERCP）和瘺道造影應(yīng)用也較廣泛[1]。文獻多認為支氣管鏡檢查和支氣管造影不夠靈敏。而PTC、ERCP和瘺管造影被認為是最敏感的方法。本例患者經(jīng)引流管行膿腔造影后，證實了瘺道的存在。

BBF可能會導(dǎo)致嚴重的肺損害甚至是壞死性肺炎，影響患者的生活質(zhì)量，因此患者一旦確診，應(yīng)盡快治療。但迄今為止BBF的治療標(biāo)準(zhǔn)還沒有達成共識。BBF常規(guī)治療方法有三種：手術(shù)、保守和聯(lián)合治療[4-5]。1967年Ferguson等[4]報道1例使用不可吸收縫合線成功修補膈肌的病例，并總結(jié)了外科手術(shù)的基本步驟。Anton等[6]報道了1例使用大網(wǎng)膜成功修補膈肌的病例。一般可用于外科修補的材料有：不可吸收縫合線，大網(wǎng)膜，心包脂肪組織，胸膜瓣以及帶蒂肋間肌[1,4-5]。本例患者曾在外院接受“膈肌修補并引流管置入術(shù)”，具體使用的修補材料不詳，治療效果不佳。

20世紀80年代以來，BBF保守治療方法始見于文獻報道?；颊呖尚蠵TCD、ERCP或膈下經(jīng)皮穿刺引流術(shù)，如果肝內(nèi)存在膿腫，應(yīng)行經(jīng)皮穿刺持續(xù)負壓引流術(shù)。膽道梗阻必要時行膽道內(nèi)支架置入術(shù)。ERCP途徑可行乳頭括約肌切開術(shù)（EST）并內(nèi)支架置入術(shù)或鼻膽管引流（NBD）治療[7]。這些治療的目標(biāo)是盡量減少膽道系統(tǒng)的壓力，防止膽汁及膿液進入瘺道并促進BBF的愈合。Yilmaz等[8]報道了11例肝包蟲囊腫手術(shù)后并發(fā)BBF的文獻報道，所有患者均行ERCP經(jīng)鼻膽管進行引流術(shù)，最終瘺道閉合。Yoon等[2]報道了1例通過PTCD治愈RFA術(shù)后并發(fā)BBF的病例。另有報道氰丙烯酸丁酯栓塞可以作為一種BBF的治療選擇。 Richter等[9-10]分別報告1例ERCP下、支氣管鏡下使用氰丙烯酸丁酯成功閉塞BBF的病例,也有使用奧曲肽治療BBF的報道，奧曲肽是一種生長抑素類似物，能夠減少膽汁分泌量，從而促進BBF的愈合[11]。

聯(lián)合治療適用于前期無外科手術(shù)適應(yīng)癥的患者（ARDS、敗血癥、合并癥等）以及非手術(shù)治療失敗的患者。首先對膽汁和膿腫通暢引流（PTCD或ERCP），待患者一般情況改善后，二期行外科治療[1,12]。本例患者在外院進行過外科方法肝膿腫引流管置入術(shù)、膈肌修補并引流管置入術(shù)，引流效果很差。進一步在DSA下經(jīng)引流管行膿腔造影，發(fā)現(xiàn)原引流管移位，未在膿腔內(nèi)，更換患者引流管，引流出深黃色膿液約300 ml，引流管連接負壓持續(xù)抽吸，并間斷沖管，患者癥狀明顯減輕。

BBF臨床罕見，病例數(shù)較少，介入保守治療經(jīng)驗有限，根據(jù)現(xiàn)有的經(jīng)驗及文獻復(fù)習(xí)，本文認為介入治療BBF是一種安全、有效的治療方法，可暫時緩解癥狀。

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2015-10-23）

（本文編輯：王劍鋒）

10.3877/cma.j.issn.2095-5782.2015.04.015

450000 鄭州大學(xué)第一附屬醫(yī)院介入科

通迅作者：韓新巍，Email：hanxinwei2006@163.com

李磊,韓新巍,李臻.肝膽汁腫-支氣管瘺介入診療一例并文獻復(fù)習(xí)[J/OD].中華介入放射學(xué)電子雜志,2015,3(4)：229-230.