延?xùn)|娥,陳新云,唐 紅,謝 軍,盧 聰

先天性冠狀動(dòng)脈瘺誤診四例分析

延?xùn)|娥,陳新云,唐 紅,謝 軍,盧 聰

目的 探討先天性冠狀動(dòng)脈瘺的臨床、超聲心動(dòng)圖特點(diǎn)及誤診原因、防范措施。方法 對(duì)超聲心動(dòng)圖或冠狀動(dòng)脈造影檢查誤診的先天性冠狀動(dòng)脈瘺4例的臨床資料進(jìn)行回顧性分析。結(jié)果 4例分別因心臟雜音、膽囊結(jié)石膽囊切除術(shù)術(shù)前常規(guī)檢查、胸部不適及胸悶入院，3例行超聲心動(dòng)圖檢查誤診為右側(cè)三房心、動(dòng)脈導(dǎo)管未閉、肺動(dòng)脈瓣反流，1例行冠狀動(dòng)脈造影檢查誤診為主動(dòng)脈-右房瘺。后1例經(jīng)超聲心動(dòng)圖檢查、1例經(jīng)超聲心動(dòng)圖檢查和冠狀動(dòng)脈造影術(shù)、2例經(jīng)冠狀動(dòng)脈造影術(shù)明確診斷先天性冠狀動(dòng)脈瘺。1例因瘺口細(xì)小未處理；1例行外科手術(shù)矯治，2例行冠狀動(dòng)脈瘺封堵術(shù)，術(shù)后患者均分流消失，相關(guān)癥狀改善。結(jié)論 先天性冠狀動(dòng)脈瘺年齡跨度大，臨床表現(xiàn)無(wú)特異性，超聲心動(dòng)圖表現(xiàn)復(fù)雜多樣，臨床誤診原因各異，充分了解該病特點(diǎn)并檢查方法得當(dāng)才可減少或避免其誤診。

血管瘺；冠狀動(dòng)脈疾?。怀曅膭?dòng)描記術(shù)；冠狀血管造影術(shù)；誤診；三房心；動(dòng)脈導(dǎo)管未閉

先天性冠狀動(dòng)脈畸形發(fā)病率較低，其中以冠狀動(dòng)脈瘺最常見(jiàn)。本文對(duì)3例超聲心動(dòng)圖誤診和1例冠狀動(dòng)脈造影誤診的冠狀動(dòng)脈瘺的臨床資料進(jìn)行回顧性分析，探討先天性冠狀動(dòng)脈瘺超聲心動(dòng)圖鑒別診斷要點(diǎn)和誤診原因。

1 病例資料

【例1】 女，2個(gè)月。因兒童保健發(fā)現(xiàn)心臟雜音1 d就診。查體：發(fā)育稍差。雙肺叩診清音，未聞及干濕啰音；胸骨左緣2～3肋間可聞及4/6連續(xù)性雜音，余(-)；腹平軟，無(wú)壓痛、反跳痛。首次超聲心動(dòng)圖檢查示右房稍增大，內(nèi)見(jiàn)隔膜樣回聲將其分為真房和副房，隔膜后上份見(jiàn)一2 mm偏心孔，上、下腔靜脈連接真房；房間隔中份回聲中斷3 mm連通副房與左房；左、右冠狀動(dòng)脈起始部位及內(nèi)徑正常；左室壁搏幅正常、運(yùn)動(dòng)協(xié)調(diào)，射血分?jǐn)?shù)(EF) 67%。多普勒檢測(cè)：左房與副房間借房間隔缺損少量右向左分流；副房?jī)?nèi)血流借隔膜孔入真房，最大流速(Vmax)5.0 m/s。超聲心動(dòng)圖檢查提示先天性心臟病右側(cè)三房心。因我院無(wú)復(fù)雜先天性心臟病外科手術(shù)處理能力，故轉(zhuǎn)至上級(jí)醫(yī)院。復(fù)查超聲心動(dòng)圖示右房受擠壓變形，余房室大小正常；左冠狀動(dòng)脈增寬，起始端內(nèi)徑5 mm，回旋支迂曲折疊繞行，內(nèi)徑5 mm，末端于右房頂部呈瘤樣膨大，21 mm×23 mm，瘤體與右房間見(jiàn)4 mm小破口，瘤體頸口內(nèi)徑3.8 mm。多普勒檢測(cè)示左冠狀動(dòng)脈分支末端膨大瘤體-右房間探及細(xì)束高速舒張期為主連續(xù)性血流，Vmax 4.5 m/s，見(jiàn)圖1a。診斷為左冠狀動(dòng)脈回旋支末端瘤樣擴(kuò)張并右房瘺。于該上級(jí)醫(yī)院行外科冠狀動(dòng)脈瘺矯治術(shù)。術(shù)后分流及心臟雜音消失，患兒恢復(fù)良好出院。

【例2】 男，36歲。因右側(cè)腹痛2 d擬行膽囊結(jié)石膽囊切除術(shù)入院。查體：雙肺叩診清音，未聞及干濕啰音；心界不大，心律齊，未聞及雜音；腹平軟；雙下肢無(wú)水腫。胸部X線檢查未見(jiàn)明顯異常。心電圖檢查提示V1～V4導(dǎo)聯(lián)ST-T改變。術(shù)前常規(guī)超聲心動(dòng)圖檢查示左、右冠狀動(dòng)脈起始位置及內(nèi)徑正常，肺動(dòng)脈主干內(nèi)右側(cè)近分叉處探及連續(xù)性分流，束寬約3 mm，Vmax 2.8 m/s，見(jiàn)圖1b，診斷為細(xì)小動(dòng)脈導(dǎo)管未閉。因患者心電圖檢查提示心肌缺血改變，行冠狀動(dòng)脈造影檢查發(fā)現(xiàn)左冠狀動(dòng)脈前降支近段與肺動(dòng)脈主干之間見(jiàn)迂曲血管相通，造影劑進(jìn)入肺動(dòng)脈主干內(nèi)，確診為左冠狀動(dòng)脈前降支-肺動(dòng)脈瘺，同時(shí)行冠狀動(dòng)脈瘺封堵術(shù)。術(shù)后3 d分流消失，心電圖較術(shù)前無(wú)明顯改變，可能系術(shù)后短期復(fù)查，而心肌恢復(fù)需較長(zhǎng)時(shí)間所致。

【例3】 女，75歲。因胸部不適15 d入院。查體：雙肺叩診清音，未聞及干濕啰音；心界不大，心律齊，未聞及雜音；腹平軟；雙下肢無(wú)水腫。胸部X線檢查未見(jiàn)明顯異常。心電圖檢查提示ST-T段改變。超聲心動(dòng)圖檢查示肺動(dòng)脈瓣下探及少量反流，Vmax 3.4 m/s，見(jiàn)圖1c，診斷為肺動(dòng)脈瓣輕度反流。因懷疑冠心病故行冠狀動(dòng)脈造影檢查示左冠狀動(dòng)脈主干、前降支內(nèi)徑及走行正常，回旋支與肺動(dòng)脈根部后壁見(jiàn)迂曲血管相通，造影劑經(jīng)回旋支進(jìn)入肺動(dòng)脈主干根部，確診為左冠狀動(dòng)脈回旋支-肺動(dòng)脈瘺。因患者瘺口細(xì)小建議隨訪觀察，未做處理。

【例4】 女，71歲。因胸悶3月余入院。查體：體型肥胖。雙肺叩診清音，未聞及干濕啰音；心界稍增大，心律齊，未聞及雜音；腹平軟；雙下肢無(wú)水腫。胸部X線檢查示心影增大。入院診斷為冠心病。初次冠狀動(dòng)脈造影及主動(dòng)脈根部造影檢查示主動(dòng)脈根部見(jiàn)巨大動(dòng)脈瘺至右心房，雙側(cè)冠狀動(dòng)脈未見(jiàn)明顯異常，見(jiàn)圖2，診斷為主動(dòng)脈-右房瘺。因瘺口巨大，封堵風(fēng)險(xiǎn)較高，故建議轉(zhuǎn)至上級(jí)醫(yī)院進(jìn)一步診治。上級(jí)醫(yī)院復(fù)查超聲心動(dòng)圖示雙房增大，右室大小正常高限；右冠狀動(dòng)脈明顯增寬，起始段內(nèi)徑約22 mm，迂曲走行，于近上腔靜脈口處瘺入右房，瘺口約6 mm；左冠狀動(dòng)脈未見(jiàn)明顯異常；左室壁搏幅正常、運(yùn)動(dòng)協(xié)調(diào)(EF 64%)。多普勒檢測(cè)示右冠狀動(dòng)脈瘺入右房處連續(xù)性左向右分流，Vmax 4.2 m/s，提示先天性心臟病，右冠狀動(dòng)脈-右房瘺。于上級(jí)醫(yī)院行冠狀動(dòng)脈造影及瘺口封堵術(shù)，術(shù)中見(jiàn)右冠狀動(dòng)脈竇房結(jié)支明顯增寬，迂曲走行，在近上腔靜脈入口處瘺入右房頂部，確診為右冠狀動(dòng)脈竇房結(jié)支-右房瘺，同時(shí)行冠狀動(dòng)脈瘺封堵術(shù)。術(shù)后分流消失，患者癥狀明顯好轉(zhuǎn)出院。

圖1 先天性冠狀動(dòng)脈瘺患者超聲心動(dòng)圖檢查結(jié)果 1a.女，2個(gè)月；1b.男，36歲;1c.女，75歲

圖2 先天性冠狀動(dòng)脈瘺患者冠狀動(dòng)脈造影檢查結(jié)果(女，71歲)

2 討論

2.1 臨床特點(diǎn) 冠狀動(dòng)脈瘺即正常起源的左、右冠狀動(dòng)脈主干或分支與心臟或血管之間的異常交通。先天性冠狀動(dòng)脈瘺是胚胎期心肌中血管竇狀間隙發(fā)育障礙導(dǎo)致冠狀動(dòng)脈與心腔或血管之間形成的異常交通，病變可以累及單側(cè)或雙側(cè)冠狀動(dòng)脈，單支或多支，引流部位可以為心腔、血管或同時(shí)累及多個(gè)部位，瘺口可為單個(gè)、多個(gè)或呈網(wǎng)狀血管叢樣交通，異常交通的冠狀動(dòng)脈可以顯著擴(kuò)張、扭曲或內(nèi)徑無(wú)明顯改變，可孤立發(fā)病或合并其他畸形。其血流動(dòng)力學(xué)改變?nèi)Q于瘺入部位、瘺口大小及有無(wú)合并其他畸形，瘺入的心腔或血管可能因瘺口細(xì)小無(wú)明顯改變，也可能由于容量負(fù)荷增加而內(nèi)徑增大，同時(shí)分流致遠(yuǎn)端冠狀動(dòng)脈血流量減少，相應(yīng)區(qū)域心肌缺血。該病臨床表現(xiàn)無(wú)特異性，可無(wú)癥狀，或有心悸、胸悶、呼吸困難、充血性心力衰竭等，有冠狀動(dòng)脈瘤形成者瘤體可能破裂出現(xiàn)嚴(yán)重癥狀[1-12]。

2.2 診斷及鑒別診斷 先天性冠狀動(dòng)脈瘺依據(jù)臨床癥狀(冠狀動(dòng)脈缺血所致胸悶等)、體征(連續(xù)性雜音)、心電圖(ST-T段改變)及超聲心動(dòng)圖檢查(冠狀動(dòng)脈擴(kuò)張及瘺口分流束)等綜合分析可做出診斷，但冠狀動(dòng)脈造影檢查是目前診斷該病的金標(biāo)準(zhǔn)[13-16]。臨床上對(duì)于瘺口大、分流量多的冠狀動(dòng)脈瘺，超聲心動(dòng)圖檢查較容易診斷；瘺口小、分流量少及位置特殊的冠狀動(dòng)脈瘺，受累冠狀動(dòng)脈多無(wú)擴(kuò)張，血流動(dòng)力學(xué)無(wú)明顯改變，超聲心動(dòng)圖檢查診斷有一定的困難。臨床上冠狀動(dòng)脈瘺易與三房心、動(dòng)脈導(dǎo)管未閉、肺動(dòng)脈瓣反流、主-肺動(dòng)脈窗、乏氏竇瘤破裂及冠狀動(dòng)脈起源異常等疾病相混淆，現(xiàn)分析其鑒別診斷要點(diǎn)如下。

2.2.1 三房心：絕大部分三房心與冠狀動(dòng)脈瘺易鑒別，只有冠狀動(dòng)脈緊鄰心房處明顯瘤樣擴(kuò)張時(shí)才易誤診。三房心隔膜孔處和房間隔缺損處分流速度通常均較低。逆向追蹤掃查異常血流走行并尋找其始發(fā)部位對(duì)二者鑒別尤其重要，結(jié)合頻譜形態(tài)、時(shí)相及分流速度可對(duì)二者進(jìn)行鑒別。

2.2.2 動(dòng)脈導(dǎo)管未閉：冠狀動(dòng)脈-肺動(dòng)脈瘺的瘺口位于肺動(dòng)脈左側(cè)壁近分叉處時(shí)，需與動(dòng)脈導(dǎo)管未閉鑒別：①動(dòng)脈導(dǎo)管為降主動(dòng)脈與左肺動(dòng)脈近分叉處的分流通道，二維和彩色血流顯像均可觀察到二者之間的交通，尤其在主動(dòng)脈弓部切面觀；②動(dòng)脈導(dǎo)管未閉為收縮期為主的連續(xù)性分流頻譜，若導(dǎo)管細(xì)小，可能僅出現(xiàn)舒張期分流，但分流速度多超過(guò)4 m/s，冠狀動(dòng)脈-肺動(dòng)脈瘺的分流頻譜以舒張期為主，且分流速度常低于3.5 m/s[17-18]；③動(dòng)脈導(dǎo)管肺動(dòng)脈側(cè)開(kāi)口很少發(fā)生解剖變異，若位置有變異，根據(jù)以上兩點(diǎn)可以明確診斷。

2.2.3 肺動(dòng)脈瓣反流：緊鄰肺動(dòng)脈瓣的細(xì)小冠狀動(dòng)脈瘺可能僅表現(xiàn)為舒張期朝向探頭的紅色分流束，肺動(dòng)脈瓣反流和冠狀動(dòng)脈瘺的鑒別要點(diǎn)：①在大動(dòng)脈短軸切面旋轉(zhuǎn)探頭，大部分患者可以獲得類似肺動(dòng)脈瓣短軸切面，觀察異常血流束是否來(lái)源于肺動(dòng)脈瓣關(guān)閉線，來(lái)自關(guān)閉線的血流束多為反流；②絕大部分患者都有肺動(dòng)脈瓣反流，在沒(méi)有肺動(dòng)脈高壓時(shí)(利用三尖瓣反流速度估測(cè)肺動(dòng)脈壓，結(jié)合患者病史和體征)應(yīng)用脈沖多普勒測(cè)量明確為肺動(dòng)脈瓣反流束的血流頻譜，并用脈沖多普勒測(cè)量異常血流束頻譜，冠狀動(dòng)脈-肺動(dòng)脈瘺的分流速度常超過(guò)2.8 m/s[17]，肺動(dòng)脈瓣反流速度約2 m/s，較少超過(guò)2.5 m/s。

2.2.4 主-肺動(dòng)脈窗：主-肺動(dòng)脈窗為升主動(dòng)脈左側(cè)壁和肺動(dòng)脈主干右側(cè)壁之間的交通，分流頻譜呈收縮期為主連續(xù)性，根據(jù)回聲失落部位、異常分流路徑及頻譜形態(tài)，可以明確診斷。

2.2.5 乏氏竇瘤破裂：大動(dòng)脈短軸觀可見(jiàn)乏氏竇壁變薄，呈瘤樣、囊袋樣或管樣膨出，一般膨出較短，破入部位為該竇壁相鄰腔室或血管，冠狀動(dòng)脈內(nèi)徑及走行均正常[19]。

2.2.6 冠狀動(dòng)脈起源異常：冠狀動(dòng)脈起源異常罕見(jiàn)，指1支或多支冠狀動(dòng)脈不從其正常部位發(fā)出的一種變異：①相關(guān)切面未見(jiàn)左和(或)右冠狀動(dòng)脈從主動(dòng)脈竇部發(fā)出；②正常冠狀動(dòng)脈-側(cè)支-起源異常冠狀動(dòng)脈之間形成竊血通路，彩色多普勒在側(cè)支形成部位(多見(jiàn)于室間隔)表現(xiàn)出極其豐富的五彩花色血流，這點(diǎn)對(duì)其與冠狀動(dòng)脈瘺的鑒別診斷非常有價(jià)值。

2.3 誤診原因分析

2.3.1 例1超聲心動(dòng)圖誤診原因：①固化思維，超聲醫(yī)生認(rèn)為冠狀動(dòng)脈瘺的冠狀動(dòng)脈為較均勻擴(kuò)張，忽略了局部可能呈巨大瘤樣改變，故把緊鄰右房頂部瘤樣擴(kuò)張的末端冠狀動(dòng)脈誤認(rèn)為右側(cè)三房心的副房，瘤壁誤認(rèn)為隔膜，瘤壁瘺入右房處誤認(rèn)為隔膜孔，冠狀動(dòng)脈瘤入口處血流束誤認(rèn)為左房與副房之間的房間隔缺損；②先入為主思維，初診為右側(cè)三房心，沒(méi)有仔細(xì)掃查冠狀動(dòng)脈起始段，把大動(dòng)脈短軸觀主動(dòng)脈左側(cè)壁局部假性回聲失落誤認(rèn)為內(nèi)徑正常的左冠狀動(dòng)脈，漏掉了患兒左冠狀動(dòng)脈起始段擴(kuò)張，導(dǎo)致后面診斷錯(cuò)誤；③雖然房間隔缺損分流頻譜也呈連續(xù)性，卻忽略了房間隔缺損達(dá)不到如此高的分流速度(5.0 m/s)；④沒(méi)有利用追蹤法掃查異常血流的來(lái)源；⑤冠狀動(dòng)脈瘤樣改變發(fā)生在冠狀動(dòng)脈病變的最末端，緊鄰右房頂部，用成人探頭在成人參數(shù)模式下進(jìn)行小兒超聲檢查，圖像較差、切面不標(biāo)準(zhǔn)易對(duì)部分結(jié)構(gòu)做出錯(cuò)誤判斷。

2.3.2 例2超聲心動(dòng)圖誤診原因：①患者體型肥胖，肺氣干擾大，圖像質(zhì)量很差，異常分流束起始部位顯示不清晰；②超聲醫(yī)生對(duì)動(dòng)脈導(dǎo)管解剖結(jié)構(gòu)變異了解較少，將肺動(dòng)脈右側(cè)壁的分流束誤認(rèn)為解剖結(jié)構(gòu)變異的未閉動(dòng)脈導(dǎo)管，卻忽略了冠狀動(dòng)脈瘺病變分流頻譜以舒張期為主，而動(dòng)脈導(dǎo)管未閉分流頻譜以收縮期為主。

2.3.3 例3超聲心動(dòng)圖誤診原因：①分流束部位緊鄰肺動(dòng)脈瓣，分流方向朝向探頭，頻譜時(shí)相為舒張期，與肺動(dòng)脈瓣反流相似；②肺動(dòng)脈瓣反流速度增高提示肺動(dòng)脈高壓，超聲醫(yī)師對(duì)該病例未結(jié)合相關(guān)癥狀、三尖瓣反流壓差即肺動(dòng)脈壓力綜合評(píng)價(jià)、驗(yàn)證診斷，導(dǎo)致誤診；③收縮期心肌張力增高，細(xì)小冠狀動(dòng)脈瘺可能被壓閉，僅表現(xiàn)為舒張期分流，此時(shí)與肺動(dòng)脈瓣反流較難鑒別。

2.3.4 例4冠狀動(dòng)脈造影誤診原因：①造影醫(yī)師不熟悉冠狀動(dòng)脈解剖結(jié)構(gòu)及走行，忽略細(xì)小分支；②對(duì)冠狀動(dòng)脈瘺不夠了解，就圖論圖；③明顯擴(kuò)張的右冠狀動(dòng)脈分支(術(shù)后確診為竇房結(jié)支)緊鄰右冠狀動(dòng)脈主動(dòng)脈開(kāi)口處，而竇房結(jié)支分叉以遠(yuǎn)的右冠狀動(dòng)脈走行、內(nèi)徑均未見(jiàn)異常，造影觀察擴(kuò)張的竇房結(jié)支似從主動(dòng)脈壁額外發(fā)出的一支異常血管，易于漏診。

2.4 防范誤診措施 臨床上減少或避免先天性冠狀動(dòng)脈瘺誤診的前提首先是要充分了解疾病。超聲心動(dòng)圖診斷冠狀動(dòng)脈瘺重點(diǎn)在于追蹤(正向和逆向)掃查，全面顯示瘺管的起源、走行和瘺口方能做出診斷。臨床上對(duì)此類患者應(yīng)選用恰當(dāng)設(shè)備探頭，調(diào)節(jié)儀器參數(shù)達(dá)到最佳圖像效果，注意操作手法和切面標(biāo)準(zhǔn)，思維靈活全面，并綜合分析頻譜形態(tài),分流時(shí)相、速度、路徑、部位以及臨床癥狀和體征等，才能做出準(zhǔn)確診斷。另外，本文1例“金標(biāo)準(zhǔn)”冠狀動(dòng)脈造影檢查誤診，提示臨床醫(yī)師相關(guān)檢查應(yīng)僅供參考，不能完全作為診斷依據(jù)。

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2013年成都市衛(wèi)生局科研項(xiàng)目立項(xiàng)青年基金課題(2013079)

610041 成都，成都市第一人民醫(yī)院心功能科(延?xùn)|娥、陳新云)，心血管內(nèi)科(謝軍、盧聰)；610041 成都，四川大學(xué)華西醫(yī)院心血管內(nèi)科(唐紅)

R543

B

1002-3429(2017)02-0032-04

10.3969/j.issn.1002-3429.2017.02.010

2016-08-14 修回時(shí)間：2016-09-12)