陳步強(qiáng)，常忠生，曹林峰，石 偉，王 恒，李冬梅

病例報(bào)告

慢性肛瘺癌變1例

陳步強(qiáng)，常忠生，曹林峰，石 偉，王 恒，李冬梅

肛瘺；肛瘺腺癌；診斷；治療方法

1 臨床資料

患者男性，55歲。因“間斷肛旁腫痛伴溢膿3年余”入院。3年前發(fā)現(xiàn)肛門(mén)旁一腫塊形成，伴疼痛不適，未行診治，腫塊自行破潰伴溢膿后疼痛緩解。3年來(lái)腫痛伴溢膿反復(fù)出現(xiàn)，1年前患者發(fā)現(xiàn)破潰溢膿處出現(xiàn)腫物形成并逐漸增大，為求診治，遂來(lái)我科。有高血壓、糖尿病病史10余年。專科檢查：腹平軟，無(wú)壓痛，雙側(cè)腹股溝未捫及腫大淋巴結(jié)。肛旁截石位1點(diǎn)距肛緣約3 cm處見(jiàn)一腫物突起，質(zhì)地較硬，呈分葉狀，色淺紅，大小1.5 cm×1.5 cm，捫及條索狀管道通向肛內(nèi)。對(duì)應(yīng)位齒線處見(jiàn)一息肉樣增生，色灰紅，分葉狀，帶灰白較粗短蒂，與瘺管連為一體。餐后2 h血糖25.5 mmol/L，癌胚抗原14.88 ng/mL，糖類抗原199 682.4 U/mL。于腰麻下行括約肌間肛瘺結(jié)扎術(shù)和息肉切除術(shù)。參照文獻(xiàn)手術(shù)方法[1]。從竇道外口注入雙氧水顯示內(nèi)口位置，探針沿外口探入，確定瘺管走行和內(nèi)口部位。沿內(nèi)外括約肌間的皮膚作一2～3 cm的弧形切口，沿括約肌間作銳性或鈍性分離，在探針的引導(dǎo)下分離括約肌間的瘺管。彎直角鉗鉤起瘺管，分別用血管鉗鉗夾肌間瘺管的內(nèi)口側(cè)及外口側(cè)，盡量靠近內(nèi)口側(cè)切斷肌間瘺管，予可吸收線薇喬線縫扎瘺管內(nèi)口側(cè)。從外口側(cè)注入雙氧水，證實(shí)肌間瘺管被鉗夾切斷，剔除肌間瘺管外口側(cè)部分，盡量不殘留。外口部分作隧道式挖除或擴(kuò)大搔刮后開(kāi)放引流，3-0可吸收薇喬線閉合括約肌間外口側(cè)肌肉缺損。檢查無(wú)明顯出血，間斷縫合括約肌間切口。電刀切除內(nèi)口處增生息肉，分別將息肉和外口增生腫物送病檢。病理檢查報(bào)告：（肛管息肉）絨毛狀管狀腺瘤，伴高級(jí)別上皮內(nèi)瘤變；（瘺管）腺癌（約2 cm×1.5 cm）分化中等，部分為黏液腺癌，局灶切緣未見(jiàn)正常組織。免疫酶標(biāo)：CEA(+)，CK(+)，CK34βE12(弱+)，CK8(+)，calponin(平滑肌+)，CDX2 (灶+)，P53(-)，Ki67(80%)。病理切片位置靠近外口增生端，局灶切緣未見(jiàn)正常組織，提示癌變組織未切除徹底。但瘺管剔除后，切口內(nèi)未見(jiàn)壞死或炎性組織。術(shù)后常規(guī)換藥，切口未見(jiàn)膿性分泌物，肉芽增生良好，未見(jiàn)異常組織增生。術(shù)后診斷：肛瘺腺癌；肛管絨毛狀管狀腺瘤。切口術(shù)后33 d愈合。術(shù)后2月、1年行結(jié)腸鏡檢查、全腹部增強(qiáng)CT和盆腔MRI檢查未見(jiàn)明顯異常。

此例患者已隨訪1年，未見(jiàn)腫瘤復(fù)發(fā)，療效較滿意。

2 討論

目前關(guān)于肛瘺癌變的確切原因和機(jī)制仍不清楚。一般認(rèn)為，肛管腺是肛瘺癌變的組織學(xué)基礎(chǔ)，反復(fù)發(fā)作的慢性炎癥刺激及瘢痕組織的異化是肛瘺癌變的主要原因。炎癥或瘢痕部位由于淋巴組織被破壞，機(jī)體免疫監(jiān)視系統(tǒng)的功能相對(duì)缺陷可能是肛瘺繼發(fā)癌變的原因之一[2]。本例患者有糖尿病、高血壓病病史，長(zhǎng)期欠規(guī)范治療。特別是糖尿病，是否會(huì)增加肛瘺癌變的發(fā)生率，或者是誘發(fā)肛瘺癌變？患者肛瘺病史3年，依據(jù)病史判斷，肛瘺由膿腫破潰后形成。2年后出現(xiàn)外口不規(guī)則腫物增生。瘺管癌變的時(shí)間點(diǎn)與外口不規(guī)則增生有無(wú)關(guān)聯(lián)？?jī)?nèi)口處絨毛狀管狀腺瘤增生是否也與肛瘺癌變有關(guān)？上述問(wèn)題都值得去求證。術(shù)前考慮到外口、內(nèi)口的不規(guī)則增生，有癌變的可能。

有文獻(xiàn)報(bào)道[3]，對(duì)于肛瘺癌變的治療應(yīng)與一般肛管癌相同，以廣泛腹會(huì)陰聯(lián)合根治為宜。對(duì)術(shù)前懷疑有腹股溝淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移者，需同時(shí)行腹股溝淋巴結(jié)清掃術(shù)。除早期外，術(shù)后均應(yīng)輔以化療和/或放療。筆者認(rèn)同此觀點(diǎn)，單純肛瘺切除術(shù)并不是肛瘺癌變的最佳術(shù)式，繼發(fā)于慢性肛瘺的腺癌，發(fā)現(xiàn)時(shí)多為中晚期，雖然肛瘺癌變局灶相對(duì)局限、發(fā)展慢、惡性程度低，預(yù)后相對(duì)較好，但也應(yīng)積極合理的綜合抗癌治療，才可取得較好效果。

本例瘺管組織剔除并不徹底，管壁及炎性組織殘留是肛瘺復(fù)發(fā)的主要因素，同時(shí)殘留的管壁及炎性組織也有癌變的可能。所以，采用括約肌間肛瘺結(jié)扎術(shù)時(shí)病例的選擇應(yīng)嚴(yán)格把握。個(gè)人建議，若所選擇病例有如下情況時(shí)，選擇肛瘺切除術(shù)較合適，且瘺管該送病檢：（1）合并有糖尿病、克隆恩病、結(jié)核性肛瘺或全身情況較差。（2）病程超3年，瘺管組織表現(xiàn)異常，如外口形態(tài)不規(guī)則，色澤腥紅或紫暗，有膠凍狀分泌物；內(nèi)口處有腫物增生，形態(tài)不規(guī)則，質(zhì)地較硬，接觸易出血等。帶瘺生存的患者即使是無(wú)癥狀，也應(yīng)該手術(shù)治療，除非是難治性復(fù)雜性肛瘺，手術(shù)治療可能導(dǎo)致肛門(mén)功能嚴(yán)重受損或者喪失?？梢越ㄗh患者帶瘺生存，但必須定期隨訪，必要時(shí)可以取活檢。

Scharl等[4]認(rèn)為，長(zhǎng)期克羅恩病肛瘺癌變的風(fēng)險(xiǎn)是顯著的。Thomas等[5-6]認(rèn)為，慢性非克羅恩病肛瘺癌變是罕見(jiàn)的。肛瘺與肛管部位的癌在臨床上有3種存在形式[3]：（1）肛瘺與肛管癌同時(shí)獨(dú)立存在，兩者無(wú)因果關(guān)系。（2）肛管癌繼發(fā)破潰，形成肛瘺。（3）在肛瘺慢性病變基礎(chǔ)上發(fā)生惡性變，這種情況臨床較為少見(jiàn)。Raghavaiah在1975年報(bào)道了1例慢性肛瘺惡變成黏液癌，并指出，至1975年整個(gè)英國(guó)和北歐報(bào)道慢性肛瘺癌變的病例不超過(guò)75例。Seya等[7]報(bào)道了1例慢性復(fù)雜性肛瘺反復(fù)發(fā)作惡變成鱗狀細(xì)胞癌，其病史長(zhǎng)達(dá)32年。張立華等[8]、王建新等[9]分別報(bào)道了1例慢性肛瘺癌變成低分化腺癌。陳發(fā)俊[10]報(bào)道了1例慢性肛瘺癌變成高分化鱗癌。張維勝等[11]報(bào)道了6例慢性肛瘺癌變成黏液腺癌。

就目前而言，關(guān)于肛瘺癌變的確切原因和機(jī)制仍不清楚。早期診斷和早期治療是決定預(yù)后的關(guān)鍵，臨床醫(yī)師應(yīng)加強(qiáng)對(duì)該病的認(rèn)識(shí)，及時(shí)對(duì)瘺管形態(tài)不規(guī)則或分泌物異常的肛瘺行組織病理學(xué)檢查。

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[9]王建新，呂艷鋒，丁克，等.慢性肛瘺癌變1例報(bào)告及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)[J].山東醫(yī)藥,2008，48(35)：84-85.

[10]陳發(fā)俊.肛瘺癌變1例報(bào)告[J].海軍醫(yī)學(xué)雜志,2004,25(2)：157.

[11]張維勝，張明，李然春，等.慢性肛瘺癌變6例分析[J].中華胃腸外科雜志,2003，6(6)：414-415.

（收稿：2016-08-06 修回：2017-01-20）

（責(zé)任編輯 馬東旺）

R657.1+6

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1007-6948(2017)02-0205-02

10.3969/j.issn.1007-6948.2017.02.030

上海中醫(yī)藥大學(xué)附屬第七人民醫(yī)院人才培養(yǎng)項(xiàng)目（JCR2016-01）

上海中醫(yī)藥大學(xué)附屬第七人民醫(yī)院肛腸科（上海200137）

常忠生，E-mail：153063191@qq.com