趙晶晶 李樂 馬俊 蔣中秋 馬華安

1 臨床資料

患者,女性,39歲,因“左側鼻腔異味10余年,加重2年”于2017年5月22日入院?；颊咴?0年前自左側鼻腔擤出異味硬質物后,鼻腔異味緩解,近兩年來,患者自覺癥狀加重,左側鼻腔異味較前加重,曾被診斷為“慢性鼻竇炎”,服藥治療,未見緩解,自行要求鼻竇CT檢查,發(fā)現(xiàn)“上頜竇囊腫伴感染”,后患者輾轉復旦大學附屬眼耳鼻喉科醫(yī)院行鼻竇增強CT及鼻內鏡檢查,診斷為鼻石（左）、上頜竇囊腫（左）。

鼻竇CT見左側鼻腔高密度影嵌于下鼻道內,部分嵌于鼻中隔底部,伴見左側上頜竇內囊腫樣增生,見圖 1、圖 2。

術前?？茩z查見左側下鼻道內豆渣樣白色分泌物伴黃褐色砂石顆粒樣物,考慮鼻石可能,見圖3。

術中鼻內鏡下收縮左側鼻腔黏膜,見下鼻道內黃褐色礫石樣物伴白色膿性分泌物,見圖4。

術中鼻內鏡下鉗取此物阻力較大,為充分保護鼻腔黏膜,故予以分三段取出,最終見白色齒樣物于鼻中隔近左側鼻底部與犁骨交界處嵌夾,將其取出。術中一并摘除左側上頜竇內囊腫。

術中檢查患者口腔未見牙齒缺如,考慮鼻腔額外牙源性鼻石形成。

此為鼻腔內高密度影全貌,可見牙冠、牙頸、牙根及以牙根為生長中心見黃褐色礫石樣物,見圖5。

標本予行結石成分紅外光譜檢測,本鼻腔額外牙源性鼻石主要成分為碳酸磷灰石,見圖6。

隨訪：

術后,患者訴鼻腔通暢,異味消失。

術后1月患者復查鼻竇MR平掃,見圖7。

術后6月、12月進行電話隨訪,患者訴當?shù)蒯t(yī)院復查患者鼻腔內干凈、通暢,未見異常分泌物。

2 討論

鼻石是一種較為少見的疾病[1],自1654年來,世界共報道約600余例[2],大多數(shù)學者認為本病的發(fā)生是在異物的基礎上以異物為核心,炎性滲出物等經(jīng)氣流濃縮分解出的多種無機鹽繞此核心沉積,日久擴大形成[2]。主要分為兩類：內生性鼻石,亦稱真性鼻石：以血痂、凝血塊、細胞、細菌（包括真菌）、已干的分泌物、黏液、腐骨或牙齒為核心；外生性鼻石,亦稱假性鼻石：以豆類、金屬、砂石等異物為核心。但目前臨床報道亦有未發(fā)現(xiàn)核心者,稱為無核鼻石[3]。

本例患者,根據(jù)術中所見及術中探查口腔,未見牙齒缺如,故予以明確診斷為鼻腔額外牙源性鼻石。鼻石一癥本少見,額外牙伴生鼻石者更為罕見。罕見病在臨床診療過程中容易被誤診、漏診,額外牙源性鼻石也不例外。通過回顧總結相關報道和文獻,并結合本例的治療過程,使得我們提高對額外牙源性鼻石的特異性特征的認識,從而避免誤診。

牙列之外其他部位出現(xiàn)牙齒一般分為兩類,第一類稱為異位牙,為上頜牙被擠壓于異常位置而發(fā)育成長,牙列不整齊且數(shù)目缺少；第二類為額外牙,只有當病側上列牙齒 數(shù)目齊全者,方稱為額外牙或逆生牙,該病可見于任何年齡,多發(fā)于鼻腔底 部,有時可并發(fā)鼻石。額外牙或異位牙若發(fā)生于上頜竇底部,則稱為鼻竇牙。病因可為外傷之后果,但多數(shù)屬先天性異常,即牙始基被擠壓于異常位置上發(fā)育所致[4]。臨床主要癥狀為單側的鼻塞、流膿涕、反復鼻出血,偶有頭痛、鼻淚管阻塞[4-6]。額外牙又稱多生牙或逆生牙,男性多見于女性,男女之比為5.5∶1[7],可以見于任何年齡,多單側發(fā)病。CT征象表現(xiàn)為齒狀高密度影,有牙髓結構[8]。這類牙可以引起種種并發(fā)癥,如引起鄰牙擁擠,延期萌出,間隙、扭轉、囊腫損害和吸收,應及早診斷,適時拔除。本例患者為中年女性,根據(jù)外院攝片所提供的影像學資料,在進行CT閱片時,上述CT征象牙髓結構并不明顯,所以術前僅僅考慮了鼻石的可能性。面對癥狀相似患者必要時可行鼻竇CT三維重建或者薄層平掃,注意是否有齒狀結構,并了解正常牙列情況。約四分之一的額外牙于頜骨內不能萌出,至于萌出至鼻腔,且形成鼻石者尤為少見。本例額外牙生長在鼻底部,嵌夾于鼻中隔及下鼻甲之間,將其鉗夾分段取出較為順利,若額外牙生長在鼻腔或鼻竇其他部位時,術前應仔細分析牙的位置及其毗鄰關系,制定手術方式。內鏡下處理,若阻力較大,不可強行拖拽,充分保護鼻腔黏膜,防止不必要的黏膜損傷擴大創(chuàng)面。

就病程而言,鼻石在鼻腔中一般留存多年,根據(jù)其所在鼻腔的位置不同,形狀各異,其在鼻腔多被肉芽組織包繞或阻塞鼻竇竇口引起竇腔炎癥。鼻石沉積鹽成分為磷酸鹽、碳酸鹽及磷酸銨,小部分為氯化鈉及鎂鹽,因其組成成分不同,顏色有黃、綠棕色等[2]。本例額外牙源性鼻石位于鼻底部,對竇口復合體尚未造成阻塞,故竇腔內無炎癥,但病理所取標本質硬,難以制片,遂就其成分行紅外光譜分析測定為碳酸磷灰石。

綜上所述,在進行鼻腔阻塞性炎癥或鼻腔、鼻竇內高密度影的鑒別診斷中應注意讀片及鼻內鏡檢查,考慮合并口腔科疾病,行牙列的CT檢查或者頜骨曲面斷層片檢查。特殊病例術中所采取的手術方式仍應以對鼻腔黏膜損傷最小的方式進行,對所留取的標本進行成分分析,同時可以進行細菌培養(yǎng),并對鼻腔環(huán)境進行測定,從而進一步總結鼻石癥與鼻腔額外牙伴發(fā)鼻石患者鼻腔環(huán)境及細菌生長的不同,從而對患者術后用藥及隨訪有一定的指導意義。