繆榮明，趙勝利，任紫昆

臍尿管瘺(urachal fistula，UF)為臍部發(fā)育異常的先天性疾病。通常因臍尿管全程性閉鎖障礙形成，臨床以兩種方式表現(xiàn)，一種表現(xiàn)是臍尿管全程均未閉合形成的臍尿管瘺，臨床稱為開(kāi)放性臍尿管瘺，尿液可經(jīng)臍孔流出腹壁外；另一種臨床表現(xiàn)只在一端閉鎖，分別表現(xiàn)為臍竇或膀胱頂部憩室。臍尿管瘺是兒童的一種先天性疾患，通常臨床較少見(jiàn)，成人臍尿管瘺非常少見(jiàn)，以男性居多?，F(xiàn)將1例膀胱頂部憩室型成人臍尿管瘺伴感染的典型病例報(bào)告如下。

1 病例資料

患者，男，60歲，2023年2月13日初診。主訴：間歇性臍部疼痛伴膿性滲液2年就診。曾因臍下反復(fù)出現(xiàn)包塊伴白色臭味分泌物流出，在外院多次就診，診斷為臍部感染，行抗炎、局部放置引流管引流等對(duì)癥治療，治療后好轉(zhuǎn)，但反復(fù)發(fā)作?；颊甙l(fā)病以來(lái)無(wú)發(fā)熱畏寒，無(wú)腹痛、腹脹、腹瀉、惡心、嘔吐，亦無(wú)尿頻尿急尿痛等癥狀。2年前因結(jié)石性膽囊炎在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行腹腔鏡手術(shù)治療，有臍部手術(shù)器械穿刺史。體格檢查：腹部平軟，臍下可見(jiàn)約3.0 cm橫行手術(shù)瘢痕，中央可見(jiàn)直徑0.3～0.5 cm竇道，硬韌條索狀組織的下方可觸及直徑約2.5 cm腫塊，擠壓腫塊可見(jiàn)竇道口有白色液體流出。超聲檢查提示：臍部可見(jiàn)無(wú)回聲條索狀結(jié)構(gòu)，此組織延續(xù)至腹腔，未見(jiàn)血流信號(hào)。CT提示：臍下可見(jiàn)炎性反應(yīng)所致的條索狀密度增高影，下腹壁正中條索狀低密度影。影像學(xué)檢查能夠判斷臍尿管與周邊組織的關(guān)系，也能夠觀察到病變組織內(nèi)部結(jié)構(gòu)和回聲的變化，有學(xué)者推薦，檢查方法包括超聲、CT、逆行造影等[1-2]。

手術(shù)方式：硬膜外麻醉成功后，患者取平臥位，首先臍部用0.5%碘伏消毒2次，再進(jìn)行手術(shù)區(qū)域的常規(guī)消毒，鋪無(wú)菌手術(shù)巾、手術(shù)單。留置導(dǎo)尿管并適當(dāng)充盈膀胱。以F3輸尿管導(dǎo)管由竇道向下探查，同時(shí)注入亞甲藍(lán)，見(jiàn)藍(lán)色尿液進(jìn)入尿袋，確診為膀胱頂部憩室型臍尿管瘺。保留臍部，于臍下沿臍尿管瘺口周圍正常組織0.2 cm行弧形切開(kāi)，觸及臍尿管硬韌如繩，沿著硬韌組織周圍分離，直到腹白線，于腹膜外用手指鈍性分離，近膀胱處推開(kāi)一定范圍的腹膜，剝離瘺管直至膀胱頂部，切斷瘺管并雙荷包修補(bǔ)膀胱，干紗布置于切口內(nèi)，無(wú)藍(lán)色尿液漏出，證實(shí)無(wú)尿漏后放置引流管，分別按照以下順序：0.25%碘伏200 mL、3%過(guò)氧化氫20 mL、生理鹽水100 mL沖洗臍孔，關(guān)閉切口。后留置導(dǎo)尿管3 d。術(shù)后病理報(bào)告：內(nèi)襯復(fù)層柱狀上皮的管腔樣結(jié)構(gòu)，符合臍尿管瘺，見(jiàn)圖1。術(shù)后隨訪內(nèi)容：術(shù)后兩周檢查切口是否完全愈合，是否排尿正常，術(shù)后1～3個(gè)月檢查臍部是否滲液或異味，每隔3個(gè)月做1次彩超檢查切開(kāi)下方腹壁有無(wú)液性或?qū)嵭圆∽?。?月14日，術(shù)后隨訪6個(gè)月，無(wú)復(fù)發(fā)、滲液和癌變。

圖1 臍尿管全段切除術(shù)后病理檢查

2 討論

臍尿管異常較為罕見(jiàn)，在新生兒中約1/30萬(wàn)，多見(jiàn)于男性，臍尿管的基底部位于膀胱前壁頂部，頭端延伸至臍部，長(zhǎng)2.0～9.0 cm，直徑0.6～1.0 cm，中央有閉鎖的動(dòng)脈。臍尿管畸形按照臍尿管開(kāi)放部位，臍尿管憩室型占3%～5%、臍尿管竇道型占15%、臍尿管囊腫型占30%、臍尿管型占50%。臍尿管是由胚胎期尿囊管退化而成，胚胎發(fā)育第4～7周時(shí)，背側(cè)的原始直腸和腹側(cè)的尿生殖竇是通過(guò)尿直腸隔分隔的。頂部擴(kuò)張至臍部與臍管相連通是在膀胱形成初期。若出生后臍尿管不閉合，即形成先天性異常。常規(guī)分為4種類型：中間開(kāi)放而兩端閉合，形成臍尿管囊腫；膀胱端閉合而臍端側(cè)開(kāi)放，形成臍竇，臨床表現(xiàn)以黏液樣分泌物；臍端側(cè)閉合而膀胱端開(kāi)放，形成膀胱頂部憩室，多因外部因素?fù)p傷導(dǎo)致臍部開(kāi)放，臨床表現(xiàn)為突發(fā)性臍部漏尿；臍尿管兩端開(kāi)放，膀胱尿液通過(guò)臍尿管與腹壁外相通，臨床表現(xiàn)為持續(xù)性臍部漏尿。

隨著胚胎的發(fā)育膀胱逐漸下降，導(dǎo)致胚胎早期膀胱頂部與臍相連部位發(fā)生分離，膀胱頂與臍之間最終形成一條管道，稱為臍尿管，臍尿管逐漸退化后形成纖維索，稱為臍正中韌帶。形成臍尿管瘺的原因是全程存在閉鎖障礙。憩室型臍尿管瘺主要臨床表現(xiàn)為臍部漏尿，排尿時(shí)隨著腹內(nèi)壓增高，漏出量增多，大部分存在管道細(xì)且彎曲呈非噴射狀。有時(shí)難以發(fā)現(xiàn)，臨床表現(xiàn)為臍部皮炎或臍周膿腫。傳統(tǒng)的切口貫穿整個(gè)下腹部，導(dǎo)致腹部的外觀和完整性受到影響，多數(shù)未婚患者不易接受。亞甲藍(lán)定位的小切口，手術(shù)創(chuàng)傷小，術(shù)中解剖出膀胱頂部及臍尿管，圍繞瘺管周圍的正常組織進(jìn)行切開(kāi)，加之采用皮內(nèi)縫合，切口一期愈合，臍部無(wú)明顯疤痕。

感染是臍尿管殘余的并發(fā)癥，受感染的臍尿管殘余培養(yǎng)，最常見(jiàn)的細(xì)菌是金黃色葡萄球菌[3]。有學(xué)者報(bào)告[4]，病程＜6個(gè)月的患者輕微癥狀性臍尿管異常建議行非手術(shù)治療。有學(xué)者認(rèn)為[3]，一旦臍尿管瘺伴感染，應(yīng)先給予局部引流或應(yīng)用廣譜抗生素，待局部炎癥、水腫消退后，間隔2～4周后再手術(shù)治療，雖然治療時(shí)間延長(zhǎng)，給患者帶來(lái)一些不便，增加患者治療費(fèi)用和痛苦，但炎癥消退后，組織間隙清、易于辨認(rèn)失活組織，術(shù)中出血少。也有學(xué)者認(rèn)為，發(fā)現(xiàn)后早期以手術(shù)為佳[5]。Siow等[6-7]首次描述腹腔鏡臍尿管殘端切除術(shù)。Araki等[8-9]提出的手術(shù)治療原則，切除臍尿管全段和部分膀胱頂部，必要時(shí)切除臍內(nèi)側(cè)韌帶。

本例屬膀胱頂部憩室型，由于既往手術(shù)前膀胱延伸部未與腹壁相通，導(dǎo)致長(zhǎng)期腹壁無(wú)流液體、疼痛等癥狀。既往手術(shù)中置入10 mm troca，醫(yī)源性造成與腹壁相通，損傷后由閉塞導(dǎo)致開(kāi)放，而反復(fù)感染。由于竇道壁慢性增生并且細(xì)而曲折，同時(shí)存在較多膿性分泌物堵塞瘺管，導(dǎo)致腹壁間歇性尿液流出，由于是罕見(jiàn)病，部分門診醫(yī)師對(duì)病情認(rèn)識(shí)不足，正常門診處理，僅行膿腫切開(kāi)引流，而非未徹底切除瘺管，導(dǎo)致腹壁感染遷延不愈。我們認(rèn)為，對(duì)于臍尿管瘺伴感染，首先有效抗生素治療，預(yù)防性應(yīng)用抗生素治療效果滿意，術(shù)后并發(fā)癥和患者住院時(shí)間均明顯減少，是臍尿管瘺手術(shù)的標(biāo)準(zhǔn)治療方法。有報(bào)道[3]，感染部位的細(xì)菌多為金黃色葡萄球菌，頭孢菌素類藥物相對(duì)在血液、尿液中濃度高，這類抗生素也是預(yù)防泌尿外科手術(shù)部位感染的首選。但是抗生素的有效治療是根據(jù)局部滲出液的培養(yǎng)結(jié)果、患者臨床癥狀及時(shí)進(jìn)行更換，在手術(shù)前要積極控制感染，避免術(shù)后繼發(fā)尿源性膿毒血癥。臍部疼痛癥狀明顯緩解或消失，滲出明顯減少或消失，可行臍尿管瘺管完全切除，保留臍部，既美觀又不增加術(shù)后并發(fā)癥，這個(gè)方案與葛光炬等報(bào)道一致[10-11]。我們?cè)谛g(shù)中切除全段臍尿管，羅游等[12]報(bào)告，臍尿管殘留的任何部分均可能發(fā)生癌變，且惡變概率較高，臍尿管癌占膀胱原發(fā)性腺癌的20%～40%。對(duì)于制定膀胱疾病治療措施的原則與臨床療效的評(píng)估有指導(dǎo)意義[13]。國(guó)內(nèi)外有學(xué)者個(gè)案報(bào)告，采用單孔腹腔鏡、激光施行手術(shù)切除未閉的臍尿管[14-16]，而我們認(rèn)為，采用改良切口自臍端沿竇道周圍正常組織向膀胱端切除，避免切口緣留有壞死組織，影響術(shù)后切口愈合；術(shù)前超聲、CT、造影對(duì)診斷有指導(dǎo)意義，因此，今后臨床若遇有僅因手術(shù)導(dǎo)致臍部腹壁感染反復(fù)不愈者，應(yīng)考慮傷口與腹腔相通或與泌尿系統(tǒng)相通的可能，行腹部及泌尿系超聲檢查及逆行膀胱造影，多可明確診斷。膀胱留置尿管的時(shí)間，與導(dǎo)管相關(guān)性尿路感染發(fā)生率呈正相關(guān)[17]，我們手術(shù)后留置導(dǎo)尿管3～5 d，與文獻(xiàn)報(bào)告要求一致。

我們認(rèn)為治療過(guò)程中需要注意：①術(shù)中使用輸尿管導(dǎo)管亞甲藍(lán)定位，根據(jù)亞甲藍(lán)標(biāo)記必須全段切除臍尿管。②麻醉開(kāi)始時(shí)適當(dāng)快速補(bǔ)液或夾閉導(dǎo)尿管使膀胱適度充盈，便于術(shù)中確定切除界限。③縫合切口前，分別應(yīng)用0.25%碘伏200 mL、3%過(guò)氧化氫20mL和生理鹽水進(jìn)行臍部及切口內(nèi)徹底沖洗。④根據(jù)漏出液或尿液培養(yǎng)結(jié)果選用敏感的抗生素治療，術(shù)后加強(qiáng)換藥，促進(jìn)切口愈合。

綜上所述，詳細(xì)的詢問(wèn)既往史和病程、仔細(xì)的全面?？企w格檢查、熟練的臍部與膀胱解剖、完善的超聲、CT、或者造影等影像學(xué)檢查，是正確診斷臍尿管疾病的關(guān)鍵。無(wú)論是腹腔鏡，還是傳統(tǒng)開(kāi)放手術(shù)，保留臍部的全段臍尿管切除術(shù)，恢復(fù)快，瘢痕小，是一種安全、有效且美觀的方法，值得臨床推廣。本研究由于是個(gè)案，并且隨訪時(shí)間短，仍需更長(zhǎng)時(shí)間的隨訪進(jìn)行驗(yàn)證。